Jämförelse mellan två screeningmetoder för tidig identifiering av 2½-3 åringar med grav språkstörning på BVC

Transkript

1 CLINTEC/Enheten för logopedi Jämförelse mellan två screeningmetoder för tidig identifiering av 2½-3 åringar med grav språkstörning på BVC Laleh Nayeb Skriftlig rapport Klinisk fördjupning med evidensbasering inom logopedi 7,5 hp Höstterminen 2010 Handledare: Monica Westerlund

2 Sammanfattning Två screeningmetoder för identifiering av barn med språkstörning vid 2½ år eller 3 år används vid barnavårdcentraler i Sverige. Metoderna som har stöd i forskning granskades och jämfördes med varandra framförallt med avseende på validitetsmått. Av granskningen framkom att de skiljer sig åt både avseende populationsstorlek, statistiska metoder, tillvägagångssätt att uträkna validiteten och tidpunkt för valideringen. Eftersom valideringen dessutom har skett med olika typer av referenstest ( gold standard respektive Proxy-mått) är det svårt att värdera metoderna genom att ställa dem mot varandra. Det enda som bedömdes jämförbart var positivt prediktivt värde (PPV) som för båda metoderna redovisas i nära anslutning till screeningen. I 2½årsscreeningen överensstämde resultatet av den kliniska bedömningen i 52% med det positiva screeningutfallet. För 3-årsscreeningen uppgick motsvarande värde till 95% då den kliniska bedömningen gjordes i nära anslutning till screeningen. Den omfattade dock endast 2/3 av de barn som hade positivt screeningutfall. Vid en validering ett år efter screeningtillfället var PPV för samma metod endast 31.7%. I uppföljningsstudier av barnen som hade positivt screeningutfall från 2½ respektive 3 år konstaterades, för båda screeningmetoderna, att drygt 60% av de senare uppvisade någon form av neuropsykiatriska svårigheter. Såväl metod A som metod B identifierade barn med grav språkstörning. Metoderna har sina styrkor och brister som måste beaktas vid val av screeningmetod på BVC. Bakgrund Socialstyrelsens rekommendationer från 1991 beträffande hälsoundersökningar inom barnhälsovården belyste vikten av en kontakt på barnavårdcentralen (BVC) när barnet är 3 år med speciell inriktning på kommunikationsförmåga [1]. Det resulterade i att olika bedömningsmetoder skapades [2]. Screeningundersökningar för att tidigt identifiera behandlingsbara avvikelser och sjukdomar är en del av Barnhälsovårdens program. Idag screenas alla barn på BVC för grav språkstörning, antingen vid 2½ eller 3 års ålder. Tillvägagångssättet varierar [3]. Två av metoderna är vetenskapligt granskade [4,5] och har dessutom visat sig kunna identifiera barn som senare även uppvisar neuropsykiatriska funktionsnedsättningar [6,7]. Fortbildning av BVC-personal samt utveckling av metoder för identifiering av barn i riskzon för språkliga och kommunikativa avvikelser är kärnuppgifter för logopeder i centrala barnhälsovårdsteam. Att kunna ge svar på frågor kring befintliga screeningmetoders kvalité är krav som BVC-administratörer med rätta bör kunna ställa. En granskning av dokumentationen kring de båda evidensbaserade språkscreeningmetoderna är således en central och viktig uppgift. Syfte Syftet var att jämföra två evidensbaserade metoder för tidig identifiering av språkstörning på BVC Språkscreening vid 2½ år [8] och Språkscreening vid 3 år [9]. Frågeställning Är Språkscreening vid 2½ år [8] likvärdig med Språkscreening vid 3 år [9] med avseende på specificitet, sensitivitet och prediktivt värde? Metod 1

3 Genomgång och granskning av relevanta vetenskapliga studier beträffande respektive screeningmetod utfördes. Metoderna jämfördes med avseende på screeningmaterial, studieunderlag, screeningutfall, validitetsmått och hur dessa har räknats fram. Även genomförande av respektive screening och resultat vid uppföljning av barnen vid skolstart beaktades. Validitetsmått vid screeningutvärdering Validitet kan generellt sägas vara ett mått på en metods förmåga att mäta det den avser att mäta. Screening är en icke-diagnostisk metod för snabb identifiering av de potentiellt sjuka/avvikande. Ett screeninginstrument kan valideras t.ex. genom att man jämför hur väl utfallet överensstämmer med resultatet av en klinisk undersökning nära i tiden, men också mot resultat som inhämtas efter ett längre tidsintervall. Sensitivitet avser ett tests förmåga att korrekt identifiera de sjuka/avvikande. Specificitet avser däremot ett tests förmåga att korrekt identifiera de friska. Prediktivt värde talar om sannolikheten att det enskilda barnet har det som testet avser att hitta, dvs. hur det screenade barnet mår. Positivt prediktivt värde (PPV) avser sannolikheten att det av screeningen som sjukt/avvikande klassificerade barnet verkligen är avvikande. Det positiva prediktiva värdet är avhängigt av prevalensen i så måtto att en mycket låg prevalens i den studerade populationen tenderar att ge ett stort antal falskt positiva och därmed ett lågt positivt prediktivt värde. Negativt prediktivt värde (NPV) avser däremot sannolikheten att det friska barnet verkligen är friskt. Resultat Screeningmetoder/undersökningsmaterial I denna rapport kallas 2½-årsscreeningen för metod A och 3-årsscreeningen för metod B. Såväl metod A som metod B bygger på föräldrafrågor och direktobservation av BVCsjuksköterskan. I båda undersöks barnets språkförståelse, språkproduktion och förmågan att medverka [8,9]. Undersökningsmaterialet, tillvägagångssättet och remisskriterierna skiljer sig emellertid åt. Metod A är en modifierad version av en screeningmetod från England. Materialet består av nio leksaker för direkt observation. Den direkta observationen innehåller 11 observationspunkter/frågor som underlag för bedömning av barnets språk. BVCsjuksköterskan som utför hälsobesöket ska vara utbildad i metodiken motiverande samtal samt i språkscreeningmetoden [8]. Remisskriterierna består av fem punkter som gäller för såväl föräldrafrågor som direktobservation; föräldraoro, <25 aktiva ord, inga 2-ordssatser, bristande språkförståelse, tugg-/sväljproblem ( marked ) som utgör direkt remiss. Om barnet använder 25 till 50 ord eller om det medverkar dåligt ( mild ) ska uppföljning göras vid 3 år. Metod B har svenskt ursprung och är konstruerad av forskaren själv och syftar i första hand till att identifiera barn med grava språkliga och/eller kommunikativa störningar [9]. BVC-sjuksköterskans direkta observation grundas på barnets förståelse av fem standardiserade frågor/uppmaningar om sex bilder och att lyssna efter om barnet uttrycker sig med 3-ordssatser. Dessutom ska hon/han, med ett kryss på en s.k. visuell analogskala, markera sitt allmänna intryck av barnets tal [10]. Remiss ska skrivas vid föräldraoro, om barnet missar >2 av sjuksköterskans fem frågor, eller inte har 3- ordssatser. Barn som klarar screeningen men talar mycket otydligt (krysset på 2

4 analogskalan sätts på vänstra halvan av skalan) ska följas upp med en talscreening vid 4 års ålder [9]. Studiepopulation Metod A bygger på 25 barn med positivt screeningresultat (5 marked och 20 mild) vilka matchades med 80 barn utan anmärkning (kontrollgruppen). Studiepopulationen bestod totalt av 105 barn i åldrar 2½ år +/- 2 månader (årskullpopulation okänd) [4]. Studiepopulationen för metod B omfattade 2359 barn i åldrar 3 år +/- 2 månader (årskullpopulation 2571) varav 67 hade ett positivt resultat. Resterande 2292 klarade screeningen. Av dessa saknade 75 av okänd anledning fullständigt ifyllda screeningprotokoll [5]. Validering Validering av metod A gjordes med hjälp av en diagnostisk bedömning av hela studiepopulationen i nära anslutning till screeningen. Den diagnostiska bedömningen genomfördes blint av tre logopeder. Referenstestet ( gold standard ) bestod av spåkförståelsedelen i Reynell Developmental Language Scales (RDLS) samt bedömning av huruvida barnet använde ett- eller flerordssatser [4]. Sensitivitet och specificitet för metod A beräknades enligt det s.k. Bayes theorem. Metodens sensitivitet och specificitet beräknades till 69% och 93%. PPV beräknades till 52% (4). En validering av metod B gjordes i form av en uppföljning genom en rutinscreening på BVC av de 2237 barn som fortfarande fanns kvar i kommunen och deltog i 4- årsscreeningen. Talscreeningen vid 4 år har enligt tidigare studier visat på god validitet [11] samt förmåga att identifiera barn som kommer att visa svårigheter i skolan [12]. Fyra-års talscreening (där granskning av screeningsprotokollen för dem med positivt resultat gjordes av tre oberoende logopeder) samt aktuella journalhandlingar användes som ett acceptabelt proxy-resultatmått. Ett proxy-resultatmått kan definieras som bästa tillgängliga mått. Sensitivitet och specificitet för metod B har beräknats enl. den s.k. fyrfältsmodellen och uppgick till 86.4% resp. 98.2%. PPV uppskattades till 31.7% [13]. Metod B prövade liksom metod A också med en diagnostisk bedömning i nära anslutning till screeningen. Till denna uppföljning kallades emellertid endast de 65 barnen med positivt screeningutfall (exkl. 2 barn som direkt remitterades till psykolog). Tjugoen föräldrar avböjde varför endast 44 av dem blev diagnostiserade. Bedömningen utgjordes av en observationsdel (hembesök) och en testdel (mottagningsbesök). Den diagnostiska bedömningen genomfördes av fyra logopeder. Referenstestet bestod av språkförståelse på ord- och satsnivå genom det s.k. Sofiatestet [14], Peabody Picture Vocabulary Test - Revised (PPVT-R) samt bedömning av huruvida barnet använde 3- ordssatser [5]. Resultatet visade att 95.5% (42/44) var korrekt identifierade som gravt avvikande (sant positiva) medan 4.5% (2/44) inte uppvisade någon grav avvikelse (falskt positiva) [5]. I tabell 1 visas validitetsmåtten för de båda metoderna. Värdena för metod A avser validering i nära anslutning till screeningen, medan motsvarande värden för metod B har beräknats efter ett år. 3

5 Tabell 1. Validitetsvärden för båda metoderna i procent (%) Sensitivitet Specificitet PPV NPV Metod A Metod B * 95.5** 99.8 * genomfördes 1 år efter screeningen ** resultatet av en klinisk bedömning i nära anslutning till screeningen av de 44 barn (68%) med positivt screeningresultat som kom för klinisk bedömning. Uppföljning av studiepopulationerna Barn i både metod A och metod B har följts upp i olika prospektiva studier. Barn i Metod A har följts upp i tre studier med undersökning av bl a språklig förmåga vid 6 år, neuropsykiatriska svårigheter vid 6-7 år samt narrativ förmåga respektive kognitiva och neuropsykiatriska svårigheter vid 7-8 år [6,15,16]. Barn i metod B följdes upp vid 6 år med avseende på neuropsykiatriska svårigheter [7]. De två likvärdiga studierna för respektive metod där barn har följts upp för neuropsykiatriska svårigheter vid skolstart [6,7] visar att nästan 2/3 av utfallsbarnen från 2½- respektive 3-årsscreeningen hade någon form av neuropsykiatriska svårigheter (62% av de med metod A identifierade barnen och 61% av dem från metod B). Diskussion Språkstörning förekommer i olika grader från lätt till mycket grav och kan yttra sig på olika sätt dvs allt från svårigheter att uttala vissa ord till mer övergripande kommunikationssvårigheter. Någon konsensus kring dessa avvikelsegrader föreligger inte vilket leder till problem vid val av lämplig gold standard och cut-off [17]. Dessa ställningstaganden är dock av betydelse för den förmodade prevalensen och påverkar därmed metodens sensitivitet och specificitet. Metodologiska begränsningar har, i överensstämmelse med en tidigare s.k. reviewstudie över språkscreeningmetoder [17], påvisats i den aktuella jämförelsen, men också styrkor. Styrkan hos en metod kan emellertid ibland vara förknippad med dess svaghet. Så är t.ex. fallet med metod B, som är baserad på rutinscreening av en hel ålderspopulation, vilket måste betraktas som en styrka. Rutinförfarandet och den stora studiepopulationen medförde vissa problem vid valideringen eftersom flera föräldrar avböjde den uppföljande diagnostiska utredningen. Dessutom skulle en diagnostisk bedömning av alla barn som klarade screeningen inte vara praktiskt genomförbar. Metod A, å andra sidan, bygger på ett begränsat ickerandomiserat stickprov ur en okänd baspopulation. Ett begränsat stickprov möjliggjorde att validering med standardiserade test kunde genomföras på samtliga ingående barn. Olika gold standard, olika statistiska metoder och olika tidpunkter i relation till screeningtillfället har använts vid beräkning av sensitivitet, specificitet och PPV. Det är därför tveksamt om rättvisa jämförelser alls kan göras. Specificitetsmåtten är höga för båda metoderna (93% för metod A, 98% för metod B). Även sensitivitesmåtten (69% för metod A och 86,4% för metod B) är klart tillfredsställande. Beräkningarna för metod A har gjorts med det s.k. Baye s theorem, vilket enligt författarna är effektivt jämfört med ett traditionellt randomiserad stickprov ur populationen speciellt om sjukdomen är sällsynt och/eller kostnaden för diagnostisering är betydligt högre i förhållande till kostnader för tillämpning av screeningen [4]. 4

6 Det skulle vara klart missvisande att jämföra metodernas prediktiva värden (sant/falskt positiva respektive negativa) efter validering där hela studiepopulationen ingår eftersom detta gjordes olika lång tid efter screeningtillfället (metod A-direkt, metod B-efter ett år). Dessa värden kan däremot jämföras på ett mer jämlikt sätt om man för metod B utgår från den diagnostiska bedömningen som gjordes i nära anslutning till screeningen. En sådan jämförelse visar att metod A felaktigt identifierar 48% av barnen med positivt screeningutfall (12 av 25) som avvikande medan motsvarande andel för metod B är 4.5% (2 av 44). Forskarna för metod A diskuterar tänkbara orsaker till det stora antalet falskt positiva, bl a sjukdom, trötthet och bristande medverkan pga samtidig vaccination (4). Av detta följer att endast 52% (13 av 25) av barnen som inte klarade screeningen vid 2½ år (metod A) bedömdes ha språkstörning (sant positiva) jämfört med ca 95.5% (42 av 44) av de diagnostiserade barnen i metod B. Eftersom inga barn med godkänt resultat från metod B blev diagnostiskt bedömda kan inga jämförelser med NPV för metod A göras. Däremot kan det höga NPV för metod A (96.2% i tabellen) ifrågasättas. Detta värde går tillbaka på att 3 av de 80 barnen med negativt screeningresultat var falskt negativa [4]. I artikeln [4] redovisas emellertid även uppgifter baserade på resultat av den kliniska bedömningen som visar på bristande språkförståelse för 18 barn av de 80 barnen med negativt screeningutfall. Av dessa 18 barn betraktades enbart tre barn som också hade koncentrationssvårigheter som falskt negativa. Resterande 15 barn bedömdes, trots ett språkförståelseresultat motsvarande stanine 1-3, ha en normal språkutveckling. Det globala måttet (språkförståelse, enstaka ord, 2-ordsmeningar) som forskarna använt sig av anges som förklaring till varför dessa barn betraktades som normala (Miniscalco personlig kommunikation, 19 dec. 2010). Avsaknaden av kontrollgrupp är en klar brist i metod B vilket också beaktas av forskarna. Enligt dem bedöms chansen att, i den stora gruppen av icke-utfall, finna någon/några med grav språkstörning som liten. Dessutom skulle en diagnostisk bedömning av alla 2217 barn med negativa screeningresultat inte vara genomförbar [5]. I metod A beaktades inte svårighetsgraden på barnens resultat från den diagnostiska testningen vid en uträkning av metodens validitetsmått. Alla med positivt diagnostiskt resultat betraktades att ha en språkstörning. Validitetsmåtten räknades ut på hela den gruppen (oavsett grad). Vid screeningtillfället hade emellertid 5 barn ett resultat som marked och 20 som mild men alla hade betraktats som misstänkt språkstörda. Efter det diagnostiska testet betraktades samtliga 5 barn som enligt screeningen var marked som gravt avvikande. Forskarna menar därför att screeningen identifierar barn med grav språkstörning [4]. I metod B delades barnen däremot in i olika språkstörningsgrader (lätt, måttlig, grav) efter valideringen (4-årstalscreening/aktuella journaler) medan screeningutfall inte graderades. Validitetsmåtten räknades ut på gruppen barn som betraktades ha grav språkstörning. Om man baserar uträkning av de statistiska värdena för validering på alla barn som bedömdes som språkstörda (i någon grad) i metod B (på samma sätt som för metod A) får man fortfarande hög specificitet men en betydligt lägre sensitivitet. En sådan omräkning är intressant men det går fortfarande inte att använda för jämförelse med metod A. Anledningen är dels, att man med screeningen vid metod B enbart syftar till att identifiera barn med förmodat grav språkstörning, dels att proxymåttet som användes vid validering inte exakt bedömde samma förmågor som vid 3-årsscreeningen. Talscreeningen vid 4 år bygger på fonologi, som därmed utgör det primära remisskriteriet medan bristande fonologi inte leder till remiss vid 3- årsscreeningen. I metod B ingår emellertid att följa upp barn som, på skattningsskalan för allmänt intryck av barnets tal, har kryssats på den vänstra halvan vid 4 år, förutsatt att de har klarat kriterierna för 3-årsscreeningen [9]. 5

7 Eftersom en motsvarande uppföljning ett år efter screeningtillfället i metod A inte finns att tillgå kan jämförelser mellan metoderna inte göras. Men av senare uppföljningsstudier vid för de båda metoderna jämförbara åldrar, framkommer att nästan 2/3 av barnen med positivt screeningutfall uppvisar någon form av neuropsykiatriska svårigheter vid skolstart. Sammanfattningsvis visar granskningen att barn med diagnostiserad grav språkstörning identifieras med såväl metod A som metod B. Däremot kan jämförelse med avseende på sensitivitet, specificitet och prediktiv värde inte göras. Metoderna har sina styrkor och brister som måste beaktas vid val av screeningmetod på BVC. Fortsatt klinisk tillämpning En validering av 3-årsscreeningen (metod B) med en gold standard i nära anslutning till screeningstillfället och baserad på stickprov från såväl utfall som icke-utfall kan komma att läggas fram som ett förslag. Dessutom bör de båda screeningmetoderna granskas med avseende på hur väl de uppfyller WHO s screeningkrav (Wilson & Junger). Resultatet från den här rapporten kommer också att presenteras på större konferenser för barnhälsovårdspersonal och logopeder. Referenser 1. Hälsoundersökningar inom barnhälsovården. (1991) Stockholm: Socialstyrelsen, allmänna råd 1991:8. 2. Westerlund, M. (2008) Språkscreening av 2½-3-åringar identifierar även andra avvikelser. Väldokumenterad metodik är en förutsättning. Läkartidning, nr 3, volym Nayeb, L & Larsson, AK. (2009) Kartläggning av metoder för undersökning av barns kommunikationoch språkförmåga på landets BVC vid olika åldrar. Akademiska sjukhuset Uppsala och Primärvården Södra Bohuslän. Opublicerad. 4. Miniscalco Mattson, C., Mårild, S. & Pehrsson, NG. (2001) Evaluation of a language-screening programme for 2.5-year-old at Child Health Centres in Sweden. Acta Paediatrica 90: Westerlund, M. & Sundelin, C. (2000) Screening for developmental language disability in three-yearolds. Experience from a field study in a Swedish municipality. Child: Care, Health and Development 26: Miniscalco, C., Nygren, G., Hagberg, B., Kadesjö, B. & Gillberg, CH. (2006) Neuropsychiatric and neurodevelopmental outcome of children at age 6 and 7 years who screened positive for language problems at 30 months. Developmental Medicine & Child Neurology 48: Westerlund, M., Bergqvist, L., Lagerberg, D. & Sundelin, C. (2002) Comorbidity in children with severe developmental language disability. Acta Paediatrica 91: Hälsobesök vid 2½ år på BVC Språkundersökning. (2008) Primärvården Bohuslän, Centrala barnhälsovården, Södra Bohuslän 9. Stålhammar, L & Westerlund, M. (2005) Språkscreening vid 3 år. Barnhälsovårdens länsavdelning. Uppsala 10. Westerlund, M. (2001) Relationship between a global rating of speech ability at the age of 3 yrs and a phonological screening 1 yr later. Scand J Caring Sci 15: Westerlund, M. (1988). Fonologisk screening av 4-åringar (phonological screening of four-year-olds). Nordisk tidsskrift for logopedi og foniatri 13(1): Westerlund, M. (1995). Predictive power of a phonological screening test at four years of age in relation to later linguistic ability. Scandinavian Journal of Logopedics Phoniatrics 20: Westerlund, M. & Sundelin, C. (2000). Can severe language disability be identified in three-yearolds? Evaluation of routine screening procedure. Acta Pediatrica 89: Hagberg, A.-K & Swensson, C. (1997) Normalspråkiga 3-3½-åringa barns passiva ordförråd och språkförståelse. Examensarbete i logopedi. Institution för logopedi och foniatri. Karolinska institutet, Stockholm 15. Miniscalco, C., Westerlund, M., & Lohmander, A. (2005) Language skills at age 6 years in Swedish children screened for language delay at 2½ years of age. Acta Paediatrica, 94,

8 16. Miniscalco, C. et al. (2007) Narrative skills, cognitive profiles and neuropsychiatric disorders in 7-8- year-old children with late developing language. International Journal of Language & communication Disorders, 42, Eriksson, M., Westerlund, M. & Miniscalco, C. (2010) Problems and limitations in studies on screening for language delay. Research in Developmental Disabilities 31: