Ett nytt semantiskt intraoperativt test på svenska

Institutionen för neurovetenskap enheten för logopedi Ett nytt semantiskt intraoperativt test på svenska Baserat på DuLIP:s semantic odd word out Igor Sjökvist och Viola Säfbom Examensarbete i logopedi 30 hp VT/HT 2017 Nr 151 Handledare: Maria Zetterling, MD, PhD. Institutionen för neurovetenskap, Neurokirurgi, Uppsala Universitet Bihandledare: Malin Andersson, leg. logoped, Akademiska sjukhuset

TACK Vi vill tacka våra handledare Maria Zetterling och Malin Andersson för kunskaper och värdefulla åsikter. Utan er handledning och stöd hade inte detta arbete resulterat i ett nytt språktest. Vi vill även rikta ett stort tack till Aron Vrieler för all hjälp kring översättningen av testet samt till våra deltagare. Ni bidrog till att säkerhetsställa testets svårighetsgrad och därmed giltighet som ett intraoperativt test. Igor Sjökvist och Viola Säfbom ii

INNEHÅLLSFÖRTECKNING 1. ORDLISTA... 3 2. BAKGRUND... 5 2.1. LÅGMALIGNA GLIOM... 5 2.1.1. Symtom och behandling... 5 2.2. VAKENKIRURGI... 6 2.2.1. Fördelar med vakenkirurgi... 6 2.2.2. Tekniken direkt elektrisk stimulering... 6 2.2.3. Baslinetestning... 7 2.2.4. Intraoperativa tester... 7 2.2.5. Postoperativa tester... 7 2.3. PLASTICITET... 8 2.4. SPRÅKET I HJÄRNAN... 9 2.4.1. Dual Stream Model... 9 2.4.2. Subkortikala banor kopplat till semantik... 9 2.4.3. Subkortikala banor kopplat till ortografi... 11 2.4.4. Kortikala områden kopplat till semantik... 11 2.4.5. Kortikala områden kopplat till ortografi... 11 2.5. SEMANTIK... 12 2.5.1. Koncept, referens och symbol... 12 2.5.2. Kategorisering... 12 2.5.3. Semantiska relationer... 12 2.6. FAKTORER SOM PÅVERKAR LÄSHASTIGHET OCH ORDÅTKOMST VID LÄSNING... 13 2.7. DULIP... 14 2.7.1. Semantic odd word out... 14 3. MOTIVERING TILL STUDIEN... 15 4. SYFTE... 16 4.1. DELSYFTEN... 16 5. METOD... 17 5.1. ÖVERSÄTTNING OCH NYBILDNING AV UPPGIFTER... 17 5.1.1. Överväganden angående svårighetsgrad... 17 5.1.2. Analys och tolkning av semantic odd word out... 18 5.1.3. Sammanställning av kriterier för omarbetning av semantic odd word out... 18 5.1.4. Metod för omarbetning av uppgifter... 20 5.1.5. Analys av svårighetsgrad... 20 5.2. PILOTTESTNING... 21 5.2.1. Deltagare... 21 5.2.2. Material... 21 5.2.3. Procedur... 21 5.2.4. Analys pilottestning... 21 6. RESULTAT... 23 6.1. ÖVERSÄTTNING OCH NYBILDNING AV UPPGIFTER... 23 6.1.1. Översättning av semantic odd word out... 23 6.1.2. Svårighetsgrad ord och kategorier kvalitativt... 23 6.1.3. Svårighetsgrad ord och kategorier bedömt efter parametrar... 24 6.1.4. Svårighetsgrad ord och kategorier valideringsuppgift 1 och 2... 25 6.2. PILOTTESTNING... 26 6.2.1. Deltagare... 26 6.2.2. Resultat... 26 6.2.3. Kommentarer... 26 6.2.4. Förändringar av tester efter pilottestning... 27 7. DISKUSSION... 28 iii

7.1. KOMMENTARER TILL METOD VID ÖVERSÄTTNING OCH NYBILDNING AV UPPGIFTER... 28 7.1.1. Översättning... 28 7.1.2. Sammanställning av kriterier... 28 7.1.3. Parametrar på engelska... 28 7.1.4. Valideringsuppgift 1 och 2... 28 7.2. KOMMENTARER TILL METOD VID PILOTTESTNING... 29 7.3. RESULTATDISKUSSION... 29 7.3.1. Generella tendenser... 30 7.4. RELIABILITET OCH VALIDITET... 31 7.5. IMPLIKATIONER... 31 7.5.1. Alternativt testförfarande... 32 7.6. FÖR FRAMTIDA STUDIER... 32 7.6.1. Normering... 32 7.6.2. Utveckling av testet... 32 7.6.3. Semantisk intraoperativ testning... 33 7.7. SLUTSATSER... 33 8. REFERENSER... 34 9. BILAGOR... 37 BILAGA 1: INSTRUKTIONER VALIDERINGSUPPGIFT... 38 BILAGA 2: EXEMPEL PÅ VALIDERINGSUPPGIFT 1 OCH 2... 39 BILAGA 3: INSTRUKTIONER PILOTTESTNING... 40 BILAGA 4: RESULTAT ÖVERSÄTTNING/NYBILDNING AV UPPGIFTER... 41 BILAGA 5: KVANTITATIVA DATA PARAMETRAR FÖR SVÅRIGHETSGRAD... 46 BILAGA 6: RESULTAT FRÅN PILOTTESTNING... 51 BILAGA 7: DEN NYA VERSIONEN AV SEMANTIC ODD WORD OUT... 55 BILAGA 8: ORIGINALVERSION AV SEMANTIC ODD WORD OUT... 59 iv

SAMMANFATTNING Lågmaligna tumörer (LGG) utgör en stor utmaning för vården på grund av deras lokalisation och karaktär. LGG återfinns ofta i elokventa områden och deras infiltrativa växtsätt orsakar neurologisk omorganisering, vilket komplicerar kartläggning av viktiga funktioner. Vakenkirurgi i kombination med direkt elektrisk stimulering (DES) och intraoperativa tester är en relativt ny metod för att kartlägga hjärnans funktionella gränser och därmed kunna avlägsna så stor del av tumören som möjligt samtidigt som viktiga funktioner kan bevaras. I dagsläget finns det inget tillgängligt intraoperativt test för semantisk bearbetning på svenska. Tester av specifika lingvistiska förmågor förbättrar specificiteten av kartläggningen vilket minskar postoperativa språkliga nedsättningar. Intraoperativa tester kan därmed bidra till ökad livskvalitet hos patientgruppen. Denna studie har utgått från det nederländska testbatteriet Dutch Lingusistic Intraoperative Protocol (DuLIP) för att skapa en svensk version av deltestet semantic odd word out (SOWO). SOWO testar semantisk bearbetning via lexikal läsning. Den anpassade och utökade versionen av SOWO pilottestades på 26 normalspråkiga personer. Studien har resulterat i ett nytt semantiskt intraoperativt test på svenska som ska prövas kliniskt på Akademiska sjukhuset i Uppsala. Förhoppningsvis bidrar det nya testet till bättre behandlingsmöjligheter för patienter med LGG. Nyckelord: Lågmaligna gliom, vakenkirurgi, intraoperativa språktest, DuLIP, semantik, lexikal läsning, subkortikala banor, logopedi 1

ABSTRACT Low-grade gliomas (LGGs) constitute a major challenge for health care because of their location and nature. LGGs are often found in eloquent areas, and their infiltrative growth cause neurological reorganization, which complicates the mapping of important functions. Awake surgery in combination with direct electrical stimulation (DES) and intraoperative tests is a relatively new method for mapping the brain's functional limits, thus eliminating as much of the tumor as possible while maintaining important functions. At present there is no available intraoperative test for semantic processing in Swedish. Tests of specific linguistic abilities improves the specificity of mapping which reduces post-operative linguistic impairments. Intraoperative tests can thus contribute to increased quality of life in the patient group. This study was based on the Dutch Lingusistic Intraoperative Protocol (DuLIP) test battery to create a Swedish version of the subtest semantic odd word out (SOWO). SOWO tests semantic processing via lexical reading. The adjusted and extended version of SOWO was tested during a pilot trial on 26 standard-language people. The study has resulted in a new semantic intraoperative test in Swedish that will be clinically examined at University Hospital in Uppsala. Hopefully, the new test contributes to better treatment options for patients with LGG. Keywords: Low-grade glioma, awake surgery, intraoperative language test, DuLIP, semantics, lexical reading, subcortical pathways, speech and language pathology 2

1. Ordlista Följande ord och begrepp markeras med * första gången de presenteras i löpande text. Ord och begrepp Baseline: mått av en patients preoperativa förmåga Dorsalt: i läge eller riktning mot ryggen Elokvent: områden i hjärnan som är viktiga för specifika funktioner Fonologi: läran om språkets ljudsystem Gold standard: den mest lämpade metoden Intraoperativa tester: tester av kognitiva funktioner som används under vakenoperation Invasiva metoder: metoder som kräver ingrepp på patientens kropp Kortikalt: hänvisar till området kortex, det yttersta lagret av hjärnan bestående av grå substans Ortografi: läran om ords stavning Recidiv: återkommande, som i residual tumör Transkortikal motorisk afasi: språksvårigheter efter en hjärnskada som framförallt drabbar det flytande talet och ger benämningssvårigheter Transkortikal sensorisk afasi: språksvårigheter efter en hjärnskada som framförallt drabbar språkförståelsen och benämningsförmågan, ger även parafasier i talet Ventralt: i läge eller riktning mot magen Förkortningar DES: direkt elektrisk stimulering DuLIP: Dutch Linguistic Intraoperative Protocol LGG: lågmaligna gliom SOWO: semantic odd word out Hjärnstrukturer som benämns med förkortningar: se avsnitt språket i hjärnan Resektion: avlägsnandet av tumör Semantik: läran om språkliga uttrycks mening och betydelse Subkortikala banor: ansamlingar av nervtrådar som förmedlar information i hjärnan Subkortikalt: områden i hjärnan belägna under kortex bestående av vit substans Syntax: läran om hur ord fogas samman i fraser och satser 3

Feltyper vid DES Anomi: oförmåga att hitta rätt ord Apraxi: oförmåga att utföra talrörelser målmedvetet trots god muskelfunktion Dysartri: otydlig artikulation Latens innan svar: fördröjning av svar Motoriska talsvårigheter: oförmåga att använda talmuskulaturen korrekt Nasalitet: tal där luften går genom näsan Neologismer: nybildning av ord/fras Parafasi: semantiska eller fonologiska förväxlingar av ord/ljud i talet Paralexi: felläsning på ord/ljud Perseverationer: upprepning av ord/ljud från föregående uppgift Speech arrest: totalt talavbrott av okänd anledning 4

2. Bakgrund 2.1. Lågmaligna gliom I Sverige drabbas årligen omkring 1400 individer av tumörer i det centrala nervsystemet (CNS) (Socialstyrelsen, 2017). Den vanligaste undergruppen av CNS-tumörer är gliom och av dessa räknas 15 % till typen lågmaligna gliom (eng: Low Grade Glioma; LGG) (Duffau, 2013 s. 12; Sanai, Chang, & Berger, 2011). Incidensen av LGG beräknas vara 1/100 000 per år i västvärlden (Duffau, 2013 s.15). LGG drabbar personer i relativ ung ålder, medianålder för diagnos är 37 år och medellivslängden efter diagnos är fem till tio år (Capelle et al., 2013). Tumören växer ofta i elokventa* områden i hjärnan, det vill säga områden som är oumbärliga för specifika funktioner exempelvis språk, motorik och kognition (Duffau & Capelle, 2004; Duffau, Gatignol, Mandonnet, Capelle, & Taillandier, 2008; Sanai et al., 2011). Tumörer delas in enligt en fyrgradig malignitetsskala efter hur aggressiva de anses vara. Skalan går från I, benign form, till IV, som är den mest maligna formen. LGG definieras enligt malignitetsskalan som en grad II tumör, vilket innebär att tumören växer långsamt (i genomsnitt 4 mm i diameter per år) och infiltrerar omkringliggande vävnad (Duffau, 2013; Mandonnet et al., 2003, 2010). Majoriteten av alla LGG malignifieras med tiden, vilket medför en betydligt aggressivare tillväxt och högre grad av infiltration (Duffau, 2006b; Smith et al., 2008). I Smiths retrospektiva studie (2008) med över 200 patienter, hade 45 % av LGGtumörerna malignifierats inom fem år. Högmaligna tumörer innebär en sämre prognos för överlevnad (Duffau, 2013 s. 361). I en sammanfattande studie av Wen & Kesari (2008) beräknades medianöverlevnaden efter diagnos vara två till fem år vid grad III tumör och 12 till 15 månader vid grad IV tumör. Enligt WHOs klassifikation från 2016 delas LGG in i två undergrupper, astrocytom och oligodendrogliom (Louis et al., 2016). De två undergrupperna har namngetts efter de gliaceller de har muterat ifrån, oligodendrocyt respektive astrocyt (Sanai et al., 2011; Soffietti et al., 2010). Gliaceller är nödvändiga för hjärnans funktion. De understödjer den elektriska signaleringen och förser nervceller med nödvändiga ämnen för överlevnad (Duffau, 2006a). Tumörtyperna skiljer sig åt i avseende av lokalisation och infiltration. De olika infiltrationssätten beror troligtvis på tumörcellernas olika biologi samt deras naturliga lokalisation och funktion i hjärnan (Duffau, 2013 s. 92; Sanai et al., 2011; Soffietti et al., 2010). Både oligodendroglioma och astrocytoma celler har återfunnits i samma tumör (Duffau, 2013; Soffietti et al., 2010). 2.1.1. Symtom och behandling LGG kan växa under lång tid utan att individen uppvisar några tydliga symtom. I en retrospektiv studie av Capelle (2013) med över 1000 patienter hade 80 % av patienterna epilepsi som debutsymtom, 10 % kognitiva nedsättningar och 8 % huvudvärk. Vissa hade flera av symptomen när de uppsökte vård. Cirka 6 % av LGG-fallen upptäcktes utifrån en helt annan frågeställning. Historiskt sett har LGG behandlats enligt en vänta och se princip. Den låga åldern hos patienterna och det långa sjukdomsförloppet med få kliniska symtom har gjort att sjukvården ansett att ett avvaktande förhållningssätt varit det mest gynnsamma för patientens livskvalitet. Förhållningssättet föredrogs eftersom invasiva metoder* alltid medför en risk att skada vävnad som i sin tur ger upphov till symtom (Duffau, 2013 s. 2; Akalan et al. 2010 s. 68). Idag finns det delade åsikter om när behandling ska sättas in. En del föredrar en mer 5

avvaktande strategi där operation planeras först när patienten besväras av sina symtom, medan andra har en mer preventiv strategi, där behandling sätts in så tidigt som möjligt efter diagnos för att förlänga den totala överlevnaden (Capelle et al., 2013; Hervey-Jumper & Berger, 2016). En norsk studie tyder på att ett preventivt förhållningssätt med tidiga insatser är att föredra för att fördröja eller i bästa fall förhindra malignifieringen och därmed förlänga överlevnaden (Jakola et al., 2012). Behandlingsmetoderna som används är dels symtomlindrande, exempelvis antiepileptika mot epilepsi, samt behandling mot själva tumören så som kirurgi, strålning och kemoterapi (Sanai et al., 2011; Soffietti et al., 2010). De senaste åren har möjligheterna att operera LGG i vaket tillstånd ökat (Chang, Raygor, & Berger, 2015; Hervey-Jumper & Berger, 2016). Vakenkirurgi innebär att patienten är vaken under delar av ingreppet. 2.2. Vakenkirurgi Vakenkirurgi som behandlingsmetod vid LGG syftar till att maximera grad av resektion* samtidigt som motoriska och kognitiva funktioner kan bevaras. Operationer i vaket tillstånd möjliggör kartläggning av elokventa områden genom direkt elektrisk stimulering (DES). Vid DES stimuleras hjärnans yta med en svag elektrisk ström medan patienten genomgår testning av exempelvis språkliga funktioner (Chang et al., 2015; De Witte & Mariën, 2013; Hervey- Jumper & Berger, 2016; Ius, Angelini, Thiebaut de Schotten, Mandonnet, & Duffau, 2011). Strömmen slår temporärt ut det stimulerade området, vilket ger information om var olika funktioner är lokaliserade. Denna information ger sedan vägledning under resektion (Talacchi, Santini, Casagrande, et al., 2013). DES i kombination med intraoperativa tester* anses vara gold standard* för att kartlägga hjärnans funktionella gränser och därmed kunna avlägsna så stor del av tumören som möjligt i förhållande till grad av postoperativa symtom (Chang et al., 2015; De Witte & Mariën, 2013; Hervey-Jumper & Berger, 2016; Ius et al., 2011). 2.2.1. Fördelar med vakenkirurgi Graden av resektion påverkar prognosen för överlevnad (De Witte & Mariën, 2013; Hervey- Jumper & Berger, 2016; Smith et al., 2008). Enligt Smith et al. (2008) är 5-årsöverlevnaden 97 % om mer än 90 % av tumören reseceras, jämfört med 76 % om graden av resektion är lägre än 90 %. Vid jämförelser mellan vakenkirurgi och traditionell kirurgi i sövt tillstånd leder vakenkirurgi till att en större del av tumören kan avlägsnas. Duffau et al. (2005) beskriver hur graden av resektion signifikant korrelerade med överlevnad hos både vakenkirurgiskt opererade patienter och traditionellt opererade patienter. I samma studie av Duffau et al. (2005) kunde man även se att patienterna som opererades vakenkirurgiskt hade mindre postoperativa symtom samt att de upplevde en större livskvalitet jämfört med de som hade opererats i sövt tillstånd. De Witte & Mariën (2013) beskrev att flera sammanfattande studier pekar på att vakenkirurgi minskar postoperativa språkliga nedsättningar. 2.2.2. Tekniken direkt elektrisk stimulering Vid DES ges en elektrisk ström till utvalda områden i hjärnan via en bipolär elektrod som har en styrka på 1,5 10 ma och en frekvens på 50 60 Hz. Elektroderna placeras på en yta av 1 cm 2 kring det hjärnområde som enligt hjärnavbildningsmetoder har identifierats som infiltrerat av tumör samt på omkringliggande vävnad (Hervey-Jumper & Berger, 2016; 6

Talacchi, Santini, Casartelli, et al., 2013). Den elektriska stimuleringen sker i maximalt 4 sekunder per gång och högst 3 gånger per område. Därefter bedöms risken för att framkalla ett epileptiskt anfall som för stor. (De Witte & Mariën, 2013; Talacchi, Santini, Casagrande, et al., 2013). 2.2.3. Baslinetestning En till två dagar innan operationen genomför patienten samma tester som planeras att användas intraoperativt. Endast de uppgifter som patienten klarar felfritt väljs ut till operationen, på så sätt skapas en baseline* av patientens preoperativa förmåga. Baslinemätningen används sedan som referens vid operation. Felsvaren som genereras under operationen får inte bero på att de intraoperativa testuppgifterna är för svåra. (Hervey-Jumper & Berger, 2016; Talacchi, Santini, Casartelli, et al., 2013). Om patienten uppvisar stora språkliga svårigheter vid baslinetestningen blir det svårt att genomföra operation vaket eftersom en säker referens för språkkompetens saknas. Patienten måste då opereras i sövt tillstånd. En vanlig gräns för att bedöma att patienten har en för nedsatt språklig förmåga är 25% felsvar (Hervey-Jumper & Berger, 2016; Talacchi, Santini, Casagrande, et al., 2013). På Akademiska Sjukhuset i Uppsala används ingen officiell gräns utan patienterna bedöms från fall till fall (M. Andersson, personlig kommunikation, 7 september 2017). 2.2.4. Intraoperativa tester I kombination med DES används tester som är inriktade på en specifik funktion för att kunna identifiera var funktionen har sin lokalisation. De vanligaste språkliga uppgifterna som genomförs under vakenkirurgi är bildbenämning av vardagliga objekt och automatiserat tal i form av exempelvis högräkning (De Witte & Mariën, 2013; Talacchi, Santini, Casartelli, et al., 2013). Även läsning, skrivning och räkning ingår emellanåt som testuppgifter (Chang et al., 2015; De Witte & Mariën, 2013). Språktestning under operation utförs av en logoped eller en neuropsykolog. Patientens svar rapporteras till kirurgerna för direkt återkoppling på hur stimuleringen påverkar patientens förmåga. Felen kategoriseras av en logoped eller en neuropsykolog (De Witte & Mariën, 2013) och ofta används feltyperna*: speech arrest, motoriska talsvårigheter, anomi, parafasi (semantisk/fonologisk) och perseverationer (De Witte & Mariën, 2013; Talacchi, Santini, Casartelli, et al., 2013). På Akademiska Sjukhuset används även följande feltyper: latens innan svar, neologismer, apraxi, dysartri, nasalitet och paralexi vid läsuppgifter (M. Andersson, personlig kommunikation, 7 september 2017). Förutom DES finns det flera faktorer som kan störa specificiteten av den intraoperativa testningen det vill säga att fel uppstår av andra anledningar än stimuleringen. För det första är operationen och testningen ofta väldigt lång och påfrestande vilket tröttar ut patienten och situationen i sig kan upplevas som stressande. Dessutom kan uppvaknandet från narkosen ofta följas av en period av desorientering. Slutligen kan partiella epileptiska anfall uppstå av den elektriska stimuleringen vilket omöjliggör tolkning av resultaten. (De Witte & Mariën, 2013). 2.2.5. Postoperativa tester Efter operationen genomförs i regel en postoperativ testning av materialet från baslinetestningen och kompletterande afasitester. Detta för att utvärdera hur väl funktionella förmågor har bevarats och eventuellt även förbättrats av operationen. Den postoperativa 7

testningen kan ske i direkt anslutning till operationen eller upp till sju dagar efteråt. En ytterligare testomgång brukar även genomföras efter några månader för att se om eventuella postoperativa symtom kvarstår, försvunnit eller tillkommit (De Witte & Mariën, 2013; Duffau, 2013 s.283). På Akademiska Sjukhuset testas patienten tre månader efter operationen (M. Andersson, personlig kommunikation, 7 september 2017). Flera patienter upplever direkta postoperativa neurologiska nedsättningar men symtomen avtar ofta inom tre månader (Duffau, 2013 s.282 ; Duffau et al., 2008). I Hervey-Jumper och Bergers retrospektiva samanställning (2016), med över 1000 patienter från 25 olika studier, hade 14 50 % av patienterna en försämrad språklig förmåga direkt efter operationen. En månad senare hade 78 100 % av patienterna samma språkliga förmåga som innan operationen. Tre till sex månader efter operationen hade endast 0 2,4 % av patienterna en försämrad språkförmåga. Några patienter upplevde även en förbättring jämfört med innan operationen. I regel remitteras de patienter som har kvar postoperativa språkliga symtom till en logoped för rehabilitering (De Witte & Mariën, 2013; Duffau et al., 2008) 2.3. Plasticitet Plastisk förmåga innebär att hjärnan har en kapacitet att organisera om funktionella områden efter rådande omständigheter. Vid en skada på hjärnan kan områdets funktioner redistribueras och förmågan går därmed inte förlorad (Duffau, 2006a, 2006b; Hervey-Jumper & Berger, 2016). Duffau et al. (2006b) beskriver fyra olika sätt för omorganisering vid LGG-tillväxt: funktioner kan fortsätta existera inom tumören, funktioner kan förläggas i områden precis intill tumören, en reorganisation kan ske inom samma hemisfär som skadan, samt att funktioner kan rekryteras till den motsatta hemisfären. Plasticitet är en viktig faktor vid planering av vakenkirurgi av flera skäl. Dels eftersom generella teorier om friska hjärnors normala funktionella distribuering blir svåranvänd i jämförelse med en tumörinfiltrerad hjärna där en funktionell omorganisering skett (Chang et al., 2015; Ius et al., 2011). Även icke invasiva metoder kan bli svårtolkade när funktioner har omorganiserats och framförallt eftersom funktioner kan fortsätta existera inom tumören (Chang et al., 2015; De Witte & Mariën, 2013). Slutligen kan hjärnans plasticitet förklara varför LGG-patienter uppvisar så få kliniska symtom innan diagnos. Plasticitet är även en bidragande faktor till att flera av de postoperativa nedsättningarna är övergående (Hugues Duffau, 2006b, 2009). Plastisk förmåga blir avgörande vid resektion eftersom områden med låg plastisk förmåga inte kan opereras bort utan risk för postoperativa nedsättningar. Därav har områden med låg plastisk förmåga högre risk för recidiv* (Duffau, 2006b, 2009; Ius et al., 2011). Områden med hög grad av plasticitet. Det finns flera kända faktorer som avgör varför ett område uppvisar en stor plastisk potential och därmed kan reseceras vid en operation. För det första spelar en låg grad av tillväxt hos LGG roll, hjärnan hinner systematiskt anpassa sig till de långsamma förändringarna (Mandonnet et al., 2003). Reorganisation som sker efter operation kan också bidra till att fler områden kan avlägsnas i ett senare skede via en ny operation (Mandonnet et al., 2003). Kortikala områden uppvisar generellt en hög grad av plasticitet och därmed även en hög grad av resektabilitet och lägre risk för residuala tumörer jämfört med subkortikala* strukturer (Mandonnet, Jbabdi, et al., 2007). 8

Områden med varierande plastisk förmåga. Det finns även teorier om varför ett område, hos vissa patienter, visat sig vara resektabelt vid operation medan hos andra patienter tycks resektion av samma område orsaka postoperativa nedsättningar. Den främsta förklaringen är att våra hjärnor är högst individuella funktionellt även som friska, vår plastiska potential ser olika ut och hur tumören beter sig i hjärnan kan variera (Duffau, 2006b; Ius et al., 2011). En annan förklaring kan härledas till metodologiska problem vid själva mappningen med DES. Hur väl de intraoperativa testerna fångar in en förmåga kan avgöra varför ett område vid ett tillfälle definieras som resektabelt och vid andra tillfällen elokvent. Ett typiskt sådant område som varierar i resektabilitet från fall till fall är Brocca s area (Ius et al., 2011). Områden med låg plastisk förmåga. Till sist finns det förklaringsmodeller för de områden som har hög risk för recidiv, där funktioner uppvisar låg plastisk förmåga. Några av dessa områden tros vara den första, alternativt sista stationen för stimuli, det vill säga ingångs- eller utgångsporten för elektiska signaler. Områdena förklaras som seriellt organiserade och i brist på alternativa vägar för signalerna går förmågorna förlorade när stationerna försvinner (Duffau, 2009). Andra områden bedöms som icke-resektabla på grund av att de är centrala för högre funktioner. De är hierarkiskt högst upp i nätverket och hela systemet blir för påverkat utan deras centrala roll. Dessa områden kallas för hubs och deras nätverk byggs upp av sammanlänkade subkortikala banor (Hickok & Poeppel, 2007). Ett typiskt sådant område är Wernicke s area (Duffau, 2009). Subkortikala banor är ansamlingar av långa axonbanor som förmedlar information mellan olika områden i hjärnan. Banorna löper under kortex och förbinder hjärnstrukturer med varandra (Duffau et al., 2008; Hervey-Jumper & Berger, 2016). De subkortikala banorna tycks vara mer lika mellan individer samt ha lägre plasticitet än kortikala områden, vilket även innebär högre risk för recidiv. Detta gör de subkortikala banorna till kritiska gränser vid operation och få subkortikala banor är helt resektabla (Duffau et al., 2008; Ius et al., 2011). 2.4. Språket i hjärnan 2.4.1. Dual stream model Dual stream model of language är en teori om hur språkliga funktioner kan delas upp i två primära riktningar av informationsflöde genom hjärnan via subkortikala banor. Modellen är starkt influerad av hur tolkning av synintryck tycks ske genom två skilda strömmar av information (Chang et al., 2015; Hickok & Poeppel, 2007). Dual stream model delar upp flödet av information i en dorsal* och en ventral* ström. Förenklat kan den dorsala strömmen sägas vara primärt fonologisk* och den ventrala strömmen primärt semantisk*. Den dorsala strömmen utgår från pariotemporala områden till frontala områden och kopplar ljud till artikulatoriska mönster. Den ventrala strömmen utgår från temporala områden till frontala områden och kopplar ljud till en innebörd (Hickok & Poeppel, 2007). Modernare forskning inkluderar även occipitala områden i modellen (Chang et al., 2015). 2.4.2. Subkortikala banor kopplat till semantik Vilka subkortikala banor som är nödvändiga för semantisk bearbetning är i dagsläget inte klarlagt. Men de tre mest troliga subkortikala banorna är inferior fronto-occipital fasciculus (IFOF), unciate fasciculus (UF) och inferior longitudinal fasciculus (ILF) (Duffau et al., 2005; Mandonnet, Nouet, & Capelle, 2007; Vigneau et al., 2006). Dessa banor utgör två alternativa vägar i den ventrala strömmen. IFOF har i nutida forskning framträtt som den mest troliga kandidaten för förmedling av semantisk information. IFOF stäcker sig från occipitala 9

och temporala områden till frontala områden (Chang et al., 2015; Middlebrooks, 2017). Den andra tänkbara vägen för förmedling av semantisk information är via ILF tillsammans med UF. ILF sträcker sig från occipitala områden till temporala och UF sträcker sig i sin tur från samma temporala områden till frontala områden (Middlebrooks, 2017). Banorna kan också ses som ett system tillsammans, där den primära vägen går via IFOF som i sin tur är understödd av ILF och UF (Duffau et al., 2005; Mandonnet, Nouet, et al., 2007). Möjligheten att undersöka dessa subkortikala banor har ökat, bland annat genom utvecklingen av DES. Vid DES av IFOF har semantiska parafasier och anomier framkallats (Middlebrooks, 2017). Almairac et al. (2015) genomförde en studie där de studerade lokalisation av LGGinfiltration hos patienter med en hjärnmodell konstruerad av statistiskt sammanvägda avbildningar av kortikala och subkortikala strukturer. Där sågs ett 37,7 % överlapp mellan infiltration av IFOF och nedsatt semantisk förmåga. Ju mer IFOF var infiltrerat av LGG desto större semantiska svårigheter hittades hos patienterna. I studien gick det inte att se något liknande statistiskt samband hos varken UF eller ILF. Vad gäller ILF har DES inte framkallat någon språklig påverkan och operationer i ILF området leder inte till några kända språkliga nedsättningar. UF går inte heller att tydligt knyta till språkliga förmågor vid undersökning med DES. Kirurgiska ingrepp i UF görs på patienter med epilepsi (Middlebrooks, 2017). Huruvida detta leder till språkliga nedsättningar eller inte är debatterat. Viss forskning tyder på att patienter som genomgått kirurgi av UF har fått minnesproblem av koncept och fakta (Klein, Ulmer, & Mark, 2015). Papagno et al. (2011) har visat på att patienter efter operation fått problem med att namnge kända ansikten. Duffau et al. (2009) kom inte fram till samma slutsatser. I studien hittades inga sådana problem. Svårigheterna att namnge kända ansikten härleddes av Duffau et al. till minnespåverkan och inte språklig påverkan. Duffau resonerar även att de språkliga problem som uppstått efter operation av UF borde kopplas till att IFOF, som ligger mycket nära UF, har blivit skadad under operationen. Arcuate fasciculus (AF) är en subkortikal bana som främst kopplats till fonologisk bearbetning. Dock har det dorsala segmentet av AF (daf) gått att koppla till semantiska processer. Vid DES av daf har semantiska parafasier och anomier framkallats. När operationer skett i daf har det resulterat i postoperativ transkortikal motorisk afasi* (Middlebrooks, 2017). I tidigare nämnd studie av Almairac et. al (2015) hittades ett 1,5 % överlapp mellan LGG-infiltration och nedsatt semantisk förmåga i de temporo-parietala delarna av AF. 10

Figur 1: DTI- bild av de främsta semantiska subkortikala banorna i den ventrala strömmen (IFOF, ILF, UF) samt de främsta fonologiska banorna i den dorsala strömmen (AF, SLF). Nedladdad 27 december 2017 från: https://commons.wikimedia.org/wiki/file:the_diffusion_tensor_tractographies_of_neural_tracts_for_language_f nhum-07-00749-g001.png 2.4.3. Subkortikala banor kopplat till ortografi En subkortikal bana som kan vara viktig för ortografisk* analys är vertical occipital fasciculus (VOF). Vid skador av VOF drabbas oftast andra omkringliggande områden vilket gör det svårt att dra tydliga slutsatser. Vid sådana skador är alexi, förlust av läsförmåga, vanligt och de kan tänkas vara kopplade till just VOF (Middlebrooks, 2017). 2.4.4. Kortikala områden kopplat till semantik Följande kortikala områden ses som troliga delar av ett semantisk neuralt nätverk. Middle temporal gyrus (MTG) tros integrera både semantisk och fonologisk information. Skador i området kan leda till transkortikal sensorisk afasi*. När området har stimulerats med DES har semantiska parafasier framkallats i 10 till 25 % av fallen. Inferior temporal gyrus (ITG) har visat aktivering vid hjärnavbildningsexperiment där testdeltagarna har utför semantiska uppgifter. Semantiska störningar och alexi har framkallats med DES av ITG. Även temporal pole (TP) har visat aktivering vid semantiska uppgifter och då framförallt vid syntaktiskt* komplex semantisk informationsbearbetning. Vid endast syntaktisk komplex informationsbearbetning sågs ingen aktivering. Vid operationer i området har patienter fått postoperativa benämningssvårigheter (Middlebrooks, 2017). 2.4.5. Kortikala områden kopplat till ortografi Visual word form area (VWFA) har i studier med hjärnavbildningsmetoder visat aktivering vid läsning. VWFA har en större aktivering vid läsning av ord jämfört med nonord. Dock kan det vara svårt att avgränsa VWFA från basal temporal language area (BTLA). BTLA har visat aktivering vid semantiska uppgifter men ingen specifik funktion har kunnat tillägnats området. Mer forskning behövs innan VWFA och BTLA kan tillskrivas specifika kognitiva lingvistiska uppgifter (Middlebrooks, 2017). 11

Som tidigare nämnts är semantikens kortikala och subkortikala organisation inte helt fastställt i dagsläget och därför bör alla nämnda strukturer testas vid en operation om tumörinfiltration finns i områdena. Det är även troligt att ytterligare hjärnstrukturer är inblandade i semantisk bearbetning. Semantik ur ett rent lingvistiskt perspektiv är ett komplicerat och abstrakt ämne, vilket gör det ännu svårare att koppla specifika semantiska funktioner till neurologiska korrelat. 2.5. Semantik Semantik är läran om ord och meningars kommunikativa innebörd frånkopplat dess fonologiska (ljudmässiga) eller ortografiska (skriftliga) form. Semantik är en egen lingvistisk domän som går att särskilja från fonologi och syntax. I denna uppsats kommer endast semantik på lexikal nivå, ordnivå, att diskuteras. Lexikal semantik syftar på varje enskilt ords inneboende betydelse (Josefsson, 2011 s. 226-227; Saeed, 2009 s. 3, s. 53). 2.5.1. Koncept, referens och symbol Inom semantik nämns ofta begreppen koncept, referent och symbol. Ett koncept är innebörden av ordet som vi vill kommunicera. Referent innebär ett ords koppling till verkligheten. Många ord, framförallt substantiv, har en tydlig fysisk referent exempelvis ett träd, en hund, ett hus etc. Det är svårare att hitta fysiska referenter till ordklasser som verb, adjektiv, adverb etc. Symbol kallas den fonologiska eller ortografiska formen ordet kläs i när vi vill kommunicera våra koncept (Josefsson, 2011 s. 227; Palmer, 1981 s. 24). 2.5.2. Kategorisering Kategorisering bygger på likheter i perceptuella intryck och inneboende egenskaper hos olika objekt, snarare än rena faktakunskaper om objekten. Kategoriseringens grunder kan härledas till kulturella mönster och det skiljer sig därmed åt vad som ingår i exempelvis kategorin fåglar beroende på var du lever. En teori om hur kategorier skapats är prototypteorin. Prototypteorin hävdar att vi har en ursprungsidé om hur exempelvis en hund ser ut. Olika typer av hundraser kan vara mer eller mindre lik denna prototyp och därmed mer eller mindre passa in i vår kategori hundar. Den inre prototypen av hund skiljer sig åt beroende på vilka erfarenheter en person har av hundar (Josefsson, 2011 s. 229-230). Det finns andra teorier om kategorisering, exempelvis teorin om nödvändiga och tillräckliga villkor; gemensamt är att de alla grundar sig på att de ingående objekten i en kategori har gemensamma nämnare av något slag och delar en viss uppsättning egenskaper (Saeed, 2009 s. 35). 2.5.3. Semantiska relationer Inom lexikal semantik finns flera beskrivna semantiska relationer mellan ord. En sådan semantisk relation är hyponymi. Hyponymi innebär att ett ord kan ses som en underordnad del av en större kategori. Exempelvis kan orden hammare och såg underordnas ordet verktyg. På så sätt går det även att säga att hammare och såg innehåller innebörden verktyg, de är båda hyponymer till verktyg. Verktyg som har en överordnad position i detta exempel kan också kallas för hypernym (McGregor, 2009 s. 139; Saeed, 2009 s. 69). Meronymi liknar till stor del hyponomiindelning, men istället för att dela in ord semantiskt efter specificitet delas orden in som komponenter i ett större sammanhang. Exempelvis är 12

dörr, fönster och golv alla delar av ett hus. På så sätt har de ett semantiskt släktskap (Saeed, 2009 s. 70-71). Ytterligare två relationer på lexikal nivå är synonymi och homonymi. Synonymi innebär att flera symboler (ord) står för samma eller väldigt likartade koncept (Saeed, 2009 s.65-66). Homonymi betyder istället att två olika koncept delar samma symbol. De kan antingen dela samma fonologiska eller ortografiska symbol. Koncepten ska inte uppenbart kunna gå att härleda till varandra. Ett exempel på homonymi är ordet rabatt vilket både syftar på ett nedsatt pris och en blomsterplantering (Josefsson, 2011 s. 227-228). 2.6. Faktorer som påverkar läshastighet och ordåtkomst vid läsning Förmågan att känna igen och läsa en välkänd ordbild är hos de flesta läsare en automatisk process. Processen har blivit automatiserad för att uppgiften utförts så många gånger tidigare (Carroll, 2008 s. 57). Hur snabbt vi läser ett ord avgörs bland annat av hur många ord man kan förvänta sig i en viss kontext, hur likt ordbilden är andra ord, det vill säga hur många särdrag ordet har, samt hur frekvent ordet är i det aktuella språket (Melin & Lange, 1989 s. 69-70). I en studie av Rayner & Duffy (1986) såg man att fixeringstiden vid ett ovanligt ord är längre än vid vanliga ord, vilket därmed minskar läshastigheten (refererade i Carrol, 2008 s. 121). Studier av Rubenstein, Garfield & Milliken (1970) och Whaley (1978) visar att det tar längre tid att avgöra om en mindre frekvent ordbild är ett riktigt ord eller inte vid en så kallad lexical decision task (refererade i Carrol, 2008 s. 121). Andra studier med lexical decision task visar att inlärningsålder, det vill säga vid vilken ålder man lär sig ett specifikt ord, påverkar hur snabbt vi kan tolka en ordbild. Ord med en låg inlärningsålder aktiveras snabbare jämfört med ord med en hög inlärningsålder (Turner, Valentine, & Ellis, 1998). Föreställbarhet påverkar också ordåtkomsten, ord som lätt skapar en mental bild av konceptet det representerar aktiveras snabbare. I Giesbrecht & Swaab (2004) experiment där deltagarna skulle avgöra om två ord var semantiskt relaterade eller inte producerade deltagarna ett större antal korrekta svar om orden var lätta att föreställa sig. Kontexten som ordbilden presenteras i har också en inverkan på ordåtkomsten. Det semantiska innehållet i ett ord påverkar hur snabbt vi tolkar ett senare presenterat ord via så kallad lexikal priming. I Meyer & Schvaneveldts (1971) experiment med lexical decision task gick ordet smör snabbare att avgöra om det var ett ord eller inte, ifall ordet bröd presenterades innan i jämförelse med om ordet sjuksköterska presenterades innan smör. Andra studier med s.k. cross modal lexical decsision task har visat att homonymer aktiverar båda ordens koncept trots att kontexten syftar på det ena konceptet (Swinney, 1979). Dock om homonymens två betydelser är stark obalanserade där den ena konceptet är betydligt mer frekvent, och homonymen ligger i en kontext som talar för samma koncept, så aktiveras endast den starkare betydelsen (Tabossi, 1988). Fonologiska och morfologiska aspekter av ett ord spelar också roll för hur enkelt det är att få åtkomst till ett ords koncept (Carroll, 2008 s. 122). Detta kommer dock inte att diskuteras vidare i studien. 13

2.7. DuLIP Dutch Linguistic Intraoperative Protocol (DuLIP) är ett nytt språkligt intraoperativt testbatteri från Belgien som är normerat på 250 nederländsktalande personer över 18 år. Testet har utarbetats för vakenkirurgiska omständigheter och testförfattarna har haft både subkortikala banor och kortikala områden som utgångspunkt vid utformandet av testerna. DuLIP innehåller flera olika deltest inom fonologi, artikulation, syntax och semantik. I De Witte et al., (2015) återfinns rekommendationer kring i vilka områden semantiska tester bör användas. 2.7.1. Semantic odd word out Ett av de semantiska deltesten i DuLIP är semantic odd word out (SOWO). Testet består av 26 uppgifter varav en övningsuppgift. Varje uppgift utgörs av fyra ord i en lista. Orden är substantiv och innehåller maximalt två stavelser. Tre ord i varje uppgift tillhör samma semantiska kategori, det vill säga de är semantiskt relaterade till varandra. Det fjärde ordet passar inte in i samma kategori. Patientens uppgift är att läsa upp det semantiskt orelaterade ordet, det vill säga målordet. Målordet kan förekomma i alla positioner i listan. Förmågor som testas i SOWO är bland annat semantisk analys via skriven text och läsförmåga (De Witte et al., 2015). Figur 2. Förstasida och övningsuppgift från semantic odd word out. På förstasidan stå det vilket ord inte in i listan och i övningsuppgiften översätts orden till bok, hav, tidskrift och tidning. 14

3. Motivering till studien Med tanke på den komplexa samvariationen mellan LGGs växtsätt (Duffau, 2006b), hjärnans plastiska omorganiseringsförmåga (Ius et al., 2011) och de subkortikala nätverken (Middlebrooks, 2017) är funktionella gränser nödvändiga riktlinjer vid resektion av LGG. För att hitta funktionella gränser med DES är de intraoperativa testerna avgörande för att lokalisera exakta språkliga förmågor. Testens specificitet avgör om rätt förmåga testas och därmed ger utslag med DES och kan bevaras (Andersson & Sandström, 2014; Chang et al., 2015; De Witte & Mariën, 2013). Som ovan nämnts används i dagsläget främst tester avseende bildbenämning och automatiserat tal vid vakenoperation (De Witte & Mariën, 2013; Talacchi, Santini, Casartelli, et al., 2013). Dessa tester anses otillräckliga för att fånga in mer avancerade språkliga processer likt semantisk analys, kategorisering och lexikal läsning. En individ kan ha intakt förmåga att benämna bilder och räkna men ändå lida en betydande språkförlust (Andersson & Sandström, 2014; De Witte & Mariën, 2013; Middlebrooks, 2017). Därför är specificerade tester vid vakenkirurgi av största vikt för att optimera resektion av LGG och samtidigt bevara så mycket som möjligt av den språkliga förmågan (De Witte & Mariën, 2013; Ius et al., 2011). I dagsläget finns inget standardiserat semantiskt intraoperativt test på svenska (M. Andersson, personlig kommunikation, 17 februari 2017). 15

4. Syfte Syftet med studien är att utforma ett semantiskt intraoperativt test anpassat till det svenska språket med deltestet SOWO från testbatteriet DuLIP som modell. Målet är att översätta befintliga uppgifter samt att utöka testet med minst 26 uppgifter. Det nya testet utökas för att ge utrymme till anpassningar av materialet via en baselinetestning och minimera risken för inlärningseffekter (Ojemann, Ojemann, & Lettich, 2002). Enligt Talacchi, Santini, Casartelli, et al. (2013) finns en risk att validiteten vid DES kan störas av inlärningseffekter om samma uppgift repeteras mer än fyra gånger. Med tanke på de vanligtvis långa operationstiderna vid LGG vore det en fördel om testet förlängs för att säkerhetsställa dess användbarhet. Uppgifterna ska vara koherenta med ursprungstestet och alla ord i den anpassade versionen av SOWO ska ligga på en så enkel semantisk nivå som möjligt. 4.1. Delsyften Att anpassa DuLIPs test SOWO till det svenska språket och Akademiska sjukhusets testförfarande vid vakenoperationer av LGG. Att pilottesta den anpassade versionen av DuLIPs test SOWO på en grupp av normalspråkiga individer. 16

5. Metod 5.1. Översättning och nybildning av uppgifter Nedan redovisas arbetsprocessen som ledde fram till den anpassade versionen av SOWO som sedan genomgick pilottestning. 5.1.1. Överväganden angående svårighetsgrad De Witte et al., (2015) har vid utformning av SOWO tagit hänsyn till svårighetsgraden hos orden i form av tre parametrar: inlärningsålder, ordens föreställbarhet och hur frekventa orden är i det aktuella språket. Data för prevalens redovisas också, men det är inte angivet hur värdena har mätts och majoriteten av orden hade samma värde. Samma parametrar för svårighetsgrad påverkar även läshastigheten och hur snabbt vi kan koppla ett ord till dess ordbild (se avsnitt 2.6) vilket är av betydelse vid intraoperativa tester som tillämpar en tidsbegränsning. Kulturella aspekter. Flera studier har poängterat att kulturella skillnader kan spela roll vid översättning av språktest. När uppgifter översätts mellan två språk kan den semantiska betydelsen förvrängas i det nya testet. För att behålla samma semantiska betydelse i en uppgift kan uppgiften vid en översättning behöver bytas ut (Solano-Flores, Backhoff, & Contreras- Niño, 2009). Sperber, Devellis, & Boehlecke (1994) beskriver hur översättning av språkliga testmaterial är en komplex process och att det finns risk att testöversättningar utan kulturella anpassningar gör att testet blir svårare på det översatta språket jämfört med språket testet har utformats för. Ett logopediskt test, Clinical Evaluation of Language Fundamentals (CELF), har gjort flera anpassningar för att kunna överföra en normering mellan språk. Aspekter som skaparna av CELF har tagit hänsyn till för att kunna behålla samma normering mellan språken är att svårighetsgraden på uppgifterna ska vara likvärdiga och att svaren ska vara enkla att bedöma på de olika språken. Språkspecifika uppgifter måste därför identifieras och modifieras efter en översättning mellan två språk (Semel, Wiig, & Secord, 2013). Svårighetsgrad på svenska. Vid utformning av det nya testet användes parametrarna inlärningsålder och föreställbarhet, likt metoden som användes vid framställningen av SOWO. Familjaritet, hur bekant ett ord upplevs vara, användes som substitut för parametern frekvens. Parametern anses vara nära besläktat med frekvens, och kan även ses som ett mer reabelt mått för hur vanligt ett ord är på ett språk enligt Blomberg och Öberg (2015). Det finns inga data för parametrarna på svenska. Därför översattes orden till engelska, som är ett större språk med mer tillgänglig forskning. Detta utfördes med stöd av resultat redovisade av Blomberg och Öberg (2015). De hittade starka korrelationer för inlärningsålder och föreställbarhet och en medelstark korrelation för familjaritet mellan svenska och engelska ord. Korrelationen för inlärningsålder var 0,816, för föreställbarhet 0,865 och för familjaritet 0,393. Mätmetoder för parametrar. Inlärningsålder, föreställbarhet och familjaritet mäts oftast på en sjugradig skala där 1 representerar låga värden och 7 höga värden. Skalan kan kvantifieras om genom att multiplicera med 100. Värdet 100 motsvarar åldersspannet 0 2 år och därefter är värdena jämnt fördelade med steg om två år upp till värdet 700 som motsvarar 13 år eller äldre (Blomberg & Öberg, 2015). Inlärningsålder kan även mätas genom att ange uppskattad ålder i absoluta tal, exempelvis 7,3 år. I SOWO är inlärningsålder mätt i absoluta tal och föreställbarhet mätt på en sjugradig skala (De Witte et al., 2015). För att kunna jämföra 17

värden på 100 700 skalan och värden i absolut ålder har den absoluta åldern vid analys av testet anpassats till 100 700 skalan, exempelvis blir 7,3 år omvandlat till värdet 400. 5.1.2. Analys och tolkning av semantic odd word out Eftersom det saknades fullständiga uppgifter om hur SOWO utformats behövde testet analyseras och tolkas. Detta gjordes för att skapa ett ramverk för översättningen och omarbetningen. Kategorier i testet. Vid en analys av kategorierna i SOWO hittades övervägande tydliga hyponyma kategorier, exempelvis fordon med orden bil, cykel och tåg. Det förekom även mer diffusa hyponymkategorier som antingen var aktivitetsbundna, exempelvis saker man skriver med, eller egenskapsbundna, exempelvis föremål som är varma. I testet förekom två tydliga meronyma kategorier. Samma kategori återanvändes vid flera tillfällen i testet, dock användes en viss modifikation som gör att de skiljer sig åt, exempelvis i meronymen kroppsdelar och meronymen ansiktsdelar (se bilaga 4 s. 56 för kategoriindelning). Ord i testet. Vid en analys av orden i SOWO framkom att i princip alla uppgifter bestod av substantiv som var konkreta med tydliga referenter, förutom en uppgift som innehöll abstrakta substantiv (tidsrelaterade begrepp). I SOWO har homonymer inte exkluderats. Fonologiska och ortografiska aspekter som har hittats i testet är att ljudstridigt stavade ord verkar ha undvikts. Detta framkom efter en granskning av en person med nederländska som förstaspråk samt goda kunskaper i svenska. Minimala par har exkluderats (eventuella fonologiska minimala par har inte kontrollerats för). Konsonantkluster har inte exkluderats. Semantiskt relaterade ord. I SOWO hittades olika nivåer på de ingående semantiska relationerna. Det fanns relativt löst sammansatta relationer mellan orden i flera uppgifter. I exempelvis kategorin djur var det möjligt att göra en tydligare uppdelning i husdjur och ladugårdsdjur. Likaså i instrumentkategorin där stråk- och blåsinstrument blandades. Dessa semantiska relationer gav förhållandevis olika inre bilder och referenterna delade inte så många egenskaper som de kunde ha gjort om kategorin varit något snävare. I testet återfanns även semantiska relationer inom en kategori där de ingående orden låg på olika hyponyma nivåer. Detta gällde exempelvis fågelkategorin, där uggla är ospecificerat medan sparv och bofink är specifika arter. Slutligen återfanns kategorier i testet där den semantiska relationen mellan orden, tvärtemot ovanstående, var relativt specifika exempelvis i metallkategorin. I dessa kategorier tycks den semantiska relationen ha värderats högre än de enskilda ordens inneboende svårighetsgrad (bedömt enligt DuLIPs egna parametrar). Målord - semantiskt orelaterat ord. Förutom att målorden var olika de relaterade orden, på så vis att de tydligt tillhörde en annan semantisk kategori än de övriga orden i uppgiften, hittades också andra mönster. Målordet var i de flesta fall även fonologiskt olikt de semantiskt relaterade orden av vad som går att urskilja från ortografisk skrift. Målordet fick förekomma som ett semantiskt relaterat ord i en annan kategori men samma ord fick inte förekomma som målord mer än en gång och inte heller återkomma mer än maximalt två gånger i hela testet. 5.1.3. Sammanställning av kriterier för omarbetning av semantic odd word out Följande kriterier användes vid översättning av befintliga 26 uppgifter varav en övningsuppgift. Samma kriterier användes vid nybildning av minst 26 nya uppgifter varav en övningsuppgift. 18

Tabell 1. Kriterier för studien Kriterier redovisade i semantic odd word out: Tre ord av fyra ska vara semantiskt relaterade. Konkreta substantiv med tydliga referenter ska användas. Stavelselängden ska vara maximalt två stavelser. Kriterier tolkade från semantic odd word out: Vid kategorisering kan både hyponymer och meronymer användas. Kategorier får förekomma flera gånger men i sådana fall med en modifikation. Om ej konkreta substantiv använts, används tidsbegrepp. Ett ord får förekomma maximalt två gånger i testet, en gång som målord och en gång som ett semantiskt relaterat ord. Målordet ska vara tydligt avskilt från de semantiskt relaterade orden med avseende på semantik, fonologi och ortografi. Minimala par exkluderas om de förekommer i samma kategori. Ljudstridiga ord bör i största möjliga mån exkluderas. Nyskapade kriterier: Svårighetsgraden hos ett enskilt ord är underordnat svårighetsgraden hos dess semantiska kategori. Homonymer värderas kvalitativt efter hur balanserade de olika betydelserna anses vara. Homonymer får aldrig placeras som det första semantiskt relaterade ordet i sin kategori 1. Den engelska statistiken på inlärningsålder, föreställbarhet och familjaritet har använts som substitut för svenska data. SOWO:s redovisade data har använts som riktlinjer 2 3 4. sch-ljud [ɧ] skapade problem då det har många olika stavningar och låg transparens. Trots detta inkluderades det i testet eftersom fonemet är en viktig komponent i det svenska språket och förekommer i många ord. 1 Mayer Schaneveldt 1971 2 Blomberg och Östberg 2015 3 MRC Psycholinguistic Database 4 The Center for Reading Research 19