Behandling av kronisk afasi efter stroke; Constraint-Induced Aphasia Therapy via videokonferens jämfört med vedertagen afasiterapi

Transkript

1 UMEÅ UNIVERSITET Institutionen för klinisk vetenskap Enheten för logopedi 56 Behandling av kronisk afasi efter stroke; Constraint-Induced Aphasia Therapy via videokonferens jämfört med vedertagen afasiterapi Per Palo-Fredriksson och Erik-Olov Svedenbjörk Examensarbete i logopedi, 30 hp Höstterminen 2008 Handledare: Veronica Lindberg Per Wester

2 Sammanfattning Bakgrund: Tidigare forskning tyder på att intensiteten i afasiterapi är en avgörande faktor för behandlingens effektivitet. Traditionellt vedertagen afasiterapi administreras vanligtvis lågintensivt. Det saknas forskning i Sverige beträffande den lovande, intensiva, afasibehandlingsmetoden; Constraint-Induced Aphasia Therapy, administrerad via videokonferensteknik jämfört med traditionellt vedertagen afasibehandling. Syfte: Studiens syfte var att undersöka effekterna av CIAT via videokonferens respektive effekterna av traditionell afasiterapi på logopedmottagning, för personer med kronisk afasi till följd av stroke. Metod: Tio försöksdeltagare fördelades på två behandlingsgrupper som erhöll CIAT via videokonferens respektive traditionellt vedertagen afasiterapi. Samtliga deltagare som erhöll CIAT via videokonferens erhöll 30 timmar behandling medan endast två deltagare erhöll 24 respektive 8 timmar traditionellt vedertagen behandling. Resultatmätningen utfördes med hjälp av vedertagna språkliga test och testledarna förblev blinda gällande erhållen behandlingstyp. Resultat: Gruppen som mottog CIAT via videokonferens uppvisade statistiskt signifikanta förbättringar i resultaten på ANING samt resultat som närmade sig statistisk signifikans på resterande språkliga test, bortsett från delen rörande uppfattbarhet i ANELT. Även referenspersonerna uppvisade förbättringar i samma storleksordning. Slutsats: Föreliggande studie ger en indikation på att CIAT via videokonferens leder till förbättringar av språkliga förmågor för personer med afasi i kronisk fas efter stroke.

3 Abstract Background: Previous research suggests that the intensity of aphasia therapy is a crucial factor for the effect of treatment. Conventional aphasia therapy is usually administered at a low intensity. There is a lack of Swedish research concerning the promising, intensive, aphasia therapy method; Constraint-Induced Aphasia Therapy administered via videoconference, compared to conventional aphasia treatment. Purpose: The present study serves to evaluate the effects of CIAT administered via videoconference and the effects of conventional aphasia treatment given in an institution, for individuals with chronic aphasia as a result of stroke. Method: Ten participants were divided into two treatment groups, receiving either CIAT administered via videoconference or conventional aphasia therapy. The participants receiving CIAT via videoconference were given 30 hours of treatment while only two individuals got 24 plus 8 hours respectively. The results were measured by test conductors blind to received treatment type, using widespread language tests. Results: The results from the CIAT group reached statistical significance on ANING and came close to statistical significance on the remaining language tests given except the intelligibility scale of ANELT. The sizes of the improvements made by the reference individuals were comparable. Conclusion: The present study indicates that CIAT administered via videoconference leads to improvements on language abilities for persons suffering from chronic aphasia as a result of stroke.

4 Etiska överväganden Föreliggande studie motiverades då den bidrog till ökad kunskap om en lovande ny behandlingsmetod för personer med afasi i kronisk fas. Därutöver bidrog den aktuella studien även till ökad kunskap om användbarheten av videokonferensutrustning i samband med intensiv afasiterapi. Tidigare forskning inom såväl behandlingsmetoden som videokonferenstekniken har uppvisat goda resultat. Studien handleddes av inom området erfarna och kvalificerade personer. De presumtiva försöksdeltagarna informerades om studiens tillvägagångssätt och syfte via skriftlig försändelse samt uppföljande telefonsamtal då de även fick möjlighet att ställa eventuella frågor. Det är noterbart att trots den noggranna informeringen om studien till de presumtiva försöksdeltagarna så fanns en risk att deltagare på grund av sin afasi inte till fullo kunde tillgodogöra sig studiens syfte och innebörd i sin helhet. Det intensiva behandlingsupplägget kunde upplevas tröttande för försöksdeltagarna. Deltagandet var frivilligt, ett skriftligt medgivande erfordrades för medverkan och deltagarna kunde när som helst avbryta utan att ange anledning. Insamlad data lagrades i ett förvaringsutrymme på logopedmottagning vid Norrlands Universitetssjukhus och avidentifierades före användning. Detta projekt har utfärdats i enlighet med riktlinjer för etikprövning av studentarbeten vid Umeå universitets medicinska fakultet ( ).

5 Vi vill tacka denna studies deltagare och anhöriga för den tid Ni lagt ned och det engagemang Ni visat. Utan Er medverkan hade studien ej varit möjlig att genomföra. Vi vill även rikta ett stort tack till: Veronica Lindberg Per Wester Cecilia Lindholm Lisa Strömberg

6 Innehållsförteckning Bakgrund 1 Stroke 1 Afasi 1 Traditionellt vedertagen afasiterapi 2 CI 2 CIMT 3 CIAT 3 CIAT:s påverkan på neural reorganisation 4 CI och videokonferens 4 Syfte 5 Frågeställning 5 Metod 5 Deltagare 5 Procedur 7 Testledare 7 Testförfarande 7 Testmaterial 7 Traditionell afasiterapi 8 CIAT via videokonferens 8 Administrering av CIAT via videokonferens 9 Analys 9 Resultat 9 Diskussion 12 Metoddiskussion 13 Analys av data 14 Resultatdiskussion 14 Slutsats 15 Referenser 16 Bilaga 1. Informationsbrev till deltagare Bilaga 2. Samtyckesformulär till deltagare Bilaga 3. Resultatredovisning ANING

7 Bakgrund Stroke Stroke är ett samlingsnamn på de hjärnskador som orsakas av blödning eller blodpropp. Årligen insjuknar cirka personer i Sverige av stroke, vilket är den vanligaste orsaken till neurologiska funktionsnedsättningar. Detta är en siffra som förväntas öka i takt med den föreliggande demografiska utvecklingen i landet, som innebär att en större andel av befolkningen i framtiden kommer att vara äldre. Hjärninfarkt är den vanligaste typen av stroke och innebär att det uppstår en blodpropp som begränsar eller stoppar upp blodflödet till en del av hjärnan. Ungefär var tionde stroke orsakas av en intracerebral blödning. Dessa orsakas ofta av högt tryck eller missbildade blodkärl (Socialstyrelsen, 2005). Afasi Av de strokedrabbade får cirka en tredjedel någon form av afasi, vilket innebär en nedsättning av produktionen och/eller förståelsen av språk. Klassificeringen av afasi kan göras efter svårighetsgrad och typ av afasi och svårighetsgraden graderas vanligtvis som lätt, måttlig eller grav. Det finns två vedertagna ramverk för indelning av afasityper, den lokalistisk-konnektionistiska modellen, som används i detta arbete, samt det funktionella systemet enligt Luria. Den lokalistisk-konnektionistiska modellen är den kliniskt mest använda och bygger på tidigare modeller som utgår ifrån Brocas och Wernickes områden belägna på hjärnbarken i vänster frontal- och temporallob. Skador i Brocas område leder ofta till svårigheter med talproduktion medan en skada i Wernickes område ofta leder till nedsatt språkförståelse. Enligt den lokalistisk-konnektionistiska modellen delas afasi in i olika typer utifrån symtombilden; brocas-, wernickes-, anomisk-, transkortikal sensorisk-, transkortikal motorisk-, konduktions- och global-afasi. Lurias modell ser de språkliga förmågorna som komplexa högre kognitiva funktioner, sammansatta av enklare delförmågor i föränderliga funktionella system. Man kan därför enligt Luria säga att språkliga förmågor inte är helt avgränsade från andra kognitiva förmågor utan samverkar med många olika områden i hjärnan. Exempel på symptom som förekommer vid afasi är; icke-flytande tal, nedsatt språkförståelse, nedsatt benämningsförmåga, nedsatt repetitionsförmåga, agrammatism samt utbyten av ljud och ord (Hartelius, Nettelbladt & Hammarberg, 2007). De språkliga symptomen får ofta som effekt att den drabbade personens roll i samhället förändras samt att denne isoleras socialt. Vardagen för personer med afasi kan kompliceras ytterligare av att omgivningen ofta har den felaktiga uppfattningen att även övriga kognitiva förmågor är nedsatta. Därutöver förlorar den afasidrabbade personen ofta förmågan att be om hjälp i olika situationer vilket kan leda till en känsla av minskad trygghet (Holland, Fromm, DeRuyter & Stein, 1996). Diagnostisering sker efter noggrann undersökning av språkliga förmågor såsom informativt tal, ordmobiliseringsförmåga, repetitionsförmåga, benämningsförmåga, hörförståelse, läsning och skrivning. Utöver klinikerns kvalitativa bedömning bör detta förfarande ske med stöd av resultat från reliabla och validerade tester. En spontanförbättring av afasisymtomen sker ofta de närmaste veckorna efter insjuknandet, men sällan senare än tio veckor efter insjuknandet (Pedersen, Jörgensen, Nakayama, Raaschou & Olsen, 1995). Studier har inte kunnat påvisa någon spontan signifikant förbättring tolv månader efter insjuknandet (Cynthia, Shewan & Kertesz, 1984). Den drabbades afasi kan då betecknas som kronisk (Pedersen, Vinter & Olsen, 2004). 1

8 Traditionellt vedertagen afasibehandling Traditionellt vedertagen afasibehandling inriktas ofta på att öka den språkliga återhämtningen genom individuellt anpassade uppgifter som stimulerar de expressiva och impressiva språkförmågorna inklusive skrivning och läsning (Elman & Bernstein-Ellis, 1999). Behandlingen kan vara fokuserad på återuppbyggande av funktionella system, d.v.s. direkt/indirekt träning av språkliga förmågor och/eller kommunikationsstrategier. Exempel på träning av språkliga förmågor kan vara övning av ordassociationer i syfte att återskapa struktur i det mentala lexikonet för att på så sätt rehabilitera ordmobiliseringsförmågan. Man har sett att traditionellt vedertagen behandling given under akutskedet, upp till sex månader efter insjuknandet, ger en positiv effekt på språkliga förmågor (Basso, Capitani & Vignolo, 1979). Även i kronisk fas har det visat sig att traditionellt vedertagen behandling ger positiva effekter på språkliga förmågor. Broida (1977) undersökte resultatet av traditionell afasibehandling, administrerad tre till fem gånger i veckan till en grupp personer ett till sex år efter insjuknandet. Hon fann att behandlingen gav positiva resultat och att gruppens medelvärde på språkliga test höjdes från att representera en medelsvår afasi till att representera en lätt till medelsvår afasi. Afasibehandling kan ges med varierande intensitet. Traditionellt vedertagen behandling ges ofta lågintensivt, exempelvis i 45-minuters sessioner, vid ett till tre tillfällen i veckan. (Pedersen, et al., 1995). Dock har det i en systematisk översikt framkommit att traditionellt vedertagen behandling som ges intensivt har bättre effekt än motsvarande behandling given lågintensivt. Författarna sammanfattade åtta behandlingsstudier med varierande grad av intensitet i behandlingsupplägget, av dessa visade fyra studier med intensivt behandlingsupplägg signifikanta positiva resultat. Deltagarna i studierna med intensivt behandlingsupplägg hade fått i snitt 8,8 timmar behandling per vecka i 11,2 veckor. Deltagarna i de övriga fyra studierna som inte visade signifikanta positiva resultat hade i snitt fått 2 timmar behandling per vecka i 22,9 veckor. Intensiv behandling given under en kort tidsrymd förefaller således vara mer effektiv (Sanjit, Bhogal, Teasell & Speechley, 2003). Constraint-Induced Ett relativt nytt behandlingskoncept vid namn constraint-induced eller CI har sin grund i Taub och medarbetares studier rörande fenomenet inlärd passivitet (learned nonuse) hos apor. När man med ett kirurgiskt ingrepp avlägsnade sensoriska banor från ena armen hos apor, slutade använda denna i fria situationer och förlitade sig på den friska lemmen. Aporna lärde således in passivitet i den skadade lemmen trots intakt motorisk förmåga. Det finns, enligt studien, två strategier för att överkomma denna inlärda passivitet; hämning av den friska lemmen och träning av den skadade (Taub, et al., 1994; Taub, Uswatte, Mark & Morris, 2006). Genom att de friska lemmarna hindrades från att fungera motiverades aporna att använda de skadade lemmarna. Detta understryker att aporna, innan man hämmade den friska funktionen, hade underliggande potentiella motoriska förmågor som översteg vad de spontant uppvisade (Lillie & Mateer, 2006). Grundprinciperna för CI-konceptet är: hämning (constraint), mängdträning (massed practice), formning (shaping) och beteendemässiga förändringar (shaping of behaviour) (Taub & Mark, 2004). Med hämning avser man en begränsning av den friska funktionen. Syftet med detta är att öka intensiteten i användandet av den skadade funktionen. Med mängdträning avser man intensiv träning av den skadade funktionen. Detta bidrar till att befästa individens nya beteende och motverka orsakerna till inlärd passivitet (Taub, et al., 2006). Formning betyder att man i träningen erbjuder en gradvis ökad svårighetsgrad och komplexitet i uppgifterna man ställer personen inför. Detta för att undvika upprepade 2

9 misslyckanden i träningen samt successivt närma sig optimal funktionalitet (Pulvermüller, Neininger, Elbert, Mohr, Rockstroh, Koebbel & Taub, 2001). Med beteendemässiga förändringar menas de förändringar deltagaren går igenom då denne aktivt börjar använda den skadade funktionen. Terapeutens stöd utgör en viktig del i den beteendemässiga förändringen. En förutsättning för att CI-terapin ska bli lyckad är att deltagaren är motiverad till att börja använda den skadade funktionen, såväl i terapi som i vardagen (Taub, et al., 2006). CIMT CI-behandlingskonceptet har visat sig ge positiv effekt vid applicering på motorisk rehabilitering av övre och nedre extremiteter hos människor med stroke i kronisk fas. Constraint induced movement therapy (CIMT) tros få effekt genom att den motverkar inlärd passivitet i den skadade lemmen och förstärker tilltron till användning av denna (Taub & Mark, 2004; Bonaiuti, Rebasti & Sioli, 2006; Gauthier, Taube, Perkins, Ortmann, Mark & Uswatte, 2008). Boake med medarbetare konstaterar att mer forskning krävs för att utröna effekten av CIMT även i akut fas (Boake, et al., 2007). CIAT I en studie framkom att man med goda resultat kan applicera CI-konceptet på afasibehandling. Metoden kallas Constraint-induced aphasia therapy (CIAT) men i litteraturen förekommer även begreppet Constraint-induced language therapy (CILT) (Pulvermüller, Neininger, Elbert, Mohr, Rockstroh, Koebbel & Taub, 2001). Eftersom uttrycksförmågan ofta är den drabbade funktionen vid afasi får CIAT-deltagaren endast uttrycka sig verbalt, vilket utgör hämningen. Formningen implementeras genom att terapiuppgifterna anpassas individuellt och svårighetsgraden successivt ökar. Deltagarna erhåller intensivterapi exempelvis tre timmar per dag i två veckor med helguppehåll. Den beteendemässiga förändringen sker när terapideltagaren börjar använda den skadade funktionen med ökad intensitet. Verbal uppmuntran och stöd av terapeuten är en viktig del i denna process. I ytterligare en studie delade man slumpvis in försöksdeltagare, med kronisk afasi efter stroke, i två grupper. En grupp fick traditionellt vedertagen terapi och en erhöll CIAT. Deltagarna i båda grupperna mottog totalt timmars behandling. CIAT-gruppen fick behandlingen under tio dagar minst tre timmar per dag och gruppen som erhöll traditionellt vedertagen behandling mottog den mindre intensivt, under cirka fyra veckor. Gruppen som fick CIAT visade på flera standardiserade språkliga test, i självskattningsformulär samt i blinda observationsbedömningar av deltagarnas kommunikativa effektivitet i vardagen, signifikanta och uttalade förbättringar. Deltagarna som fick traditionell terapi uppnådde inte jämförbara resultat. Studiens resultat antyder att språkliga förmågor hos personer med afasi i kronisk fas kan förbättras under en kort tidsrymd (Pulvermüller, et al., 2001). I en annan studie av Meinzer och medarbetare såg man att personer med kronisk afasi som erhöll CIAT uppvisade förbättringar på neurolingvistiska test och att deras vardagliga tal skattades kvantitativt och kvalitativt högre. Vid en uppföljning av språkliga förmågor sex månader efter avslutad behandling konstaterades att de positiva resultaten var stabila. Man kunde även påvisa vikten av att utöver CIAT programmet lägga till en modul som innebar utökad träning av vardaglig kommunikation, i samarbete med anhöriga och vänner till försöksdeltagaren, samt ett individuellt anpassat material för träning. Denna modul kallades CIAT-plus. Man noterade att deltagarna som fått CIAT-plus fortsatte 3

10 förbättras på sin självskattning av kommunikativa förmågor i vardagen under uppföljningsperioden (Meinzer, et al., 2005). Meinzer och medarbetare undersökte i en annan studie om CIAT kan administreras framgångsrikt av tränade icke professionella. Deltagarna i denna studie fördelades på två grupper. En grupp leddes av erfarna professionella och den andra av tränade icke professionella anhöriga till försöksdeltagarna. Man fann signifikanta förbättringar av språkliga förmågor inom grupperna men man kunde ej konstatera någon signifikant skillnad i grad av förbättring mellan grupperna. Författarna menar därför att ett intensivt standardiserat träningsprogram kan administreras av tränade icke professionella med resultat som är jämförbara med behandling given av erfarna professionella. Detta resultat framhålls som viktigt då det ej är att förvänta att vårdinrättningar har de personalmässiga och finansiella möjligheterna som krävs för intensiv språklig terapi, administrerad av professionella terapeuter (Meinzer, Streiftau & Rockstroh, 2007). CIAT:s påverkan på neural reorganisation Områden i hjärnan som är nära anslutna till skadade områden efter en stroke anses ofta som inaktiva då de saknar input från de skadade områdena. Meinzer et al. (2004) fann i en studie att hjärnans signaler i dessa områden hos personer som drabbats av afasi efter stroke förändras efter högintensiv språklig terapi. Tekniken som användes i studien var magnetisk resonanstomografi (MRT) vilket är en metod för bildgivande diagnostik med hjälp av en magnetkamera. Storleken på hur mycket hjärnvågorna förändrades korrelerade med förändringen i språkliga funktioner som mättes av standardiserade språkliga test. Man tror således att intensiv språklig mängdträning som ges ett antal timmar per dag under ett antal dagar har potential att påverka neurala nätverk i hjärnan. Resultaten påvisar vikten av till skadan närliggande områden i språklig terapi och skulle kunna tyda på reorganisation av språkliga nätverk. Stöd för reorganisation av språkliga neurala nätverk föreligger i resultatet av ytterliggare en studie där författarna gav tio försöksdeltagare med afasi i kronisk fas högintensiv språklig behandling under två veckor. Man mätte neurologisk aktivitet vid ordigenkänning av ord och pseudoord före och efter behandlingen. Tekniken som användes var elektroencefalografi (EEG) vilket är en metod för att med hjälp av elektroder registrera aktivitet i hjärnbarken. Hjärnans aktivering på neural nivå ökade i hastighet och styrka vid igenkänningen av riktiga ord medan aktiveringen av pseudoord förblev oförändrad. Detta tyder på att de neurala nätverken för ordigenkänning har stärkt sina kopplingar och blivit mer lättaktiverade efter den intensiva språkliga terapin. Man tror att dessa anatomiska förändringar är anledningen till förbättrade resultat på standardiserade språkliga test efter en högintensiv afasibehandling (Pulvermüller, Hauk, Zohsel, Neininger & Mohr, 2005). CI och videokonferens Videokonferens är en teknik som potentiellt kan förändra vårdsituationen för många vårdtagare och vårdgivare samt spara ekonomiska medel för vårdinstitutioner, landsting samt privatpersoner (Dhurjaty, 2004). Tekniken innebär att vårdgivare och patient kan träffas för bedömning, behandling, konferenser med mera i ett virtuellt rum oberoende av omfattande geografiska skillnader. Kraven för en fungerande videokonferens är att vårdtagaren har tillgång till en videokonferensutrustning, hemma eller på vårdcentral, att vårdgivaren har en utrustning och studio på sin mottagning samt att en förbindelse upprättas dem emellan (Palsbo, 2007; Brennan, Georgeadis, Baron & Barker, 2004). Videokonferenstekniken har visat sig vara gångbar vid CIMT. Enligt en studie av Lum och 4

11 medarbetare har tekniken ej någon signifikant påverkan på resultaten av rehabiliteringen. Försöksdeltagarna som erhöll CIMT via videokonferens uppvisade stora motoriska förbättringar jämförbara med data från tidigare CIMT behandlingar (Lum, Uswatte, Taube, Hardin & Mark, 2006). I en studie av Palsbo (2007) där bl.a. språkförståelse och talproduktion testades hos 24 strokepatienter, via videokonferens eller på mottagning, föreslås att de båda bedömningsformerna kan jämställas och att resultaten även kan generaliseras till terapiområdet. Det har i en annan studie visat sig att videokonferenstekniken ej påverkar hjärmskadades kommunikation, i detta fall förmågan att förmedla ett budskap, mellan patient och kliniker signifikant. Resultat av behandling via videokonferens påverkas ej signifikant av variabler hos patienten som ålder, utbildningsnivå, erfarenhet av teknik eller kön. Man har även sett att patienter i allmänhet är positiva till användandet av videokonferenstekniken. I den aktuella studien blev de 40 försöksdeltagarna, som deltog genom hela studien efter videokonferensbehandlingen tillfrågade om de kunde tänka sig att använda tekniken igen. Trettiofyra deltagare svarare "ja", fyra svarade "nej" och två svarade "kanske" (Brennan, Georgeadis, Baron & Barker, 2004). Föreliggande studie motiveras då inga svenska studier hittils har undersökt CIAT:s effekter på språkliga förmågor när terapin ges via videokonferensteknik. Syfte Syftet med detta arbete var att undersöka effekterna av CIAT via videokonferens jämfört med effekterna av traditionellt vedertagen afasiterapi på logopedmottagning, för personer med kronisk afasi till följd av stroke. Frågeställning Vilka efffekter har CIAT via videokonferens respektive traditionellt vedertagen behandling på språkliga förmågor hos personer med kronisk afasi till följd av stroke? Metod Referenspersonerna delades med syskonprojektet Utvärdering av constraint induced aphasia therapy vid kronisk afasi under svenska förhållanden (Lindholm & Strömberg, 2008). Deltagarna erhöll en av tre möjliga afasibehandlingar administrerade av legitimerade logopeder. CIAT via videokonferens samt traditionell afasiterapi var behandlingsgrupperna aktuella för denna studie. Testledarna förblev blinda inför de tre behandlingsgrupperna, och kunde först efter datainsamlingens avslutande, förutom i ett fall, avgöra vilka deltagare som tagit emot vilken behandling. Deltagare Inklusionskriterierna för deltagarna var diagnosen afasi (exklusive nedanstående afasityper) efter stroke i kronisk fas (>12 mån efter insjuknandet) samt svenska som modersmål. Exklusionskriterierna för deltagarna var pågående språkbehandling, globaleller Wernicke s-afasi, neurologiska funktionsnedsättningar samt grav kognitiv nedsättning. De potentiella försöksdeltagarna bestod av 47 individer som alla vid någon tidpunkt erhållit logopedisk afasibehandling i varierande utsträckning på logopedmottagningen vid Norrlands Universitetssjukhus i Umeå. Dessa valdes ut av en 5

12 legitimerad logoped med erfarenhet av arbete med personer med afasi och med nämnda inklusions- och exklusionskriterier i åtanke. De 47 personerna erbjöds att frivilligt medverka i studien och kontaktades via brev samt ett efterföljande telefonsamtal. Brevet förklarade kort och kärnfullt studiens syfte och metod samt deltagarnas rättighet att när som helst avbryta utan att uppge anledning. Detta åtföljdes även av ett samtyckesformulär som skulle signeras och returneras av de intresserade (se bilaga 2). Det efterföljande telefonsamtalet utgjorde, med afasin i åtanke, en försäkran om att de potentiella försöksdeltagarna förstått vad som erbjudits dem samt att de fått möjligheten att ställa eventuella frågor. Till detta projekt och syskonprojektetet svarade totalt arton försöksdeltagare med underskrivet samtyckesformulär, varav nio män och nio kvinnor alla bosatta i Västerbotten. Vid första testtillfället genomfördes ett kortare mentalt test (Mini Mental Test) avsett att upptäcka grava kognitiva nedsättningar som potentiellt skulle kunna inverka på möjligheten att delta i studien vilket resulterade i en exkludering. Mini Mental Test (MMT) är ett enkelt test för skattning av kognitiva funktioner (Folstein, Folstein & McHugh, 1975). Testet består av frågor och uppgifter som undersöker bl.a. minne, koncentrationsförmåga samt orientering i tid och rum. I föreliggande studie användes en svensk version utformad av Kognitiva Klubben, Stockholm, december 1997 (Åstrand, 1998). Testet anpassades, med afasidiagnosen i åtanke, så till vida att svarsalternativen även gavs skriftligt samt att en uppgift exkluderades för att den inte skulle ge en missvisande bild av de kognitiva förmågorna till följd av språkliga svårigheter. Tabell 1 visar ålder, kön, typ av stroke, afasins svårighetsgrad enligt ANING-index samt antal månader mellan insjuknandet och första testtillfället för samtliga försöksdeltagare som är aktuella i föreliggande studie exklusive deltagarna som bortföll och exkluderades. Åldrarna för de aktuella försöksdeltagarna varierade mellan 25 och 78, med ett medelvärde på 59 år och en median på 65 år. Medelvärdet för antalet månader sedan insjuknandet var 56. De tre deltagarna med längst tid sedan insjuknandet erhöll av en tillfällighet traditionell afasiterapi. Tabell 1. Deltagarnas ålder, kön, typ av stroke, afasins uppskattade svårighetsgrad samt förfluten tid sedan insjuknandet. Försöksdeltagarna som ingick i föreliggande studie d.v.s. individerna som mottog CIAT-videokonferens, samt traditionellt vedertagen afasiterapi*. ID Ålder (år) Kön Stroketyp /Område i vänster hemisfär 1 65 K Infarkt gyrus temporalis superior 6 Afasins Svårighetsgrad Svår 15 2* 25 K Infarkt MCA-området Måttlig K Infarkt frontalt/parietalt Svår K Infarkt medialt, temporalt, basala ganglierna Svår 13 5* 74 M Infarkt frontotemporalt Medelsvår K Infarkt MCA-området Medelsvår M Infarkt caput nucleus caudatus, corona radiata, putamen och parietalt Lindrig 14 8* 65 M Infarkt MCA-området Mycket svår 151 Tid: Insjuknande till förtest (mån)

13 Procedur Försöksdeltagarnas språkliga förmågor testades före och efter de mottagit respektive typ av terapi, d.v.s. CIAT via videokonferens eller traditionellt vedertagen behandling med samma antal behandlingstimmar. Testledare Bedömningarna utfördes av fyra logopedstudenter, två män och två kvinnor i tjugofemårsåldern, som vardera bedömde mellan tre och fem deltagare. Studenterna gick alla sista året vid Umeå Universitets logopedprogram och hade genomfört godkända kliniska utbildningar inom diagnosen afasi samt bedömt och behandlat afasipatienter under handledning vid upprepade tillfällen. Testförfarande Försöksdeltagarnas språkliga förmågor testades på logopedmottagningen vid Norrlands Universitetssjukhus ca två månader innan de första behandlingarna inleddes. Testtillfällena varade i ca två till tre timmar, testerna utfördes i samma förutbestämda ordning för alla deltagarna och korta pauser fanns inplanerade under tiden för testning. Deltagarna uppmuntrades även att meddela om de ville ha fler pauser utöver detta. Efter genomförd behandling testades deltagarnas språkliga förmågor igen enligt tidigare förfarande. En försöksdeltagare hade vid detta tillfälle ej möjlighet att inkomma till mottagningen på grund av hälsoskäl, varvid testningen skedde i dennes bostad. Testmaterial Vid bedömningarna administrerades i nedanstående ordning tre välkända test som avser mäta de språkliga förmågorna. ANING, neurolingvistisk afasiundersökning är ett normerat svenskt bedömningsmaterial för afasi (Werner & Lindström, 1995). Följande aspekter av den språkliga förmågan testas: Informativt tal Repetition Hörförståelse Läsförståelse Högläsning Diktamen Informativ skrift Uppgifterna omfattar olika språkliga nivåer - från ljud och bokstäver, via ord och fraser till meningar och text. Varje modalitet eller förmåga poängsätts för sig, men även ett sammanfattande index erhålls som används för bedömning av den totala språkskadans svårighetsgrad och omfattning. Poängen på deluppgifterna inom varje modalitet kan variera mellan noll och fem och det kan således även indexvärdet. ANELT (Amsterdam Nijmegen Everyday Language Test) avser mäta personens möjlighet till, och grad av, funktionell kommunikation (Blomert, Kean, Koster & Schokker, 1990). Vi använde oss av en svensk översättning av Hedberg-Borenstein och Borenstein (Hedberg- Borenstein, Borenstein & Blomert, 1990). Testet består av tio uppgifter tänkta att representera vardagssituationer som försöksdeltagarna skulle kunna ställas inför. 7

14 Försöksdeltagarnas svar skulle representera vad de kunde tänkas säga i de varierande situationerna. Bedömningen av svaren gjordes utifrån de två parametrarna förståelighet och uppfattbarhet på en skala från 1 till 5, där 5 representerar det högsta värdet. En ljudupptagning från testtillfällena användes vid bedömningen av svaren, då testet endast avser mäta den verbala kommunikationen. Detta test bedömdes av samtliga fyra testledare. Vikt lades vid konsensus mellan testledarna gällande bedömningen av de två parametrarna. Inspelningarna gjordes på en DAT-bandspelare av modellen Fostex D-5 digital masterrecorder och DAT-band av modellen Maxell R-95 DA, förutom en inspelning som av praktiska skäl utfördes med en mobiltelefon av modellen Sony Ericsson K810i. Samtliga försöksdeltagare testades i enskilda rum på logopedmottagningen vid Norrlands Universitetssjukhus. Rummen var avsedda för logopedisk behandling och var således ljuddämpande och rogivande. BNT (Boston Naming Test) är ett bildbenämningstest avsett att bedöma ordmobiliseringsförmågan (Kaplan, Goodglass & Weintraub, 1976). En svensk översättning av testet användes i denna studie (Tallberg, 2005). Testet består av 60 bilder som skall benämnas så snabbt och korrekt som möjligt. Korrekta svar noterades som poäng. I de fall försöksdeltagarna föreföll ha problem med tolkningen av bilden gavs en semantisk ledtråd efter 20 sekunder. Efter 20 sekunders betänketid utan svar gavs en fonematisk ledtråd och efter ytterligare 20 sekunders tystnad noterades ett felsvar. Efter sex felsvar i följd avbröts testet. Endast de initialt korrekta svaren utan några ledtrådar gav poäng i denna studie. Traditionell afasiterapi Behandlingen gavs individuellt på logopedmottagningen vid Norrlands Universitetssjukhus. Varje behandlingstillfälle varade cirka en timme och deltagarna kom en till tre gånger per vecka i totalt 15 veckor och sammanlagt avsågs 30 timmar behandlingstid för varje deltagare. Traditionellt vedertagen afasiterapi gavs till referenspersonerna av två logopeder. Behandlingen inriktades på att förbättra nedsatta språkliga förmågor samt träna upp alternativa kommunikativa förmågor, exempelvis gester, omskrivningar och stödanteckningar. Alla former av funktionell kommunikation var tillåten vid behandlingstillfällena. Övningar som användes var; PACE, vilket är ett material för beskrivning av bilder där alla kommunikationssätt är tillåtna, LET, som är ett material för träning av läsförståelse, benämning, meningsbyggnad, skrift och hörförståelse, bildmaterial med verb/substantivbilder samt uppgifter för beskrivning. CIAT via videokonferens Videokonferenstekniken Vid behandlingen användes studion på logopedmottagningen vid Norrlands Universitetssjukhus. Belysningen i studion är anpassad för ändamålet och draperier i neutral grå färg täcker väggen bakom klinikern. Bilden visas på en Pioneer 42" plasmaskärm som är monterad på golvstativ. Videokonferenssystemet Tandberg Edge 95 MXP NPP+ MS användes. En XGA-dokumentkamera nyttjades samt en dator för logopediska program. Trafiken mellan NUS och försöksdeltagarnas vårdcentraler skedde via landstingets nätverk Sjunet som är en del av AC-net ett regionnät som varit i drift sedan 1996 och innefattar länets samtliga kommuner, landstingets sjukhus och vårdcentraler samt företag och privatpersoner via anslutna stadsnät. Sjunet är ett skyddat kommunikationsnätverk för sjukvården till vilket samtliga landsting, ett antal kommuner och privata vårdgivare är anslutna. Trafiken sker inom landstingets brandväggar och körs rutinmässigt utan kryptering. 8

15 Administrering av CIAT via videokonferens CIAT via videokonferens gavs från logopedmottagningen vid Norrlands Universitetssjukhus av en logoped. Försöksdeltagarna mottog behandlingen i ett avskilt rum på vårdcentraler i Västerbottens län. Tre deltagare fick behandlingen i grupp medan två fick behandling samtidigt men till olika lokaler. Behandlingen gavs tre timmar per dag under två veckor med paus under helgen. Deltagarna fick 15 minuters paus i mitten av behandlingssessionerna. Inga andra kommunikationssätt än verbala var tillåtna vilket påpekades i början av varje session. Logoped och deltagare hjälptes åt att påminna varandra och om en deltagare använde alternativa kommunikationssätt var denne tvungen att repetera utsagan verbalt. Stöd gavs av logopeden i form av i första hand semantisk prompting, exempelvis beskrivningar och stödfrågor, i andra hand fonologisk prompting, exempelvis de första ljuden i orden, och i sista hand genom eftersägning och/eller repetition. Inför varje session erhöll deltagarna skriftliga mallar med stödord, regler och exempelmeningar gällande anvisningarna för deltagarnas kommunikation. Med hjälp av dessa anpassades och stegrades svårighetsgraden individuellt under behandlingens gång. I slutet av varje session uppmuntrades deltagarna att även på fritiden sträva efter att endast använda verbal kommunikation. Övningarna som användes var en egentillverkad och översatt variant av Pulvermüllers material. Materialet utgjordes av tre olika aktiviteter. Ett "finns i sjön"-kortspel med verb- och substantiv-bilder av varierande detaljrikedom/svårighetsgrad där målet var att samla bildpar, en aktivitet där deltagarna turades om att beskriva och gissa vad bilderna föreställde samt en aktivitet där deltagarna uppmanades berätta om utförandet av olika typer av aktiviteter exempelvis hur man bakar en sockerkaka eller byter däck på en bil. Analys Erhållna data sammanställdes och analyserades efter avslutad behandling och bedömning. För att påvisa eventuell signifikans inom CIAT-gruppen användes Wilcoxon signed ranks test. Resultat Samtliga försöksdeltagare som erhöll CIAT via videokonferens genomförde de avsedda 30 behandlingstimmarna samt eftertestning. Ingen av försöksdeltagarna som mottog traditionellt vedertagen afasiterapi erhöll de avsedda 30 behandlingstimmarna. (Se tabell 2) Detta berodde på faktorer såsom sjukdom, uteblivande av deltagare samt brister i planeringen. En av försöksdeltagarna som erhöll traditionellt vedertagen afasiterapi valde att avbryta sin medverkan innan eftertestningen och en deltagare exkluderades vid eftertestningen då denne inte fått behandling inom tidsramen för studien. En av försöksdeltagarna eftertestades trots avsaknad av behandling då testledaren ej hade kännedom om detta vid tillfället. Tabell 2. I studien medverkande försöksdeltagare, intervention samt erhållen behandlingstid. ID Intervention Erhållen behandlingstid C1 CIAT TM 30 timmar C2 CIAT TM 30 timmar C3 CIAT TM 30 timmar C4 CIAT TM 30 timmar C5 CIAT TM 30 timmar K1 Trad. beh. 24 timmar K2 Trad. beh. 8 timmar E Trad. beh. 0 timmar 9

16 Figur 1 visar samtliga försöksdeltagares resultat på Boston naming test (BNT) före respektive efter given behandling. Tabell 3 visar att gruppen som mottog CIAT via videokonferens (C1-C5) uppvisade förbättringar på resultaten som närmade sig statistisk signifikans och att individerna som mottog traditionellt vedertagen afasiterapi (K1-K2) uppvisade förbättrade resultat efter behandling. Försöksdeltagaren som ej mottog terapi (E) uppvisade ingen förbättring på aktuellt test. Den genomsnittliga förbättringen för gruppen som mottog CIAT var 3,8 ord. Boston naming test Före Efter Poäng C1 C2 C3 C4 C5 K1 K2 E Försöksdeltagare Figur 1. Samtliga försöksdeltagares resultat på BNT före respektive efter behandling. Tabell 3. BNT-resultatens statistiska signifikans, analyserat med Wilcoxon signed ranks test. Grupp Signifikant Z-värde p-värde Traditionellt vedertagen CIAT TM Nej Figur 2 visar resultaten på ANELT för samtliga försöksdeltagare gällande förståelighet, före respektive efter behandling. Tabell 4 visar att gruppen som mottog CIAT via videokonferens uppvisade resultat som närmade sig statistisk signifikans. Individerna som mottog traditionellt vedertagen behandling uppvisade förbättringar på aktuellt test. Den genomsnittliga förbättringen för CIAT-gruppen och referenspersonerna var 0,20 poäng. 10

17 Amsterdam Nijmegen everyday language test Förståelighet Före Efter Poäng 1,5 1,1 2,4 2,4 1,71,8 3,13,3 4,7 5,0 4,0 3,6 1,0 1,0 2,9 2,4 C1 C2 C3 C4 C5 K1 K2 E Figur 2. Resultat på ANELT för samtliga försöksdeltagare före och efter behandling gällande förståelighet. Tabell 4. ANELT-resultatens statistiska signifikans gällande förståelighet. Grupp Signifikant Z-värde p-värde Traditionellt vedertagen CIAT TM Nej Figur 3 visar resultaten för samtliga försöksdeltagare på ANELT gällande uppfattbarhet. Tabell 5 visar att förbättringen för CIAT-gruppen ej är att betrakta som statistiskt signifikanta. Den genomsnittliga förbättringen för gruppen som mottog CIAT var 0,48 poäng och 0,10 poäng för individerna som mottog traditionellt vedertagen terapi. Amsterdam Nijmegen everyday language test Uppfattbarhet Före Efter Poäng 1,4 3,1 4,9 4,3 4,1 3,3 4,2 3,3 5,0 5,0 4,85,0 1,0 1,0 3,6 3,1 C1 C2 C3 C4 C5 K1 K2 E Figur 3. Resultat på ANELT för samtliga försöksdeltagare före och efter behandling gällande uppfattbarhet. 11

18 Tabell 5. ANELT- resultatens statistiska signifikans gällande uppfattbarhet. Grupp Signifikant Z-värde p-värde Traditionellt vedertagen CIAT TM Nej Figur 4 visar samtliga försöksdeltagares ANING-index före och efter behandling. Tabell 6 visar att resultatet för CIAT gruppen förbättrades signifikant. Resultatet för individerna som mottog traditionellt vedertagen behandling uppnådde ej statistisk signifikans. Den genomsnittliga förbättringen för CIAT-gruppen och referenspersonerna var 0,40 poäng. ANING index Före behandling Efter behandling 4,9 4,5 1,9 1,4 2,6 2,4 2,1 2,0 3,2 3,4 3,7 3,4 1,2 0,7 2,8 2,6 C1 C2 C3 C4 C5 K1 K2 E Figur 4. Samtliga försöksdeltagares ANING-index före respektive efter behandling. Tabell 6. ANING-index signifikans. Grupp Signifikant Z-värde p-värde Traditionellt vedertagen CIAT TM Ja Sammanfattningvis kan konstateras att gruppen som mottog CIAT uppvisade statistiskt signifikanta förbättringar i resulten på ANING samt resultat som närmade sig statistisk signifikans på resterande språkliga test, bortsett från delen rörande uppfattbarhet i ANELT. Alla enskilda deltagare, som fick behandling, uppvisade förbättringar i någon grad på samtliga test, förutom en individ som försämrades på ANELTs uppfattbarhetsskala samt deltagaren med svårast afasi vars reslutat var detsamma på de båda delarna av ANELT. ANING-resultatet redovisas i sin helhet i appendix. Diskussion Studien utformades för att undersöka effekterna av Constraint Induced Aphasia Therapy administrerat via videokonferens respektive traditionellt vedertagen afasiterapi på personer med afasi efter stroke i kronisk fas. Försöksdeltagarna avsågs erhålla samma antal behandlingstimmar och deras språkliga förmågor testades före och efter behandlingen. En signifikant förbättring av resultaten på ANING samt resultat som närmade sig statistisk signifikans kunde noteras för gruppen som mottagit CIAT via 12

19 videokonferens, bortsett från uppfattbarheten på ANELT, även deltagarna som erhöll traditionellt vedertagen terapi uppvisade förbättringar. Värt att notera vid testtillfälle två är att en förbättring kunde noteras hos samtliga deltagare som erhållit någon form av behandling. Detta fynd stöds av tidigare forskning som visar att både traditionellt vedertagen behandling och CIAT ger positiva behandlingsresultat i någon utsträckning (Sanjit, et al., 2003). En av de ursprungliga försöksdeltagarna valde att avbryta sin medverkan under projektets gång. En försöksdeltagare exkluderades vid tillfället för eftertestning då det kom till testledarens kännedom att vederbörande ej mottagit behandling. Ett alternativ till detta förfarande hade varit att eftertesta deltagaren och presentera data för vederbörande i studiens resultat. Ytterligare en deltagare erhöll ingen behandling under perioden mellan för- och eftertest, men eftertestades på grund av testledarens ovetskap om detta. Författarna valde sedan att inkludera aktuell deltagare och redovisa resultaten vid sidan av CIAT-gruppen och referenspersonerna. Försöksdeltagaren som mellan testtillfällena ej hunnit erhålla behandling uppvisade en försämring på samtliga språkliga test. Denna försämring i resultaten kan tänkas höra ihop med en allmän hälsoförsämring som deltagaren upplevde mellan testtillfällena. Det faktum att referenspersonerna ej erhöll lika stor mängd behandling som försöksgruppen, inom ramen för projektet, är ofördelaktigt så till vida att resultaten är svårare att jämföra med varandra i förhållande till om deltagarna erhållit samma antal timmar behandling. Skillnaden i mängden erhållen behandling berodde på en rad olika faktorer i den kliniska vardagen såsom bristande resurser, frånvaro vid behandlingstillfällena såväl av kliniker som av deltagare samt brister i planering av behandling. Genom att ta hänsyn till dessa faktorer minskar man risken för metodologiska brister vid liknande projekt i framtiden. En kontinuerlig uppföljning av mängden behandling som ges under projektets gång är av betydelse i framtida studier. Metoddiskussion Mini Mental Test anpassades godtyckligt av testledarna för att undvika missvisande data till följd av afasidiagnosen men ett vedertaget anpassningsförfarande hade varit optimalt med hänsyn till eventuell replikering. ANING administrerades i sin helhet under ca en till två timmar med inplanerade pauser. Testsituationen innebar för många deltagare en betydande påfrestning vilket kan ha påverkat resultaten på de senare deltesterna negativt men den ringa omfattningen av detta projekt samt hänsynen till försöksdeltagarna motiverade endagstestning. Vidare påverkades de senare delarna i ANING, informativ skrift och diktamen i stor utsträckning av deltagarnas eventuella motoriska nedsättningar i arm och hand. Detta ledde till att några av deltagarna upplevde svårigheter eller ej klarade att utföra dessa uppgifter. Bedömningen av ANELT-resultaten skedde ej i anslutning till testförfarandet, utan vid ett senare tillfälle då samtliga testledare närvarade. Syftet med den gemensamma bedömningen var att säkerställa en reliabel bedömning för var och en av deltagarna. Samtliga testledare upplevde ANELT svårbedömt då bedömning av uppfattbarhet och förståelighet lätt kan bli subjektiv. Det rådde dock i de flesta fall konsensus mellan de fyra testledarna gällande vilka poäng deltagarna skulle erhålla. Noterbart är att uppfattbarhetsdelen i ANELT var den enda av de undersökta deltesterna och testen för försöksgruppen som inte uppvisade signifikanta positiva resultat. Detta skulle kunna antyda att resultaten från denna del ej är representativa för den erhållna allmänna förbättringen av språkliga förmågor som noterats. Under testningen noterade testledarna frekventa svårigheter för deltagarna att sätta sig in i testets rollspelsstruktur. Detta yttrade sig genom att flera försöksdeltagare berättade hur de skulle handla i den givna situationen snarare än att verbalt agera rollinnehavare i scenariot, vilket vid bedömningstillfällena ofta ledde till lägre poäng. Det vore önskvärt att i framtida studier ta detta i beaktning vid bedömningen och eventuellt i instruktionerna under testtillfällena. Boston naming test administrerades sist av testen vilket kan ha haft en negativ inverkan på resultatet då deltagarna ofta var uttröttade mot slutet av besöket. 13

20 Vid ett antal tillfällen var deltagarnas brist på ork tydligt uttalad. Testledarna beslutade tillsammans och godtyckligt vilka synonymer till de korrekta svaren som skulle ge poäng. Användandet av t.ex. en synonymordbok hade kunnat fungera som ett strukturerat komplement och underlättat eventuell replikering. Klinikerna fick positiv feedback från deltagarna och tekniken utgjorde inget hinder förutom försenad uppkoppling vid två tillfällen. Videokonferenstekniken i aktuellt projekt ställde krav på lokalen vilket i vissa fall krävde omfattande planering av resurser för klinikerna. Förberedelserna inför varje behandlingsmöte upplevdes även som mer omfattande av klinikerna. Analys av data Vid den statistiska analysen användes Wilcoxon signed ranks som är ett icke-parametriskt test. I en liknande studie med fler deltagare hade det varit av stort intresse att undersöka ett eventuellt samband mellan faktorerna; tid sedan insjuknande, ålder, kön och behandlingseffekt. Vi bedömde ej riskerna för en inlärningseffekt mellan de två testtillfällena som betydande då det förflöt minst tre månader mellan dessa tillfällen. En indikation på detta skulle kunna vara att samtliga behandlade individer förbättrade sina resultat relativt genomgående på de flesta test medan deltagaren som inte mottog behandling ej uppvisade någon jämförbar förbättring. Dock utgör ej en enskild individs prestation grund för generalisering till en hel population. Resultatdiskussion I den aktuella studien föreligger ett antal begränsande faktorer. Antalet slutgiltiga deltagare i studien var åtta vilket medför ett mått av osäkerhet i tolkningen av gruppernas data eftersom enskilda deltagares resultat har stor inverkan på resultatet. Ytterligare analys av data visade att även om resultaten för deltagaren som ej mottagit behandling inkluderats i referenspersonerna skulle detta ej leda till en positiv förbättringn. Den begränsade tidsramen för projektet medförde att klinikerna inte hann administrera den avsedda mängden behandling samt att testningsförfarandet komprimerades vilket kan ha haft en ofördelaktig påverkan på resultatet. På grund av praktiska skäl administrerades behandlingen tre månader efter förtestningen av de språkliga förmågorna vilket med afasins kroniska fas i åtanke ej sågs som ett hinder, men som kan tas i beaktning vid framtida studier. Det kan spekuleras i huruvida de uppmätta förändringarna i resultaten mellan testtillfällena kan tillskrivas en för patientgruppen normal fluktuering av prestationsförmågan i motsats till behandlingseffekt. Detta antagande skulle kunna stödjas av de enstaka negativa förändringar som uppmätts i förhållande till deltagarnas genom åren förmodade relativt oförändrade afasistatus. En möjlig förklaring kan även finnas i en osäkerhet i mätverktygens reliabilitet. Resultatet från föreliggande studie visar en signifikant förbättring av språkliga förmågor hos gruppen som erhöll CIAT-behandling via videokonferens på ANING vilket stöds av tidigare forskning (Pulvermüller, et al., 2001; Palsbo, 2007). Eftersom resultatförbättringarna på både BNT och förståelighetensdelen i ANELT närmade sig signifikans kan ett s.k. typ II fel föreligga, d.v.s om grupperna varit större skulle kanske en signifikant förbättring kunna erhållas. I framtiden vore det av stort intresse att utföra liknande studier med större deltagarantal och mer resurser för att på så sätt erhålla en starkare indikation på att CIAT via videokonferens utgör ett attraktivt behandlingsalternativ till traditionellt vedertagen afasiterapi. Positiva resultat från framtida studier skulle kunna innebära en förändring i synsättet på logopedisk intervention av afasi i kronisk fas där både den lång- och kortsiktiga planeringen av behandlingen påverkas. Vidare forskning skulle även bidra till ytterliggare kunskap om fördelarna med behandling via videokonferensteknik och kunna leda till en förändrad vårdsituation för afasipatienter, särskilt i glesbygd. 14