Joller, tidigt tal och uppskattat behandlingsbehov vid 3 år hos barn födda med enkelsidig läpp-käk-gomspalt

Institutionen för klinisk vetenskap, intervention och teknik, CLINTEC Enheten för logopedi Logopedprogrammet Examensarbete i logopedi Joller, tidigt tal och uppskattat behandlingsbehov vid 3 år hos barn födda med enkelsidig läpp-käk-gomspalt Lena Höglund Santamarta Jenny Karlsson Examensarbete i logopedi, 30 högskolepoäng Vårterminen 2011 Handledare Anette Lohmander Marion Lieberman

Joller, tidigt tal och uppskattat behandlingsbehov vid 3 år hos barn födda med enkelsidig läpp-käk-gomspalt Lena Höglund Santamarta Jenny Karlsson Syftet med föreliggande studie var att beskriva joller och tidigt tal hos 33 barn födda med enkelsidig LKG-spalt utifrån protokollobservationer vid 12 och 18 månader samt relatera dessa till journaluppgifter vid 3 år om behov av logopedbehandling och typ av operationsmetod. Gomslutning utfördes i en eller två sessioner där mjuka gommen slöts vid 3-4 månader eller tillsammans med hårda gommen vid 12 månader. Transkriptioner från audioinspelningar hos 24% av barnen jämfördes med protokollobservationerna för validering. Resultaten visade att majoriteten hade reduplicerat joller vid 12 månader. Signifikanta samband mellan operationsmetod och artikulation visade högre förekomst av dentala/alveolara ljud vid 12 månader och lägre förekomst av /j/ vid 18 månader hos gruppen med tidig slutning av mjuka gommen. Hög förekomst av dentala/alveolara klusiler och tryckstarka ljud vid 18 månader indikerar bättre prognos vid 3 års ålder. Valideringen visade utmärkt överensstämmelse för främre artikulation men mycket låg för glottal artikulation. Babbling, early speech and estimated intervention needs at 3 years in children with unilateral cleft lip and palate Lena Höglund Santamarta Jenny Karlsson This study s objective was to describe babbling and early speech in 33 children with unilateral cleft lip and palate using observation protocols at 12 and 18 months of age. Further, relate this to information in journal records at 3 years regarding speech therapy and type of operation method. Palatal closure was performed in one session at 12 months or two sessions, with soft palate closure at 3-4 months. Information retrieved from protocols was validated, using audio based transcriptions from 24% of the children. A majority produced reduplicated babbling at 12 months. Significant relationships between operation method and articulation showed a higher prevalence of dental/alveolar sounds at 12 months and lower prevalence of /j/ at 18 months in the group with early soft palate closure. Many alveolar/dental plosives and high pressure sounds at 18 months indicate better prognosis at 3 years. Validation showed high conformity for anterior articulation and low for glottal.

Läpp-käk-gomspalt (LKG) är en medfödd missbildning i munhålan som innebär att överläppen, överkäken och gommen inte fogas samman som de ska tidigt under fosterstadiet. Det är en av de vanligaste medfödda missbildningarna med en incidens på 1/500 födda barn. Spalter klassificeras enligt vilka strukturer de berör, endast läppen, läppen och käken, endast gommen, eller samtliga tre strukturer. Vidare kan läpp- och käkspalt vara enkelsidiga (unilaterala) eller dubbelsidiga (bilaterala), dvs. endast på ena sidan av nässkiljeväggen eller på båda (Lohmander, Persson & Henningsson, 2008). Då spalten berör samtliga strukturer är spalten total och kan t.ex. benämnas enkelsidig totalspalt (ULKG). Begränsas spalten till en struktur är den isolerad. Denna missbildning påverkar inte bara utseendet utan också ätandet och utvecklingen av talljud. Därför genomgår barn födda med spalt flera rekonstruktionsoperationer. Tidiga operationer i hårda gommen kan påverka överkäkens tillväxt och därmed personens utseende. Det finns därför ett intresse av att avvakta med slutning av hårda gommen. Men då en öppen spalt innebär ett hinder för normal utveckling av både ätoch talförmågan finns det ett motsatt intresse av att sluta spalten så tidigt som möjligt (Lohmander et al., 2008). Dessa motstridiga intressen har lett till ett stort antal olika operationsprogram och metoder. Internationellt sett har så många som 194 olika tillvägagångssätt av 201 kliniska LKG-team konstaterats (Shaw et al., 2000). Eftersom patientgruppen är heterogen är målen med operationerna mångfaldiga. Både estetiska och funktionella aspekter måste tas i beaktande då LKG-teamen utformar interventionsplanen. De olika operationsmetoderna kan delas in i två huvudsakliga grupper där spalten i gommen sluts i en eller två operationer. I den s.k. "enstegsmetoden" sluts såväl mjuka som hårda gommen i en operation, vanligtvis mellan 12 och 18 månader. I den s.k. "tvåstegsmetoden" sluts den mjuka gommen tidigt, vanligtvis vid omkring 6 månaders ålder, och den hårda gommen sluts senare, numera oftast vid 1 till 3 års ålder. Tanken bakom denna metod är att uppnå så gynnsamma förutsättningar för ätande och talutveckling som möjligt samtidigt som överkäkens tillväxt inte hämmas. Då våra talljud baseras på påverkan av luftflödet genom talorganet, försämrar en spalt förutsättningarna för produktion av många talljud, i synnerhet tryckstarka ljud. Forskning och klinisk erfarenhet har visat att vissa barn födda med LKG utvecklar sitt tal på åldersadekvat sätt medan andra får svårigheter, orsaken bakom detta är däremot oklar (Lohmander et al., 2008). För att tidigt kunna identifiera de barn som kan komma att utveckla talavvikelser studeras barns förspråkliga utveckling och tidiga tal. Joller och tidig talutveckling Spädbarn kommunicerar med sin omgivning bl.a. genom joller, dvs olika typer av vokalisationer. Joller ses som en förutsättning och ett förstadium till tal. Enligt Oller (2000) kan jollerutvecklingen indelas i fyra faser där var och en av dem har som mål att barnet ska behärska olika fonologiska principer som fonation, resonans, artikulation och växlingen mellan talljud. Genom jollret utvecklar barnet de nödvändiga motoriska färdigheterna för vuxenlikt tal, detta uppnås normalt vid omkring 12 månaders ålder. Ollers (2000) sista fas är den s.k. "kanoniska jollerfasen" och dess mål är att barnet ska behärska den snabba växlingen mellan konsonanter och vokaler som kännetecknar vuxnas stavelser. Ännu ett begrepp som används inom jollerforskningen är "varierat 2

joller", då krävs det dessutom att barnets kanoniska jolleryttranden innehåller olika konsonanter. Genom extensiva studier av barns typiska tal- och språkutveckling under det första levnadsåret råder det konsensus om att produktion av kanoniskt joller, även kallat reduplicerat joller, är en viktig milstolpe. Har inte barnet nått stadiet vid 10 månaders ålder kan detta vara en indikator på kommande svårigheter (Oller, Eilers, Neal & Schwartz, 1999). Engstrand (2004) påpekar att under jollerperioden ägnar sig barnet åt en fonetisk lek som "kan tolkas som att barnet utforskar sina artikulatoriska möjligheter" (s 286). Genom denna lek upptäcker barnet "sambandet mellan sina egna munrörelser och dess hörbara effekter" (s 286) som sedan utgör grunden för talet. En spalt begränsar inte bara möjligheterna till denna fonetiska lek utan även insikten om sambandet mellan rörelser och ljud, då barnets rörelser inte alstrar samma ljud som det hör andra producera. Barn med LKG har även en högre incidens av otitis media eftersom funktionen i muskler som öppnar örontrumpeten är nedsatt. Detta leder till nedsatt hörsel, något som ytterligare försämrar möjligheterna till adekvat feedback (Flynn, Moller, Jonsson & Lohmander, 2009). Transkription av joller I början av jollerforskningen användes det internationella fonetiska alfabetet (IPA, 1999) eller alfabetisk skrift för att dokumentera barnens vokalisationer. Detta medförde en överföring av barnens ljud till ett som liknande de vuxnas talljud, oftast påverkat av målspråket. Först på 70-talet började detta ifrågasättas och det påpekades att joller hade sitt egna system (Oller, 2000). Oller (2000) hävdar att transkription inte kan användas förrän det kanoniska stadiet. Vokalisationer i tidigare stadium bör klassificeras i större klasser som t.ex. "trivselljud" och "kvasivokaler". Det system som användes, det internationella fonetiska alfabetet (IPA) utvecklades för att beskriva vuxet icke patologiskt tal i världens språk. Under senare delen av 1980-talet utvecklades en uppsättning tecken och diakritiska tilläggstecken för att kunna använda IPA även vid patologiskt tal, s.k. extended IPA (extipa). Dessa tecken beskriver särdrag som är vanliga vid talstörningar men atypiska i världens språk (IPA, 1999). När det gäller LKG-tal har det utvecklats tecken och diakritiska tilläggstecken främst för att beteckna de passiva processerna (Lohmander, Borell, Henningson, Havstam, Lundeborg & Persson, 2005; Trost, 1981). Att transkribera joller hos barn är svårt i sig och de faktorer som tillkommer vid LKG medför en markant ökning i svårighetsgrad. Oller och Ramsdell (2006) belyser problematiken med reliabiliteten i fonetisk transkription och menar att det till och med kan vara svårt att auditivt uppfatta stavelseövergångar i patologiskt joller varvid interreliabilitetsberäkningar kan visa på låg överensstämmelse mellan transkriberare. Detta kan då även utgöra en förklaring till låga siffror för intrabedömarreliabilitet. Jollerstudier Ett flertal studier av joller och tidigt tal hos barn med LKG har dock gjorts baserade på transkriptioner, inklusive longitudinella uppföljningar av talutvecklingen. Utöver eventuella svårigheter med reliabilitet i transkriptionerna är det också problematiskt att jämföra resultat från olika studier eftersom försökspersonernas åldrar varierar, 3

patientgruppen är relativt liten och kontrollgrupper inte alltid används. Framför allt blir jämförelse svår eftersom undersökningsgruppen sällan är homogen avseende spalttyper och operationsmetoder. Det finns dock intressanta iakttagelser i flera studier som sammanfattas nedan. Chapman, Hardin-Jones, Schulte och Halter (2001) undersökte utvecklingen av ljudandet hos barn med spalt vid 9 månader och fann att andelen kanoniskt joller hos barnen med spalt var mindre än hos en åldersmatchad kontrollgrupp, 57% för barn med spalt och 93% för kontrollgruppen. Willadsen och Albrechtsen (2006) fann ingen sådan skillnad då de undersökte barn vid 11 månaders ålder. Inte heller Lohmander, Olsson och Flynn (2011) fann några signifikanta skillnader vid 12 månader. Däremot hade barnen med spalt i de två sistnämnda studierna en lägre frekvens av kanoniskt joller i sitt ljudande än barn i kontrollgrupperna. Även Scherer, Williams och Proctor-Williams (2008) fann att barn med spalt använde mindre andel kanoniskt joller vid 12 månader än barn utan spalt, och att bara den senare gruppen hade varierat joller. Spalten påverkar inte bara frekvensen av kanoniskt joller. De atypiska förutsättningarna för ljudproduktion påverkar även frekvensen av konsonantljud i jollret. Barn med spalt uppvisade: Färre klusiler (t.ex. Chapman, 1991; Chapman et al., 2001) Fler nasaler och halvvokaler (t.ex. Chapman et al., 2001, Scherer et al., 2008). Labialt och glottalt artikulationsställe i högre utsträckning än alveolart och palatalt (t.ex. O Gara & Logemann, 1988; Chapman, 1991; Chapman et al., 2001) Oftare glottalt och labialt artikulationsställe än velart (Chapman et al., 2001). Att barnen med spalt i mindre utsträckning använder de ovannämnda artikulationsställena kan bero på att en bred spalt reducerar tungans kontaktyta i detta område av munnen (t.ex. Lohmander-Agerskov, Söderpalm, Friede & Lilja, 1998). I en studie av Lohmander et al. (2011) fanns dock ingen skillnad i storleken på konsonantförrådet vid 12 månader jämfört med en kontrollgrupp. Samtidigt som en fördelning efter artikulationssätt visade färre dentala ljud och färre orala klusiler hos barnen med spalt. Flera studier visar att svårigheterna kvarstår även långt efter att hela spalten är opererad (Chapman, Hardin-Jones & Halter, 2003; Jones, Chapman & Hardin-Jones, 2003; Lohmander & Persson, 2008; Scherer et al., 2008). Skillnaderna jämfört med åldermatchade kontrollgrupper berör främst produktionen av konsonantljud, i synnerhet orala klusiler. Även operationsmetoderna kan påverka barnens talutveckling. I en studie av barn opererade enligt enstegsmetoden före eller efter det att barnen fyllt 1 år framkom att barn som opererats tidigt hade en talutveckling som var mycket mer lik kontrollgruppens än de barn som opererats sent. Skillnaderna bestod över tid, även efter det att alla barn var opererade (O Gara & Logemann, 1988). Tidig operation av mjuka gommen enligt tvåstegsmetoden har också visat sig påverka talutvecklingen. I en studie av Lohmander et al. (2011) hade barnen vars mjuka gom slutits tidigt fler orala klusiler än barn med sen slutning. Särskilt främjades de velara ljuden. Barn med tidig slutning av mjuka gommen uppvisade också lägre frekvens av glottal artikulation än de barn vars mjuka gom fortfarande var oopererad vid 12 månaders ålder (Lohmander et al. 2011; Willadsen & Albrechtsen, 2006). Det finns ett kvarstående behov av kunskap om talutvecklingen hos barn med LKGspalt som opererats enligt olika metoder för gomslutning. Särskilt den tidiga 4

utvecklingen är intressant eftersom denna kan ge viktig information som kan vara vägledande i interventionsplaneringen. Scandcleftprojektet Variationerna i operations- och bedömningsmetoder i kombination med en liten och heterogen patientgrupp utgör ett hinder i jämförandet av studier av talutvecklingen hos barn med LKG och operationsmetodernas effektivitet. För att förbättra underlaget för utvärdering startades i slutet av 1990-talet projektet Scandcleft där sammanlagt tio LKG-centra i Skandinavien och England deltar. Scandcleftprojektet designades som en randomiserad kontrollstudie för att undersöka hur operationsmetod inverkar på behandlingsresultatet då barnen är 5 år, som då utgör projektets resultatålder (Lohmander, Willadsen, Persson, Henningsson, Bowden, & Hutters, 2009). Det övergripande syftet var att skapa underlag för högkvalitativ forskning genom en tydlig och utarbetad metodik. Denna metodik inkluderar fasta kontrollåldrar samt gemensamma observationsprotokoll och inspelningsrutiner. Alla barn som ingår i projektet är födda med ULKG. Gruppen ULKG valdes på basis av låg samsjuklighet (t.ex. associerade missbildningar) samt att det vid projektets inledning fanns ett relativt stort patientunderlag. Inom projektet tillämpas en gemensam operationsmetod samt tre andra operationsmetoder som de ingående centra randomiserades till. Barnen distribuerades avseende operationsmetod så att ungefär hälften opererades enligt den gemensamma metoden och resterande enligt den metod centret randomiserats till. I den gemensamma operationsmetoden skedde slutning av gommen i två steg där mjuka gommen opererades vid 3-4 månader, i samband med läppslutning, och hårda gommen slöts vid 12 månader. Slutbedömning av detta omfattande samarbete kring barn med spalt kommer att göras 2012 (Lohmander et al., 2009). Material från Scandcleftprojektets taldel har använts för att studera olika aspekter av ULKG. Mycket av denna forskning baseras, liksom nästan all talforskning kring LKG, på transkriptioner av inspelat material. Ett pågående valideringsprojekt (Lohmander & Lieberman, 2011) har visat att det finns god överensstämmelse mellan viss information i observationsprotokollen från 12 och 18 månader och resultaten från fonetiska transkriptioner av audioinspelningarna. Eftersom transkription av joller är både komplicerat och tidskrävande innebär kunskapen om överensstämmelse mellan observationer och transkription att en screeningsprocedur skulle kunna utvecklas för att tidigt upptäcka de barn som riskerar att utveckla talavvikelser. Syfte Syftet med föreliggande studie är att beskriva jollret och det tidiga talet hos de barn som ingår i Scandcleftprojektets Stockholmsdel utifrån de observationsprotokoll som logopeder fyller i vid projektets kontrollbesök vid 12 och 18 månader och relatera resultatet till information om talutveckling vid 3 år samt till operationsmetod. Ett andra syfte är att undersöka överensstämmelsen mellan observationsprotokoll och transkriptioner för att stärka observationsprotokollens tillförlitlighet. Våra frågeställningar är: Hur väl stämmer uppgifter i observationsprotokollen vid 12 och 18 månader överens med transkriptioner? 5

Hur ser jollret och det tidiga talet ut för barn födda med ULKG enligt logopedernas observationer vid kontrollbesöken vid 12 och 18 månader? Finns det något samband mellan talegenskaper vid åldrarna 12 och 18 månader och operationsmetod? Finns det, vid 12 och 18 månaders ålder, tecken på kommande behandlingsbehov vid ca 3 års ålder? Metod Detta arbete är en deskriptiv studie av tidigare insamlade data inom ett befintligt forskningsprojekt, Scandcleftprojektets Stockholmsdel. De barn som ingick i Scandcleftprojektet dokumenterades av en projektlogoped förutom vid resultatåldern 5 år även vid 12 månader, 18 månader, 3 år, och 10 år (Lohmander et al., 2009). I Stockholm opererades hälften av barnen enligt projektets gemensamma tvåstegsmetod. Resterande barn opererades enligt en enstegsmetod i vilken hela gommen sluts vid 12 månader, som är den ordinarie metoden i Stockholm. Detta innebär att vid besöket vid 12 månaders ålder hade ca hälften av barnen fått spalten i mjuka gommen sluten medan den hårda gommen var oopererad och den andra hälften hade hela gomspalten oopererad. Vid 18 månaders ålder var hela gommen operarad hos samtliga barn. Besöket vid 12 månader genomfördes inom två veckor före eller efter det att barnet fyllt 1 år och alltid preoperativt för de barn som opererades enligt enstegsmetoden. Vid besöken instruerades logopeden att främst fokusera sina observationer på barnets produktion av konsonanter samt förmåga att bygga upp tillräckligt intraoralt tryck för produktion av tryckstarka konsonanter. Inklusionskriterier i Scandcleftprojektet var att barnen skulle vara födda med enkelsidig total LKG-spalt, inte ha syndrom, vara av kaukasiskt ursprung, ha minst en förälder som talar landets modersmål hemma (i detta fall svenska) och vara friska. Exklusionskriterier innefattade prematuritet som medförde att barnet inte kunde följa operationsplanen och otillräcklig medverkan. Material Materialet bestod av insamlade data från samtliga 34 barn som deltar i Scandcleftprojektet i Stockholmsområdet. Materialet utgjordes av observationsprotokollen från besöken vid 12 och 18 månader, avidentifierad journalinformation från besök hos logoped vid 3 års ålder eller närmaste besök före eller efter. Data för besöket vid 12 månader saknades för ett barn varför detta barn uteslöts helt ur undersökningen som då innefattade 33 barn. För tre av barnen saknades journalanteckningar från treårsbesöket. För dessa användes journalanteckningar från besöket närmast före. För ett fjärde barn fanns det inga journalanteckningar då familjen flyttat från upptagningsområdet vid tiden för treårskontrollen. Detta barn uteslöts ur jämförelsen med avseende på talutvecklingen. Information om operationsmetod hämtades från Scandcleftprojektet för samtliga 33 barn. Fördelningen efter operationsmetod och kön presenteras i tabell 2. Audioinspelningar från besöken vid 12 och 18 månader för åtta av barnen användes för transkription för att kontrollera tillförlitligheten i resultaten från 6

observationsprotokollen. De audioinspelningar som transkriberades var av olika längd och hade mycket varierande ljudkvalité. Flera av filerna innehöll tal av fler än en förälder eller fler än en logoped, även syskon närvarade vid besöken. Observationsprotokollen. Observationsprotokollen för kontrollbesöket vid 12 månader innehöll jollerfaser, tryckstark artikulation, artikulationsställe, samt information om dominerande artikulationsställen. Det fanns information om huruvida föräldrarna ansåg att barnets tal vid besökstillfället var representativt, uppgifter om barnens hörsel (hörselstatus och rör på varje öra) och matning. Protokollen var inte identiska. I vissa tillkom information om en viss talegenskap hade observerats av logopeden eller om den var rapporterad av förälder. För observationerna vid 12 månader svarade sex olika logopeder. Observationsprotokollen för kontrollbesöket vid 18 månader innehöll uppgifter om antalet ett- och tvåordsyttranden, om barnet kunde följa enkla uppmaningar och förekomst av hypernasalitet. Protokollen innehöll även information om vilka konsonantljud barnet producerade, vissa var förtryckta, men det fanns också utrymmen där logopeden kunde fylla i andra konsonantljud som barnet producerade under besöket. Logopeden skulle även ange om hon/han hade observerat uppgifterna själv eller om föräldern hade rapporterat dem. Det fanns även information om hörsel (som ovan), existens av postoperativ fistel, receptiv och expressiv språklig nivå och om föräldrarna ansåg att barnets tal vid besökstillfället var representativt. Protokollen var inte identiska. I några av protokollen fanns information om antalet ettordsyttranden barnet producerat och i andra antalet tvåordsyttranden istället. För observationerna vid 18 månader svarade sex olika logopeder. Protokollen var inte alltid fullständigt ifyllda. Information om dominerande artikulation saknades för många barn. I tabell 1 sammanfattas den information som användes i föreliggande studie Tabell 1 Sammanfattning av protokollinformation som användes i föreliggande studie 12 månader 18 månader Joller: Vokalisationer Reduplicerat Varierat Artikulationsställe: Labialt Dentalt/alveolart Palatalt/velart/uvulart Dominerande artikulationsställen Artikulationssätt: Tryckstark artikulation Språk och tal: Ettordsyttranden Tvåordsyttranden Hypernasalitet Artikulationssätt och artikulationsställe: Ifyllda konsonantljud Förtryckta konsonantljud: p, b, d, t, k, g, f, v, m, n, ŋ, s-liknande frikativa Dominerande artikulationsställen Dominerande artikulationssätt Procedur Protokollen avidentifierades och personuppgifterna ersattes med en kod. All information från observationsprotokollen kodades som variabler för bearbetning i statistikprogrammet SPSS version 19 (IBM). Även information om operationsmetoden och journaluppgift om talutveckling vid tre års ålder kodades. 7

Utifrån protokollen från 12-månadersbesöket skapades variablerna främre artikulation (labial, dental/alveolar), bakre artikulation (palatal/velar/uvular) och glottal artikulation enligt samma förfarande som Lohmander och Lieberman (2011) så att erhållna resultat från den studien skulle kunna jämföras med föreliggande studies resultat. I de fall där protokolluppgifter saknades, var ofullständiga eller felaktigt ifyllda klassades detta som saknad information. I de fall information saknades på frågan om barnet hade vokalisationer vid 12-månadersbesöket men ett ja hade erhållits för om barnet producerade reduplicerat joller tolkades detta implicit som att barnet hade vokalisationer. De konsonantljud som framkom i protokollen från besöket vid 18 månader slogs ihop till klasser efter artikulationsställe som vid hantering av protokollen vid 12 månader. För artikulationssätt skapades variablerna klusiler (t.ex. /p/ och /b/), frikativor (t.ex. /f/ och /v/), nasaler (t.ex. /m/ och /n/), approximanter (t.ex. /j/), tremulanter (t.ex. /r/), glottal klusil. Vi valde i denna studie att även skapa variabler för tryckstarka ljud (klusiler och frikativor med undantag för /h/) och trycksvaga ljud (nasaler, frikativan /h/ och halvvokalerna /j/ och /w/). En variabel för konsonantuppsättning skapades som summan av alla konsonantljud ett barn bedömdes ha enligt protokollet. Utifrån anteckningarna i journalerna från 3-årskontrollen delades barnen in i två grupper utifrån uppgift om talutvecklingen. Alla de barn där det framgick att de varken hade logopedbehandling eller skulle remitteras till en sådan hamnade i gruppen "adekvat". Övriga barn hamnade i gruppen "behandling". Uppgifter fanns för 32 barn. Denna information användes som "facit", dvs. som tecken på om barnet hade en avvikande talutveckling eller inte. För indelning efter journaluppgifter se tabell 2. Tabell 2 Kön, operationsmetod och talutveckling enligt journalinformation vid 3 års ålder för samtliga barn inom Scandcleftprojektets Stockholmsdel (N = 33). Patientdata Antal (%) Kön Pojke 26 (79) Flicka 7 (21) Operationsmetod Enstegs 14 (42) Tvåstegs 19 (58) Talutveckling * Adekvat 9 (28) Behandling 23 (72) * journaldata saknades för ett barn (N=32) Audioinspelningar och fonetisk transkription För transkriptionerna slumpades ett stickprov på åtta barn, ca 24%, fram med hjälp av Excels slumpfunktion. Ett pågående valideringsprojekt (Lohmander & Lieberman, 2011) har redan visat god överensstämmelse mellan observationsprotokollen och transkriptioner för flera variabler, därför ansågs 24% vara tillräcklig andel för att kontrollera observationsprotokollens tillförlitlighet i föreliggande studie. De digitala inspelningarna överfördes till dator med en stationär DAT-bandspelare samt två bärbara sådana. Ljudet spelades in med hjälp av ljudbearbetningsprogrammet SoundSwell Signal Workstation, TM software v4.50. och sparades sedan i wav-format. Eftersom filerna skulle användas till transkription (och inte till akustiska analyser) amplifierades de till lagom hörnivå utan större noggrannhet när det gäller transformationen. Denna förändring antogs inte påverka resultatet. Ljudfilerna 8

segmenterades och transkriberades med hjälp av ljudbearbetningsprogrammet Wavesurfer v1.8.8 (KTH). Audioinspelningarna segmenterades för att särskilja segment med endast barntal, segment med samtidigt tal vuxen-barn samt segment där barnet inte medverkade. Därefter delades segmenten med barntal upp i yttranden i form av breath groups (Nathani & Oller, 2001) och klassificerades av författarna som tallika (speech like) och icke-tallika (non speech like) enligt Lohmander et al. (2011). De yttranden som klassificerats som tallika transkriberades sedan fonetiskt. För att uppnå samstämmighet i tillämpningen av riktlinjerna utfördes först en gemensam segmentering och transkription av en audioinspelning, därefter segmenterade och transkriberade författarna, enskilt, hälften av det resterande materialet vardera. För transkriptionerna användes notationssystemet extipa (IPA, 1999) i X-SAMPAformat (X-SAMPA). De talljud för vilka det inte fanns vedertagna X-SAMPA-tecken fick antingen en artikulatorisk beskrivning, t.ex. främre klusil, eller en för arbetet utvecklat teckenkombination, t.ex. _y för hyponasal klang. Varje nivå i bearbetningen gjordes i en egen transkriptionsrad i Wavesurfer för att underlätta kontrollen av tidigare bedömning. Målet var att transkribera 100 barnyttranden per inspelning, men detta var inte alltid möjligt. I tidigare studier har segment där någon eller något annat än barnet hörs uteslutits, men i försöket att uppnå målet inkluderades i föreliggande studie även segment med samtidigt tal (eller andra ljudkällor). Vid transkription behandlades först de segment där endast barnet hördes upp till 100 yttranden. Om det inte fanns tillräckligt med material, transkriberades barnyttranden i segment med samtidigt tal. När delar av yttrandena inte kunde transkriberas av något skäl (svårt att höra, vuxental eller annat ljud som maskerade barnets tal) markerades detta i transkriptionen men yttrandet räknades ändå med. Yttranden som i sin helhet var omöjligt att transkribera uteslöts. Frekvenser för varje talljud togs fram. För att ett konsonantljud skulle räknas till barnets konsonantförråd fanns ett minimikrav på två förekomster (t.ex. Stoel-Gammon, 1989). Motsvarande variabler som skapats utifrån observationsprotokollen skapades även för transkriptionerna. Approximanten /w/ uteslöts ur variabler utifrån artikulationsställe p.g.a. dess dubbla klassificering i detta avseende. Transkriptionerna jämfördes med de observationer som logopeden dokumenterat i protokollen under besöken för att bestämma grad av överensstämmelse. Inter- och intrabedömarreliabilitet Reliabiliteten i transkriptionerna mättes i termer av överensstämmelse vid omtranskription (intra) och mellan transkriberarna (inter). För detta omtranskriberade båda författarna oberoende av varandra ca 30% av yttrandena i samtliga transkriberade audioinspelningar (från de 8 barnen). Det blev sammanlagt 365 yttranden. De trettio procenten togs fram så att fördelningen var jämt distribuerad över ljudfilens längd. Transkriptioner utfördes enligt samma principer som vid transkribering av stickprovet. Mellan transkriptionstillfällena förflöt mellan tre till fyra veckor. Analysen av inter- och intrabedömarreliabilitet baserades på en viktad metod utarbetad av Oller och Ramsdell (2006). Metoden modifierades för att passa föreliggande studie med fokus på konsonantljud. Därför uteslöts de transkriptionspar där minst en transkription endast innehöll vokalljud och de transkriptionspar där minst 9

en transkriberare ansett att segmentet inte kunde transkriberas. De delar av den ursprungliga metoden som berör hanterandet av vokalljud bortsågs ifrån eftersom vokaler inte undersöktes i föreliggande studie. Metoden följer några huvudprinciper som ordningsprincipen (strict order of principle) som säger att ordningen på de olika segmenten i ett yttrande inte får byta plats med varandra. Matchningsprincipen (matched segment principle) innebär, bland annat, att konsonantljud ska matchas med konsonantljud. Minsta diskrepansprincipen (minimum discrepancy principle) innebär att segmenten ska matchas så att skillnaden blir så liten som möjligt förutsatt att de andra principerna följs. Genom att följa principerna erhålls två mått, ett på strukturell nivå och ett på särdragsnivå. Yttrandena ställdes parvis mot varandra i kolumner i lodrät jämförelse enligt de beskrivna principerna. För varje yttrande utfördes beräkningar i tre steg. I det första steget beräknades medelvärdet för antalet ifyllda kolumner, hade en av författarna angivit två tecken medan den andra hade angivit fyra tecken blev medelvärdet.50, för den globala, strukturella överensstämmelsen. I det andra steget beräknas överensstämmelsen mellan de ljud som stod i samma kolumn beträffande särdrag. Den maximala poängen för en kolumn var 1 och avdrag gjordes enligt tabell 3 och tabell 4. Siffrorna från varje kolumn adderades för varje yttrande och dividerades sedan med antalet kolumner som hade två tecken, maximal poäng per yttrande beträffande särdrag var 1. Den globala överensstämmelsen multiplicerades med överensstämmelsen beträffande särdrag och ett procentuellt värde för reliabiliteten erhölls genom detta förfarande. Graden av specificitet i transkriptionerna varierade. Då ett bestämt tecken från IPA (IPA, 1999), exempelvis /p/, hade angivits av en av författarna och det andra tecknet i samma kolumn var en beskrivning, exempelvis /klusil/, gjordes avdrag för de särdrag som inte innefattades av beskrivningen. I det här fallet finns ingen information om artikulationsställe med i beskrivningen /klusil/ varpå avdrag för detta särdrag gjordes. Särdragen artikulationssätt och artikulationsställe erhöll vardera.50 och särdraget ton bortsågs från i denna studie i enlighet med t ex Lohmander et al. 2011. Nasalerad vokal likställdes med nasalt konsonantljud avseende artikulationssätt i enlighet med Willandsen & Albrechtsen (2006). Halvvokalen /w/, som har dubbla artikulationsställen, gav inget avdrag avseende detta särdrag såvida den inte hade matchats med ett glottalt ljud. Tabell 3 Poängavdrag för särdraget artikulationssätt för beräkningar av inter- och intrabedömarreliabilitet klusil frikativa tremulant approximant nasal klusil 0.25.25.5.5 frikativa 0.25.25.5 tremulant 0.5.5 approximant 0.25 nasal 0 Tabell 4 Poängavdrag för särdraget artikulationsställe för beräkningar av inter- och intrabedömarreliabilitet främre bakre glottal främre 0.25.5 bakre 0.25 glottal 0 10

Statistisk bearbetning Insamlade data bestod till stor del av nominala variabler med dikotoma värden som angav existens eller icke-existens av observationsparametern i fråga. Många av dessa grupperades efter fonetiska egenskaper till kvantitativa variabler som angav mängden olika observationsparametrar med egenskapen i fråga. För icke normalfördelade variabler som innehöll liten variation utfördes icke parametriska test. Frekvenser, median, medelvärden och standardavvikelse beräknades för alla kvantitativa variabler. Frekvenser beräknades för alla nominala variabler. Information om talutvecklingen vid tre år användes som gruppindelare vilket gav två oberoende grupper. På samma sätt användes information om operationsmetod för analyser som hade med detta att göra. χ2 test utfördes på alla nominala variabler med operationsmetod och talutvecklingen som gruppindelare. För att säkerställa signifikansvärdet med hänseende till det knappa underlaget användes Fisher s Exact Test i de fall där variablerna var dikotoma. Mann-Whitney U test utfördes på alla kvantitativa variabler med operationsmetod och utfall av talutvecklingen som gruppindelare. Variansanalys utfördes på variabler som innehöll tillräcklig variation och var normalfördelade och således uppfyllde kraven för parametriska beräkningar. Forskningsetiska överväganden Barnen i studien omfattas av befintligt tillstånd för Scandclefts Stockholmsdel (97-372). Därtill gjordes speciell ansökan till verksamhetschefen om att få analysera befintliga audioinspelningar av ca 35 barn födda med enkelsidig läpp-käk-gomspalt som behandlades av LKG-teamet vid Karolinska sjukhuset, Stockholm samt gå igen deras journaler för uppgifter om operation, hörsel och talutveckling. Ansökan beviljades och intyg erhölls. Materialet avidentifierades och författarna hade ingen tillgång till personuppgifter. De redovisade resultaten går ej att koppla till enskilda individer. Transkription av audioinspelningar Resultat Audioinspelningarna från 12- och 18-månadersbesöket för åtta av de 33 barnen transkriberades av författarna till föreliggande uppsats. Inspelningarna var olika långa och innehöll olika mycket barntal. Målet av 100 barnyttranden per inspelning kunde inte uppfyllas. Tabell 5 visar en sammanställning av inspelningarnas längd samt antal transkriberade barnyttrande med och utan samtidigt tal. 11

Tabell 5 Transkription av ett stickprov inspelningar från kontrollbesöken vid 12 och 18 månader av åtta barn. Inspelningarnas längd, antalet transkriberade barnyttranden, samt fördelning mellan enskilt och samtidigt tal. Längd (ca min) Antal transkriberade yttranden Yttranden med endast barntal Yttranden med samtidigt tal Total 376 1252 805 447 Medelvärde 23,50 78,25 50,31 27,94 Min-Max 8-46 21-109 1-105 2-71 Median 19,50 93,50 43,00 24,5 Inter- och intrabedömarreliabilitet. Tabell 6 visar överensstämmelsegraden mellan transkriberarna (inter) och för en och samma transkriberare vid olika tillfällen (intra). För beräkning av interbedömarreliabiliteten användes 308 av 365 transkriptionspar från omtranskriptionen eftersom 33 transkriptionspar uteslöts p.g.a. att de endast innehöll vokalljud och 24 transkriptionspar uteslöts p.g.a. att någon av transkriberarna bedömt att yttrandet inte kunde transkriberas. För beräkning av intrabedömarreliabiliteten uteslöts 20 transkriptionspar från en och samma audioinspelning då den första transkriptionen hade gjorts av författarna tillsammans. Av transkriberare 1 uteslöts 33 transkriptionspar som bedömts enbart innehålla vokalljud och fem p.g.a. de inte kunde transkriberas vid omtranskription. Motsvarande siffror för transkriberare 2 var åtta respektive fyra. Tabell 6 Inter- och intrabedömaröverensstämmelse Interbedömaröverensstämmelse Transkriberare 1: intrabedömaröverensstämmelse Transkriberare 2: intrabedömaröverensstämmelse Samtliga överensstämmelse i % Endast barntal överensstämmelse i % Samtidigt tal överensstämmelse i % 66,37% 79,68% 73,95% 66,13% 83,18% 73,79% 65,06% 71,38% 76,47% Överensstämmelse mellan protokollobservationer och transkriptioner Analysen av de 66 protokollen (33 barn, protokoll från besök vid 12 och 18 månaders ålder) visade att viss information saknades och att protokollen inte alltid var ifyllda enligt anvisningarna. Av 1104 förväntade svar saknades 13,9%. Observationerna i protokollen grupperades efter samma indelning som Lohmander och Lieberman (2011) och överensstämmelse med de olika grupperna beräknades. Tabell 7 visar grupperingarna för varje besöksålder samt överensstämmelsegraden i föreliggande studie och hos Lohmander och Lieberman (2011). Utöver de överensstämmelsesiffror i tabell 7 som framtagits i den ursprungliga studien, 12

beräknades överensstämmelse för gruppen tryckstarka konsonantljud och gruppen trycksvaga konsonantljud samt för konsonantljuden som observerats vid 18-månadersbesöket (tabell 8). Tabell 7 Överensstämmelse mellan transkription och observation i föreliggande studie och hos Lohmander och Lieberman (2011), (L&L 2011). De understrukna siffrorna anger att skillnaden i överensstämmelse mellan studierna överstiger 50%. Joller Artikulationsställe Artikulationssätt 12 månader 18 månader % Överensstämmelse % Överensstämmelse L&L 2011 Denna studie Vokalisationer 97 100 Reduplicerat 100 100 Varierat 52 43 L&L 2011 Denna studie Främre 100 100 Främre 100 100 Bakre 66 75 Bakre 87 75 Glottalt 7 25 Glottalt 68 25 Tryckstark artikulation 90 50 Klusiler 87 75 Frikativor 79 27 Nasaler 97 100 Approx. 74 25 Tremulanter 81 75 Glottal klusil 47 13 Jämförelser mellan transkriptioner och observationer i protokollen vid 12 månader. Enligt transkriptionerna hade fem av åtta barn tryckstark artikulation, medan enbart tre av dessa hade bedömts ha tryckstark artikulation enligt observationerna. Vidare hade alla åtta barn främre artikulation enligt både transkriptionerna och observationerna. Bakre artikulation fanns hos fyra av barnen enligt både transkriptionerna och observationerna, medan två barn hade det endast enligt transkriptionerna och ytterligare två hade det endast enligt observationerna. Glottal artikulation fanns hos sju av barnen enligt transkriptionerna, men bara ett av dem ansågs ha det enligt observationerna. Ett barn saknade glottal artikulation enligt både transkriptionerna och observationerna. Jämförelser beträffande dominerande artikulationsställe i kategorierna främre, bakre och glottal visade överensstämmelse för endast två barn. För ett barn var överensstämmelsen total och för ett barn var den partiell. Det barn för vilket överensstämmelsen var partiell hade både bakre och främre artikulation angivet som dominerade enligt observationen medan transkriptionen visade en dominans för främre artikulation. Ett tredje barn hade enligt observationen bakre artikulation som dominerande artikulationsställe medan transkriptionen visade att främre artikulation var dominerade. Vidare visade transkriptionerna övervägande glottal artikulation för två barn, dessa hade enligt observationerna mestadels främre respektive bakre artikulation. För resterande tre barn saknades informationen om dominerande artikulationsställe i observationerna. Enligt transkriptionerna hade två av dessa barn övervägande främre artikulation och ett hade övervägande bakre artikulation. 13

Jämförelser mellan transkriptioner och observationer i protokollen vid 18 månader. Alla åtta barn hade främre artikulation enligt både transkriptionerna och observationerna. Bakre artikulation fanns hos fyra av barnen enligt både transkriptionerna och observationerna, medan två barn hade det endast enligt transkriptionerna. De resterande två barnen ansågs sakna bakre artikulation enligt både transkriptionerna och observationerna. Glottal artikulation fanns hos två av barnen enligt både transkriptionerna och observationerna, medan sex av barnen hade det endast enligt transkriptionerna. Samtliga åtta barn i stickprovet hade frikativa ljud enligt transkriptionerna, i tre av fallen hade enbart den glottala frikativan /h/ transkriberats. Överensstämmelse för gruppen tryckstarka konsonantljud var 100% och för gruppen trycksvaga konsonantljud 87,5%. Överensstämmelse för de enskilda konsonantljuden visas i tabell 8. Överensstämmelsen varierar mellan 12,5% - 87,5%. För den bilabiala nasalen /m/ och labiodentala fikativan /f/ är överensstämmelsen högst och för den glottala klusilen /ʔ/ lägst. Fonem som förekom hos minst hälften av transkriptionerna men inte hade observerats enligt motsvarande protokoll var /l/, /β/ och /h/. Det sistnämnda fanns i konsonantljudsförrådet hos samtliga barn i stickprovet. Av de åtta barn som transkriberades hade tre den velara frikativan /ɣ/ i sitt konsonantljudsförråd men ingen hade konsonantljudet enligt observationerna. Jämförelse beträffande dominans av artikulationsställe och artikulationssätt gav överensstämmelsen 28,6% respektive 60,0%. Tabell 8 Överensstämmelse mellan observation och transkription för de enstaka konsonantljud, angivet i procent. Konsonantljud märkta med * fanns förtryckta i protokollet. Konsonantljud /p/* /b/* m/* /f/* /v/* /t/* /d/* /n/* /j/ /k/* /g/* / ʔ/ Överensstämmelse (%) 50,00 75,00 87,50 87,50 62,50 62,50 50,00 25,00 62,50 50,00 62,50 12,5 Observationerna i protokollen och deras relation till operationsmetod och talutveckling Observationerna i protokollen samt uppgifter om operationsmetod och talutveckling sammanställdes och relaterades till varandra. Analysen gav en bild av barnens tal vid 12 och 18 månader så som logopeden bedömde det vid kontrollbesöken. För ett av barnen saknades information om talutveckling därför uteslöts barnet från analyser som berör detta. Inga signifikanta skillnader i talutveckling kunde påvisas för barnen opererade med de olika operationsmetoderna. Av de nio barn som uppgavs ha adekvat talutveckling hade två opererats med tvåstegsmetoden och sju med enstegsmetoden. Av de 23 barn som bedömts behöva behandling vid 3 års ålder hade elva opererats med enstegsmetoden och tolv med tvåstegsmetoden. Skillnaden i fördelning var inte signifikant. 12 månader Tabell 9 sammanfattar observationerna vid 12-månadersbesöket. Vid besöket hade vokalisationer och reduplicerat joller observerats för majoriteten av barnen. De två barn som inte har reduplicerat joller hade båda opererats med tvåstegsmetoden och uppgavs 14

behöva logopedbehandling vid 3 år. Barnet som inte observerats ha vokalisationer bedömdes ha reduplicerat joller, vilket tyder på ett fel vid ifyllandet av protokollet. Observation av de fyra olika artikulationsställena framgår av tabell 9, medelvärdet för det totala antalet artikulationsställen hos barnen var M=1,70 och standardavvikelsen S=0.85. De barn som hade flest artikulationsställen (fem barn av 33) hade tre olika artikulationsställen, medan tre barn hade bedömts inte ha några av de angivna artikulationsställena. Dominerade artikulationsställe hade observerats hos 20 av barnen. De vanligaste artikulationsställena var palatalt och labialt med respektive åtta av 33 barn (24,2%). Dessa artikulationsställen ingick även i de två fall där flera dominerande artikulationsställen angivits. Tabell 9 Barnens joller och artikulation så som de observerats av logoped under 12-månadersbesöket samt uppgift om observationsparameterns överensstämmelse med transkriptionerna och signifikanta skillnader mellan grupperna med operationsmetod och talutveckling som gruppindelare. Observationsparameter Antal barn (n=33) Andel barn (%) Överensstämmelse med transkription Signifikanta skillnader mellan grupperna efter operationsmetod Signifikanta skillnader mellan grupperna efter talutveckling Vokalisationer 32 97,0% 100% nej nej Reduplicerat joller 31 93,9% 100% nej nej Varierat joller 10 30,3% 42,9% nej nej Tryckstark artikulation 11 33,3% 50,0% χ2(1)=10,48 (p=0,001) Fisher's: 0,002 Labial artikulation 26 78,8% 100%* nej nej Dental/alveolar artikulation Palatal/velar/ uvular artikulation 8 24,2% 100%* χ2(1)=4,59 (p=0,032) Fisher's: 0,047 18 54,5% 75,0%* nej nej Glottal artikulation 4 12,1% 25,0% nej nej * Labial artikulation och Dental/alveolar artikulation utgör tillsammans "främre artikulation" som har en överensstämmelse på 100% mellan observation och transkription. Palatal/velar/uvular kallas i L&L 2011 för "bakre artikulation". Som framgår av tabell 9 fanns det, vid 12-månadersbesöket, signifikanta skillnader när barnen grupperades efter operationsmetod: Tryckstark artikulation: Barn opererade enligt tvåstegsmetoden hade signifikant oftare tryckstark artikulation vid 12 månader. Dental/alveolar artikulation: Barn opererade enligt tvåstegsmetoden hade signifikant oftare dental/alveolar artikulation vid 12 månader. Som framgår av tabell 9 fanns det, vid 12-månadersbesöket, inga signifikanta skillnader när barnen grupperades efter talutveckling vid 3 år. nej nej 15

18 månader Vid 18 månader rapporterades i observationsprotokollen att 21 av 33 barn (63,6%) hade ettordsyttranden men bara tre av 33 barn (9,1%) hade tvåordsyttranden. Av de 21 barn som bedömts ha ettordsyttranden var det bara nio som bedömdes ha tio ord eller fler. Nasal klang var bara bedömd hos 14 av barnen, i 19 av 33 fall (57,6%) hade logopeden inte bedömt detta eller inte fyllt i informationen i protokollet. Endast två av 33 barn (6,1%) bedömdes vara hypernasala. Inga skillnader i förekomsten av hypernasal klang kunde påvisas mellan gruppen barn opererade enligt enstegsmetoden och gruppen barn opererade med tvåstegsmetoden. Förekomsten av de olika konsonantljuden framgår i figur 1. Det ljud som flest barn hade var /m/, följt av /ŋ/. Inget barn bedömdes ha /h/ enligt observationsprotokollen. Figur 1. Förekomst av konsonantljud fördelat på andelen barn som har de olika konsonantljuden enligt observationsprotokollen för 18-månadersbesöket, angivet i procent. Endast tre av konsonantljuden visade signifikanta skillnader i fördelningen mellan grupperna med operationsmetod eller talutveckling som gruppindelare, dessa framgår av tabell 10. 16

Tabell 10 Konsonantljud observerade vid 18-månadersbesöket vars fördelning visade signifikanta skillnader mellan grupperna med operationsmetod och talutveckling som gruppindelare. Antal barn som bedömdes ha ljuden och andel i procent samt överensstämmelse med transkriptionerna. Antal barn Andel barn (%) Överensstämmelse transkription Signifikanta skillnader mellan grupperna efter operationsmetod /t/ 11 33,3% 62,5% nej /d/ 15 45,5% 50,0% nej /j/ 7 21,2% 62,5% χ2(1)=6,82 (p=0,009) Fisher's: 0,026 Signifikanta skillnader mellan grupperna efter talutveckling χ2(1)=5,79 (p=0,016) Fisher's: 0,035 χ2(1)=4,80 (p=0,028) Fisher's: 0,049 nej Som framgår av tabell 10 fanns det, vid 18-månadersbesöket, en signifikant skillnad när barnen grupperades efter operationsmetod: /j/: Barn opererade enligt tvåstegsmetoden hade signifikant lägre förekomst av språkljudet /j/ i sitt konsonantförråd vid 18 månader än barn opererade med enstegsmetoden. Som framgår av tabell 10 fanns det, vid 18-månadersbesöket, signifikanta skillnader när barnen grupperades efter talutveckling vid 3 år: /t/ och /d/: Barn som hade de alveolara klusilerna /t/ och /d/ vid 18 månader visade i signifikant mindre utsträckning indikationer för logopedbehandling vid 3 år än de barn som saknar dessa konsonantljud. Inga andra signifikanta skillnader kunde påvisas för grupperna indelade efter operationsmetod eller senare talutveckling. Konsonantljuden angivna i protokollen från 18-månadersbesöken grupperades efter artikulationsställe och artikulationssätt. Av de 33 barnen saknade tio (30,3%) klusiler helt medan tre barn (9,1%) hade sex klusiler. Förekomsten av frikativor i protokollen var sparsamma. Av 33 barn bedömdes 24 (72,7%) inte ha några sådana ljud, fem (15,2%) ha ett frikativt ljud och fyra (12,1%) ha två av total sex olika frikativa ljud. Alla 33 barn hade nasaler, fyra barn (12,1%) hade bara en nasal, fyra barn (12,1%) hade alla tre ljuden och resterande 25 barnen (75,8%) hade två olika nasala ljud. Medelvärde, standardavvikelse, överensstämmelse med transkriptioner samt fördelningsskillnader efter operationsmetod och talutveckling för olika grupperingar av konsonantljuden framgår av tabell 11. 17

Tabell 11 Medelvärdet och standardavvikelse för konsonantuppsättning och artikulation så som de observerats av logoped under 18-månadersbesöket samt uppgift om antal barn som saknar artikulationsaspekten i fråga. Uppgift om observationernas överensstämmelse med transkriptionerna och signifikanta skillnader i fördelningen mellan grupperna med operationsmetod och talutveckling som gruppindelare. Gruppering av konsonantljuden från protokollen Konsonantuppsättning Främre artikulation Bakre artikulation Glottal artikulation Klusiler Frikativor Nasaler Approximanter Tryckstarka konsonantljud Trycksvaga konsonantljud 5,18 ±1,99 3,12 ±1,73 1,58 ±1,06,21 ±0,42 2,27 ±2,02,39 ±0,70 2,00 ±0,50,36 ±0,65 2,61 ±2,18 2,33 ±0,78 Antal barn utan ljuden (n=33) Medelvärde och Standardavvikelse Överensstämmelse transkription Signifikanta skillnader mellan grupperna efter operationsmetod nej 0 100% nej Signifikanta skillnader mellan grupperna efter talutveckling nej Mann-Whitney U test p=0.037 5 75,0% nej nej 26 25,0% nej nej 10 87,5% nej nej 24 37,0% nej nej 0 100% nej nej 24 25,0% Mann-Whitney U test p=0.001 9 87,50% nej (se nedan) 0 100% Mann-Whitney U test p=0.019 nej (se nedan) Som framgår av tabell 11 fanns det, vid 18-månadersbesöket, signifikanta skillnader när barnen grupperades efter operationsmetod: Approximanter och Trycksvaga konsonantljud: Barn opererade med tvåstegsmetoden hade i signifikant mindre omfattning approximanter och trycksvaga konsonantljud i sitt konsonantförråd än barn opererade med enstegsmetoden. Observera att /j/ ingår i gruppen "Approximanter" och att alla approximanter ingår i gruppen "Trycksvaga konsonantljud". Som framgår av tabell 11 fanns det, vid 18-månadersbesöket, signifikanta skillnader när barnen grupperades efter talutveckling vid 3 år: Främre artikulation: Barn som vid 18 månader hade många ljud med främre artikulation visade i signifikant mindre utsträckning indikationer för logopedbehandling vid 3 år än de barn som hade få ljud med främre artikulation. Observera att /t/ och /d/ ingår i gruppen "Främre artikulation". Även andra grupperingar av konsonantljud där /t/ och /d/ ingår visar signifikanta skillnader i fördelningen mellan grupperna med talutveckling som gruppindelare. För alveolarer är signifikansen enligt Mann-Whitney U p=0,034 och för främre klusiler ger samma test p=0,022. Vidare visade en 2 2 mixed ANOVA med grupperingsfaktorn Talutveckling (adekvat, behandling) och upprepningsfaktor Typ av artikulation (tryckstarka konsonantljud, 18

trycksvaga konsonantljud) och medelvärdet för antal olika producerade ljud i varje gruppering (AntalLjud) som beroende variabel en signifikant interaktionseffekt Typ av artikulation Utfall av talutveckling vid 3 år (F(1,30)=5,24, p=,029, η2=,15). Gruppen barn med adekvat talutveckling vid 3 år hade vid 18 månader fler tryckstarka och färre trycksvaga konsonantljud än gruppen barn som noterats behöva behandling vid samma ålder, se figur 2. Figur 2. Interaktionseffekt mellan Typ av artikulation (tryckstarka konsonantljud, trycksvaga konsonantljud) och Utfall av talutveckling vid 3 år (adekvat, behandling) med 2 2 mixed ANOVA. Diskussion Denna studie syftade till att beskriva jollret och det tidiga talet hos barn födda med ULKG utifrån observationsprotokoll inom Scandcleftprojektet samt kontrollera dess tillförlitlighet genom överensstämmelse med transkriptioner. Vidare ville vi undersöka sambandet mellan talfärdigheter vid 12 respektive 18 månader och operationsmetod respektive barnens talutveckling vid 3 års ålder med syfte att utreda om det finns tydliga tidiga tecken på utveckling av talavvikelser. En majoritet av barnen hade kanoniskt joller vid 12 månader och nasalt artikulationssätt var det vanligaste vid 18 månader. Det fanns skillnader i fördelning av vissa talegenskaper mellan grupperna med operationsmetod som gruppindelare. Det fanns även tidiga tecken på senare behandlingsbehov. Information i observationsprotokollen stämde väl överens med transkriptioner för vissa aspekter av barnens tal. Resultatdiskussion Audioinspelningarna som transkriberades i föreliggande studie varierade mycket i längd och kvalité. Målet att transkribera 100 yttranden per barn och inspelning uppnåddes inte. Skillnaderna i mängd transkriberat material för barnen omöjliggjorde 19