Artikulatorisk hastighet och precision i stavelseupprepning för patienter med Parkinsons sjukdom:

Transkript

1 Artikulatorisk hastighet och precision i stavelseupprepning för patienter med Parkinsons sjukdom: En postoperativ jämförelse mellan patienter som genomgått Deep Brain Stimulation i Caudal Zona Incerta (czi) respektive Nucleus Subthalamicus (STN) Elin Unger och Sofia Wahlgren Unger & Wahlgren Ht 2010 Examensarbete, 30 hp Logopedprogrammet, 240 hp

2

3 Artikulatorisk hastighet och precision i stavelseupprepning för patienter med Parkinsons sjukdom: En postoperativ jämförelse mellan patienter som genomgått Deep Brain Stimulation i Caudal Zona Incerta (czi) respektive Nucleus Subthalamicus (STN) 66 Elin Unger och Sofia Wahlgren Handledare: Fredrik Karlsson Jan van Doorn Ht 2010 Examensarbete, 30 hp Logopedprogrammet, 240 hp

4 Sammanfattning Bakgrund: En förbättring av kroppslig motorik efter Deep Brain Stimulation (DBS) har noterats hos Parkinsonpatienter efter Deep Brain Stimulation (DBS) i Nucleus Subthalamicus (STN) och Caudal Zona Incerta (czi). Postoperativa effekter för talmotorik och övrig kroppsmotorik skiljer sig dock ofta åt. Försämring av flera talaspekter har rapporterats, inklusive nedsatt artikulatorisk precision. Minskad artikulatorisk precision hos Parkinsonpatienter påverkar produktionen av tonlösa klusiler, såväl som talhastigheten. Detta kan mätas via akustisk analys av diadochokinetiska uppgifter (DDK) i form av stavelseupprepning, genom kontroll av andel stavelser med mätbar Voice Onset Time (VOT) samt antal stavelser per sekund. Mål: Att jämföra effekten av DBS-stimulering i STN respektive czi vid stavelseupprepning genom andelen mätbara VOT-resultat samt antalet stavelser per sekund. Ett andra mål var att beskriva hur relationen mellan artikulatorisk hastighet och andel mätbara VOT-värden påverkas av stimulering för de båda lokalisationsgrupperna. Metod: Det fanns 7 patienter i varje lokalisationsgrupp. Talinspelningar skedde före operation, samt 12 månader efter operation med stimulatorn av respektive på. Andelen mätbara VOT-resultat för de tonlösa klusilerna mättes i varje uppgift, liksom antalet stavelser per sekund. Hypotesprövning genomfördes mellan grupperna såväl som mellan de båda postoperativa tillfällena (stimulator av respektive på). Regressionskoefficienten beräknades för förhållandet mellan andelen mätbara VOT-värden och talhastighet för respektive lokalisationsgrupp. Resultat: Andelen mätbara VOT-resultat minskade då stimulatorn var på för båda lokalisationsgrupperna. Minskningen var signifikant för STN men inte för czi. Resultatet för czi närmade sig dock signifikans. Antalet stavelser per sekund ökade för AMRuppgiften samt förblev oförändrat för SMR-uppgiften hos STN-gruppen med påslagen stimulator. För czi sågs då en konstant nedåtgående trend. Regressionskoefficienten för förhållandet mellan andelen mätbara VOT-värden och antalet stavelser per sekund förändrades inte på ett enhetligt sätt när stimulatorn var av respektive på mellan de båda grupperna. Slutsats: Talet påverkas av DBS-stimulering genom en oprecis artikulation av tonlösa klusiler. Lokalisationsgrupperna STN och czi uppvisade samma förändringsmönster för andelen mätbara VOT-värden, men skiljde sig åt vid antalet stavelser per sekund. Detta tycks vara en indikation på att operation i dessa lokalisationer har olika effekt på taltempo. Teorin om articulatory undershoot tycks kunna appliceras på båda grupperna, dock uppvisar czi en samtidig hastighetsminskning gällande antal stavelser per sekund, där STN istället uppvisar en hastighetsökning vid stimulering. Nyckelord: Parkinsons sjukdom, DBS, STN, czi, stavelseupprepning, andel mätbara VOTvärden, antal stavelser per sekund, artikulatorisk precision, artikulatorisk hastighet.

5 Abstract Background: An improvement in general limb motor control has been found in Parkinson patients after Deep Brain Stimulation (DBS) of the subthalamic nucleus (STN) and the caudal zona incerta (czi). However, the postoperative effects for speech motor control and limb motor control are often different. Worsening of several speech features have been reported, including clarity of articulation. Imprecise articulation in Parkinson patients has been found to affect the production of voiceless stops, as well as speech rate. This can be measured by an acoustic analysis of diadochokinetic tasks (DDK) through syllable repetition, using the percentage of syllables with measurable Voice Onset Time (VOT) and the number of syllables per second. Aims: To compare the effects of DBS stimulation in STN and czi patients respectively in repetition tasks using the percentage of measurable VOT values and the number of syllables per second. A secondary aim was to describe how the relationship between articulatory rate and percentage of measurable VOT values is affected by stimulation in both STN and czi groups. Method: There were 7 patients in each localization group. Speech recordings were made before surgery and then 12 months after surgery with the stimulator off and on. The percentage of measurable VOT values for the voiceless stops was measured for each DDK task, as well as the number of syllables per second. Testing for significance was made between groups as well as between the two postoperative occasions (stimulator off and on). The regression coefficient was calculated for the relationship between the percentage of measurable VOT values and speech rate for each group. Results: The percentage of measurable VOT values decreased when stimulator was on for both localization groups. The decrease for STN, but not czi, was statistically significant. However, the czi result was approaching significance. In the STN group, the number of syllables per second increased for the AMR task and stayed unaffected for the SMR task when the stimulator was on. There was a constant declining trend pattern in the czi group. The regression coefficient of the relationship between the percentage of measurable VOT values and the number of syllables per second did not change in a consistent way for stimulation off and on across the two patient groups. Conclusions: Speech is affected by DBS stimulation through imprecise articulation of voiceless stops. The localization groups of STN and czi showed the same pattern for measurable VOT but were different for syllables per second. This indicates that operations in these localizations may have some differential effects on speech rate. The theory of articulatory undershoot seems to be applicable for both groups, however, the czi group also showed a declining speech rate of number of syllables per second, where the STN group showed an increasing speech rate during stimulation. Keywords: Parkinson s disease, DBS, STN, czi, syllable repetition, percentage of measurable VOT values, number of syllables per second, articulatory precision, articulatory rate.

6 Etiskt övervägande Den aktuella studien genomfördes som en del i studien Speech, voice and swallowing outcomes after deep brain stimulation of the zona incerta and the pedunculopontine nucleus in Parkinson s disease: Comparison with stimulation of subthalamic nucleus vilken godkändes av regional etikprövningsnämnden i Umeå, Dnr: M ( ). Ethics statement The study was made as part of the study Speech, voice and swallowing outcomes after deep brain stimulation of the zona incerta and the pedunculopontine nucleus in Parkinson s disease: Comparison with stimulation of subthalamic nucleus that was approved by the Regional Ethics Committee of Umeå, Dnr: M ( ).

7 Tack Vi vill framföra vår djupaste tacksamhet till vår handledare Jan van Doorn, för att hon stått ut med alla dumma frågor i tid och otid samt alltid hållit optimismen vid liv. Stort tack också till vår handledare Fredrik Karlsson, som bidragit med sin gedigna expertis på området och alltid funnits till hands. Tack till fredagsfikagänget för upprätthållande av jämn blodsockernivå och god stämning. Tack till Ålidhems Bibliotek för god arbetsro och fina lokaler. Slutligen vill vi rikta ett stort tack till Andreas och Tomas, som stått ut med och stöttat oss under denna tid.

8

9 BAKGRUND... 1 PARKINSONS SJUKDOM... 1 BEHANDLING... 1 RESULTAT AV DBS... 1 DBS OCH TALPÅVERKAN... 1 LOKALISATIONER FÖR DBS-STIMULERING... 2 ARTIKULATIONSPÅVERKAN... 3 HUR KLUSILER PÅVERKAS... 4 STAVELSEUPPREPNING... 4 VOICE ONSET TIME (VOT) SOM MÅTT PÅ ARTIKULATORISK PRECISION... 4 HASTIGHET KONTRA PRECISION... 5 STUDIENS SYFTE... 6 METOD... 6 PATIENTER... 6 INSPELNINGSPROCEDUR... 7 TALMATERIAL... 7 AKUSTISK ANALYS... 7 AMR-uppgiften... 7 SMR-uppgiften... 7 DATAANALYS... 8 RELIABILITET... 8 RESULTAT... 8 REALISERING AV KLUSILER... 8 Mätbara klusiler... 8 Ej mätbara klusiler... 9 ANDELEN MÄTBARA VOT-RESULTAT... 9 STN... 9 czi... 9 ANTALET STAVELSER PER SEKUND STN czi ARTIKULATORISK HASTIGHET I FÖRHÅLLANDE TILL ANDEL MÄTBARA VOT-VÄRDEN STN czi DISKUSSION ANDELEN MÄTBARA VOT-RESULTAT ANTALET STAVELSER PER SEKUND ARTIKULATORISK PRECISION I FÖRHÅLLANDE TILL ARTIKULATORISK HASTIGHET MELLANGRUPPSSKILLNADER REALISERING AV KLUSILER FRAMTIDA STUDIER SLUTSATS REFRENSER... 17

10

11 Bakgrund Parkinsons sjukdom Parkinsons sjukdom är en degenerativ neurologisk sjukdom som beror på dopaminbrist i centrala nervsystemet. Incidensen är ca nya fall per år i Sverige, varav de flesta är över 55 år, med en särskilt hög incidens mellan års ålder. Etiologin är fortfarande okänd, men ärftlighet är en stark faktor liksom exponering för giftiga ämnen. Kardinalsymtomen är tremor i armar och ben, muskulär rigiditet samt bradykinesi (förlångsammade rörelser) ( Parkinsons sjukdom kan även påverka talet i form av så kallad hypokinetisk dysartri. Detta innebär detta monotoni, minskad röstintensitet, förändringar i talhastighet, odistinkta konsonanter, samt läckande och skrovlig röstkvalitet (Schultz & Grant, 2000). Enligt Kent, R., Weismer, Kent, J., Vorperian och Duffy (1999b) samt Duffy (2005) kan alla aspekter av talet påverkas vid hypokinetisk dysartri; andning, fonation, artikulation, resonans och prosodi. Behandling Den vanligaste medicinska behandlingen vid Parkinsons sjukdom är behandling med levadopa (L-Dopa), vilket är ett läkemedel som omvandlas till dopamin i hjärnan och därmed verkar symtomlindrande så att rörelsehinder och tremor minskar ( I takt med den moderna neurokirurgins utveckling behandlar man sedan 1987 Parkinsonpatienter också genom elektrisk stimulering av djupa hjärnstrukturer, Deep Brain Stimulation (DBS). Man har funnit att denna typ av kirurgi fick lika goda resultat som föregående ablativa metoder, dvs. kirurgiskt förstörande av berörd hjärnvävnad. DBS-ingreppet var dessutom såväl reversibelt som justerbart. Operationen går ut på att strömförande elektroder fixeras i vald hjärnstruktur. Strömmen till dessa elektroder kontrolleras och justeras via en pacemaker som opereras in vid nyckelbenet. Efter operationen kalibreras pacemakern för att få optimal individuell effekt och samtidigt undvika biverkningar i så stor utsträckning som möjligt. Effekten kommer av själva elstimuleringen och inte av lesionen i sig (Benabid, Chabardes, Mitrofanis & Pollak, 2009). Resultat av DBS De kardinalsymtom i extremiteter som svarar positivt på levadopamedicinering lindras också oftast vid DBS (Benabid et al., 2009; Bejjani, Gervais & Arnulf, 2000). Såväl talrelaterade som icke-talrelaterade motoriska funktioner påverkas av sjukdomsförloppet och operationen, men på olika sätt och i olika stor utsträckning. Detta tros bero på att de båda motoriska funktionerna styrs av neurala system som till viss del överlappar, men som även är åtskilda sinsemellan i viktiga avseeden (Kent, R., Duffy, Slama, Kent, J. & Clift, 2001). De motoriska systemen för tal och extremiteter förefaller nämligen vara fundamentalt olika i såväl organisation som neural innervation och motorisk planering (Farrell, Theodoros, Ward, Hall & Silburn, 2005). DBS och talpåverkan Talet är enligt Pinto et al. (2005) troligen en av de mest komplexa motoriska uppgifter vi genomför dagligen i och med den muskelkoordination som krävs mellan många olika muskelgrupper i exempelvis ansikte, käkar, tunga, farynx, larynx och respirationssystem. Detta kräver olika aktiveringsmönster i hjärnan till skillnad från exempelvis muskelaktivering vid handrörelser. Dessa motoriska system påverkas också olika vid 1

12 Parkinsons sjukdom och svarar därför inte likadant på levadopa och/eller DBS (Pinto et al., 2004). Vad gäller de postoperativa effekterna av DBS på talet, varierar resultaten i olika studier vilket gör att inga definitiva slutsatser kan dras (Frost, Tripoliti, Hariz, Pring & Limousin, 2010). I bedömningsskalan UPDRS (Unified Parkinson s disease rating scale) ingår talet som ett av de s. k. axiala symtomen. Hit hör exempelvis sväljning, nackstelhet, postural stabilitet och gång (Bejjani et al., 2000). Vissa undersökningar har visat på god operationseffekt med avseende på global motorisk funktion i extremiteter, samt inga negativa effekter eller signifikanta förändringar på talet (D Alatri, Paludetti, Contarino, Galla, Marchese & Bentivoglio, 2008; Farrell et al., 2005; Dromey, Kumar, Lang & Lozano, 2000). I andra studier har man dock funnit att DBS-stimulering bidragit till ökad artikulatorisk kontroll, precision och styrka hos försöksdeltagarna (Gentil, Garcia- Ruiz, Pollak & Benabid, 1999; Gentil, Pinto, Pollak & Benabid, 2003; Pinto, Gentil, Fraix, Benabid & Pollak, 2003). I Bejjani et al (2000) påvisades återigen en postoperativ förbättring för axiala symtom. Axiala symtom svarar i allmänhet inte lika bra på levadopamedicinering, vilket tros bero på att de även styrs av icke-dopaminerga hjärnområden som också de påverkas negativt av Parkinsons sjukdom. Den bakomliggande mekanismen för denna påverkan är dock till största del okänd. De positiva axiala resultat man erhöll i studien visade sig dock inte inkludera vare sig tal eller sväljning, vilket ytterligare stärker uppfattningen om att talsymtom är mer resistenta mot levadopa och därmed också mot DBS (Bejjani et al., 2000). Trots lindring av axiala symtom efter operation kan dessa förvärras med tiden. Denna långtidsförsämring anses då till största delen bero på skador i de icke-dopaminerga områdena, vilka uppstått som en del i sjukdomsförloppet snarare än själva DBSoperationen och därför inte kan lindras med vare sig medicinering eller ytterligare kalibrering av pacemakern (Benabid et al., 2009; Deuschl et al., 2006). I de fall där negativ talpåverkan kommer som ett resultat av själva operationen, kan detta bero på felaktig placering av elektroderna eller att strömmen är för låg. Är strömmen däremot för hög, sker även då en försämring i och med en diffusion av ström. Denna kan exempelvis påverka de s. k. kortikubulbära och kortikospinala fibrerna, vilket leder till ofrivilliga muskelsammandragningar i huvud-halsregionen som i sin tur kan förvärra dysartrin (Pinto et al., 2005; Gentil et al., 1999). Studier framhåller att de kirurgiska ingrepp som görs primärt syftar till att förbättra motoriken i extremiteter för ökad generell rörlighet och att beslutet om operation inte tas på basis av talsvårigheter eller dysartri, vilket också nämns i andra studier (Dromey et al., 2000; Pützer, Barry & Moringlane, 2008). Man betonar dock ändå vikten av att upprätthålla en balans mellan de postoperativa positiva effekterna på rörlighet i extremiteter och de noterade potentiella negativa effekterna på talet (Benabid et al., 2009; Rousseaux, Krystkowiak, Kozlowski, Özsancak, Blond & Destée, 2004; Pinto, Özsancak, Tripoliti, Thobois, Limousin-Dowsey & Auzou, 2004). Eventuell postoperativ talpåverkan är därför inte att förringa. Gentil et al (1999) uppmanar till fler studier rörande kirurgiska åtgärders påverkan på talet, då dysartri kan innebära ett hinder för patienten att till fullo fungera i samhället. Lokalisationer för DBS-stimulering Den första och mest undersökta lokalisationen för operation med DBS är Nucleus Subthalamicus (STN). På senare tid har man också börjat operera in elektroder i Caudal zona incerta (czi). Denna struktur ligger bakom STN och anses därmed vara längre bort från de främre limbiska områdena i STN, se Bild 1. Målet är då att minska vissa av de neurofysiologiska långsiktiga biverkningar som förknippas med STN-DBS, och det finns studier som tyder på större förbättring vad gäller kontralateral motorisk funktion vid czi- DBS (Plaha, Ben-Shlomo, Patel & Gill, 2006). Det återstår fortfarande att avgöra vilken som är den bästa neuroanatomiska lokalisationen för förbättring av Parkinsonsymtom och med avseende på talpåverkan (Murdoch, 2010). 2

13 Artikulationspåverkan Bild 1. DBS-elektrod i czi. Också STN syns i bild. (Plaha et al., 2006). Hypokinetisk dysartri hos Parkinsonpatienter kan reflektera neuromuskulära avvikelser på alla nivåer i talsystemet, och dessa avvikelser är ofta relaterade till en rörelsebegränsning som påverkar räckvidd eller hastighet. Minskad räckvidd för muskelrörelser kan sägas vara den mest betydande neuromuskulära nedsättningen vid hypokinesi, eftersom detta påverkar talet (Duffy, 2005). Man har funnit att det mest framträdande draget i Parkinsonpatienters tal är en fonatorisk nedsättning, där artikulationen är ett av de mest påverkade subsystemen i form av minskad artikulatorisk precision (Goberman & Coelho, 2002; Duffy, 2005). Den hypokinetiska dysartrin hos dessa patienter karaktäriseras inte bara av rigiditet och tremor, då man funnit att också själva nervsignalerna till talmuskulaturen (aktionspotentialen) dels har kortare duration och dels är svagare i amplitud (styrka) jämfört med kontrollgrupper. Detta innebär en försvagad muskelkontroll som är neurologiskt betingad (Netsell, Daniel & Celesia, 1975; Duffy, 2005). Till denna neurologiska muskelsvaghet hos vissa Parkinsonpatienter har man även påvisat s. k. accelererat tal eller talruscher (Darley, Aronson & Brown, 1969a och 1969b). De fenomen som leder till ökad talhastighet är unika för hypokinetisk dysartri jämfört med övriga dysartrityper (Duffy, 2005). Netsell et al. (1975) menar dock att denna uppfattade talrusch snarare beror på fenomenet articulatory undershoot. De neurala kontrollsignalerna för talstyrning är då normala med avseende på tid, och det är istället artikulatorerna som inte når rätt position för ett visst ljud (fonem) innan de börjar förflytta sig mot efterföljande ljud. Articulatory undershoot förkommer också i fler studier (Ackermann & Ziegler, 1991; Fischer & Goberman, 2010; Ackermann, Konczak & Hertrich, 1997) och finns även i normalt tal (Kent, 1983). Det är alltså då artikulatorerna misslyckas med att nå sina avsedda positioner som talet uppfattas som snabbare i hastighet genom en talrusch. Man sammanfattar i Netsell et al. (1975) att den neuromuskulära orsaken till den begränsade artikulatoriska räckvidden hos Parkinsonpatienter kan tänkas vara såväl svaghet i kontrollsignalerna som accelerationsfenomenet och muskulär rigiditet, samt att olika kombinationer av dessa tre fenomen förekommer hos många Parkinsonpatienter. Även Duffy (2005) bekräftar att repetitiva rörelser hos dessa patienter kan vara snabba i 3

14 hastighet på grund av begränsad räckvidd, samt att det hos dessa rörelser också föreligger en reducerad styrka. Duffy (2005) hävdar då att articulatory undershoot kan bero på en av dessa nedsättningar såväl som båda två samtidigt. Hur klusiler påverkas Den typ av artikulationsljud som drabbas mest av den minskade artikulatoriska precisionen hos Parkinsonpatienter tycks vara klusilerna (Darley et al., 1969a och 1969b; Kent & Kim, 2003). Klusiler karaktäriseras av en stängning (ocklusion) av ansatsröret, vilken stänger till luftflödet så att en kort tystnad uppstår. Vid produktion av den tonlösa klusilen /p/ sker tillstängningen vid läpparna, för /t/ sker tillstängningen mellan tungbladet och tandvallen och för /k/ sker tillstängningen mellan tungryggen och bakre delen av gommen. När munnen åter öppnas, släpps luften ut igen i form av en klusilexplosion (Ackermann, Hertrich & Hehr, 1995; Engstrand, 2004). Olika artikulatorer är alltså delaktiga i ocklusionen. Om det föreligger någon form av motorisk nedsättning hos dessa, blir ocklusionen inte tillräcklig (Logemann & Fisher, 1981). I och med ofullständig tillslutning, kan visst luftläckage ske. Detta kan i sin tur ge frikativt brus genom vilket klusilen blir mer lik en frikativa, dvs. klusilen frikativiseras (Pützer et al., 2008; Logemann & Fisher, 1981; Özsancak, Auzou, Jan & Hannequin, 2001). Flertalet studier har indikerat att antalet felaktigt producerade klusiler ökar ju längre bak i munnen tungan förflyttas, vilket betyder att /k/ är svårast (Pützer et al., 2008; Logemann & Fisher, 1981; Özsancak et al., 2001). Man har även påvisat ljudenergi under ocklusionfasen i form av tonande ljudenergi, vilket gör att den tonlösa klusilen blir tonande. Detta tros bero på nedsatt motorisk kontroll av larynx. Båda dessa ljudsegment under ocklusionsfasen anses vara tecken på nedsatt artikulatorisk kontroll (Kent, R., Duffy, Kent, J., Vorperian & Thomas, 1999a; Kent, R., et al., 1999b). Stavelseupprepning Trots vetskap om potentiella talproblem vid såväl Parkinsons sjukdom som vid DBS, anses den bedömningsskala som idag används, UPDRS III (Unified Parkinson s Disease Rating Scale) vara begränsat när det gäller kartläggning av patientens förståelighet i tal. UPDRS III tjänar nämligen främst till att utvärdera generell sjukdomspåverkan vid Parkinsons sjukdom (Rousseaux et al., 2004). För en mer precis bedömning av Parkinsonpatienters artikulationspåverkan är det därför brukligt att använda sig av bl.a. diadochokinetiska taluppgifter (DDK) i form av stavelseupprepning (Duffy, 2005). Patienten ombeds då repetera en stavelsesekvens så snabbt och rytmiskt som möjligt på ett andetag. Denna typ av uppgift är användbar vid såväl differentialdiagnostisering av dysartri som vid bedömning av talmotorisk nedsättning (Ackermann et al., 1995; Darley, Aronson & Brown, 1975). De flesta studier av stavelseupprepning vid dysartri har fokuserats på s. k. AMRuppgifter (alternating motion rate) i form av repetition av en och samma stavelse. Tjaden och Watling (2003) insåg dock vikten av att även inkludera SMR-uppgifter (sequential motion rate) i form av stavelserepetition innehållande fonem med olika artikulationsställe. Denna typ av uppgift har nämligen visat sig vara extra känslig för de temporala avvikelser inom DDK som uppvisats hos många Parkinsonpatienter (Tjaden & Watling, 2003). DDK-uppgifterna AMR och SMR kan alltså användas för att bedöma normaliteten med avseende på hastighet, samt regelbundenheten hos muskelrörelser i läppar, tunga och underkäke. SMR visar även patientens förmåga att fort växla mellan olika artikulationsställen (Darley et al., 1975). Voice Onset Time (VOT) som mått på artikulatorisk precision Vid stavelseupprepning används ofta de tonlösa klusilerna /p/, /t/ och /k/. För att akustiskt skilja tonlösa från tonande klusiler, samt för att skilja klusiler från övriga 4

15 språkljud används måttenheten Voice Onset Time (VOT) (Özsancak et al., 2001; Lisker & Abramson, 1964). VOT definieras i litteraturen som intervallet mellan klusilens explosion och början av stämbandston, dvs. tonande segment, se Bild 2 (Lisker & Abramson, 1964; Engstrand, 2004). För tonlösa klusiler, sker explosionen före stämbandstonen varpå VOT blir positiv. För tonande klusiler, sker stämbandstonen före explosionen varpå VOT blir negativ (Engstrand, 2004). Såväl explosion som stämbandstonens början kan åskådliggöras i oscillogram som spektrogram. Om något eller båda dessa element saknas i en tonlös klusil, kan VOT inte uppmätas. Det kan då exempelvis röra sig om en ofullständig ocklusion, vilket resulterar i att den efterföljande explosionen uteblir. Luftläckage i form av exempelvis frikativt brus såväl som tonande segment under ocklusionsfasen, leder till svag eller icke existerande explosion. Om ett efterföljande tonande segment i form av vokal saknas, leder också detta till omätbart VOT-värde. Felaktiga produktioner av tonlösa klusiler kan innehålla dessa akustiska element isolerade eller i kombination med varandra (Ackermann et al., 1995; Pützer et al., 2008; Logemann & Fisher,1981; Özsancak et al., 2001). Andelen mätbara VOT-värden i en stavelserepetition utgör ett visst mått på artikulatorisk precision, då det för att kunna mäta en tonlös klusils VOT-värde krävs att artikulatorerna når avsett artikulationsställe så att det sker en adekvat ocklusion och explosion (Pützer et al., 2008; Ackermann & Ziegler, 1991; Ackermann et al., 1995; Özsancak et al., 2001). Bild 2. Realisering av klusilerna /pa/, /ta/, /ka/ i spektrogram och oscillogram. VOT visas med en linje. Hastighet kontra precision Stavelseupprepning innebär, i enlighet med beskrivningen ovan, att patienten skall producera så många stavelser som möjligt och så snabbt som möjligt (Ackermann et al., 1995; Tjaden & Watling, 2003; Darley et al., 1975). Man tänker sig då att artikulatorisk precision och artikulatorisk hastighet står i omvänt förhållande till varandra. Man har nämligen för många Parkinsonpatienter sett en opåverkad hastighet vad gäller stavelseproduktionen i förhållande till normalprestationen, trots att långsammare rörelser (bradykinesi) är ett av kardinalsymtomen för sjukdomen. Samtidigt har man kunnat konstatera att denna opåverkade hastighet skett på bekostnad av artikulatorisk precision, då de artikulatoriska rörelserna skett med minskad styrka och precision, dvs. articulatory undershoot, varpå en adekvat ocklusion inte varit möjlig (Ackermann & Ziegler, 1991; Ackermann et al., 1997; Ackermann et al., 1995). Ackermann et al (1995) visade dock att patienter med mer uttalade bradykinetiska problem inte lyckades upprätthålla normal hastighet med minskad artikulatorisk 5

16 precision, då de uppvisade såväl långsammare hastighet som reducerad artikulatorisk precision. Samma studie visade också på ökad hastighet vid stavelserepetition för vissa individuella patienter (Ackermann et al., 1995). Man kan alltså konstatera att det för Parkinsonpatienter som grupp tycks vara så att artikulatorisk hastighet påverkar artikulatorisk precision negativt vid stavelseproduktion, dock med vissa individuella undantag då Parkinsonpatienter inte utgör en helt homogen grupp (Ackermann et al., 1997; Duffy, 2005). Förmågan att upprätthålla ett normalt taltempo vid stavelserepetition verkar dock något mer typisk för hypokinetisk dysartri vid Parkinsons sjukdom än vid andra dysartrityper, då det i dysartriskt tal annars är vanligt med både nedsatt taltempo och articulatory undershoot (Ackermann & Ziegler, 1991; Darley et al., 1975). Detta omvända förhållande mellan taltempo och artikulatorisk precision är också vanligt i normalt tal, då en ökad talhastighet oftast beror på minskade artikulatoriska rörelser än på en faktisk tempoökning för dessa muskelrörelser (Kent, 1983). Studiens syfte Syftet med den aktuella studien var att undersöka effekter av DBS-stimulering i STN respektive czi genom stavelseupprepningar innehållande /p/, /t/ och /k/, med följande specifika mål: - att utröna huruvida det skett en förändring mellan de båda postoperativa förhållandena, dvs. med och utan stimulering, gällande andelen mätbara VOTresultat såväl inom lokalisationsgrupperna som mellan dem - att utröna huruvida det skett en förändring mellan de båda postoperativa förhållandena, dvs. med och utan stimulering, gällande antalet stavelser per sekund såväl inom lokalisationsgrupperna som mellan dem - att få en bild av om relationen mellan artikulatorisk hastighet och andel mätbara VOT-värden förändrades med och utan stimulering för respektive lokalisationsgrupp Metod Patienter Totalt 14 patienter med diagnostiserad Parkinsons sjukdom valdes ut från studien Speech, voice and swallowing outcomes after deep brain stimulation of the zona incerta and the pedunculopontine nucleus in Parkinson s disease: Comparison with stimulation of subthalamic nucleus. Patienterna hade uppfyllt operationskriterierna enligt CAPSIT- PD (Defer, Widner, Marié, Rémy och Levivier, 1999) och blivit opererade med DBS mellan åren på Norrlands Universitetssjukhus i Umeå. Patienterna valdes ut till den aktuella studien på basis av tillgängliga postoperativa 12-månadersinspelningar. Alla patienter var opererade bilateralt, med undantag för en STN-patient som var unilateralt opererad. Medelåldern vid operationstillfället var 62,2 år för STN-gruppen samt 61,8 år för czi-gruppen vilket gav en total medelålder på 62,0 år (åldersspann år). En gruppfördelning skedde med avseende på elektrodlokalisation så att antalet patienter initialt blev 8 i STN-gruppen respektive 7 i czi-gruppen. En patient i STNgruppen exkluderades senare på grund av att inspelningen inte mötte studiens inklusionskriterier för akustisk mätning. Detta gjorde att antalet patienter blev 7 i varje grupp. Patienternas tal innan operation hade ej bedömts av logoped, då inga avvikelser gällande tal hade noterats för patienterna under den preoperativa neurologiska undersökningen. 6

17 Inspelningsprocedur Patienterna spelades in vid 3 tillfällen. Första inspelningen skedde före operation (Pre) med medicinering med Levadopa (1,5 gånger vanlig dos) och utgör i den aktuella studien ett referensmått. De övriga två inspelningarna skedde 12 månader efter operation då stimulatorn varit av i 3 timmar (Post OFF) respektive på i 1 timme (Post ON). De båda postoperativa inspelningarna genomfördes under samma dag med stimulering som enda variabel då medicindosen var densamma, dvs. patientens vanliga dos. Dessa två inspelningar används i den aktuella studien för att utröna stimuleringseffekt. För uppgiften rörande stavelseupprepning, fick patienterna instruktionen att först repetera stavelsen /pa/, /ta/, /ka/ så jämnt som möjligt i normal talhastighet. Sedan uppmanades patienten att upprepa stavelserna så snabbt och jämnt som möjligt. Patienterna fick även höra en förlaga av repetitionen före varje egen produktion. Därefter producerades också stavelsesekvensen /pataka/ enligt mönstret ovan. För de tidigaste inspelningarna för 4 av 7 STN-patienter var instruktionen inte lika utförlig, då patienten direkt uppmanades att repetera snabbt och rytmiskt utan förlaga. De tidiga inspelningarna gjordes på DAT-band via en Panasonic SV-3800 DAT-spelare och överfördes digitalt till PC. Senare användes för digital inspelning Marantz PMD-660. Inspelningen skedde via en huvudfast kalibrerad mikrofon placerad 15 cm från munnen (Sannheiser MKE 2 P-C). Samtliga inspelningar skedde i ljudisolerad inspelningsstudio. Talmaterial Inspelningarna av stavelseupprepning valdes ut för mätning från inspelningar innehållande en första textläsning, rop, fonation av uthållna vokaler, stavelsupprepning samt en andra textläsning. Uppgifterna för stavelseupprepning var uppdelade i en AMRuppgift då de enskilda stavelserna /pa/, /ta/, /ka/ skulle produceras så snabbt och rytmiskt som möjligt, samt i en SMR-uppgift där den sammansatta stavelsen /pataka/ skulle produceras på samma sätt. Akustisk analys Akustisk analys skedde via tidssynkroniserade oscillogram samt spektrogram med programvaran Wavesurfer version (2005). VOT-mätningen skedde enligt den metod som rekommenderats av Lisker & Abramson (1964), dvs. genom att mäta tidsintervallet mellan klusilens explosion och de regelbundna svängningar som utgör den efterföljande vokalen. Båda författarna deltog i mätningarna och tilldelades mätningarna slumpvis, dock på så sätt att de mätte hälften var av varje lokalisationsgrupp. AMR-uppgiften För inspelningarna på AMR-uppgiften innehållande repetition av de enskilda stavelserna /pa/, /ta/, /ka/, togs första stavelsen bort för att undvika initieringseffekter. Stavelserna 2-11 (totalt 10 st) mättes, alternativt så många stavelser som patienten presterade om produktionen understeg 10 stavelser. För samtliga stavelser noterades huruvida ett VOT-värde gick att mäta. Slutligen mättes antal stavelser per sekund mellan andra och näst sista stavelsen. SMR-uppgiften För inspelningarna på SMR-uppgiften innehållande repetition av de sammansatta stavelserna /pataka/, inkluderades samtliga producerade stavelser för andelen mätbara VOT-värden, då denna uppgift hade ett mer begränsat antal producerade stavelser än AMR-uppgiften. Stavelserna 1-30 mättes (totalt 10 st av varje klusilstavelse). Om produktionen understeg 30 stavelser, mättes det totala antalet producerade stavelser. För samtliga stavelser noterades huruvida ett VOT-värde gick att mäta. Slutligen mättes 7

18 antal stavelser per sekund mellan andra /pa/, dvs. fjärde stavelsen, och slutet av produktionen. För de klusiler som uppvisade ocklusion samt efterföljande explosion och tonande segment, dvs. hade ett VOT-värde som kunde utläsas enligt den metod som redovisas i litteraturen (Lisker & Abramson, 1964), så klusilen räknades då som mätbar. Detta gällde också klusiler innehållande visst frikativt brus, men inte så mycket att ocklusion och explosion inte gick att finna. Klusilen räknades då som ej mätbar. Hit räknades också kontinuerligt tonande klusiler, då början av tonande segment ej går att utläsa. Dataanalys Ett minimikrav ställdes gällande antalet producerade stavelser för att yttrandet skulle få inkluderas i dataanalysen. Denna gräns gick vid 6 stavelser för AMR, respektive 4 stavelsesekvenser för SMR. Patienterna producerade ett lägre antal stavelser för den senare uppgiften på grund av dess ökade svårighetsgrad. Samtliga patienter utom en STN-patient kunde därmed inkluderas i dataanalysen, vilket gav 7 patienter i varje lokalisationsgrupp. Analysen fokuserades på de båda postoperativa tillfällena (Post OFF-Post ON), då en effekt dem emellan med största sannolikhet kan sägas vara ett resultat av stimulering (Deuschl et al., 2006; Gentil et al., 2003). Inspelningarna före operation (Pre) användes som referensmått. Procentsatsen för antalet mätbara VOT-resultat räknades ut för respektive patient, så också antalet stavelser per sekund. Därefter räknades medelresultaten ut för respektive patient för alla uppgifter under de två testtillfällena. Samtliga tre klusiltyper slogs ihop i såväl AMR- som SMR-uppgiften vid statistisk prövning. Detta möjliggjordes då ingen signifikans erhölls för klusilerna då de prövades separat. Hypotesprövning genomfördes med hjälp av programvaran SPSS version 18 (2009). Prövning skedde mellan såväl de två testtillfällena som lokalisationsgrupperna för andel mätbara VOT-värden samt antal stavelser per sekund. T-test användes för parvisa observationer vid prövning av skillnaden mellan testtillfällena. För prövning av skillnaden mellan grupperna användes 2 (mellan) x2 (inom) ANOVA. Alfanivån var <0,05 vid samtliga hypotesprövningar. Hypotesprövning gjordes för både AMR- och SMR-uppgiften. Regressionskoefficienten för förhållandet mellan varje patients medelvärde av andelen mätbara VOT-värden och hastighet räknades ut för de båda lokalisationsgrupperna vid de båda postoperativa tillfällena. Reliabilitet För att fastställa interbedömarreliabiliteten för VOT-mätningarna, mätte författarna om 10 % av varandras mätningar med avseende på distinktionen mätbart-omätbart VOTvärde. Reliabiliteten blev då 93,8 %. För antal stavelser per sekund mättes 10,7 % om på samma sätt som VOT-mätningarna. Av dessa låg 75 % inom felmarginalen +/- 0,047 stavelser per sekund, 83,3% låg inom +/- 0,21 och 100% låg inom +/- 0,69 stavelser per sekund. Resultat Realisering av klusiler Mätbara klusiler De klusilproduktioner där VOT kunde mätas uppvisade antingen en eller multipla explosioner. En majoritet av klusilproduktionerna var mätbara men innehöll samtidigt frikativt brus. De mätbara klusilerna producerades alltså antingen som klart mätbara 8

19 utan övriga akustiska element, eller innehållande samtidigt frikativt brus som dock inte påverkade produktionen så mycket att klusilen blev omätbar. Ej mätbara klusiler För de klusiler för vilka ett VOT-värde inte gick att mäta, var de två största anledningarna avsaknad av explosion samt påtoning av klusilen. Tonande klusiler räknades alltså som omätbara i denna studie då fokus låg på tonlösa klusiler och dessa inte ska innehålla tonande segment (Engstrand, 2004). Dessa typer av produktion kunde även förekomma samtidigt och med mer eller mindre samtidigt frikativt brus. Vissa produktioner utgjordes också enbart av frikativt brus. I de enstaka fall där patienten viskade, ledde detta till avsaknad av efterföljande tonande segment i form av vokal, vilket också det ledde till en omätbar produktion. En typ av felaktig produktion uppstod även då patienten producerade fel målklusil i form av fel klusiltyp på fel ställe. Andelen mätbara VOT-resultat Nedan visas ett resultat per uppgiftstyp, dvs. ett för AMR samt ett för SMR för respektive lokalisationsgrupp under de två testtillfällena, se Figur 1. STN Resultaten visade att andelen mätbara VOT-resultat minskade mellan tillfällena Post OFF-Post ON, från 77,70 % till 65,75 % för AMR-uppgiften. Denna minskning var signifikant (t(6)=2,544, p=0,044). För SMR-uppgiften hade viss minskning skett från 76,59 % till 73,38 %. Denna minskning var inte signifikant (t(6)=0,486, p=0,644). czi Resultaten visade att andelen mätbara VOT-resultat minskade mellan tillfällena Post OFF-Post ON för denna grupp, från 80,95 % till 50,95 %. Denna minsking närmade sig signifikans för AMR-uppgiften (t(6)=2,409, p=0,053). För SMR-uppgiften hade viss minskning skett från 63,45 % till 55,29 %. Denna minskning uppnådde inte signifikans (t=(6)=0,708, p=0,505). Inga signifikanta skillnader erhölls mellan de båda lokalisationsgrupperna oavsett uppgiftstyp (AMR: F(1,12)=0,185, p=0,675; SMR: F(1,12)=1,741, p=0,212). Interaktionseffekten var inte signifikant. 9

20 Figur 1. Medelvärden av % mätbara VOT-värden för de båda lokalisationerna under varje testtillfälle. Resultaten för STN-gruppen visas som gråa linjer och czi-gruppens resultat visas som svarta linjer. Uppgiftstypen AMR syns som heldragen linje, SMR visas som streckad linje. Antalet stavelser per sekund Nedan visas ett resultat per uppgiftstyp, dvs. ett för AMR samt ett för SMR för respektive lokalisationsgrupp under de två testtillfällena, se Figur 2. STN Resultaten visade att medelantalet stavelser per sekund mellan Post OFF-Post ON ökade från 5,13 till 5,54 för AMR-uppgiften samt från 5,6328 till 5,6332 för SMRuppgiften. Minskningen var inte signifikant för någon av uppgifterna (AMR: t(6)=-1,708, p=0,138; SMR: t(6)=-0,003, p=0,998). czi Resultaten visade att medelantalet stavelser per sekund mellan Post OFF-Post ON minskade från 4,997 till 4,839 för AMR-uppgiften samt från 4,903 till 4,701 för SMRuppgiften. Minskningen var inte signifikant för någon av uppgifterna (AMR: t(6)=1,154, p=0,293; SMR: t(6)=0,793, p=0,458). Inga signifikanta skillnader erhölls mellan de båda lokalisationsgrupperna oavsett uppgiftstyp (AMR: F(1,12)=1,067, p=0,322; SMR: F(1,12)=4,303, p=0,06). Interaktionseffekten var inte signifikant. De båda lokalisationsgrupperna ter sig dock olika, då STN-gruppen visar på en uppåtgående trend i form av ökat antal stavelser per sekund mellan de båda postoperativa tillfällena för AMR-uppgiften, samt ett oförändrat mönster för SMR-uppgiften. CZi-gruppen uppvisar en nedåtgående trend för både AMRoch SMR-uppgiften. 10

21 Figur 2. Medelvärden för antal stavelser per sekund för de båda lokalisationerna under varje testtillfälle. Resultaten för STN-gruppen visas som gråa linjer och czi-gruppens resultat visas som svarta linjer. Uppgiftstypen AMR syns som heldragen linje, SMR visas som streckad linje. Artikulatorisk hastighet i förhållande till andel mätbara VOT-värden Nedan visas de båda lokalisationsgruppernas prestation med avseende på andel mätbara VOT och hastighet på AMR- respektive SMR-uppgiften vid de båda postoperativa testtillfällena, se Figurerna 3 och 4. De 7 patienterna i varje grupp presenteras även individuellt för respektive testtillfälle. STN För AMR-uppgiften var regressionskoefficienten vid Post OFF -7,91 respektive -9,51 för Post ON. Detta innebär att linjens negativa lutning är brantare vid Post ON än vid Post OFF. För SMR-uppgiften var regressionskoefficienten vid Post OFF -10,10 respektive -3,19 för Post ON. Detta innebär att linjens negativa lutning är brantare vid Post OFF än vid Post ON. czi För AMR-uppgiften var regressionskoefficienten vid Post OFF -48,17 respektive -40,00 för Post ON. Detta innebär att linjens negativa lutning är brantare vid Post OFF än vid Post ON. För SMR-uppgiften var regressionskoefficienten vid Post OFF -23,02 respektive -33,86 för Post ON. Detta innebär att linjens negativa lutning är brantare vid Post ON än vid Post OFF. 11

22 Figur 3. Regressionslinje för förhållandet mellan artikulatorisk hastighet och andel mätbara VOTvärden för de båda lokalisationsgrupperna vid AMR-uppgiften, där STN visas som grå och czi visas som svart. Regressionskoefficienten visas vid respektive linje. Punkterna respektive fyrkanterna representerar de sju patienterna i varje grupp. Post OFF syns som heldragen linje, Post ON visas som streckad linje. Figur 4. Regressionslinje för förhållandet mellan artikulatorisk hastighet och andel mätbara VOTvärden för de båda lokalisationsgrupperna vid SMR-uppgiften, där STN visas som grå och czi visas som svart. Regressionskoefficienten visas vid respektive linje. Punkterna respektive fyrkanterna representerar de sju patienterna i varje grupp. Post OFF syns som heldragen linje, Post ON visas som streckad linje. 12

23 Diskussion Andelen mätbara VOT-resultat Ett av målen i denna studie rörde andelen mätbara VOT-resultat som mått på artikulatorisk precision, närmare bestämt hur denna kvot påverkas som ett resultat av DBS-stimulering för de båda lokalisationerna. Man kan då se en minskning i andelen mätbara VOT-resultat då stimulatorn är på- jämfört med avslagen för båda lokalisationsgrupperna oavsett typ av uppgift. Denna minskning var signifikant för STNgruppen för AMR-uppgiften. Motsvarande resultat för czi-gruppen närmade sig signifikans. En patients resultat skiljde sig dock från övriga gruppens genom en liten postoperativ ökning av andelen mätbara VOT-värden då stimulatorn var på, där övriga försöksdeltagare istället erhöll en mer eller mindre omfattande minskning. Då hypotesprövning via post hoc parvis testning med LSD genomfördes utan denne patient, erhölls dock en signifikant minskning för övriga gruppen (t(5)=2,697, p=0,043). Det är därför möjligt att denna gruppeffekt visat på större signifikans med ett större antal försöksdeltagare. Det har alltså skett en försämring vid stimulering hos de båda grupperna med avseende på andelen mätbara VOT-resultat som ett mått på artikulatorisk precision, vilken märks tydligast för AMR-uppgiften. Motsvarande resultat hos SMR-uppgiften var inte signifikant, trots att denna uppgift visat sig extra känslig för tidsmässiga avvikelser vid stavelserepetition (Tjaden & Watling, 2003). Detta kan till viss del bero på att minimigränsen för antal producerade stavelser för denna uppgift var lägre (totalt 12) än vid AMR (totalt 18), vilket gjorde att färre producerade stavelser kunde erhållas och mätas för SMR-uppgiften. Även det ringa antalet försöksdeltagare kan påverka. Man bör i framtida studier inkludera fler stavelseproduktioner från fler testdeltagare. Antalet stavelser per sekund Ingen signifikant förändring gällande stavelse per sekund kunde påvisas som ett direkt resultat av stimulering mellan Post OFF-Post ON. Däremot kunde det noteras att de båda grupperna ter sig något olika, även om denna skillnad inte var signifikant. Man kan dock ana vissa trender. Detta motiverar ytterligare studier med fler försöksdeltagare än i den aktuella studien, vilket kan öka möjligheten till signifikans. STN-gruppen tycks förbättras med stimulering med avseende på antalet stavelser per sekund, då denna siffra ökar då stimulatorn slås på för AMR-uppgiften och håller sig konstant för SMR-uppgiften. Motsvarande resultat för czi-gruppen är en minskning av antalet stavelser per sekund vid påslagen stimulator för såväl AMR- som SMR-uppgiften. Artikulatorisk precision i förhållande till artikulatorisk hastighet Med fokus på det omvända förhållandet mellan andelen mätbara VOT-värden och antalet stavelser per sekund, kan noteras att STN-gruppen har försämrats gällande andelen mätbara VOT-resultat, medan antalet stavelser per sekund har ökat eller förblivit oförändrat. CZi-gruppen tycks dock ha sådana svårigheter att försämring i form av en minskning skett både med avseende på andel mätbara VOT-värden och hastighet. Detta skedde trots att czi-gruppen under inspelningarna fick utförligare instruktioner än majoriteten av STN-gruppen. Det är därför inte troligt att de olika gruppresultaten uppkommit som ett resultat av förändringar i instruktioner. Det faktum att en av STNpatienterna var unilateralt opererad tycks inte påverka gruppens resultat, då denne patients resultat inte avvek från övriga gruppens. Det hade dock varit önskvärt att ha större experimentell kontroll, dvs. att samtliga patienter erhållit samma instruktioner, samt att alla varit bilateralt opererade. För STN-gruppen tycks resultaten överensstämma med den inledande teorin om articulatory undershoot, då ökad hastighet tycks innebära minskad artikulatorisk 13

24 precision (Ackermann & Ziegler, 1991; Ackermann et al., 1997; Ackermann et al., 1995). Regressionskoefficienten är genomgående negativ, vilket innebär en nedåtgående trend i prestation för båda lokalisationsgrupperna där andelen mätbara VOT-värden sjunker då antalet stavelser per sekund ökar. CZi presterar då sämre jämfört med STN-gruppen postoperativt oavsett stimulering och typ av uppgift. För själva stimuleringseffekten är det dock inte möjligt att dra några definitiva slutsatser, eftersom STN-gruppen visade en brantare lutning och därmed minskad prestation vid Post ON på AMR-uppgiften då czi visade brantare lutning på Post OFF, medan resultaten var precis de omvända för SMR-uppgiften. Mellangruppsskillnader Inga signifikanta skillnader mellan de båda lokalisationsgrupperna har kunnat påvisas i denna studie. Detta kan till viss del antas bero på det begränsade antalet försöksdeltagare. Man kan dock se vissa förändringsmönster specifika för respektive lokalisationsgrupp, vilka diskuterats ovan. Realisering av klusiler I enlighet med tidigare studier, kunde nedsatt artikulation noteras hos patienterna i den aktuella studien i form av ökad tendens till frikativisering av klusiler (Pützer et al., 2008; Logemann & Fisher, 1981; Özsancak et al., 2001). Detta gällde både mätbara och omätbara klusiler, då flertalet mätbara VOT-värden innehöll samtidigt frikativt brus samt då frikativt brus isolerat eller i kombination med andra akustiska fenomen utgjorde den vanligaste anledningen till omätbart VOT-värde. Den andra stora anledningen till felaktig produktion var stämbandston i segment som vanligtvis är tonlösa, dvs. påtoning. Som tidigare nämnts, utgör båda dessa felaktiga produktioner ett tecken på nedsatt artikulatorisk kontroll (Kent, R., et al., 1999a och 1999b). Framtida studier Det är av största vikt att i framtida studier med större antal försöksdeltagare undersöka och kartlägga också ytterligare aspekter av talet såsom röstintensitet, taltempo, prosodi, etc., för ytterligare kunskap om DBS-ingreppets effekt på talet i stort. Det vore även värdefullt att vidareutveckla den aktuella studien genom att inkludera resultaten från det preoperativa testtillfället för att undersöka generella effekter rörande talet efter operation. Det är då också önskvärt att i dessa studier inkludera och jämföra STN- samt czi-patienter med varandra med avseende på undersökta faktorer. En aspekt som inte undersökts i den aktuella studien är de resultat gällande generell grovmotorisk förmåga som DBS-operationen medfört för patienterna, vilken i framtida studier skulle kunna sättas i relation till förändringarna i talpåverkan. I den aktuella studien hade patienterna inte genomgått dysartribedömning före operation. En viktig aspekt för kommande studier är därför att noggrant kontrollera och utreda grad av dysartri hos patienterna före operation, för att kunna se eventuella operationseffekter hos de enskilda patienterna, såväl positiva som negativa. Det vore slutligen också intressant att utröna huruvida det föreligger någon skillnad i realisering mellan klusiltyperna, samt om dessa eventuella skillnader är lika för båda uppgiftstyperna och lokalisationsgrupperna. Det vore då också värdefullt att undersöka vad dessa fynd har för innebörd för individens förståelighet i tal. Slutsats Denna studie har visat att talet påverkas till det sämre vid DBS-stimulering i både STN och czi med avseende på andel mätbara VOT-resultat, vilket leder till en mer oprecis 14

25 artikulation av klusilerna /p/, /t/ och /k/. Med tanke på att enbart ett fynd erhöll statistisk sigifikans och några närmade sig signifikans, bör man dock tolka resultaten med viss försiktighet. Resultaten talar dock för att risken för talpåverkan är en faktor att väga in gentemot eventuella förbättringar av övrig motorik efter DBS-kirurgi. De båda lokalisationsgrupperna STN och czi uppvisar även generellt olika trender sinsemellan, vilket talar för att operation i dessa lokalisationer har olika effekt på talet. Teorin om articulatory undershoot tycks kunna appliceras på båda grupperna, dock uppvisar czi tendens också till samtidig hastighetsminskning med avseende på antal stavelser per sekund, där STN istället uppvisar en hastighetsökning vid stimulering. De fynd som gjorts i den aktuella studien banar väg för ytterligare studier på området. 15

26

27 Refrenser Ackermann, H., Hertrich, I., & Hehr, T. (1995). Oral diadochokinesis in Neurological Dysarthrias. Folia Phoniatrica et Logopaedica, 47, Ackermann, H., Konczak, J., & Hertrich, I. (1997). The temporal control of repetitive articulatory movements in Parkinson s disease. Brain and Language, 56, Ackermann, H., & Ziegler, W. (1991). Articulatory deficits in Parkinsonian dysarthria: An acoustic analysis. Journal of Neurology, Neurosurgery & Psychiatry, 54, Bejjani, B-P., Gervais, D., & Arnulf, I. (2000). Axial parkinsonian symptoms can be improved: the role of levadopa and bilateral subthalamic stimulation. Journal of Neurology, Neurosurgery & Psychiatry, 68, Benabid, A-L., Chabardes, S., Mitrofanis, J., Pollak, P. (2009). Deep brain stimulation of the subthalamic nucleus for the treatment of Parkinson s disease. The Lancet Neurology, 8, Darley, F.L., Aronson, A.E., & Brown, J.R. (1969a). Clusters of deviant speech dimensions in the dysarthrias. Journal of Speech and Hearing Research, 12, Darley, F.L., Aronson, A.E., & Brown, J.R. (1969b). Differential diagnostic patterns of dysarthria. Journal of Speech and Hearing Research, 12, Darley, F.L., Aronson, A.E., & Brown, J.R. (1975). Motor Speech Disorders. Philadelphia, London, Toronto: W.B. Saunders Company. D Alatri, L., Paludetti, G., Contarino, M., Galla, S., Marchese, M.R., & Bentivoglio, A.R. (2008). Effects of Bilateral Subthalamic Nucleus Stimulation and Medication on Parkinsonian Speech Impairment. Journal of Voice, 22, Defer, G-L., Widner, H., Marié, R-M., Rémy P., Levivier M. (1999). Core Assessment Program for Surgical Interventional Therapies in Parkinson s Disease (CAPSIT-PD). Movement Disorders,14, Deuschl, G., Herzog, J., Kleiner-Fisman, G., Kubu, C., Lozano, A., Lyons, K., Rodriguez- Oroz, M., Tamma, F., Tröster, A., Vitek, J., Volkmann, J., & Voon, V. (2006). Deep Brain Stimulation: Postoperative Issues. Movement Disorders, 21, Dromey, C., Kumar, R., Lang, A., & Lozano, A. (2000). An Investigation of the Effects of Subthalamic Nucleus Stimulation on Acoustic Measures of Voice. Movement Disorders, 15, Duffy, J. (2005). Motor Speech Disorders: Substrates, Differential Diagnosis, and Management. St. Louis, Missouri: Elsevier Mosby. Engstrand, O. (2004). Fonetikens grunder. Lund: Studentlitteratur. Farrell, A., Theodoros, D., Ward, E., Hall, B., & Silburn, P. (2005). Effects of Neurosurgical Management of Parkinson s Disease on Speech Characteristics and Oral Motor Function. Journal of Speech, Language, and Hearing Research, 48,