Institutionen för klinisk vetenskap, Intervention och teknik Logopedprogrammet, kurs 27 Huvudämne Logopedi Examensarbete D-nivå, 20 poäng Vårterminen 2009 Fonetogram som visuell feedback i intensiv röstterapi för tre patienter med Parkinsons sjukdom Författare: Karolina Norrlinder och Linnéa Olsson Handledare: Ellika Schalling, universitetslektor och Maria Södersten, docent Enheten för logopedi och foniatri, Karolinska Institutet
Institutionen för klinisk vetenskap, Intervention och teknik Logopedprogrammet, kurs 27 Huvudämne Logopedi Examensarbete D-nivå, 20 poäng Vårterminen 2009 Sammanfattning Bakgrund: Parkinsons sjukdom är en degenerativ sjukdom där cellförlust i substantia nigra leder till minskad produktion av transmittorsubstansen dopamin och därmed försämring av motoriska funktioner. Ca 89 % av personer med Parkinsons sjukdom drabbas av tal- och röstproblem vilka kännetecknas av minskad röststyrka, utjämnad prosodi, läckande och hes röstkvalitet, varierande taltempo samt oprecis artikulation. En behandlingsmetod som visat sig ge goda resultat är Lee Silverman Voice Treatment (LSVT/LOUD). Metoden har ett intensivt behandlingsupplägg med fokus på att höja röststyrkan. I behandlingen mäter logopeden kontinuerligt röststyrkan och ger muntlig feedback på patientens prestationer. Få studier har gjorts där visuell feedback integrerats i röstbehandling. Den direkta visuella återkopplingen på den egna rösten är särskilt viktig i de fall då patienten inte har en korrekt perceptuell auditiv återkoppling på sitt eget tal, vilket förefaller vara fallet hos personer med Parkinsons sjukdom. Syfte: Syftet med denna studie var att pröva intensiv röstbehandling med visuell feedback via fonetogram för patienter med Parkinsons sjukdom för att kartlägga för- och nackdelar både vad gäller behandlarens och patientens subjektiva upplevelser. Ett annat syfte var också att utvärdera behandlingsresultaten och jämföra med resultat från tidigare utförda studier med LSVT-behandling. Metod: I studien ingick 3 manliga patienter, 60-76 år, diagnostiserade med Parkinsons sjukdom med lätt till måttlig dysartri. Studien utformades enligt single-subject metodik med en A-B-A-design (withdrawal-reversal design). Tre baslinjeinspelningar gjordes före behandlingen, fyra inspelningar gjordes under behandlingen och tre baslinjeinspelningar gjordes efter behandlingen. Samtliga inspelningar omfattade läsning och spontantal för habituellt talfonetogram samt uthållen fonation. Före och efter behandling utfördes också maximalt röstfonetogram. Akustisk analys gjordes med Soundswell och Phog avseende fonationsfrekvens (Hz), intensitet (Leq (db) och SPL (db)), fonetogramarea (ST*dB) samt fonatorisk stabilitet (variationskoefficient F0). Vidare gjordes perceptuell analys av inspelningar gjorda före och efter behandling. Patienterna fick också skatta subjektivt upplevda tal- och röstproblem samt kommunikativ förmåga före och efter behandling med Rösthandikapp index (RHI) och Självskattningsformulär Om Förvärvade Talsvårigheter (SOFT), samt efter behandlingen utvärdera den visuella feedbackens roll i behandlingen. Resultat: Analys av baslinjemätningarna före och efter behandling visade på viss variation från gång till gång. Behandlingsdata visade på positiv utveckling av röststyrka och talfonetogramarea. Statistiskt signifikanta förbättringar erhölls för patienterna som grupp vad gäller, medel SPL (db), Leq (db), samt fonationsarean (ST*dB) i maximala röstfonetogram. Poängen på subskalan Fysiologi i RHI minskade signifikant. Resultaten visade att samtliga patienter fick förbättrade resultat både vid de akustiska och de perceptuella analyserna samt för de subjektiva skattningarna före och efter behandling. Resultaten från patienternas utvärdering av visuell feedback från fonetogram visade på mycket positiva upplevelser. Slutsats: Att arbeta med fonetogram som visuell feedback i intensiv röstbehandling för patienter med Parkinsons sjukdom underlättar både ur tekniskt och pedagogiskt perspektiv för behandlaren. För patienten är metoden lättbegriplig och lustfylld. För att kunna generalisera resultat bör en större studie göras. ii
Institutionen för klinisk vetenskap, Intervention och teknik Logopedprogrammet, kurs 27 Huvudämne Logopedi Examensarbete D-nivå, 20 poäng Vårterminen 2009 Phonetogram as visual feedback in intensive voice therapy for 3 patients with Parkinson s Disease Abstract Parkinson s disease (PD) is a degenerative disease and is caused by the loss of pigmented dopamine-secreting cells in the substantia nigra, which leads to impaired motor skills. Up to 89 % of patients with PD develop speech- and voice abnormalities characterized by reduced vocal loudness, reduced pitch inflection, breathiness, hoarseness, abnormal speaking rate and articulatory imprecision. A behavioral treatment that has shown positive results is the Lee Silverman Voice Treatment (LSVT/LOUD). It is an intensive treatment with focus on increased vocal loudness. The Speech Pathologist continuously measures vocal loudness and gives the patient verbal feedback on the performance. Few studies have been made of visual feedback integrated in the voice treatment. Instant visual feedback on the patient s voice is especially important for the patients with an abnormal auditory perception of their own voice, which seems to be the case in individuals with PD. Aim: The aim of the present study was try intensive voice treatment with visual feedback via phonetogram for patients with PD to examine advantages and disadvantages of the method seen from the speech therapists and the PD subjects perspective. An additional goal was to evaluate treatment results and compare with results from previous studies of LSVT treatment. Method: Three male subjects participated in the study, 60-76 years old and diagnosed with PD and mildmoderate dysarthria. The study used single-subject methodology with an A-B-A (withdrawal-reversal design). Three pre-treatment baseline recordings, four recordings during treatment and three post-treatment baseline recordings were made. All recordings included text reading and continuous speech for speech range profiles and sustained phonation. Voice range profiles were also completed before and after treatment. Acoustic analysis were performed using the Soundswell and Phog programs for measurements of phonation frequency (Hz), vocal intensity (Leq (db) and SPL (db)), phonation area (ST*dB), and phonatory stability (coefficient of variation of F0). Perceptual analysis of pre- and post-treatment recordings was also performed. Data from self-evaluation questionnaires concerning voice, speech and communication were collected. In addition, after treatment the subjects evaluated the visual feedback during the treatment. Results: Analyses of the baseline recordings pre- and post- treatment showed some individual session-to-session variation. Treatment data showed a positive development of vocal loudness and speech range profile area. Statistically significant improvements for the subjects as a group were shown for mean SPL, Leq (db) and voice range profile area. The score for physiology on the Voice Handicap Index (VHI) protocol was also statistically significantly reduced. Results show improvements for all subjects for perceptual and acoustic analyses as well as in self-evaluation questionnaires after treatment. The self-evaluations of the visual feedback during treatment were very positive. Acoustic data as well as results from perceptual analyses and self-ratings reflected improved voice after treatment for all patients. Conclusions: Visual feedback of speech range profiles facilitated intensive voice treatment of patients with PD both technically and pedagogically for the speech pathologist. For the patient, the method was fun and easy to comprehend. A study including a larger number of subjects is needed to test for possible generalization of the present results. iii
Innehållsförteckning 1 Bakgrund...1 1.1.1 Parkinsons sjukdom och dess påverkan på röst och tal...1 1.1.2 Behandling av hypokinetisk dysartri hos patienter med Parkinsons sjukdom...1 1.1.3 The Lee Silverman Voice Treatment (LSVT)...2 1.1.4 Fonetogram...4 1.1.5 Röstterapi med visuell feedback...5 1.2 Syfte...6 2 Metod...7 2.1 Patienter...8 2.1.1 Urval och rekrytering...8 2.1.2 Bakgrundsinformation om patienterna...9 2.2 Inspelningsprocedur... 10 2.2.1 Inspelning och teknisk apparatur... 10 2.2.2 Inspelning av habituellt talfonetogram och vokalfonation... 10 2.2.3 Inspelning av maximalt röstfonetogram... 11 2.3 Material... 11 2.3.1 Text- och bildmaterial... 11 2.3.2 Perceptuell bedömning... 11 2.3.3 Rösthandikappindex... 12 2.3.4 Självskattningsformulär Om Förvärvade Talsvårigheter... 12 2.3.5 Patienternas upplevelser av röstbehandling med visuell feedback... 13 2.4 Behandling... 13 2.4.1 Teknisk apparatur för behandling... 13 2.4.2 Tillvägagångssätt... 13 2.5 Analys... 15 2.5.1 Baslinje- och behandlingsdata... 15 2.5.2 Vokalfonation... 15 2.5.3 Habituella talfonetogram... 15 2.5.4 Maximala röstfonetogram... 16 2.5.5 Perceptuella bedömningar... 17 2.5.6 Rösthandikappindex och Självskattningsformulär Om Förvärvade Talsvårigheter... 17 2.5.7 Formulär för skattad subjektiv upplevelse... 17 iv
2.6 Statistiska beräkningar... 18 2.7 Forskningsetiska överväganden... 18 3 Resultat... 18 3.1 Baslinje- och behandlingsdata... 18 3.2 Akustiska data från talfonetogram och maximala röstfonetogram före och efter behandling... 21 3.2.1 Akustiska data från talfonetogram... 21 3.2.2 Akustiska data från maximala röstfonetogram... 21 3.2.3 Kvalitativ analys av maximala röstfonetogram... 21 3.3 Perceptuella bedömningar... 22 3.3.1 Intrabedömarreliabilitet... 22 3.3.2 Perceptuella bedömningar... 23 3.4 Självskattningsformulär... 25 3.4.1 RHI... 25 3.4.2 SOFT... 25 3.4.3 Formulär för skattad subjektiv upplevelse... 25 3.4.4 Patienternas deltagande i träning och hemuppgifter... 26 4 Diskussion... 26 4.1 Metod... 26 4.2 Resultat... 27 4.2.1 Baslinje- och behandlingsdata... 27 4.2.2 Habituella talfonetogram... 27 4.2.3 Maximala röstfonetogram... 27 4.2.4 Perceptuella bedömningar... 28 4.2.5 Patientens subjektiva skattningar av tal- och röstproblem... 29 4.2.6 Patienternas upplevelse av röstbehandling med visuell feedback... 29 4.2.7 Jämförelse med tidigare LSVT-studier... 29 4.3 Klinisk användbarhet... 30 4.3.1 Nytta för patienten... 30 4.3.2 Nytta för logopeden... 31 4.4 Förslag till vidare studier... 32 Slutsatser... 32 Tack... 33 Referenser... 34 v
1 Bakgrund 1.1.1 Parkinsons sjukdom och dess påverkan på röst och tal Nära sex miljoner människor världen över lider av Parkinsons sjukdom (Fox, Olson Ramig, Ciucci, Sapir, McFarland & Farley, 2006). Medelåldern för de som får diagnosen är 60 år, men för många utvecklas sjukdomen ännu tidigare (Ramig, Fox & Sapir, 2008). Parkinsons sjukdom är en degenerativ sjukdom som främst drabbar produktionen av transmittorsubstansen dopamin i de basala ganglierna (substantia nigra och corpus striatum). Brist på dopamin i de basala ganglierna leder till att de automatiserade rörelsemönstren, exempelvis gång, kroppshållning, andning, tuggning, sväljning, tal och ögonrörelser, försämras (Borg et al., 2008). I tidigare studier har det visat sig att ca 89 % av personer med Parkinsons sjukdom lider av tal- eller röstproblem (Trail, Fox, Ramig Olson, Sapir, Howard & Lai, 2005). Den försämrade kommunikationsförmågan är många gånger ett stort problem hos denna patientgrupp och deras närstående då denna ofta påverkar social delaktighet, psykologiskt välbefinnande och livskvalitet negativt. Trots den höga förekomsten av tal- och röstproblem hos patientgruppen är det få som får behandling. Den senaste undersökningen av behandlingsförekomst, som är från början av 90-talet, visar att endast 3-4 % fick behandling (Hartelius & Svensson, 1994). Sedan dess har metoder för behandling av hypokinetisk dysartri utvecklas och logopeder har fortbildats, vilket sannolikt innebär att fler patienter inom denna kategori numera får behandling. De perceptuellt mest utmärkande tal- och röstavvikelserna är minskad röststyrka, utjämnad prosodi, läckande och hes röstkvalitet, varierande taltempo samt oprecis artikulation. Samlingsnamnet för dessa symptom är hypokinetisk dysartri (Duffy, 2005). Jämfört med friska personer har personer med Parkinsons sjukdom ett minskat maximalt grundtonsomfång (Holmes, Oates, Phyland & Hughes, 2000). Röstproblem kan vara ett tidigt symtom på Parkinsons sjukdom, och både tal- och röstproblem ökar i takt med att sjukdomen utvecklas (Sapir et al, 2001). Den bakomliggande neurologiska orsaken till tal- och röstproblemen är okänd. Traditionellt har man kopplat dessa problem till nedsatt motorisk styrning av de viljemässiga rörelserna och till de övriga symtomen för Parkinsons sjukdom som rigiditet, bradykinesi, hypokinesi och tremor. En alternativ förklaring till tal- och röstproblemen är att det skulle finnas en störning i den auditiva återkopplingen som gör att personen med Parkinsons sjukdom upplever sin röst som starkare än den i själva verket är och därför inte kompenserar för den nedsatta röststyrkan (Ho, Bradshaw, Iansek & Alfredson 1999). Man har sett att personer med Parkinsons sjukdom kan öka röststyrkan och komma upp i normal röststyrka på uppmaning. Det som är intressant är att personen med Parkinsons sjukdom själv upplever att han/hon pratar starkt trots att lyssnaren uppfattar röststyrkan som normal eller svag (Dromey, Ramig Olson & Johnson, 1995), vilket stöder teorin om en auditiv störning. 1.1.2 Behandling av hypokinetisk dysartri hos patienter med Parkinsons sjukdom Olika typer av behandling av dysartri hos personer med Parkinsons sjukdom har studerats och utvärderats i flera studier. Man har bland annat studerat effekterna av medicinering med 1
Levodopa, neurokirurgi, transkortikal stimulering, larynxkirurgi och behavioristisk behandling (Sapir, Ramig & Fox, 2008). Medicinering med Levodopa har i vissa studier visat sig ge bättre andningsfunktion, prosodi, variation i röststyrka och förståelighet (De Letter, Santens, De Bodt, Van Maele, Van Borsel & Boon, 2007; De Letter, Santens, Estercam, Van Maele, De Bodt & Boon 2007; Ho, Bradshaw & Iansek, 2008). Senare studier visar på att medicinering med Levodopa visserligen ger bra effekt på rörligheten i armar och ben men inte minskar tal- och röstproblemen (Ramig et al, 2008). Även neurokirurgiska ingrepp såsom Deep Brain Stimulation av nucleus subtalamicus (DBS-STN) har visat sig ha goda effekter på de mer övergripande motoriska funktionerna i armar och ben (De Gaspari et al., 2006) men varierade resultat vad gäller tal och röst. Flera studier har till och med rapporterat dysartri som en sidoeffekt av DBS-STN (De Gaspari et al, 2006; Klostermann et al., 2008). Dias, Barbosa, Coracini, Maia, Marcolin & Fergni (2006) studerade effekten av upprepad transkranial magnetisk stimulering (rtms) på röst och tal hos 30 individer med Parkinsons sjukdom. rtms som applicerades på de områden av motorcortex som styr munmotoriken, men inte dorsolaterala prefrontala cortex, resulterade i signifikant förbättring av grundtonsfrekvens och röststyrka. Det behövs longitudinella studier för att undersöka långtidseffekter och eventuella sidoeffekter av rtmsbehandlingen. Sewall, Jiang & Ford (2006) använde sig av akustiska och perceptuella mätningar såväl som av Rösthandikappindex (RHI) för att utvärdera behandling av kollageninjektion i stämbanden hos sex personer med Parkinsons sjukdom. Studiens resultat visar att fem av de sex patienterna hade stor nytta av det fonokirurgiska ingreppet i form av ökat röstomfång (frekvens) och alla sex patienter fick en ökad röststyrka (db). Man såg även en ökning av maximal fonationstid och en sänkning av fonationströskeltrycket (cm H2O) hos patienterna. Patienternas skattningar med hjälp av RHI visade på upplevd förbättring av rösten hos fem av patienterna. Då kollagenet efter en tid absorberas av kroppen blev slutsatsen att detta är en medicinsk metod som temporärt ger positiv effekt på rösten hos personer med Parkinsons sjukdom (Sewall et al., 2006). Många studier indikerar att patienter med Parkinsons sjukdom drar nytta av röstbehandling (Le Dorze, Dionne, Julien & Ouellet, 1992; Trail et al., 2005). Traditionell taloch röstterapi som inriktats på främst på artikulation, taltempo och prosodi, har dock visat på viss förbättring men inte några stora bestående resultat för denna patientgrupp (Yorkston, 1996). Intensiteten i behandlingen verkar vara den främsta orsaken till mer långvariga resultat. 1.1.3 The Lee Silverman Voice Treatment (LSVT) Sedan slutet på 80-talet har forskare i Denver, Colorado, i USA utvecklat en behandlingsmetod som resulterat i vad som idag kallas The Lee Silverman Voice Treatment (LSVT) (Fox, Morrison, Olson Ramig & Sapir, 2002). The Lee Silverman Voice Treatment (vidare refererad till som LSVT) är en behavioristisk röstbehandlingsmetod som är speciellt framtagen och utformad för att passa patienter med Parkinsons sjukdom men som senare även prövats för patienter med andra neurologiska diagnoser som stroke (Wenke, Theodoros & 2
Cornwell, 2008), Cerebral Pares (Fox et al., 2006), Multipel Scleros och personer med ataktisk dysartri (Sapir et al, 2003, Kärrholt & Lindblad, 2009). Målet med LSVT-behandlingen är att öka röststyrkan genom många repetitioner av övningar med hög intensitet och med ett högintensivt behandlingsupplägg. En annan viktig del i behandlingen är att göra patienten medveten om sin röststyrka och om hur mycket patienten måste anstränga sig för att uppnå normal röststyrka, dvs. försöka omkalibrera uppfattningen av den egna röststyrkan (Fox et al., 2002). Den intensiva behandlingen sträcker sig över en fyra veckors period då patienten träffar en logoped en timme fyra gånger i veckan, dvs. totalt 16 behandlingstillfällen. LSVT-behandlingens innehåll och struktur: Återkommande röstövningar: Första delen av ett behandlingsbesök genomförs alltid på samma sätt. Man arbetar med upprepade uthållna /a:/, glissando på /a:/ uppåt respektive nedåt i frekvens. I övningarna med uthållna /a:/ tränas även duration, dvs. man försöker hålla ut vokalen så länge som möjligt. Genom hela behandlingen ligger övningarnas fokus på hög röststyrka. Logopeden visar före och patienten instrueras att göra som logopeden gör. På så sätt formar logopeden patientens röst, utan att ge några kognitivt belastande instruktioner. Det enda patienten uppmanas att göra är att ta i med stark röst. I denna del av behandlingen tränar man också funktionella vardagsfraser vilka utgörs av 10 fraser som patienten har nytta av i vardagen. Hierarkiska övningar: Andra delen av varje behandlingstillfälle arbetar man med läsning och spontantal med ökande svårighetsgrad under behandlingens gång, från enstaka ord till längre texter och konversation. Vilket material som används beror till viss del på den enskilde individens behov, önskemål och intressen. Sista dagarna av behandlingsperioden arbetar logoped och patient även utanför behandlingsrummet för att metoden ska kunna tillämpas i naturlig miljö. Hemuppgifter: Förutom behandlingarna hos logopeden ska patienten göra dagliga hemtränings- och tillämpningsuppgifter. Syftet med dessa är dels att öka träningsfrekvensen och dels att implementera rösttekniken i det vardagliga livet. Logopeden mäter vid varje behandling kontinuerligt patientens röststyrka med en decibelmätare och durationen av uthållna /a:/ med ett tidsur. Logopeden ger muntlig feedback till patienten genom att säga exempelvis bra, där fick du till en stark och fin röst och försöker få patienten att prestera ännu bättre genom aktivt stöttande. För att patienten ska känna efter och reflektera över vilken ansträngning som krävdes för att uppnå rätt styrka får denne skatta ansträngningsgraden på en skala från 0-10, där 10 är maximal ansträngning. Under behandlingen används även ljudinspelningar vid några tillfällen för att ge patienten auditiv feedback. Inspelningarna spelas upp så att patienten får höra exempel på hur det faktiskt låter när han/hon tar i och även för att höra hur svag rösten är när han/hon inte tar i. Detta ger motivation till patienten och möjliggör den s.k. omkalibreringen. LSVT har utvärderats vetenskapligt i många studier och har visat sig ge statistiskt signifikant förbättring även efter upp till två år efter avslutad behandling (Ramig Olson et al., 2001). 3
Efter behandling med LSVT har patienterna erhållit ökad röststyrka (SPL) med minst 8 db (30 cm), ökad duration av uthållen vokal, ökat röstomfång, större variation i grundtonsfrekvens i spontantal samt sänkt talhastighet. De positiva resultaten bekräftas även av perceptuella lyssnarbedömningar som visat på ökad styrka och förbättrad röstkvalitet (Fox, Morrison, Olson Ramig & Sapir, 2002). Som en följd av ökad röststyrka har man även sett förbättringar i form av tydligare artikulation och ansiktsuttryck. Även förbättrad sväljningsförmåga har observerats efter LSVT hos personer som innan behandlingen hade lätta sväljningssvårigheter (Sharkawi et al., 2002). Trots exklusiv fokus och träning på att öka röststyrkan ger behandlingen alltså spridningseffekter till styrningen av andra neurala system (Fox et al, 2002; Dromey et al, 1995). 1.1.4 Fonetogram Ett fonetogram är en bild i ett koordinatsystem med SPL (db) på y-axeln och F0 (Hz) på x- axeln med logaritmisk skala. På x-axeln visas även en halvtonsskala. Detta resulterar i en övre kontur som representerar maximal intensitet utmed frekvensomfånget och en undre kurva som representerar minimal röstintensitet utmed frekvensomfånget (figur 1b). Fonetogram kan användas vid inspelning av en personens habituella talröst (habituellt talfonetogram, figur 1a) eller vid inspelning av personens maximala röstomfång beträffande intensitet och fonationsfrekvens (maximalt röstfonetogram, figur 1b). Metoden kan användas kliniskt dels för dokumentation och analys av röstfunktion före och efter röstbehandling eller fonokirurgi, dels som visuell återkoppling till patienter under röstbehandling. Gramming har i flera studier, redovisade i en doktorsavhandling (Gramming, 1988), tagit fram experimentella och kliniska data för att utveckla inspelningar med manuella procedurer. På kliniker spelas fonetogram numera oftast in digitalt med en särskild programvara vilket resulterar i att fonetogrammet växer fram på datorskärmen vartefter inspelningen fortskrider (se figur 1 a och 1 b). Ju oftare personen befinner sig vid en viss punkt på fonetogrammet desto mörkare blir punkten. Figur 1a. Habituellt talfonetogram Figur 1b. Maximalt röstfonetogram Vid inspelning av ett talfonetogram används vanligen en text och/eller fritt berättande kring exempelvis en bild. Det maximala röstfonetogrammet får man fram då personen fonerar på uthållna /a/. Inspelningsprocedurerna av maximala röstfonetogram varierar och detaljerade redogörelser av dessa och den automatiska fonetografens utvecklingshistoria finns kartlagda och analyserade i tidigare studier varför vi valt att inte beskriva detta närmare i denna uppsats 4
(Lamarche, 2009; Nilsson, 2008; Berglund & Hallin, 2007; Pabon & Plomp, 1988). Främsta fokus i flera av dessa studier ligger på att utforska högsta och lägsta fonation beträffande SPL och F0 men också att göra kvalitativ bedömning av fonetogrammen (Berglund & Hallin, 2007; Holmberg, Ihre, & Södersten, 2007; Pabon & Plomp, 1988). Berglund & Hallin (2007) gav förslag på inspelningsmetod och analysförfarande av maximala röstfonetogram och testade 30 röstfriska män för att få fram normaldata. Resultaten visade att försökspersonerna hade en medelarea på 1706 ST*dB med maximala röstfonetogram respektive 142 ST*dB med habituella talfonetogram. Både i Berglund & Hallin (2007) och i Holmberg et al. (2007) påpekas vikten av att låta inspelningen av maximala röstfonetogram ta den tid som krävs för att personens ska kunna utforska hela röstomfånget (rekommenderat ca 15-35 min) samt att en standardisering av inspelningsmetod och procedur anpassad till dagens teknik är nödvändig för att resultaten ska kunna replikeras. I kvalitativa analyser av maximala röstfonetogram från fonastenipatienter och patienter med kontaktgranulom observerar man att den maximala arean (ST*dB) efter röstterapi har ökat främst på grund av utökad kapacitet i den svaga rösten - man når högre frekvenser och den undre konturen blir jämnare (Berglund & Hallin, 2007; Holmberg et al., 2007). Liknande resultat har visats i andra studier (Speyer, Wieneke, van Wijck-Warnaar, & Dejonckere, 2003). Kliniskt kan en ökad maximal area vara resultatet av en förbättring i röstkapacitet och därmed anses vara en positiv effekt av röstterapi för fonastenipatienter (Holmberg et al., 2007). Även för patienter med Parkinsons sjukdom kan det maximala röstfonetogrammets area förväntas öka till följd av intensiv röstterapi då denna patientgrupp har ett minskat maximalt grundtonsomfång (Holmes et al., 2000). I det kliniska arbetet med röstpatienter är det viktigt att kunna utvärdera patientens röst på ett objektivt sätt och att motivera patienten att bli mer delaktig i behandlingen. Med hjälp av fonetogram som visuell feedback kan man få omedelbar visuell återkoppling av tonhöjd och röststyrka via en datorskärm. Den direkta visuella återkopplingen på den egna rösten är särskilt viktig i de fall då patienten inte har en korrekt perceptuell auditiv återkoppling på sitt eget tal, vilket förefaller vara fallet hos personer med Parkinsons sjukdom. 1.1.5 Röstterapi med visuell feedback Caird och Scott (1983) gjorde en jämförelsestudie där 12 patienter med Parkinsons sjukdom gavs behandling med visuell feedback och 12 patienter samma behandling utan feedback med målet att höja tonläge och röststyrka hos patienterna. Patienterna gavs feedback på dessa röstparametrar genom en röststyrd ljuskälla kallad Vocalite. Graderingar av patienternas prosodiska avvikelser före och efter behandling visade på en 33-procentig förbättring hos patienterna utan visuell feedback och en 45-procentig förbättring hos dem med visuell feedback. I en single-case studie (Le Dorze et al., 1992) använde man sig av programmet Speech Viewer i behandlingen för att ge en patient med Parkinsons sjukdom både visuell och auditiv feedback. Tekniken beskrivs både ha guidat patienten i behandlingen likväl som dokumenterat resultatet av behandlingen vilket slutligen bland annat förbättrat prosodin. Man uppmuntrar till studier som utvärderar resultaten av röstbehandling, med respektive utan, denna typ av feedback. 5
I två svenska studier, (Berglund & Hallin, 2007; Holmberg et al., 2007), påpekar författarna att försökspersonerna uppskattat den visuella feedbacken från fonetogrammen som de fått vid inspelning av maximala röstfonetogram och tyckt att det varit mycket roligt att kunna tävla med sig själv. Denna faktor tros ha uppmuntrat försökspersonerna att utöka fonetogramarean ytterligare. I Holmberg et al (2007) beskriver man hur den visuella feedbacken från fonetogrammen underlättade vid förklaringar och för förståelse av interaktion mellan tonhöjd och intensitet samt att fonetogram torde vara ett användbart redskap på röstkliniken vid behandling och utvärdering av röstterapi. Direkt visuell feedback har även använts i studier inom andra områden och där gett goda resultat (Howard et al., 2007; Laukkanen, Syrj, Laitala & Leino, 2004). Laukkanen et al. (2004) lät 12 skådespelarstudenter delas in i två lika stora grupper där ena gruppen fick röstträning med biofeedback från en spektrumanalys medan den andra gruppen fick enbart röstträning. Man såg där förbättring hos både grupperna men ett något bättre resultat i biofeedbackgruppen. Howard et al (2007) lät två sånglärare använda sig av programmet WinSingad som ger direkt visuell feedback i form av bland annat ett spektrogram. Samtliga studenter och lärare fick utvärdera metoden. Lärarna fann det mycket lätt att integrera dataprogrammet i behandlingen och att det bidrog i inlärningsprocessen. Studenterna tyckte att feedbacken gav en ytterligare dimension till det som röstläraren förklarade och flera uttryckte en önskan om att kunna använda sig av programmet vid hemträning. Yorkston, Beukelman, Strand & Bell (1999) beskriver att feedback på resultat är viktigt vid motorinlärning. För bästa resultat bör feedbacken komma så nära inpå själva utförandet som möjligt. Vidare är det en stor fördel om instruktion och feedback integrerar olika perceptuella stimuli, exempelvis visuella och auditiva, för att förstärka inlärningen av beteende. 1.2 Syfte Syftet med denna studie var att pröva intensiv röstbehandling med visuell feedback via fonetogram för personer med Parkinsons sjukdom för att ta reda på fördelar och nackdelar med metoden både vad gäller behandlarens och patientens subjektiva upplevelse. Ett annat syfte var att utveckla begrepp och metodik för fonetogram som visuell feedback i intensiv röstterapi och jämföra resultat med behandlingsresultat från tidigare LSVT-studier gällande personer med Parkinsons sjukdom. Frågeställningar: Hur upplever patienter och behandlare fonetogrammets möjlighet att ge visuell feedback under intensiv röstterapi? Vilken effekt har intensiv röstterapi med visuell feedback via fonetogram hos personer med Parkinsons sjukdom? Förbättras patientens subjektiva upplevelse av sin tal- och röstfunktion efter behandling med fonetogram som visuell feedback i intensiv röstterapi? 6
2 Metod Studien utformades enligt single-subject metodik med en A-B-A-design (withdrawal-reversal design). Tre patienter med Parkinsons sjukdom fick intensiv röstbehandling, enligt samma utformning och med samma intensitet som LSVT, men med tillägg av visuell feedback i form av fonetogram. Baslinje: Inspelningarna: Tre inspelningar gjordes före (F) behandling (baslinje F) vid 3 separata tillfällen. Fyra inspelningar gjordes under behandling (behandlingsdata), en varje vecka. Till sist gjordes tre inspelningar efter (E) behandlingen (baslinje E) vid tre separata tillfällen. Totalt gjordes 10 inspelningar per patient under 6 veckors tid (se tabell 1). Material: Liksom i tidigare LSVT-studier (Ramig et al., 2008) fick patienterna vid samtliga inspelningar producera röst- och talmaterial i form av: uthållen fonation av /a:/, textläsning och spontantal. I samband med den andra inspelningen under baslinje F och baslinje E så gjordes även ett maximalt röstfonetogram. Före och efter behandling: Studien omfattade också akustiska och perceptuella analyser av tal/röstinspelningarna före och efter behandlingsperioden. Dessa analyser gjordes på inspelningen från den första baslinje F samt inspelningen från den första baslinje E. Studien omfattade även insamling och analys av självsvarsformulär/enkäter (Rösthandikapp Index, RHI och Självskattningsformulär Om Förvärvade Talsvårigheter, SOFT) före och efter behandlingen samt patientens subjektiva skattning i ett skattningsformulär efter behandling. Dessa samlades in i samband med de inspelningar som anges i tabell 1 nedan. Inspelningnr Habituellt talfonetogram, uthållna /a:/ Före behandling (vecka 1) Behandling (vecka 2-5) Efter behandling (vecka 6) 1 2 3 4 5 6 7 8 9 10 Första baslinje Andra Tredje Första Andra baslinje baslinje Behandlingsdatingsdatingsdatingsdata Behandl- Behandl- Behandl- baslinje baslinje F F F E E E x x x x x x x x x x Tredje baslinje Maximala röstfonetogram x x RHI och SOFT x x Subjektiv skattning x Tabell 1. Tidsschema över inspelningar och insamlat material 7
2.1 Patienter 2.1.1 Urval och rekrytering Patienterna rekryterades konsekutivt från den aktuella väntelistan på logopedkliniken vid Huddinge sjukhus. Patienterna hade då stått i kö från 3-6 månader i väntan på LSVTbehandling. Ambitionen var att välja försökspersoner som var representativa för patienter som vanligen behandlas med LSVT. Vid tillfället för urvalet fanns endast en kvinna varför beslut fattades att ha en försöksgrupp bestående av enbart män. Samtliga 4 patienter hade sökt hjälp pga. av upplevda röstproblem och hade bedömts av legitimerad logoped som lämpliga kandidater för LSVTbehandling. Inklusionskriterier för patientgruppen var följande: Man i ålder 55-80 år Diagnostiserad med Parkinsons sjukdom Lätt till måttlig dysartri till följd av sjukdomen Bedömd av legitimerad logoped som lämplig kandidat för LSVT-behandling enligt kriterierna: Har förmåga att öka röststyrkan på uppmaning, Får förbättrad röstkvalitet och/eller lägre taltempo vid ökning av röststyrkan. Motiverad till LSVT-behandling En av studiens handledare kontaktade per telefon de fyra första patienterna på väntelistan och informerade om studien. Handledaren förklarade att behandlingen skulle bestå av LSVT men med något modifierat upplägg. Patienterna fick sedan betänka förslaget och återkomma om de var tveksamma. Samtliga patienter tackade ja vid första telefonkontakten. Patienterna kontaktades vidare per telefon av författarna för att kunna anpassa tidsschemat för behandlingarna efter patientens eventuellt varierande dagsform eller övriga åtaganden. Därefter skickades information om studien till patienterna via brev innehållande en kort beskrivning av studiens syfte, behandlingens upplägg, schemat, fonetograminspelning, beräknad tidsåtgång och kontaktuppgifter. I brevet informerades också om att patienten när som helst fick avsluta påbörjad behandling utan att det skulle påverka eventuell framtida behandling (se bilaga 1). Vid ett informationsmöte fick patienterna möjlighet att ställa frågor både till författarna och till handledarna samt skriva på samtycke för medverkan i studien (se bilaga 2). Patienternas individuella scheman för de totalt 6 veckorna delades ut och tiderna stämdes av. En patient uteslöts från materialet under sista behandlingsveckan pga. försämrat allmäntillstånd och därmed ökade synsvårigheter vilket gjorde det omöjligt för honom att tillgodogöra sig visuell feedback via datorskärmen. Av etiska skäl genomförde dock författarna hela behandlingsperioden även med denna patient. I det slutgiltiga materialet ingick 3 män som kodades till Pat 1, Pat 2, Pat 3. I samband med första inspelningen av varje patient gjordes en bedömning av patientens grad av dysartri. Denna gjordes för att kunna bedöma om patienten kvalificerade sig till gruppen lätt till måttlig dysartri enligt inkluderingskriterierna. Vid bedömning av 8
patienternas dysartri användes dysartritest (Hartelius & Svensson, 1990). I detta dysartritest testas och bedöms funktionerna andning, fonation, oralmotorik, artikulation, prosodi samt förståelighet i sex olika deltest. Alla deltestpoäng, ett värde mellan 0-4 (normal-avvikande), räknades ut som ett medelvärde för att få fram individens dysartripoäng. Testet utfördes av två försöksledare (författarna till denna uppsats). För att testet skulle utföras så korrekt och likvärdigt som möjligt närvarade båda testledarna under hela testet och utförde var sin del av testet. Samma del av testet utfördes av samma testledare vid varje bedömning. Vid bedömningen gjordes också en videoinspelning av patienten för att författarna skulle kunna få ytterligare tillfälle att göra en bedömning vid eventuell osäkerhet kring patienternas testresultat. Inte i något av fallen behövde ytterligare bedömningar göras. 2.1.2 Bakgrundsinformation om patienterna Information om patienterna samlades in via journalanteckning, samtal och bedömningar. Informationen sammanställdes i tabell 2 samt beskrivs närmare nedan. Ingen av patienterna hade fått logopedbehandling för dysartri tidigare, varit föremål för neuro- eller stämbandskirurgi eller använt rösten professionellt. Medicinering samt sjukdomstillstånd förändrades inte under studiens gång för någon av patienterna. Tabell 2. Sammanställning av allmän information om patienterna. Pat 1 Pat 2 Pat 3 Ålder 61 år 76 år 60 år Tid sedan diagnos 2,5 år 5 mån 10 år Tid sedan första röstproblemet Ca 6 mån ca 1,5 år ca 3 år Parkinson medicinering Madopark, Sifrol, Levodopa Geopark Stalevo, Sifrol, Arthtrotec, Seleglin, Remeron, Behepran, Folacin, Madopark Quick Sammanlagd dysartripoäng 1,08 0,74 0,55 Grad av dysartri Måttlig Lätt-måttlig Lätt Röstanvändning Måttlig Frekvent Måttlig Pat 1: Pat 1 besvärades av en hes och svag röst vilken främst noterats i bullriga miljöer samt i samtal med fler än tre personer. Han upplevde att rösten blivit svagare och mer monoton. Han tyckte även att han fått ett ljusare tonläge samt att taltempot blivit snabbare. I dysartritestet (Hartelius & Svensson, 1990) uppvisade Pat 1 något stel ansiktsmimik, svårigheter med diadochokinesi samt inskränkt läppspridning. Han hade påtagligt svag röststyrka men kunde höja intensiteten på uppmaning med mer instabilt röstläge som följd. Taltonläget var högt och mycket begränsat nedåt. Patienten använde främst sin röst i samtal med frun i hemmet. Vidare upplevde han en försämring i symtom på eftermiddagar varför han fick en förmiddagstid för både röstbehandling och inspelning. Pat 1 var mycket motiverad till behandling. Patienten hade läs- och skrivsvårigheter sedan yngre skolålder. Pat 2: Pat 2 besvärades av en något svag, hes röst och ett salivläckage i ena mungipan. Han tyckte sig ha blivit piggare och rakare i kroppshållningen samt att talet blivit tydligare sedan medicineringen sattes in. Det var främst omgivningen som påpekat röstförändringarna. I 9
dysartritestet (Hartelius & Svensson, 1990) uppvisade Pat 2 något stel ansiktsmimik samt viss slapphet i höger mungipa. Rösten hade ett lågt taltonläge och uppfattades som något svag. Patienten kunde höja röstintensiteten på uppmaning. Pat 2 hade genomgående något odistinkt artikulation, men god förståelighet av talet. Under en vanlig dag använde Pat 2 vanligtvis sin röst i samtal med kollegor och familj. Patienten erhöll DPNS- behandling (Deep Pharyngeal Neuromuscular Stimulation) från december 2006 till och med januari 2007. Han upplevde därefter subjektiv och objektiv förbättring i form av tydligare tal, starkare röst, minskat salivläckage samt mindre omfattning och förekomst av aspiration vid sväljning. Effekten började dala långsamt varför han önskade få röstbehandling. Pat 3: Hade Parkinsons sjukdom med vänstersidig övervikt. Pat 3 besvärades av överrörlighet och omotiverade huvudrörelser. Symtom på talsvårigheter hade kommit smygande under åren och yttrat sig i ett svagt och snabbt tal. Pat 3 besvärades vidare av odistinkt artikulation, försvagad röststyrka och heshet. Pat 3 beskrev sig själv som nasal, men att han även varit det innan han fick Parkinsons sjukdom. Vid bedömning med dysartritestet (Hartelius & Svensson, 1990) syntes medrörelser i huvud och ibland armar. Pat 3 kunde öka röststyrkan adekvat. En något oregelbunden andningsfrekvens noterades. Röststyrkan upplevdes något svag och taltonläget bedömdes vara normalt till högt. Vidare observerades odistinkt artikulation samt något monoton intonation. Han använde vanligtvis sin röst i hemmet. Patienten uppgav att medicineringen fungerade olika bra olika dagar och att främst överrörligheten kunde variera. Vid första besöket saknade Pat 3 tre tänder i överkäken och hade en inbokad tid för att få protes. Pga. detta så sköts inspelning och behandling upp, ungefär en vecka, tills det att protesen var insatt. Dysartribedömningen gjordes innan tandprotesen var insatt. Då detta inte var en bedömningsparameter utan enbart ett inklusionskriterie för studien och talet inte kunde anses påverkas märkbart så gjordes testet inte om. 2.2 Inspelningsprocedur 2.2.1 Inspelning och teknisk apparatur Alla inspelningar före, efter och under behandlingarna ägde rum i logopedklinikens inspelningsstudio på Universitetssjukhuset. Patienterna bar en huvudburen, rundupptagande mikrofon (Sennheiser MKE-2). Mikrofonen var placerad med 15 cm avstånd från mitten av patienternas mun och kalibrerad för 30 cm (Schutte & Seidner, 1983). För inspelningarna av fonetogram användes datorprogrammet Phog (Saven Hitech AB). Kalibrering för fonetograminspelningen gjordes enligt anvisningarna i Phog med inställningen på 25 ms för att registrera fonation. Patienterna fick sitta ned vid samtliga inspelningar. Vid inspelningarna sköttes teknik och registrering av någon av klinikens dokumentationstekniker som normalt gör alla inspelningar av patienter före och efter behandling. Inspelningen av behandlingsdata (se tabell 1) gjordes alltid före behandlingen för att inte påverkas av dagens träningstillfälle. 2.2.2 Inspelning av habituellt talfonetogram och vokalfonation Båda försöksledarna närvarade i inspelningsstudion. En av försöksledarna instruerade patienten att säga sitt namn, personnummer, dagens datum och därefter läsa texten på pappret. Patienten ombads därefter att fritt beskriva bildserien med ungefär en mening per bild. 10
För att kunna få ett mått på röststabilitet hos patienten ombads denne därefter att hålla ut ett långt /a:/. Patienten instruerades att ta ett djupt andetag och hålla ut ett /a:/ så länge som möjligt. Inspelningen av uthållna vokaler på /a:/ varierade mellan 1 till 3 försök beroende på hur väl patienten lyckades. Vid ett par tillfällen gled en av patienterna över i ett /å:/ men ombads då att hålla sig till /a:/ och inspelningen gjordes om. Samma instruktion gavs vid alla inspelningstillfällen trots att patienterna ibland uttryckte att de visste vad de skulle göra. 2.2.3 Inspelning av maximalt röstfonetogram Inspelning av patienternas maximala röstomfång med avseende på fonationsfrekvens och dynamik (Gramming, 1988) gjordes direkt efter den andra baslinjeinspelningen före och efter behandlingsperioden (se tabell 1). Proceduren var densamma vid båda inspelningstillfällena och hela inspelningen sköttes av försöksledarna. Teknik och instruktioner sköttes alltid av samma försöksledare för att uppnå så lika instruktion som möjligt vid de båda inspelningstillfällena. Patienterna fick under hela inspelningen direkt feedback av F0 och SPL via fonetogram som visades på en datorskärm inne i studion. Innan inspelningen startade fick varje patient själv bestämma optimalt avstånd till skärmen för att kunna se bilden så bra som möjligt. Ett glas med vatten placerades hos patienten som fick dricka vid behov under inspelningen. Inspelningen inleddes med att försöksledaren inne i studion förklarade fonetogrammets axlar och patienten fick även testa att fonera för att själv kunna se och förstå metoden. Instruktionerna var initialt samma för varje patient enligt inspelningsprocedur beskriven i Berglund & Hallin (2007). Detta innebar att patienterna fick fonera med valfri röstkvalitet (dock ej knarr) i glissandon och rop, samtidigt som fonetogrammen visades på datorskärmen och tjänade som direkt visuell återkoppling. Först byggdes den undre konturen ut (svag röst) och sedan den övre (stark röst). Det lades ner mycket arbete på att få ett så genomarbetat fonetogram som möjligt. Ett undantag från den inspelningsprocedur som Berglund och Hallin beskriver var att patienterna i denna studie fick sitta ner då detta bedömdes lämpligast med hänsyn till Parkinson-diagnosen. Tekniken med att ropa ha-ha som Berglund & Hallin (2007) beskrev användes inte heller. Dock märktes det en bit in i inspelningarna vilka instruktioner som passade respektive patient bäst varför instruktionerna och mängden instruktioner kom att variera något för att uppnå maximal area. 2.3 Material 2.3.1 Text- och bildmaterial För inspelning av talrösten användes standardtexten Ett svårt fall samt en bildserie där patienterna fick berätta fritt kring händelseförloppet. Texten och bildserien används vid rutininspelningar av röstpatienters habituella talfonetogram på logopedkliniken vid Karolinska Universitetssjukhuset. 2.3.2 Perceptuell bedömning Perceptuell bedömning av inspelningar före och efter behandling gjordes, av två erfarna logopeder, med ett bedömningsformulär som författarna utformat utifrån typiska tal- och röstegenskaper hos personer med Parkinsons sjukdom (Duffy, 2005). Inspelningsfilerna, som 11
var duplicerade och placerade i slumpvis ordning, skickades till bedömarna tillsammans med instruktioner och bedömningsformulär (se bilagor 4 och 5). Bedömning av de olika tal- och röstegenskaperna gjordes med 100 mm och 200 mm visuella analog-skalor (VA-skalor). På skalorna som var 100 mm motsvarade 0 mm avsaknad av röst/talparametern och 100 mm motsvarade stor förekomst av röst/talparametern. De parametrar som bedömdes var: avvikande röst/tal monotoni otydlig artikulation hyperfunktionell/pressad läckande skrovlig instabil klang två valfria tilläggsparametrar taltonläge talhastighet röststyrka De tre sista parametrarna bedömdes utifrån 200 mm VA-skalor där 0 mm motsvarade låg/lågt, 100 mm motsvarade normal/normalt och 200 mm motsvarade hög/högt. Bedömarnas uppgift var att lyssna på ljudfilerna och i konsensus markera med ett kryss på linjen hur väl påståendet stämde överens med rösten de hörde på inspelningen. 2.3.3 Rösthandikappindex Före och efter behandlingen fick patienterna fylla i formuläret Rösthandikappindex, RHI (Ohlsson & Dotevall 2009; Jacobson, Johnson, Grywalski, Silbergleit, Jacobson & Benninger, 2007). Formuläret består av 30 påståenden om den subjektivt upplevda röstfunktionen i det dagliga livet och kan delas upp i tre subskalor (1) funktion (2) fysiologi och (3) emotion med 10 påståenden under varje. Påståendena skattades av patienterna på en skala 0-4 (0=aldrig, 1=nästan aldrig, 2=ibland, 3=nästan alltid, 4=alltid). Högre poäng motsvarar ett större upplevt röstproblem. Maximal poäng är 120. Vid utdelning av Rösthandikappindex gav försöksledarna en kort muntlig instruktion om formulärets innehåll och syfte. Patienten uppmanades fylla i formuläret hemma för att sedan återlämna vid nästa tillfälle. Om patienten eller försöksledaren vid inlämnandet hade frågor kring någon fråga så togs detta upp. 2.3.4 Självskattningsformulär Om Förvärvade Talsvårigheter Patienterna fick även fylla i formuläret Självskattningsformulär Om Förvärvade Talsvårigheter, SOFT, före och efter behandling (Hartelius, Elmberg, Holm, Lövberg & 12
Nikolaidis, 2008). Påståendena i SOFT avser att ge information om hur personer med talsvårigheter uppfattar sig själv och sina problem. Påståendena utgår ifrån ICF (Klassifikation av funktionstillstånd, funktionshinder och hälsa) på så sätt att del A omfattar påståenden som avser tal som funktion, del B påståenden som avser tal som aktivitet och delaktighet. Del C slutligen omfattar personliga faktorer och omgivningsfaktorer. Påståendena skattades av patienterna på en skala 0-3 (0= stämmer inte alls, 1= stämmer inte helt och hållet, 2= stämmer för det mesta, 3= stämmer precis). Även detta formulär fick patienten fylla i hemma. 2.3.5 Patienternas upplevelser av röstbehandling med visuell feedback För att få en bild av hur patienterna upplevde arbetssättet med visuell feedback via fonetogram fick patienterna, efter att behandlingsperioden var avslutad, svara på 6 frågor kring detta med hjälp av visuella analogskalor (VAS). Då ett lämpligt testmaterial för detta ändamål inte fanns att tillgå så utformade författarna ett eget formulär. I formuläret användes ord och begrepp som patienterna bekantat sig med under behandlingsperioden. Patienterna skattade hur roligt/tråkigt det var att arbeta med fonetogram som visuell feedback samt till hur stor hjälp det var att se röststyrka och röstfrekvens direkt på skärmen under genomförandet av de olika övningarna (se bilaga 3). 2.4 Behandling 2.4.1 Teknisk apparatur för behandling Under behandlingstillfällena fick patienterna visuell feedback i form av röststyrka (db) och frekvens via fonetogram i datorprogrammet Phog (Saven Hitech AB). Patienterna bar en huvudburen rundupptagande mikrofon som placerades med 10 cm avstånd från mitten av patientens mun och kalibrerad för 30 cm (Schutte & Seidner, 1983). Det interface som användes var DSP Audio Interface Box (Nyvalla DSP). Under behandlingen användes även ett tidtagarur (SEIKO, SO31-4010) för tidtagning av uthållen fonation. 2.4.2 Tillvägagångssätt Den intensiva röstbehandlingen hade, gällande tidschema och utförande, samma upplägg som traditionell LSVT- behandling. Detta innebar behandling hos författarna 1 timme 4 ggr i veckan i 4 veckors tid samt hemuppgifter. Behandlingen utfördes av författarna under handledning av legitimerad LSVT- logoped. En av författarna hade själv gått LSVTutbildning och båda författarna hade auskulterat på LSVT- behandlingar. Behandlarna hade gemensamt ansvar för varje patient för att uppnå en så likvärdig behandling som möjligt samt för att undvika rösttrötthet hos behandlarna på grund av den höga röstbelastningen. Patienterna erhöll under behandlingen visuell feedback via fonetogram i programmet Phog. Patienten satt med datorskärmen rakt framför sig, på ca 50 cm avstånd, och behandlaren snett framför vid sidan av datorskärmen (bild 1). Emellanåt utfördes övningarna ståendes (bild 2). 13
Bild 1. Patienten t. v. instrueras av behandlaren. Bild 2. Övningarna utförs ståendes. (Konstruerade bilder) Vid de första behandlingstillfällena undervisades patienterna om hur fonetogrammet var uppbyggt och hur de med sin egen röst, kunde påverka avtrycket på skärmen genom att variera röststyrka och fonationsfrekvens. Behandlarna turades om att instruera patienterna i övningarna under de totalt 60 minuter långa behandlingstillfällena. Behandlingsupplägg: Återkommande röstövningar: Behandlingens första del leddes av försöksledare 1. Övningarna under denna första halvtimme bestod av uthållna /a/, glissando uppåt och glissando nedåt samt funktionella fraser. Visuell feedback via fonetogrammet användes kontinuerligt i dessa övningar för att hjälpa patienten att hålla en adekvat nivå på röststyrka och röstläge. Patienterna instruerades dock att titta på behandlaren när denne förevisade röstövningen. Emellanåt vändes datorskärmen bort för att patienten skulle prova på att uppnå samma styrka och frekvens utan den direkta visuella feedbacken. Detta för att patienten skulle försöka behålla samma känsla. Behandlarna läste hela tiden av de resultaten av db och Hz, som patienten uppnådde i varje övning och noterade detta i behandlingsformulär (LSVT). Hierarkiska övningar: Behandlingens andra del leddes av försöksledare 2. I denna del genomfördes läsövningar och spontantalsövningar. Här användes fonetogrammet främst som en övergripande utvärdering av varje övning och patienterna fick reflektera över sitt omfång tillsammans med behandlarna. Efter reflektion och diskussion rensades skärmen och ett nytt fonetogram öppnades inför nästa läsning eller spontantalsövning. Fonetogrammet användes även som direkt visuell feedback under läsningen eller samtalet för att patienten inte skulle sjunka i röststyrka. Hemuppgifter: Hemövningar kunde på grund av tekniska hinder ej genomföras med hjälp av visuell feedback. Patienterna gjorde dock sina hemuppgifter på samma vis som i vedertagen LSVT-behandling, dvs. träning på egen hand av uthållna /a:/, glissando uppåt och nedåt i frekvens, funktionella fraser, läs- och konversationsuppgifter samt olika tillämpningsövningar för att träna på att hålla en hög röststyrka även utanför behandlingsrummet i vardagliga situationer. Hemövningarna gjordes en gång per dag under behandlingsdagar och två gånger övriga dagar. 14
Utöver det nya momentet med visuell feedback i form av fonetogram genomfördes behandlingen på samma vis som vedertagen LSVT-behandling. Det innebar bland annat att patienten förutom visuell feedback också fick auditiv feedback från ljudinspelningar samt feedback från behandlaren. 2.5 Analys 2.5.1 Baslinje- och behandlingsdata För att studera utvecklingen över tid med hjälp av baslinje- och behandlingsdata gjordes analys av de viktigaste akustiska variablerna. Samtliga angivna db-värden motsvarar 30 cm från munnen: Leq (db 30 cm) Medel F0 (Hz) Area av habituellt talfonetogram (ST*dB) Baslinje- och behandlingsdata från läsning och spontantal analyserades akustiskt med datorprogrammen Soundswell och Phog (Saven Hitech AB). 2.5.2 Vokalfonation För att få ett objektivt mått på utvecklingen av patienternas röstinstabilitet före, under och efter behandling beräknades variationskoefficienten av F0 för uthållen vokal, /a:/. Med analysprogrammet Swell togs medel F0 och standardavvikelsen fram. Variationskoefficienten (SD/medel F0 x100) beräknades och angavs i procent. Vid inspelningarna fick patienterna upp till 3 försök på sig att producera ett uthållet /a/. Den andra uthållna vokalen valdes för analys. I de enstaka fall då patienten producerat endast en uthållen vokal analyserades denna. För att undvika början och slutet på den uthållna vokalen, då patienten ofta gjorde ett litet glissando på tonen, analyserades ca 10 sekunder uppmätt från mitten av den uthållna vokalen för beräkning av variationskoefficienten. 2.5.3 Habituella talfonetogram För akustisk och perceptuell analys av habituella talfonetogram valdes den första baslinjeinspelningen före och efter behandling för att undvika eventuella inlärningseffekter. Följande parametrar från de habituella talfonetogrammen analyserades: Medel F0 (Hz) Lägsta (min) F0 (Hz) och högsta (max) F0 (Hz) Leq (db 30 cm) och medel SPL (db 30 cm) Lägsta (min) SPL (db 30 cm) och högsta (max) SPL (db 30 cm) Area (ST*dB) 15
För arean av det habituella talfonetogrammet räknades enbart registreringar inom den sammanhängande konturen. Registreringarna i det lägsta frekvensområdet utgjordes av knarr. (se figur 1 nedan). Figur 1. Habituellt talfonetogram med borträknade registreringar. 2.5.4 Maximala röstfonetogram Parametrar som analyserades från de maximala röstfonetogrammen var: Lägsta (min) F0 (Hz) och högsta (max) F0 (Hz) Lägsta (min) SPL (db 30 cm) och högsta (max) SPL (db 30 cm) Area (ST*dB) Skillnader inom individerna angavs i procent. Det maximala röstfonetogrammets area (ST*dB), max och min F0 (Hz) samt max och min SPL (db) togs fram hjälp av programvaran i Phog. För arean av det maximala röstfonetogrammet räknades enbart registreringar inom den sammanhängande konturen med. I ett av de maximala röstfonetogrammen fanns ett knarrområde sammanlänkat med det stora fonetogrammet. Vid beräkning av arean gjordes i detta fall först en kvalitativ bedömning av gränsen mellan knarr och normal fonation varpå registreringar av knarr subtraherades från arean. För att kontrollera att den kvalitativa bedömningen var tillförlitlig gjordes en perceptuell analys av den inspelade ljudfilen varpå det i ljudfilen som författarna uppfattade som knarr klipptes bort med redigeringsverktyget i datorprogrammet Soundswell (Saven Hitech AB). Därefter spelades ljudfilen in på nytt i Phog. Med hjälp av det nya fonetogrammet syntes tydligare var gränsen mellan knarr och fonation gick. I det nya fonetogrammet blev den totala arean något mindre eftersom det oundvikligt klipptes bort även sådant som inte var knarr. Eftersom knarr var en del av patientens röstkvalitet var det svårt att helt utesluta allt knarr varför detta fortfarande syns i det korrigerade fonetogrammet. Därför användes detta nya fonetogram endast som stöd för den kvalitativa bedömningen av orginalfonetogrammet. Se figur 2 a och b nedan. 16
Figur 2 a. Maximalt röstfonetogram från ursprunglig inspelning. Figur 2 b. Maximalt röstfonetogram av redigerad inspelning. Inringade fält motsvarar knarr i rösten. 2.5.5 Perceptuella bedömningar Två perceptuella bedömare, båda legitimerade logopeder, deltog i bedömningen av tal- och röstvariabler hos patienterna. Dessa bedömare hade arbetat med patienter med neuromotoriska talstörningar i 10 respektive 25 år och hade stor erfarenhet av perceptuell analys av avvikande röst och tal hos patienter med dysfoni och dysartri. De var inte bekanta med patienterna i denna studie eller med studiens syfte eller frågeställningar. I de instruktioner som bedömarna fick ingick definitioner av de olika bedömningsparametrarna samt information om att de fick lyssna obegränsat antal gånger per ljudfil för att kunna göra en så noggrann bedömning som möjligt. Bedömarna fick också skriftligt instruktion om att först ställa in en adekvat ljudnivå med hjälp av en exempelfil, då en av bedömningsparametrarna var just röststyrka. De uppmanades att lyssna på exempelfilen och själva ställa in en ljudnivå som de uppfattade vara tillräckligt stark. Bedömarna lyssnade på ljudfilerna tillsammans och gjorde en konsensusbedömning. Alla ljudfiler som lyssnarna skulle bedöma var duplicerade och satta i slumpvis ordning, numrerade 1-12. I ljudfilerna ingick endast läsning av texten Ett svårt fall från första inspelningen före och efter behandling. Bedömarna fick ett formulär per ljudfil med 10 angivna bedömningsparametrar samt 2 möjliga tilläggsparametrar att fylla i (se stycke 2.3.2). Resultaten av de perceptuella bedömningarna mättes med linjal. Intrabedömarreliabiliteten beräknades med Pearsons korrelationskoefficient där alla bedömning 1 korrelerades med alla bedömning 2 för varje parameter. 2.5.6 Rösthandikappindex och Självskattningsformulär Om Förvärvade Talsvårigheter Svaren på varje fråga i RHI-formulären poängsattes (0-4) och total poäng räknades ut. Poäng för de olika subskalorna och sammanlagda medelvärdet för gruppen räknades ut. Svaren på varje fråga i SOFT-formulären poängsattes (0-3) och total poäng räknades ut. Medelpoäng för varje del samt för hela självsvarsformuläret räknades ut för varje patient samt för hela gruppen. 2.5.7 Formulär för skattad subjektiv upplevelse Patienternas bedömning där de besvarat 6 frågor kring hur de upplevt den visuella feedbacken i behandlingen med hjälp av VA-skalor mättes med linjal. 17
2.6 Statistiska beräkningar För beräkning av deskriptiva data, medelvärde och standardavvikelse, användes datorprogrammet Excel (Microsoft Excel 2008 för Mac, Version 12,0). För statistiska beräkningar användes datorprogrammet SPSS 16.0. Vid analys av skillnader mellan akustiska och perceptuella data före och efter behandling gjordes t-test för beroende mätningar. T-test med beroende mätningar gjordes även för att jämföra resultaten före och efter behandling på RHI och SOFT. För att analysera intrabedömarreliabiliteten i den perceptuella bedömningen beräknades Pearsons produktmomentkorrelationskoefficient av bedömning nr 1 och nr 2, varje parameter för sig. 2.7 Forskningsetiska överväganden Den intensiva röstbehandlingen och inspelningarna är båda icke invasiva metoder. Patienterna fick vid inspelning av maximala röstfonetogram fonera i sin rösts ytterlägen, vilket kan ge en känsla av rösttrötthet och eventuellt en lätt, kortvarig och övergående heshet. Möjligen kunde patienterna, på grund av behandlingens intensitet också känna sig kortvarigt trötta och ansträngda i rösten. Inga bestående men väntades av denna röstanvändning. Innan projektet startade fick patienterna skriftlig och muntlig information om behandlingens upplägg och att de när som helst fick dra sig ur studien utan att pågående behandling skulle påverkas av beslutet. Patienterna fick skriva under ett samtyckesformulär efter att ha delgivits denna information. Alla uppgifter och data gällande patienterna behandlades konfidentiellt, och i denna uppsats benämns patienterna Pat 1-3. En projektbeskrivning granskades av den lokala etiska kommittén vid Enheten för logopedi och foniatri, Karolinska Institutet. 3 Resultat Resultaten redovisas i följande ordning: (1) akustiska baslinje- och behandlingsdata som samlats in under studiens sex veckor (2) akustiska data från habituella och maximala fonetogram för varje patient före och efter behandling (3) resultaten från den perceptuella bedömningen (4) resultaten från självskattningsformulären RHI och SOFT före och efter behandling (5) resultaten från formulären med patienternas subjektiva skattning av hur det var att arbeta med fonetogram som visuell feedback. 3.1 Baslinje- och behandlingsdata I figur 3 redovisas förändring av medelljudnivån Leq (db) över tid. Inspelningstillfälle 1-3 och 8-10 är baslinjemätningar före och efter behandling och inspelningstillfälle 4-7 är mätningar som gjorts under behandlingsperioden. Medelljudnivån Leq (db) vid alla baslinje F-inspelningar ligger lägre än alla baslinje E-inspelningar för samtliga patienter. 18
Baslinje F Behandling Baslinje E Figur 3. Medelljudnivån Leq SPL (db) från alla inspelningstillfällen för de tre patienterna. I figur 4 redovisas förändring av medel grundtonsfrekvensen F0 (Hz) över tid. Inspelningstillfälle 1-3 och 8-10 är baslinjemätningar före och efter behandling och inspelningstillfälle 4-7 är mätningar som gjorts under behandlingsperioden. Medelvärdet av F0 visar en lätt ökning för patient 2 och 3 mellan inspelningstillfällena. Patient 1 har ett högt medelvärde av F0 vid den första baslinje F-inspelningen, vilket sedan sjunker i de följande baslinje F-inspelningarna. Därefter ligger patient 1 stabilt under behandlings- och baslinje E- inspelningarna. Baslinje F Behandling Baslinje E Figur 4. Medelvärde för F0 ( Hz) från alla inspelningstillfällen för de tre patienterna. I figur 5 redovisas förändring av talfonetogramarean (ST*dB) över tid. Inspelningstillfälle 1-3 och 8-10 är baslinjemätningar före och efter behandling och inspelningstillfälle 4-7 är mätningar som gjorts under behandlingsperioden. Baslinje F visar stor variation mellan inspelningstillfällena för patient 1 och 2. För patient 3 visar baslinje F inga större variationer. Inspelningarna under behandlingsperioden visar inte på några större variationer från gång till 19
gång för någon av patienterna. En liten gradvis ökning av arean kan dock ses hos patient 2 under hela behandlingsperioden. I baslinje E är kan man se en plötslig ökning av arean för patient 3 mellan andra och tredje inspelningen. För patient 2 sjunker arean successivt från gång till gång i baslinje E. Patient 1 har en ökning av arean mellan första och andra inspelningen i baslinje E. För patient 3 ligger alla baslinje F-inspelningar lägre än alla baslinje E-inspelningar. Baslinje F Behandling Baslinje E Figur 5. Talfonetogramarea (ST*dB) från alla inspelningstillfällen för de tre patienterna. Variationskoefficienten för uthållna /a:/, för varje inspelningstillfälle och patient redovisas i figur 6. Variationskoefficienten anges i %. För att förtydliga de minimala variationerna sattes y-axelns maxvärde till 50 % istället för 100 %. Man ser i figuren en allmänt låg röstinstabilitet och minimala variationer från gång till gång för samtliga patienter. Patient 1 har en något instabil röst vid den andra baslinje F-inspelningen. Baslinje F Behandling Baslinje E Figur 6. Variationskoefficienten vid uthållna /a:/ från alla inspelningar och patienter. 20
3.2 Akustiska data från talfonetogram och maximala röstfonetogram före och efter behandling 3.2.1 Akustiska data från talfonetogram I tabell 3 redovisas värden från den första inspelningen av talfonetogrammen för patient 1-3 före och efter behandling. Markerade värden visar att det fanns en statistiskt signifikant skillnad mellan mätdata före och efter behandling, p< 0,05. Tabell 3. Talfonetogramdata från de tre patienterna före och efter behandling. Markerade värden visar på statistiskt signifikanta skillnader före och efter behandling. Medel F0 (Hz) Min F0 (Hz) Max F0 (Hz) Medel SPL (db) Leq (db) Min SPL (db) Max SPL (db) Area (db*st) Pat Före Efter Före Efter Före Efter Före Efter Före Efter Före Efter Före Efter Före Efter 1 158,2 141,8 123,5 116,5 207,7 174,6 72,8 75,5 74 76,6 61 65 83 83 119 88 2 112,2 133,3 87,3 92,5 146,8 196 77,9 83,1 79 84,5 68 69 87 93 110 130 3 121 130,8 92,5 98 164,8 185 74 79,4 75,5 80,8 64 68 84 89 106 122 130,5 135,3 101,1 102,3 173,1 185,2 74,9 79,3 76,1 80,6 64,3 67,3 84,7 88,3 111,7 113,3 3.2.2 Akustiska data från maximala röstfonetogram I tabell 4 redovisas värden från maximala röstfonetogram före och efter röstbehandling för patient 1-3. Markerade värden visar att det fanns en statistiskt signifikant skillnad mellan mätdata före och efter behandling, p< 0,05. Tabell 4. Värden från maximala röstfonetogram före och efter intensiv röstbehandling med visuell feedback för de tre patienterna. Markerade värden visar statistisk signifikant skillnad före och efter behandling, p<0,05. Min F0 (Hz) Max F0 (Hz) Min SPL (db) Max SPL (db) Area (db*st) Pat Före Efter Före Efter Före Efter Före Efter Före Efter 1 Gruppmedelvärde Gruppmedelvärde 116, 5 Skillnad (%) 103,8 587,3 587,3 56 54 107 106 729 860 15,2 2 77,8 77,8 370 415,3 54 56 106 108 715 870 21,7 3 61,7 58,3 554,4 659,3 50 51 108 110 1216 1341 10,3 85,3 80 503,9 554 53,3 53,7 107 108 886,7 1023,7 15,7 3.2.3 Kvalitativ analys av maximala röstfonetogram I figur 7 visas de maximala röstfonetogrammen före och efter behandlingen för de tre patienterna. Hos alla tre patienter kan man se en något jämnare undre kontur på fonetogrammen efter behandling. Hos Pat 1 efter syns ett område med knarr i det låga registret vilket räknades bort för hand av författarna enligt den procedur som beskrivits under analys, sid 16. Pat 1 har dock en mer sammanhållen och mindre spretig figur efter behandling. Både Pat 2 och 3 har efter behandling byggt ut sitt maximala omfång i det högre 21
frekvensområdet. I den nedre delen av det maximala röstfonetogrammet efter behandling är det betydligt svartare (alltså fler registreringar ovanpå varandra) hos patient 2 än hos patient 3. Pat 1 före Pat 1 efter Pat 2 före Pat 2 efter Pat 3 före Pat 3 efter Figur 7. Maximala röstfonetogram före och efter behandling för patient 1, 2, och 3. Y-axeln visar ljudstyrkan SPL (db) och x-axeln visar tonläge i frekvens (Hz) 3.3 Perceptuella bedömningar 3.3.1 Intrabedömarreliabilitet Korrelationsberäkning gjordes av de duplicerade perceptuella bedömningarna för att undersöka intrabedömarreliabiliteten. Resultaten redovisas i tabell 5 nedan. Parametrarna skrovlig, instabil klang, taltonläge, hade en signifikant korrelation, -nivå 0,01. Parametrarna talhastighet och röststyrka hade en signifikant korrelation, -nivå 0,05. Parametern hyperfunktion/press fanns med i bedömningsformuläret, men ingick inte i analysen eftersom ingen av patienterna bedömdes ha denna röstegenskap. De två tilläggsparametrarna ingick inte i analysen eftersom ingen av de tillagda röstegenskaperna bedömdes finnas hos alla tre patienterna. 22