Faktorer som bidrar till uppkomsten av velofaryngeala friktionsljud under tal

KAROLINSKA INSTITUTET Institutionen för klinisk vetenskap, intervention och teknik, CLINTEC Enheten för logopedi och foniatri Karolinska universitetssjukhuset Huddinge Faktorer som bidrar till uppkomsten av velofaryngeala friktionsljud under tal Annica Svensson Magisteruppsats 20 p Logopedkurs 24 VT -2005 Handledare: Gunilla Henningsson Per-Åke Lindestad

Innehållsförteckning SAMMANFATTNING... 3 ABSTRACT... 4 1. BAKGRUND... 5 1.1 Friktionsljudet... 5 1.2 Ytanatomi i velofarynx... 6 1.3 Muskler i velofarynx... 6 1.4 Normal velofaryngeal sfinkterfunktion... 8 1.4.1 Velopharyngealt tillstängningsmönster... 8 1.5 Orsaker till VPI... 10 1.6 Tryckstarka konsonanter... 11 1.7 Friktionsljud / nasala genomslag... 11 1.8 Undersökningsrutiner... 11 1.8.1 Talmaterialet... 12 1.9 Möjligheter och svårigheter vid nasofiberoptisk undersökning av velofarynx... 13 2. SYFTE OCH FRÅGESTÄLLNINGAR... 14 3. METOD OCH MATERIAL... 14 3.1 Retrospektiv studie... 14 3.1.1 Patienter... 14 3.1.2 Bedömningsprotokoll... 15 3.1.3 Digitalisering... 16 3.1.4 Ny bedömning... 16 3.1.5 Dataanalys... 16 3.2 Experimentell studie... 17 3.2.1 Patienter och försökspersoner... 17 3.2.2 Höghastighetsinspelning av velofaryngeal sfinterfunktion... 17 3.2.3 Dataanalys... 17 4. ETISKA ASPEKTER... 17 5. RESULTAT... 18 5.1 Retrospektiv studie... 18 5.1.1 Intrabedömarreliabilitet... 18 5.1.2 Resultat baserat på remissvar från ursprunglig undersökning... 19 5.1.2.1 Friktionsljud... 19 5.1.2.2 Hypernasalering... 20 5.1.2.3 Friktionsljud / hypernasalering... 21 5.1.3 Resultat baserat på nya bedömningar... 22 5.1.3.1 Friktionsljud... 22 5.1.3.2 Friktionsljud / tillstängningsmönster... 23 5.1.3.3 Friktionsljud / bubblor i velofarynxsekret... 23 5.1.3.4 Friktionsljud / andra parametrar... 23 1

5.1.3.5 Tillstängningsmönster... 23 5.1.3.6 Tillstängningsmönster / rörelsemönster... 23 5.1.3.7 Tillstängningsmönster / insufficiensens form... 23 5.1.3.8 Tillstängningsmönster / stor adenoid... 23 5.1.3.9 Tillstängningsmönster / sekretbubblor... 24 5.1.3.10 Tillstängningsmönster / andra parametrar... 24 5.1.3.11 Sekretbubblor / andra parametrar... 24 5.1.3.12 Tillstängning mot adenoid/bakvägg, jämn/ojämn ytstruktur... 24 5.1.3.13 Velums form... 24 5.2 Experimentell studie... 25 6. DISKUSSION... 26 6.1 Metod... 26 6.1.1 Bedömningsmetod och protokoll... 26 6.1.2 Inspelningskvalitet och lyssnarovana... 27 6.1.3 Skillnad mellan röntgen- och nasofiberskopiundersökning... 27 6.1.4 Reliabilitet... 27 6.2 Resultat... 27 6.2.1 Retrospektiv studie... 27 6.2.2 Experimentell studie... 29 6.3 Kliniska implikationer... 30 6.4 Slutsats... 31 TACK... 31 REFERENSER... 32 BILAGOR 1. Journaluppgifter 2. Patientförfrågan 3. Skriftligt medgivande 2

SAMMANFATTNING Velofaryngealt friktionsljud är en talavvikelse som kan uppstå under produktion av tryckstarka språkljud, såsom klusiler och frikativor. Orsaken anses vara att ett litet luftflöde passerar den velofaryngeala sfinktern då den normalt ska täta helt. Syftet med denna studie var att undersöka vilka anatomiska och funktionella faktorer som påverkar friktionsljudets uppkomst. Studien innehåller en retrospektiv och en experimentell del för att försöka besvara frågorna: 1) Är friktionsljudens uppkomst beroende av a) formen på insufficiensen, dvs om den är cirkulär eller myntspringeformad? b) sfinktervävnadernas grad av aktivitet? c) lokal anatomi, dvs de inblandade sfinktervävnadernas ytstruktur? Och 2) a) Kan man med hjälp av fiberoptisk undersökning med höghastighetskamera visa på sekret- eller vävnadsvibrationer i nässvalget i samband med friktionsljud? b) Kan dessa vibrationer i så fall ses som en förklaring till uppkomsten av friktionsljud? I den retrospektiva studien ingick 49 patienter som vid rutinundersökning pga öppen nasalitet befunnits ha friktionsljud av någon grad. Journaluppgifter angående hypernasalering och friktionsljud användes för jämförelse i denna studie. Funktionen och utseendet på sfinktern under tal hos patienterna vid den videoinspelade nasofiberoptiska undersökningen bedömdes i konsensus av två vana kliniker. Även friktionsljudets förekomst analyserades. Resultaten av den retrospektiva studien visade att ju högre nasaleringsgrad (upp till 3,5) en person med friktionsljud uppvisar, desto högre förekomst av friktionsljud. Individer med cirkulärt tillstängningsmönster hade högre förekomst av friktionsljud jämfört med de som hade coronalt tillstängningsmönster. Förekomst av sekretbubblor i friktionsljudsögonblicket predicerade en genomsnittlig förekomst av friktionsljud på 2,5 på en skala 0-4 (där 0 motsvarar inga friktionsljud och 4 genomgående) medan den som var utan bubblor hade en genomsnittlig förekomst på 1,5. I den experimentella studien deltog två patienter med friktionsljud samt tre försökspersoner som imiterade friktionsljud. Sfinkterfunktionen spelades in med hjälp av höghastighetskamera och granskades och bedömdes kvalitiativt. Bubblor och vibrationer i sekret i friktionsljudsögonblicket förekom vid alla inspelningar. Vibrationer i velum förekom hos fyra av de fem personerna och hörde ihop med starkare friktionsljud. Studien bekräftar att friktionsljudet uppstår då luft pressas genom en liten velofaryngeala öppning och ljudet förstärks av sekretbubblor. Vävnadsvibrationer uppstår då lufttrycket genom velofarynx är högt, men dessa är inte nödvändiga för att ljudet ska uppstå. 3

Factors that contributes to the emergence of velopharyngeal turbulence during speech. ABSTRACT Nasal turbulence or friction sound is a speech deviation that can appear during high pressure speech sounds, such as stops and fricatives. It is caused by an airflow that passes the velopharyngeal orifice when it normally is completely closed. The aim of this study was to examine which anatomical and functional factors that contribute to the emergence of nasal turbulence. The study has both a retrospective and an experimental section in the interest to answer the questions: 1) Is the emergence of nasal turbulence dependent on a) the shape of the velopharyngeal orifice? b) the degree of activity of the sphincteric tissues? c) local anatomy, in other words: the shape of the surface structure of the sphincteric tissues? And 2) a) Can a flexible fiber optic nasopharyngoscopy, recorded with high-speed camera, show vibrations in epipharyngeal secretion or tissues during nasal turbulence? b) Can these vibrations in that case be seen as the explanation of nasal turbulence? The retrospective study studied 49 patients who had had nasal turbulence of different levels during a rutine examination. Information about hypernasalence and nasal turbulence was collected from the medical records and used in this study. The function and and appearence of the patients sphincter during speech in the video recorded fiber optic nasopharyngoscopy was assessed in consensus by two experienced clinicians. In addition the level of occurence of nasal turbulence was analysed. The results from the retrospective study showed that the higher the hypernasal level (up to 3,5), the higher the occurence of nasal turbulence. Individuals with circular valving pattern were at higher risk of having more frequent nasal turbulence than those with coronal valving pattern. Occurence of secretion bubbles in the moment of turbulence predicted an average occurrence of nasal turbulence of 2,5 on a scale of 0-4 (where 0 corresponds to no nasal friction and 4 to nasal turbulence as a common feature) while no bubbles predicted an average occurence of 1,5. Two patients and three individuals who imitated nasal turbulence participated in the experimental study. The sphincter function was recorded with a high speed camera and was assessed qualitatively. Bubbles and vibrations in the secretion in the moment of turbulence were seen in all five recordings. Vibrations in the soft palate were seen in four of the five participants and were linked to a stronger turbulence. This study confirms that nasal turbulence occurs when air is pushed through a small velopharyngeal opening and the sound appears to be amplified by secretion bubbles. Vibrations of the tissues arise when the pressure is high, but nasal turbulence is not dependent on them to emerge. 4

1. BAKGRUND Vid normal talproduktion förekommer både oralt och nasalt luftflöde. De velofaryngeala strukturerna stänger av luftflödet upp till näshålan vid produktion av orala konsonanter och vokaler och detta är en förutsättning för förmågan att bygga upp intraoralt tryck under tal. Om dessa strukturer av någon anledning inte kan sluta tätt kan talavvikelser av olika slag uppstå såsom hypernasal klang på vokaler, trycksvag artikulation, nasalt genomslag och velofaryngealt friktionsljud på tryckstarka konsonanter (McWilliams, Morris & Shelton, 1984). 1.1 Friktionsljudet Det velofaryngeala friktionsljudet beskrivs som ett kort, gnisslande snarkljud och kan uppträda under tre olika talavvikelser: a) kompensatorisk: som kompensatorisk företeelse ersätts den orala frikativan med det velofaryngeala frikativa ljudet och kallas då vanligen nasal frikativa, i engelskspråkig litteratur ibland posterior nasal fricative (Trost, 1989). b) fonemspecifik nasal frikativa: som ersättning för oral frikativa (vanligtvis /s/) trots att det finns både neurologiska och anatomiska förutsättningar för tillräcklig velofarynxslutning. Anses vara en felinlärning som resulterar i en aktiv talavvikelse. c) biljud parallellt med talet: friktionsljudet hörs som ett biljud, extraljud simultant med en oral produktion av tryckstark konsonant (t ex /p/, /t/ eller /s/), då ett litet luftflöde passerar genom en liten velofaryngeal öppning (Kummer & Neale, 1989). Det är i egenskap av biljud som friktionsljudet undersöks i denna studie. Som kompensatoriskt och fonemspecifikt friktionsljud, dvs när den ersätter hela ljudet, förefaller den vara något kraftigare, jämfört med när det förekommer som biljud. (G. Henningsson, personlig kommentar, 2005-04-03). I litteraturen där talfenomenet nämns beskrivs det med en mängd olika uttryck på engelska, såsom: nasal snort, nasal rustle, hissing noice, nasal resonance, nasal turbulence, turbulent nasal airflow och nasal friction sound (Trost, 1981; McWillams et al. 1984). Ljuden beskrivs ofta, men inte alltid, uppträda i samband med hypernasal klang av någon grad. Den hypernasala klangen upplevs främst på vokalerna. Kummer, Curtis, Wiggs, Lee & Striffe (1992) och Kummer, Briggs & Lee (2003) visade att friktionsljud utan hypernasal klang i talet är direkt relaterat till en liten velofaryngeal insufficiens. Två variabler som är direkt relaterade till velofarynxinsufficiensens storlek är grad av kontakt mellan velum och svalgvägg samt grad av aktivitet i svalgsidoväggarna (Skolnick, 1975; Skolnick, McCall & Barnes, 1973; Shprintzen, McCall, Skolnick & Lencione, 1975). Många patienter upplever ljudet som mycket besvärande och kan inte göra något för att undvika att det uppstår. Ljudet är ett frekvent fenomen hos patienter födda med läpp- käkoch/eller gomspalt men förekommer även hos patienter som ej opererats i gommen. Hittills finns i litteraturen inga systematiska studier gjorda gällande uppkomsten av velofaryngeala friktionsljud. 5

1.2 Ytanatomi i velofarynx Strukturerna som ingår i den velofaryngeala sfinktern är velum, svalgets sidoväggar och bakvägg. Yngre individer har oftast även en adenoid, en utbuktande anhopning lymfatisk vävnad i övergången mellan skallbasen och bakre svalgväggen. Hos vuxna som saknar adenoid är bakre svalgväggen en slät men på ytan veckad struktur. Fig. 1. Illustration av nasofiberskop-vyn av den velofaryngeala sfinktern vid försök till tillstängning hos en patient med velofarynxinsufficiens. 1. Velum. 2. Sidovägg. 3. Bakvägg. Ill: Annica Svensson. 1.3 Muskler i velofarynx Velum, sidoväggarna och bakväggen i svalget innehåller flera pariga muskler. M. levator veli palatini är den viktigaste muskeln för höjning av velum (Fritzell, 1969). M. palatopharyngeus drar velum nedåt-bakåt. Denna muskel samverkar med den antagonistiska levatorn under velums bakåtsträvande rörelse och är viktig vid tillstängning av sfinktern (Fritzell, 1969). M. tensor veli palatini. Velum består till stor del av denna muskel. Tensorns funktion är att spänna och sträcka ut velum (Fritzell, 1969). M. uvulae bidrar till tillstängningen genom att förkorta och förtjocka den nasala delen av velum (Huang, Lee & Rajendran, 1997). Kuehn, Folkins & Linville (1988) föreslår att dess funktion, förutom att med sin knäliknande uppbuktning bidra till tätning av velofarynx, är att vara den mekanism som modifierar styvheten i velum när levatorn drar velums övre lager uppåt och orsakar formförändring i strukturerna. På så sätt rätas den annars (från munsidan) konkava velum ut och förlängs bakåt. M. palatoglossus drar velum nedåt-framåt (Fritzell, 1969). 6

M. constrictor pharyngis superior drar samman svalgets bak- och sidoväggar som möter velum under velofarynxtillstängning (Fritzell, 1969). Hos vissa individer bildas en prominent utbuktning av muskelfibrer i svalgets bakvägg, sk Passavants vulst, troligtvis från denna muskel. Endast hos ett fåtal bidrar Passavants vulst till velofaryngeal tillstängning. M. salpingopharyngeus övre del utgör, tillsammans med underliggande körtelvävnad, det salpingopharyngeala vecket i övergången mellan velum och sidoväggarna enligt Cassell och Elkadi (1995). Vid nasoendoskopiska undersökningar ser den ut att bidra till svalgväggskonstriktionen. Diskussioner förs huruvida den endast som passiv utfyllnad lateralt bidrar till velofaryngeal tillstängning vid aktivitet hos constrictor superior. M. longus capitis för bakväggen framåt hos vissa individer (Yamawaki, Nishimura & Suzuki, 1996) och innerveras av cervikalsegment 1-5. Fig 2: Schematisk presentation av de velofaryngeala musklerna. Pilarna visar på ungefärlig riktningspåverkan. 1. Tensor. 2. Levator. 3. Palatoglossus. 4. Palatopharyngeus. 5. Superior constrictor. (Ur: Fritzell [1969].) Det bör understrykas att velofarynxmusklerna arbetar koordinerat och i synergi med varandra och att även andra små muskler än de här uppräknade är involverade i sfinkterfunktionen. 7

1.4 Normal velofaryngeal sfinkterfunktion Normal velofaryngeal sfinkterfunktion innebär att velum lyfts uppåt/bakåt mot svalgets bakvägg. Hos individer med adenoid är det i många fall mot denna som velum sluter. Sidoväggarna och bakväggen i svalget rör sig ungefär samtidigt mot mitten och möter velum. Velums rörelse utgör i de flesta fall det största bidraget vid tillstängningen. Jämfört med velums längd vid vila blir dess förlängning 10-50% vid tänjningen som sker vid velofarynxtillstängning (Williams, Henningsson & Pegoraro-Krook, 2004). På detta sätt stängs, i normala fall, passagen från svalget till näskaviteten helt. Detta sker kontinuerligt under tal men även under sväljning, sugning och blåsning. Under de nasala språkljuden (/m/, /n/ och /ng/) står velofarynx öppet medan övriga språkljud kräver en velofarynxtillstängning och endast oralt luftflöde. Tonande konsonanter intill nasaler kan influeras av nasaler i normalt tal eftersom sfinktern då inte hunnit sluta efter nasalen, eller är på väg att öppna för nasal artikulation. 1.4.1 Velofaryngealt tillstängningsmönster Normala individer skiljer sig åt gällande med vilket mönster velum och svalgets bak- och sidoväggar möts. En bra metod att undersöka detta på är nasofaryngoskopi (se 1.8 och 1.9). Skolnick et al. (1973) liksom Croft, Shprintzen och Rakoff (1981) beskrev fyra olika mönster där dessa strukturer bidrar olika mycket till tillstängningen. 1. Coronalt tillstängningsmönster innebär att velum närmas bakväggen, vilken rör sig mycket lite. Sidoväggarna rör sig mot mitten för att närma sig velums sidor. Den största aktiviteten finns i anteroposterior riktning. 2. Vid sagittalt tillstängningsmönster rör sig sidoväggarna mot mitten, bakom velum. Velum rör sig något bakåt för att möta sidoväggarnas främre kanter. Den största aktiviteten finns i sidoväggarna. 3. Vid cirkulärt tillstängningsmönster finns likvärdig rörelse i velum och sidoväggar och i vissa fall även rörelse i bakväggen. 4. Cirkulär med Passavants vulst har samma rörelse som det cirkulära mönstret men det finns även en tydlig anterior rörelse i del av bakväggen (Passavants vulst) vilket resulterar i en näst intill riktig sfinktertillstängning. 8

Coronalt Sagittalt Cirkulärt Cirkulärt med Passavants vulst Fig. 3. Velofaryngeala tillstängningsmönster. (Ur: Croft et al. [1981].) I ovan nämnda studie av Croft et al. (1981) visade man att det coronala tillstängningsmönstret är dominerande (55%). Därefter kom cirkulär, inräknat de med Passavants vulst (29%) och minst ofta förekommande var sagittal tillstängning (16%). Studien slår fast att det inte finns någon skillnad i fördelningen av slutningsmönstren mellan normala försökspersoner och de med velofaryngeal insufficiens (VPI) orsakad av läpp, käk- och/eller gomspalt. Författarna understryker att kategoriseringen av tillstängningsmönster är ett försök att visa på att variationen i velofaryngeal tillstängning under tal är stor mellan individer. Velums, sidoväggarnas och bakväggens relativa bidrag varierar mycket från individ till individ. M a o kan t ex en coronal tillstängning ha olika stor sidoväggsaktivitet hos två individer men fortfarande vara coronal. Adenoiden sitter hos många individer just där velum annars skulle ha mött bakväggen och påverkar därmed tillstängningen med sin storlek och form. Under de yngre åren tros den velofaryngeala tillstängningen ske främst med velum mot adenoid (Croft et al., 1981; Skolnick, Shprintzen, McCall & Rakoff, 1975). Med åren atrofierar adenoiden för att oftast helt försvinna i vuxen ålder och därmed blir tillstängningen velum mot bakvägg. Under den pre-pubertala åldern är den strukturella tillväxten av de övre luftvägarna stor. Med ökande ålder uppstår ett större avstånd mellan hårda gommen och näskavitetens tak samtidigt som nasofarynxdjupet ökar och mjuka gommens längd tilltar (Subtelny 1957). Det kan uttryckas som att proportionerna ändras så att bakre svalgväggen kommer närmare velum vilket delvis kompenserar atrofin av adenoiden. (Siegel-Sadewitz & Shprintzen, 1986). De rapporterade även att det velofaryngeala slutningsmönstret ändrades mellan pre- och postpubertala undersökningar hos 60% av normaltalarna i deras undersökning. De undersökta 20 normaltalande individerna hade följande tillstängningsmönster: 3 coronal, 7 sagittal, 8 cirkulär och 2 cirkulär med Passavants vulst vid prepubertal undersökning. Av dessa hade 12 ändrat tillstängning postpubertalt: av 6 med sagittalt mönster hade 1 fått coronalt, 2 cirkulärt och 3 cirkulärt med Passavants vulst. De resterande 6 hade cirkulär tillstängning initialt men av dessa hade 2 fått coronal, 2 sagittal tillstängning och 2 cirkulär tillstängning med 9

Passavants vulst. 10 av de 12 med förändrat mönster hade minskad sidoväggsaktivitet postpubertalt. Detta berodde på att velum slutit mot adenoiden mer anteriort än platsen för maximal sidoväggstillstängning och därmed fanns inget i vägen när sidoväggarna närmade sig varandra. När adenoiden atrofierade kom velum att sluta mot bakväggen och därmed utgöra ett hinder för sidoväggarna. De med coronalt tillstängningsmönster och cirkulärt med Passavants vulst ökade alltså i antal postpubertalt pga av att nya tillkom. De som initialt hade dessa tillstängningsmönster prepubertalt ändrades ej. 1.5 Orsaker till VPI Velofarynxinsufficiens innebär en otillräcklig förmåga att stänga passagen mellan mun och näshåla och kan påverka talet negativt i form av hypernasal klang, nasalt luftläckage (som t ex friktionsljud) och reducerat tryck. Öppen gomspalt är den oftast förekommande orsaken till VPI. Efter gomplastik kan velum vara för kort vilket har som konsekvens att en tillstängning är omöjlig att uppnå. Vid läpp- käk- och gomspalt kan resttillstånd efter operationer, såsom oronasala fistlar påverka velofarynxfunktionen (Karling, Larson & Henningsson, 1993). Ytterligare orsak till VPI kan vara att musklerna i velum inte vuxit ihop normalt i fosterstadiet och därför bildas en diastas i medellinjen under velums intakta slemhinna, s k submukös gomspalt, vilket gör att velum inte kan fungera normalt (Calnan, 1954). Definitionen på submukös gomspalt innefattar den klassiska triaden: uvulae bifida, ett hak i medellinjen i hårda gommens bakkant och muskeldiastas (Åbyholm, 1976). Ockult submukös gomspalt är ett tillstånd som upptäcktes tack vare möjligheten att direkt studera velums ovansida med hjälp av nasoendoskop (Croft, Shprintzen, Daniller & Lewin, 1978; Lewin, Croft, & Shprintzen, 1980). Orsaken är att m. uvulae helt eller delvis saknas och detta resulterar i en fåra i den sagittala mittlinjen av velums ovansida eller bara ett flackt utseende (Stal & Hicks, 1998), något som i sin tur kan ge upphov till VPI. Hos individer födda utan någon form av gomspalt kan VPI orsakas av att det föreligger en disproportion mellan svalgdjup och gomlängd (Subtelny, 1957). Hos vissa individer visar sig detta först när adenoiden atrofierar, vilket hör till den normala utvecklingen. Efter abrasio kan VPI uppstå, antingen till följd av att velum, som tidigare tätat mot adenoiden, inte når bakväggen eller att den kvarvarande adenoidvävnaden blivit så ojämn att velum omöjligen kan täta (Ren, Isberg & Henningsson, 1995). Vidare kan stora tonsiller orsaka VPI (Ren et al., 1995) då de utgör ett mekaniskt hinder men de kan även påverka sidoväggsrörelsen vid artikulation av bakre ljud. Det sistnämnda antas bero på att de hindrar luftströmmen och därför hämmar impulserna som triggar sfinkterrörelsen (Henningsson & Isberg, 1988). Genomgående glottal artikulation försämrar velofarynxaktiviteten högst påtagligt och ger inte en rättvis bild av vad sfinktern egentligen kan prestera (Henningsson & Isberg, 1986). Dyspraxi, olika neurologiska störningar, traumatiska skador och cancerkirurgi utförd i hårda eller mjuka gommen är förekommande orsaker till VPI. 10

1.6 Tryckstarka konsonanter Friktionsljudet uppstår vanligen vid tryckstarka konsonanter, m a o klusiler och frikativor. För att producera klusiler krävs ett intraoralt tryck på 3-8 centimeter vatten. Warren (1975) slår fast att gränsen för velofaryngeal kompetens går vid en insufficiens på 0,2 cm 2. En insufficiens större än 0,2 cm 2 vid icke nasala konsonanter resulterar i en oförmåga att bygga upp tillräckligt intraoralt tryck för att talet ska uppfattas som normalt. Nasalt luftflöde blir då frekvent och hörbart och talklangen hypernasal. Vid insufficiens på mindre än 0,05 cm 2 är klangen normal, med ytterst få undantag, och allt eventuellt nasalt läckage ohörbart. En insufficiens mellan 0,05 och 0,10 cm 2 är vanligtvis för liten för att orsaka problem med förmågan att skapa intraoralt tryck. Däremot uppkommer nasalt luftflöde som kan vara hörbart om de nasala luftvägarna är obstruerade. I en studie av Zajac (2000) uppvisade talare utan gomspalt i huvudsak total velofaryngeal tillstängning under produktion av tryckstarka konsonanter vid isolerade stavelser. Tonlös bilabial klusil (/p/) hade ett signifikant högre intraoralt tryck än tonande bilabial klusil (/b/) hos både barn och vuxna (Bernthal & Beukelman, 1978). Barn visade sig ha högre intraoralt tryck vid produktion av bilabiala klusiler än vuxna. Överhuvudtaget hade tonlösa klusiler högre intraoralt tryck än sina tonande motsvarigheter i en studie av Arkebauer, Hixon och Hardy (1967). Dotevall, Lohmander- Agerskov, Almquist och Bake (1998) jämförde aerodynamiska variabler för velofarynxfunktion under tal vid olika artikulatoriska positioner och fann att det intraorala trycket var högre för dentala och velara klusiler än för bilabiala klusiler. Kuehn och Moon (1998) visade i en studie att slutningskraften var högre för tonlös konsonant, /k/, /t/ och /s/, än för tonande /z/ hos män och bara i kontext av /i/ och /o/ men ej /a/. Velar konsonant hade högre velofaryngeal slutningskraft än konsonanter i alveolar position i samband med bakre hög vokal hos män, men ej hos kvinnor. Inga signifikanta skillnader i slutningskraft kunde påvisas mellan frikativor och klusiler. 1.7 Friktionsljud / nasala genomslag Inom termen nasalt luftflöde ryms två slags biljud: velopharyngeala friktionsljud och nasala genomslag. Nasala genomslag uppstår när luftströmmen som passerar genom näskaviteten blir turbulent och genererar ett ljud som ackompanjerar tryckstarka konsonanter. Friktionsljud uppstår i förträngningen när mjuka gommen inte når tillräcklig slutning mot bakre svalgväggen (Lohmander, Borell, Henningsson, Havstam, Lundeborg, & Persson, 2005). Kummer, Curtis, Wiggs, Lee, Strife (1992) och Kummer, Briggs och Lee (2003) visade att nasala genomslag kan relateras till en större velofaryngeal insufficiens. Jämfört med nasala genomslag är friktionsljud extra turbulenta eftersom det intranasala motståndet är större beroende på att insufficiensen är mindre (Kummer & Neale, 1989; Kummer et al., 1992; Shprintzen & Golding-Kushner, 1989). Därför upplevs också friktionsljudet mer tydligt som ett biljud än det nasala genomslaget. 1.8 Undersökningsrutiner För att undersöka den velofaryngeala sfinkterfunktionen genomgår patienter med öppen nasalitet en multifunktionell undersökning: inspektion av mun- och näshålan samt videoradiografisk och nasofiberoptisk registrering av velofarynxfunktionen. Vid den videoradiografiska undersökningen som omfattar, mun- och näshåla samt svalget avbildas läpp- och tungrörelser samt dem i svalgets bakvägg i lateral projektion och svalgets 11

sidoväggsrörelser i frontal projektion under sammanhängande tal (Henningsson & Isberg (1986). Vid den nasofiberskopiska undersökningen, beskriven av bl a Croft et al. (1978), används ett flexibelt endoskop, 3,5 eller 3 mm i diameter. Endoskopet ansluts till en videokamera och en ljuskälla. Undersökningen utförs med lätt bedövning av nässlemhinnan (Naphasoline 0,02%, Lidocain 3,4%). På endoskopet appliceras bedövande gel (Xylocain gel 2%, Astra Läkemedel AB), alternativt glidgel eller vatten, för att underlätta passagen genom näskaviteten. Skopet placeras i mellersta näsgången och förs in tills man fått en bra överblick över den velofaryngeala sfinktern, både under vila och vid maximal tillstängning. Då skopet är böjligt kan strukturerna studeras ur olika vinklar. På detta sätt kan sfinkterfunktionen bedömas ovanifrån, dvs vilket rörelse- och tillstängningsmönster som finns, om tillstängning föreligger eller ej samt om den varierar mellan olika ljud. Skopet flyttas till stället för en eventuell insufficiens och patienten får upprepa talsekvenserna. Även strukturernas utseende bedöms. Hela undersökningen videoinspelas och ljudupptagning görs. De tre undersökningarna utförs av ett multidiciplinärt team där logoped, foniater och radiolog ingår. En sammanvägd bedömning av vävnadsutseende, sfinkterfunktion och talets kvalitet enligt gällande rutiner för talbedömning görs vid både röntgenfilmningen och nasofaryngoskopin. Bedömning av nasaleringsgrad och grad av förekomst av biljud (m a o även friktionsljud) görs vid båda undersökningarna. Bedömningsskalan har följande utseende: Skattningsskalan för förekomst av friktionsljud: 0 Inga friktionsljud 1 Enstaka friktionsljud 2 Friktionsljud på tryckstarka konsonanter vid ungefär hälften av tillfällena 3 Svaga friktionsljud på de flesta tryckstarka konsonanterna 4 Friktionsljud på alla tryckstarka konsonanter Videodokumentationerna från undersökningarna sparas och utgör del av patientens journalmaterial. De videoradiografiska och nasofiberskopiska undersökningarna kompletterar varandra och är var för sig vägledande för diagnosen. Undersökningarnas resultat diskuteras av teamet som i samråd med patient och eventuell målsman hjälps åt att besluta om vidare åtgärder ska vidtas för att förbättra patientens tal om denne så önskar. 1.8.1 Talmaterialet Talmaterialet i samband med den videoradiografiska undersökningen som genomfördes på Huddinge Universitetssjukhus har anpassats så att även riktigt små barn ska klara av det (Henningsson & Isberg, 1986). Det inkluderar olika högtryckskonsonanter, mest klusiler, vid olika artikulationsställen kombinerat med höga och låga vokaler. Även spontantal eliciteras i möjligaste mån, beroende på patientens samarbetsvilja samt behov vid respektive undersökning. Enstaka språkljud (eller andra funktioner som triggar velofaryngeala gester t ex svälja eller blåsa) som visar optimal velofaryngeal sfinkterfunktion hos just den patienten används också. Samma talmaterial används vid den nasofiberskopiska undersökningen men här görs ofta kompletteringar fr a av spontantal för att mer efterlikna en vanlig talsituation. Ramsor i form av räkning från 50-60 (inkluderar nasal) samt 60-70 med många högtrycksljud används ofta. 12

Försökspersonen uppmanas att säga olika meningar där språkljud som testar funktionen av velums och svalgväggarnas funktion ingår. Följande stavelser och korta meningar används rutinmässigt: Uppmaning: Blås två gånger Säg efter: ma ma ma, pi pi pi, bi bi bi, ti, ti, ti, di di di, ki, ki, ki, ko ko ko, ka ka ka, gi gi gi fi fi fi, si si si Koka potatis Idag är det tisdag Pippi åker polisbil Pippis apa Solen lyser En kopp kaffe Emil är inte snäll Snabb repetition av pipipipi 1.9 Möjligheter och svårigheter vid nasofiberoptisk undersökning av velofarynx Det är viktigt att placera instrumentet så högt man kan i näsan (mellersta näsgången om möjligt) för att få en bra överblick i velofarynx och för att kunna se över kanten på velum ner mot svalget. Vidare ska spetsen på instrumentet ligga innanför bakre kanten på nässkiljeväggen, så att denna inte skymmer. I gynnsamma fall kan man då vinkla instrumentet så att man får en bra överblick över hela velofarynx. En vanlig svårighet är att man hos patienter med adenoid inte kommer i läge för en optimal vinkel med fiberskopet och resultatet kan ge en falsk bild av velofarynxslutningen. Detsamma gäller små barn som har ett ganska lågt tak i velofarynx. Sidoväggarnas största aktivitet (och följaktligen även det verkliga sfinkterplanet) kan finnas på en lägre nivå i svalget än den man kan överblicka genom fiberskopet. Själva insufficiensen blir då också omöjlig att se och värdera (Henningsson & Isberg, 1991). Man är förstås hänvisad till att välja ena näsborren för sin undersökning och hamnar då med instrumentets spets någon centimeter åt ena eller andra sidan. Av det skälet kan det ibland vara svårt att avgöra var velums mittlinje befinner sig. Problemet förstärks om näsans mellanskiljevägg är lång bakåt så att man måste gå långt bak med spetsen. Det blir då svårt att överblicka hela velofarynx. Eftersom man saknar fasta referenspunkter gör variationen i olika individers anatomi att man ej kan bedöma om man hamnar i exakt samma läge med fiberskopets spets vid upprepade undersökningar eller mellan individer. Därför kan exakta mätningar av avstånd inte göras. Bilden i fiberskopet är något perspektiviskt förvrängd, speciellt ut mot kanterna, då optiken är gjord för att kapa lite av vidvinkelperspektivet. Detta måste tas viss hänsyn till även då man gör kliniska bedömningar. Särskilt märkbart blir detta när man kommer nära objektet. Om fiberskopets ände kommer alltför nära någon struktur blir bilden överexponerad och för ljus för att kunna bedömas. Detta kan vara ett problem om man vill gå nära svalgets bakvägg för att bättre kunna dokumentera en insufficiens. (P-Å. Lindestad, personlig kommunikation, 2005-03-10). 13

2. SYFTE OCH FRÅGESTÄLLNINGAR Syftet med denna studie var att undersöka vilka anatomiska och funktionella faktorer som påverkar friktionsljudets uppkomst. De frågor studien är tänkt att besvara är: 1) Är uppkomsten av friktionsljuden beroende av a) formen på insufficiensen, dvs om den är cirkulär/myntspringeformad? b) sfinktervävnadernas grad av aktivitet, dvs vilket tillstängningsmönster patienten uppvisar? c) lokal anatomi, dvs de inblandade sfinktervävnadernas ytstruktur? 2) a) Kan man med hjälp av fiberoptisk undersökning med höghastighetskamera visa på sekret- eller vävnadsvibrationer i nässvalget i samband med friktionsljud? b) Kan dessa vibrationer i så fall ses som en förklaring till uppkomsten av friktionsljud? 3. METOD OCH MATERIAL Studien är uppdelad i en retrospektiv och en experimentell studie. 3.1 Retrospektiv studie 3.1.1 Patienter Under perioden september 1992 - februari 2004 undersöktes ca 350 patienter på Talkliniken och Röntgenavd, Huddinge Universitetssjukhus, pga öppen nasalitet. Ifrån dessa valdes de patienter ut där det framgick av remissvaren från videoradiografi- och nasofiberskopiundersökningarna att velofaryngeala friktionsljud under tal förekom vid undersökningstillfället och dessa undersökningar kallas hädanefter de ursprungliga undersökningarna. Studien grundar sig på dessa videoinspelade nasofiberskopiundersökningar. Intentionen var att studera sfinkterfunktionen och -utseendet hos patienter med velofaryngeala friktionsljud. För att få en så renodlad och obehandlad patientgrupp som möjligt vad gäller orsaken till den avvikande velofarynxfunktionen exkluderades följande patienter ur studien: 1 de med plastikkirurgi utförd i velofarynx (för att bl a utesluta dysfunktion i form av ärrbildning i gommen) 2 de med neurologisk sjukdom som påverkade velofarynxfunktionen 3 de med utvecklingsstörning som påverkade talet Totalt 51 patienter ur de ursprungliga undersökningarna uppfyllde kriterierna för studien. För alla dessa patienter var grad av hypernasalering bedömd. Någon ny bedömning av hypernasalering gjordes ej i denna studie. Förekomsten av velofaryngealt friktionsljud var bedömd med gradering i 34 fall hos dessa eftersom detta ej gjordes rutinmässigt under de första åren dessa undersökningar utfördes. Dessa ursprungliga data används också i denna studie men jämförs ej med vår nya data. Två patienter föll bort efter att den nya bedömningen genomförts, en pga överexponerad videoinspelning och en pga avsaknad av inspelat ljud under nasofiberskopin. Slutligen inkluderades 49 patienter i åldrarna 3-31 år i studien (Median och Typvärde = 7 år). Av dessa var 31 pojkar och 18 flickor (63,3 resp. 36,7 %) (se bilaga 1). 14

3.1.2 Bedömningsprotokoll Med utgångspunkt från nasofiberskopiinspelningar valdes tänkbara faktorer ut som ansågs kunna påverka uppkomsten av friktionsljud. Ett bedömningsprotokoll med de tilltänkta faktorerna utvecklades för detta syfte och testades i samarbete med logoped och foniater. Totalt åtta testbedömningar av videoinspelade undersökningar genomfördes för att finjustera protokollet. Inga patienter ur den slutgiltiga studien studerades. Slutgiltiga parametrar som kom att ingå i protokollet: Tillstängning mot adenoid Konvex, slät Liten Stor Mångkonturerad Liten Stor Tillstängning mot bakvägg Velum Sidoväggsaktivitet Rörelsemönster Tillstängningsmönster Insufficiensens form vid friktionsljud och Insufficiensens form vid andra tillfällen Insufficiensens egenskaper i samband med friktionsljudet Utskjutande Slät Mångkonturerad Svacka/fåra Passavants vulst Central vall Flack Fåra Måttlig God Mycket god Ej bedömningsbar Minskning av svalgbredd i % Coronal Sagittal Cirkulär Coronal Sagittal Cirkulär Cirkulär Myntspringeformad Bubblor Snuddkontakt Synlig glipa Friktionsljud Frekvens (0-4) Språkljud Ord (språkljudet understruket) Liten Stor Central Höger sida Vänster sida Sagittal Frontal Central Höger sida Vänster sida Hela 15

Skattningsskalan för förekomst av friktionsljud i studien: 0 Inga friktionsljud 1 Enstaka friktionsljud 2 Flera friktionsljud 3 Många friktionsljud 4 Genomgående friktionsljud Dessutom ingick parametrar som angav orsak till varför undersökningar eventuellt icke var bedömningsbara. Journaluppgifter gällande kön, grad av hypernasalering samt grad av friktionsljud vid undersökningstillfället inhämtades (bilaga 1). De två sistnämnda var bedömda av en och samma logoped fram till år 2000, därefter ytterligare två logopeder inom Stockholms LKG-team. Dessa bedömningar används som del i resultatredovisningen. 3.1.3 Digitalisering De 51 videoinspelade nasofiberskopiundersökningarna avidentifierades, randomiserades, överfördes digitalt och nummerkodades. Femton (29,4%) av de inspelade avsnitten dubblerades för kontroll av intrabedömarreliabilitet. Avsnitt där munhåla eller larynx filmats samt avsnitt där patienten rörde sig för mycket överfördes ej. Den digitala överföringen gjordes i programmet Adobe Premiere Pro 6.0. 3.1.4 Ny bedömning En logoped och en foniater, vana att undersöka och bedöma velofarynxfunktion, granskade de totalt 66 digitala inspelningarna och gjorde en bedömning i konsensus, här kallad ny bedömning. Svaren registrerades på bedömningsprotokollet (se stycke 3.1.2). 3.1.5 Dataanalys Vid den statistiska bearbetningen användes SPSS (Statistical Package for the Social Sciences), version 10.0 för Windows. Data gällande den retrospektiva studien analyserades med hjälp av korstabuleringar och korrelationer. De tidigare gjorda bedömningarna av hypernasalering samt båda bedömningarna av de velofayngeala friktionsljuden på den 5- gradiga skalan redovisas som frekvenstabeller. Före sambandsanalyserna togs den första av de dubblerade inspelningarna bort och den andra bedömningen användes tillsammans med resterande data för analys. Intrabedömarreliabilitetsberäkningar på de dubblerade bedömningarna gjordes enbart för parametrar med två nivåer. Parametrar med tre eller fler nivåer uteslöts då data saknades i vissa celler. För signifikansprövning och prövning av intrabedömarreliabilitet användes Chi 2 och Pearson produkt-momentkorrelation. Vid samtliga signifikansprövningar användes en alfanivå på 5%. För att beräkna skillnader i medelvärden användes t-test för oberoende mätningar. 16

3.2 Experimentell studie 3.2.1 Patienter och försökspersoner Två patienter med friktionsljud i talet och tre friska försökspersoner (identiska med studiens författare och handledare) som imiterade friktionsljud, deltog i den experimentella studien. För patienterna var inklusions- och exklusionskriterierna desamma som i den retrospektiva studien. En patient ingick i den retrospektiva studien och en annan patient tillfrågades när denne kom på undersökning för öppen nasalering. 3.2.2 Höghastighetsinspelning av velofaryngeal sfinkterfunktion Undersökningen genomfördes på samma sätt som de rutinundersökningar som normalt görs med fiberskop vid VPI, men med höghastighetskamera kopplad till fiberskopet istället för vanlig videokamera. Denna undersökningsteknik gör det möjligt att hinna uppfatta det snabba förloppet av vibrationsrörelser i slemhinnan eller sekretet, man annars inte hinner se. Ett flexibelt endoskop (Olympus ENF P4) användes. En ljuskälla anslöts till skopet (Wolf 5131, Xenon, 300W). Dessutom anslöts en höghastighetskamera (Speedcam 500+, Weinberger, Dietikon) med en inspelningshastighet på 1904 bilder/sek och med en upplösning på 256 64 pixlar. Ljudupptagning gjordes med mikrofon (Bruel & Kjaer 2669). Bild- och ljuddata sparades i digital form som separata datafiler på PC för analys. När sedan friktionsljudet eliciterats under pågående filminspelning fångade undersökaren friktionsljudsögonblicket genom att trampa på en pedal, varvid de fyra senaste inspelade sekunderna sparades. Efter att lämplig sekvens valts ut kopierades den över till annan dator för analys. 3.2.3 Dataanalys Data från den experimentella studien analyserades kvalitativt. Avsnitten av friktionsljud spelades upp på PC och granskades upprepade gånger medan anteckningar om tillstängningsmönster, slemhinnornas rörelser i gom och svalgvägg samt förekomst av sekretbubblor fördes. 4. ETISKA ASPEKTER För att patienterna som deltog i den retrospektiva studien inte ska kunna identifieras, har alla personuppgifter avkodats. En medverkande i den experimentella studien informerades skriftligen per brev och muntligen per telefon. Medgivande till att undersökningsmaterialet fick användas i studien lämnades muntligt och skriftligt. Den andra tillfrågades och gav sitt muntliga medgivande i samband med ett vanligt kliniskt besök. De friska försökspersonerna var identiska med författaren och de två handledarna. Forskningsetisk ansökan godkändes av Regionala Etikprövningsnämnden i Stockholm, protokoll 2004/4:6. 17

5. RESULTAT 5.1 Retrospektiv studie 5.1.1 Intrabedömarreliabilitet De 14 dubblerade inspelningarna som bedömts ställdes mot varandra och intrabedömarreliabiliteten beräknades med hjälp av Pearsons korrelation då data innehöll två kategorinivåer (se tabell 1). Data som korrelerats hade i allmänhet ganska olika klassificering vid de båda bedömningarna. Signifikant överensstämmelse mellan de båda bedömningtillfällena uppnåddes vid bedömning av parametrarna tillstängning mot slät/ojämn bakvägg och av tillstängningsmönster. Tabell 1. Resultaten av intrabedömarreliabiliteten vid konsensusbedömning. Signifikant korrelation är markerad med * vid 0.05 nivån och ** vid 0.01 nivån. Pearson korrelation p Antal eniga N bedömningar Tillstängning mot slät eller ojämn bakvägg.632*.015 14 11/14 = 78,6% Tillstängningsmönster.826**.000 14 13/14 = 92,9% Inufficiensens form vid frik.ljudet.316.407 9 6/9 = 66,7% Insufficiensens form vid andra tillfällen.106.718 14 11/14 = 78,9% Bubblor vid frik.ljudet.598.089 9 7/9 = 77,8% 18

5.1.2 Resultat baserat på remissvar från ursprunglig undersökning 5.1.2.1 Friktionsljud (enl. ursprunglig skattningsskala) ngh 12 A n t a l p a t i e n t e r 10 8 6 4 2 0 1,0 2,0 3,0 4,0 Förekomst av friktionsljud (n=34) Figur 4: Förekomst av friktionsljud vid nasofiberskopin enligt remissvar från ursprunglig röntgen- och nasofiberskopiundersökning där 34 av de 51 som bedömts med friktionsljud fått en gradering (1-4). Alla patienter som inkluderades i denna studie hade friktionsljud enligt remissvar från den sammantagna undersökningen och från läkarens journalanteckning från samma datum. Patienterna hade i dessa handlingar bedömts med graderingen 1-4 gällande förekomst av friktionsljud (figur 4), (M = 2,57, S = 0,99). Det vanligaste värdet var 3 (35,3%). Förekomsten visade sig vara fördelad lika mellan könen. 19

5.1.2.2 Hypernasalering Cgfhf b A n t a l p a t i e n t e r 20 15 10 5 0-1,0 0,0 1,0 2,0 3,0 4,0 Grad av hypernasalering (n=49) Figur 5: Grad av hypernasalering vid nasofiberskopin enligt remissvar från ursprunglig röntgen- och nasofiberskopiundersökning. Patienterna hade vid den videoradiografiska undersökningen bedömts med hypernasaleringsgraderna 0-3,5 (figur 5) (M = 1,71, S = 0,94). Störst antal, 19 patienter (38,8%), fanns i gruppen hypernasaleringsgrad 1-1,5. Inkluderades ytterligare ett skalsteg hamnade 34 av patienterna (69,4%) inom gruppen hypernasaleringsgrad 1-2,5. Hypernasaleringsgrad 3,5 (3-4 enl bedömning vid ursprunglig undersökning) förekom dock hos endast 3 patienter. 20

5.1.2.3 Friktionsljud / hypernasalering Vbcb 4,0 3,5 F r i k t i o n s l j u d 3,0 2,5 d 2,0 1,5 1,0 0,0 1,0 2,0 3,0 4,0 Grad av hypernasalering Figur 6: Korrelation mellan grad av hypernasalering och förekomst av friktionsljud enligt remissvar från ursprunglig undersökning. Mellan förekomst av friktionsljud och hypernasaleringsgrad (figur 6), förelåg ett signifikant samband (r =,58, df = 32, p <=,001). Resultatet visade att ju högre hypernasaleringsgrad desto högre förekomst av friktionsljud. 21

5.1.3 Resultat baserat på nya bedömningar 5.1.3.1 Friktionsljud (enl. ny skattningsskala) Gf h 14 A n t a l p a t i e n t e r 12 10 k 8 s 6 4 2 0-1,0 0,0 1,0 2,0 3,0 4,0 5,0 Förekomst av friktionsljud (n=43) Figur 7: Förekomst av friktionsljud vid nasofiberskopin bedömt i studien. Förekommande värden var 0-4 (M = 1,82, S = 1,27). Värdena fördelades jämnt mellan könen utom värdena 3-3,5, vilka endast pojkar bedömdes ha (figur 7). Hos 7 av patienterna kunde inget friktionsljud höras (varför de återfinnes i figuren under stapelns: 0,0) och 6 var ej bedömbara pga dålig ljudinspelning eller för lite tal (varför de ej finns medräknade). Det är denna bedömning av förekomsten av friktionsljud som följande resultatredovisning baseras på. Friktionsljud fanns i första hand på tonlösa klusiler hos de 35 patienter (ytterligare en patient hade friktionsljud men hos denne kunde språkljudet inte identifieras) som ljuden noterades hos: /p/ = 21 patienter /t/ = 23 patienter /k/ = 18 patienter På tonande klusiler producerades endast enstaka friktionsljud: /d/ = 1 patient /g/ = 1 patient Friktionsljud på tonlösa frikativor förekom också: /s/ = 14 patienter /f/ = 6 patienter 22

5.1.3.2 Friktionsljud / tillstängningsmönster Det förelåg ett signifikant samband mellan tillstängningsmönster och friktionsljudets förekomst. Patienter med cirkulär tillstängning hade signifikant högre förekomst av friktionsljud jämfört med de med coronal tillstängning (t = 3,44, df = 41, p = 0,001, S = 0,38). Patienter med cirkulärt tillstängningsmönster hade i genomsnitt en bedömning på 2,7 gällande friktionsljudets förekomst och de med coronal tillstängning hade en genomsnittlig bedömning på 1,4. 5.1.3.3 Friktionsljud / bubblor i velofarynxsekret Förekomsten friktionsljud och förekomst av bubblor vid friktionsljudet visade ett signifikant samband. Bubblor gav signifikant mer friktionsljud (t = 2,74, df = 33, p = 0,01, S = 0,37). Patienter med bubblor hade i genomsnitt en bedömning av friktionsljud på 2,5 medan de utan bubblor hade en genomsnittlig bedömning på 1,5. 5.1.3.4 Friktionsljud / andra parametrar Inget signifikant samband kunde påvisas mellan friktionsljudets förekomst och a) tillstängning mot slät/ojämn svalgyta, b) velums form c) insufficiensens form vid friktionsljud, d) snuddkontakt/synlig glipa vid friktionsljud. 5.1.3.5 Tillstängningsmönster 65,3% av patienterna bedömdes ha coronalt och 34,7% cirkulärt tillstängningsmönster. Ingen av patienterna bedömdes ha sagittalt tillstängningsmönster. Ingen skillnad i könsfördelning kunde påvisas. 5.1.3.6 Tillstängningsmönster / rörelsemönster Mellan tillstängningsmönster och rörelsemönster förelåg ett signifikant samband. En individ med t ex coronalt rörelsemönster hade med högsta sannolikhet även ett coronalt tillstängningsmönster (Chi 2 = 15,227, df = 2, p <= 0,001). Rörelse- resp tillstängningsmönster överrensstämde i 77,55% av fallen. 5.1.3.7 Tillstängningsmönster / insufficiensens form Det förelåg ett signifikant samband mellan tillstängningsmönster och insufficiensens form (Chi 2 = 9,12, df = 1, p = 0,003). De med coronal tillstängning hade med största sannolikhet myntspringeformad insufficiens och de med cirkulär tillstängning, med största sannolikhet, cirkulär insufficiens. 5.1.3.8 Tillstängningsmönster / stor adenoid Tillstängning mot stor adenoid sammanföll med coronalt tillstängningsmönster, utom i två fall. 23

5.1.3.9 Tillstängningsmönster / sekretbubblor Bubblor vid friktionsljudet förekom i 12 fall av 13 (92,3%) hos patienter med cirkulärt tillstängningsmönster. Hos de med coronalt tillstängningsmönster fanns bubblor vid friktionsljudet i 13 fall av 22 (59,1%). 5.1.3.10 Tillstängningsmönster / andra parametrar Inget signifikant samband fanns mellan tillstängningsmönster och a) slät/ojämn svalgyta eller b) velums form. 5.1.3.11 Sekretbubblor / andra parametrar Det förelåg inget signifikant samband mellan bubblor vid friktionsljudet och a) insufficiensens form vid friktionsljudet eller b) snuddkontakt/synlig glipa vid friktionsljudet. Bubblor förekom lika ofta hos flickor som hos pojkar. 5.1.3.12 Tillstängning mot adenoid/bakvägg, jämn/ojämn ytstruktur Förekomsten av tillstängning mot adenoid var 55,1% och mot bakvägg 44,9%. Tillstängning mot slät eller ojämn struktur i bakvägg visade 41,7% respektive 58,3%. 5.1.3.13 Velums form Central vall, m a o tydlig m. uvulae hade en förekomst av 34,7%, flack gom 46,9%, fåra i gommens ovansida 18,4%. 24

5.2 Experimentell studie Tabell 2. Resultaten av höghastighetsinspelningarna. Förekomst av respektive företeelse är markerad med +. Tillstängn mönster Bubblor: Måttligt Rikligt Vibration i sekret Vibration i velum Vibration svalgvägg Friktionsljud Säger Patient 1 coronalt Inspeln 1 + + Lätta + Svagt Ti ti ti coronalt Inspeln 2 + + + + Brusigt, tydligt Ki ki ki Patient 2 cirkulärt Inspeln 1 + + Svagt Pi pi pi cirkulärt Inspeln 2 + + Svagt Ti ti ti Förs.pers1 Inspeln 1 coronalt Lätta Strävt, + + + starkt Pi pi pi coronalt Högfrekv Luftigare, Inspeln 2 + + + svagare Pi pi pi coronalt Högfrekv Strävt, Inspeln 3 + + starkt Pi pi pi Förs.pers2 Inspeln 1 coronalt Grovt, Endast + + + starkt frik.ljud Inspeln 2 coronalt Lite Grovt, Endast + + + + starkt frik.ljud Förs.pers3 Inspeln 1 coronalt Lite Flödigt, + + + starkt Pi pi pi coronalt Strävt, Inspeln 2 + + + starkt Ti ti ti Fyra individer hade coronalt tillstängningsmönster och en cirkulärt (tabell 2). Hos alla fem individer förekom sekretbubblor under friktionsljudet. Försökspersonernas imiterade friktionsljud var starkare än patienternas spontana friktionsljud och orsakade i allmänhet mer vibrationer i velum. Vibrationer i sekret förekom i de flesta fall. Vibrationer i svalgvägg förekom vid enstaka fall. Endast tre av inspelningarna av olika individer uppvisade detta fenomen vid någon friktionsljudsinspelning. Man kan alltså med den fiberoptiska undersökningen, med hjälp av höghastighetskamera, påvisa sekret- eller vävnadsvibrationer upp mot nässvalget i samband med friktionsljud. 25

6. DISKUSSION 6.1 Metod Den retrospektiva delen av denna studie innebar försök att bedöma den velofaryngeala sfinkterns utseende och aktivitet utifrån kamerabildens tvådimensionella perspektiv. Den nasoendoskopiska undersökningsmetoden har, som tidigare förklarats (stycke 1.9), sina begränsningar och tar ej hänsyn till sfinkterns tredimensionella arbete. De svårigheter detta orsakade var medräknade när studien startade och när bedömningsprotokollet utformandes. Trots detta var övertygelsen om att det fanns resultat att hämta ur de nasoendoskopiska undersökningarna stark och frågan var bara vilka. Övertygelsen visade sig vara riktig men troligtvis hade fler resultat kunnat inhämtas om begränsningarna varit färre. 6.1.1 Bedömningsmetod och protokoll Syftet med protokollet som utarbetades för denna studie (se stycke 3.1.2) var att få med de faktorer som ansågs vara viktiga för att bedöma utseendet och skeendet i och omkring sfinktern under produktion av velofaryngealt friktionsljud. Protokollet fyllde sin funktion med några få undantag. Parametrarna insufficiens form vid friktionsljudet och insufficiensens form vid andra tillfällen kunde inte bedömas tillförlitligt på detta sätt och inte heller snuddkontakt eller glipa. Orsaken till detta var den fiberoptiska undersökningens begränsningar samt individuell anatomi. 55,1% av patienterna uppvisade adenoid i epifarynxtaket (se stycke 1.9) vilket ofta begränsar underökningsmöjligheterna. I studien bedömdes velofaryngealt rörelse- respektive tillstängningsmönster separat, då rörelse och slutresultat är två skilda saker och inte alltid sammanfaller. Detta ville vi säkerställa. Överensstämmelsen mellan rörelse- och tillstängningsmönster visade sig dock vara relativt hög (77,55%). Rörelsemönstret användes inte i några beräkningar eller jämförelser då friktionsljudet uppkommer först när rörelsen avstannat i ett tillstängningsmönster. Bedömningarna av friktionsljudets förekomst skiljde sig åt hos samma individ när man jämför bedömningen gjord vid de ursprungliga videoradiografiska- och nasofiberoptiska undersökningarna med bedömningen som gjordes på nytt i denna studie. Detta beror på att talmaterialet som nu bedömts endast baserats på dokumentationerna från nasofiberskopin, dvs mindre tal samt med sämre ljudkvalitet i vissa fall. De analyserade inspelningarna innehöll endast minimalt med spontantal och friktionsljuden tenderar att bli mer frekventa under spontantal. Många upplever svårigheter att perceptuellt skilja friktionsljud från nasala genomslag. Bedömarna i denna aktuella studie har dock stor vana att bedöma dessa. Total enighet krävdes för att förekomst av friktionsljud vid varje enskilt tillfälle skulle noteras. Bedömning av insufficiensens storlek och relativa mätningar av velofaryngeala rörelser gjordes ej i denna studie då detta inte var syftet med studien. 26