LKG-patienter och deras föräldrar i Södra Sverige

LKG-patienter och deras föräldrar i Södra Sverige - En enkätstudie om upplevelsen av omhändertagandet Johanna Engström Elisabeth Larsson Handledare: Diana Girdo Sofia Petrén Ingemar Swanholm Examensarbete (15 hp) Tandläkarprogrammet Februari, 2013 Malmö högskola Odontologiska fakulteten 205 06 Malmö

Abstrakt Syfte: Syftet med den här studien var att kartlägga upplevelsen av omhändertagandet bland föräldrar till LKG-patienter och unga vuxna LKG-patienter i södra Sverige. Material och metod: Samtliga av de artiklar som presenteras i den här rapporten har erhållits genom litteratursökning på PubMed. Främst användes artiklar som berör upplevelsen av omhändertagandet, men även litteratur och hemsidor från svenska sjukhus och LKG-föreningar bidrog med information. För djupare förståelse av och för att erhålla ytterligare information om omhändertagandet i södra Sverige utfördes även en intervju med Ingemar Swanholm, ortodontist vid SUS. I denna enkätstudie tillfrågades 55 personer, varav 24 var föräldrar till barn med LKG och 31 var unga vuxna LKG-patienter. Detta gjordes för att få en helhetsbild av hur patienter och föräldrar upplevt omhändertagandet genom behandlingsgången. Resultat: Totalt deltog 30 patienter, varav 13 föräldrar till barn med LKG och 17 unga vuxna LKG-patienter. Resultatet redovisades var för sig, föräldrars upplevelse respektive patientens egen. Konklusion: Konklusion var att LKG-patienter och föräldrar till barn med LKG generellt var nöjda med omhändertagandet av dem och deras familj, vilket bekräftade hypotesen. För att kunna dra en slutgiltig slutsats om detta krävs dock vidare undersökningar med fler deltagande och validerade enkäter.

Introduktion Läpp-, käk- och gomspalt (LKG) innebär en ansiktsmissbildning som uppstår under tidigt fosterstadium. Under normala omständigheter smälter de pariga maxillära utskotten samman med det centrala nasofrontala utskottet under den andra graviditetsmånaden och bildar mellanansiktets strukturer. Även de två palatinala utskotten sammanfogas och bildar gommen vid denna tidpunkt. Spaltbildningar uppkommer när utskotten helt eller delvis inte smälter samman och diagnosen beror på graden av detta och vilka utskott som är involverade. 1-6 Läpp-, käk- och gomspalt klassificeras enligt lokalisering och omfattning. De olika typerna är läppspalt (figur 1), läpp-käkspalt, läpp-käk-gomspalt (figur 2) samt isolerad gomspalt (figur 3). Den kan vara enkelsidig (unilateral, figur 2) eller dubbelsidig (bilateral, figur 4), total (hela området är kluvet) eller partiell (syns som ett litet hack). Gomspalt kan vara kombinerat med 1, 2, 6, 7 underutvecklad underkäke s.k. Pierre Robin s sekvens. Figur 1: Läppspalt, Figur 2: Total, unilateral Figur 3: Isolerad gomspalt. behandling med näskrok. läpp-käk-gomspalt. Foto: Ingemar Swanholm, SUS Någon direkt orsak till läpp-, käk- och gomspalt är idag inte känd, men ärftlighet och miljöfaktorer är möjliga orsaker till missbildningen. Som vid andra missbildningar kan infektionssjukdomar och vissa mediciner spela en roll vid utvecklingen av en spalt. Ofta anges 1, 2, 6, 8, 9 även rökning som orsak. Under år 2011 rapporterades det i Sverige om 160 barn med någon form av ansiktsspalt, vilket innebär en frekvens på 15 per 10000 födda barn (1,5 ). LKG är den vanligaste missbildningen i huvud- och halsregion. 3, 9, 10 Gomspalt är vanligare hos flickor, medan läppkäk-gomspalt (total spalt) är betydligt vanligare hos pojkar. Det är vanligare med total spalt än isolerad gomspalt hos pojkar, medan det hos flickor råder lika fördelning av de två typerna. En högre incidens av utvecklingsstörning i andra organsystem ses vid isolerad gomspalt än vid total 6, 10 spalt, framförallt hos flickor. Som nyfödd kan problem med andning och matning förekomma. Andra vanliga problem senare i livet kan vara dentala komplikationer, upprepade öroninfektioner och nedsatt hörsel med talsvårigheter som följd. LKG kan även vara kombinerat med andra syndrom och anomalier. Annat som kan upplevas som ett problem av individen är den psykosociala och estetiska aspekten som kan leda till dåligt självförtroende samt den tidskrävande behandling som påverkar det vardagliga livet. 6, 8 LKG-verksamheten i södra Sverige är ett av de sex LKG-centra som finns i Sverige och har sitt centrum förlagt i Malmö vid Skånes universitetssjukhus, SUS. Detta är ett nära samarbete

mellan plastikkirurg, käkkirurg, ortodontist, kurator, öronläkare, logoped, foniater och en LKGkoordinator vilka alla träffar patient och familj då patienten är 5, 7, 10, 13, 16 samt 19 år gammal. LKG-konferenserna hålls varje vecka på käkkirurgiska kliniken i Malmö. 1, 6 Patienten kallas till ett besök på Plastikkirurgiska kliniken inom en vecka från födsel. Vid detta besök fastställs en individuell terapiplan och vid behov påbörjas även behandlingen med tejp och näskrok 1 (figur 1). Detta görs för att forma näsbrosket (s.k. molding) som ofta kan vara tillplattat eller utdraget vid LKG. Denna förbehandling pågår fram till första operationen då läppen sluts med s.k. primär läpp-näsplastik. Operationen genomförs vid 3 månaders ålder. Syftet med denna är att förbättra estetiken och rekonstruera näsvinge samt läpparnas muskulatur/funktion 1, 3, 6, 11 (figur 5). Vid bred gomspalt görs en gomplatta när patienten är 2-5 dagar gammal för att underlätta nutritionen genom att separera munhåla och näskavitet. Vid 12 månaders ålder opereras eventuell gomspalt vid en så kallad primär gomplastik där man sluter hela gommen, både den mjuka och hårda, fram till tandvallen som lämnas öppen. Eventuell käkspalt bentransplanteras med ben från höftkam genom s.k. fri bentransplantation när de permanenta medialerna erupterat. 1, 6 Detta görs för att uppnå stabilitet mellan käkhalvorna samt för att ben saknas vilket leder till att övriga permanenta tänder i fronten inte kan eruptera. Med 2, 3, 6, 11 hjälp av detta och ortodontisk behandling kan tänderna inta sin plats i tandbågen. Uppföljande kontroller pågår fram till och med 19 års ålder. I vissa fall kan behandling sedan fortgå med till exempel käkförflyttning, ytterligare estetiska operationer och fortsatt ortodontisk behandling. 6 Figur 4: Total, bilateral läpp-käk-gomspalt. Figur 5: Slutresultat av primär läpp-näsplastik. Foto: Ingemar Swanholm, SUS Omhändertagande ta hand om någon eller något enligt Svenska Akademiens ordbok. 12 Omhändertagande är dock i detta sammanhang ett mycket bredare begrepp som innefattar bemötande, information, stöd från vårdpersonal, sjukhusvistelser och uppföljning av behandling (LKG-konferenser). Syftet med denna studie var att kartlägga upplevelsen av omhändertagandet bland föräldrar till LKG-patienter och unga vuxna LKG-patienter i södra Sverige. Omhändertagandet sker i flera steg anpassat till patientens individuella situation där olika personer i ett LKG-team ansvarar för olika delar av behandlingen. Hypotesen i denna studie var att patienter och deras föräldrar överlag är nöjda med bemötandet de fått och att de fått tillräckligt med information om sjukdomen och behandlingsgången, men att de kanske ändå inte alltid varit helt förberedda på hur omfattande processen skulle bli samt hur stor påverkan det skulle ha på det vardagliga livet. Genom denna studie var förhoppningen att få information som kunde belysa eventuella problem och kanske till och med hjälpa till att förbättra omhändertagandet i framtiden.

Material och metod Litteratur- och faktasökning En sökning gjordes i PubMed och för detta användes Cleft Lip och Cleft Palate från MeSHdatabasen som aktuella sökord för LKG. För att få med alla artiklar som handlade om ämnet kombinerades samtliga ord, både som MeSH-termer och fritext. För att finna studier gjorda i Sverige kombinerades sökningen med Sweden (fritext och MeSH-term) som sökord. För att sedan finna artiklar om föräldrarnas åsikt om vården, kombinerades ovanstående sökning med Parent (fritext) och Parents (fritext och MeSH-term). Patienternas åsikt om vården erhölls genom att kombinera sökningen (Cleft Lip eller Cleft Palate och Sweden) med Attitude to Health (MeSH-term). Totalt erhölls 16 artiklar där abstrakt lästes och 3 visade sig vara av intresse för studien. (Figur 6) Utöver detta gjordes ytterligare sökningar på PubMed med fritext för att erhålla information om t.ex. hur den första informationen/kontakten påverkar kommande upplevelse av omhändertagandet och innebörden av diagnostiseringsmetoden. Även hemsidor från svenska LKG-föreningar och sjukhus har använts. Svarspersoner Varje vecka hålls LKG-konferenser på käkkirurgiska kliniken i Malmö dit patienter kallas och träffar LKG-teamet. LKG-konferenser hålls vid 5-, 7-, 10-, 13-, 16- och 19 års ålder. Patienter som besökt LKG-konferenser under hösten 2011 till och med oktober 2012 valdes ut för att delta i enkätundersökningen, detta för att få så aktuella uppgifter som möjligt. Föräldrar till 10- åriga LKG-patienter, vilka är halvvägs igenom behandlingsgången, valdes ut samt unga vuxna i 19-årsåldern då de oftast är färdigbehandlade vid denna ålder. Patienter med isolerad gomspalt exkluderades från studien då behandlingsgången för dessa patienter inte är lika omfattande. Detta innebär att de inte träffar teamet i samma utsträckning som övriga patienter. Totalt 55 personer inkluderades i studien. 23 enkäter skickades ut till föräldrar och 28 skickades ut till unga vuxna. Fyra enkäter delades ut vid LKG-konferenser. Enkäten (Bilaga 1) En enkät skickades ut till föräldrar till barn med LKG och en annan skickades ut till unga vuxna LKG-patienter. En del frågor var slutna, några öppna och ett par frågor ställdes med hjälp av VAS-skala (1-5) för att ta reda på hur föräldrarna upplevt omhändertagandet under de första 10 åren av behandlingen och för att ta reda på hur de unga vuxna upplevt omhändertagandet. Detta gjordes för att få en helhetsbild av hur patienter och föräldrar upplevt omhändertagandet genom behandlingsgången. Det fanns ingen tidigare validerad enkät för att besvara studiens frågeställningar. Därför konstruerades två enkäter utifrån den information som söktes. Enkäterna skickades ut med ett förfrankerat kuvert och ett informationsblad med information om studiens syfte. Alla enkätsvar behandlades anonymt. Vidare utfördes en intervju med Ingemar Swanholm, ortodontist vid käkkirurgiska kliniken, SUS, Malmö som även har en aktiv roll vid de LKG-konferenser som hålls. Detta för att få en djupare förståelse av och ytterligare information om omhändertagandet i södra Sverige för att kunna utforma enkäten. Statistik Medelvärden och standardavvikelse beräknades i Excel.

Figur 6. Artikelsökning PubMed, 05-11-2012 Search Query Items found #1 Cleft Lip [MeSH Terms] 11060 #2 Cleft Palate [MeSH Terms] 15769 #3 #1 OR #2 17967 #4 Cleft [All fields] 33577 #5 Lip [All Fields] 35562 #6 Palate [All Fields] 35878 #7 #4 AND #5 13562 #8 #4 AND #6 19785 #9 Cleft lip [All Fields] 13171 #10 Cleft palate [All Fields] 18343 #11 #9 OR # 10 21837 #12 #3 OR #7 OR #8 OR # 11 22142 #13 Sweden [MeSH Terms] 53263 #14 Sweden [All Fields] 218508 #15 #13 OR #14 218805 #16 #12 AND #15 234 #17 Parents [MeSH Terms] 64114 #18 Parents [All Fields] 118041 #19 Parent [All Fields] 104660 #20 #17 OR #18 OR #19 216990 #21 Attitude to health [MeSH Terms] 261924 #22 #16 AND #20 10 #23 #16 AND #21 6

Resultat Enkäten Av sammanlagt 55 utskickade enkäter erhölls 26. Detta innebar ett bortfall på 29 personer dvs. 52,7 procent. Fyra enkäter erhölls via LKG-konferenser på käkkirurgiska kliniken. Av dessa totalt 30 enkäter var 13 stycken från föräldrar till barn med LKG och 17 stycken från LKGpatienterna själva. Resultatet redovisades var för sig, föräldrars upplevelse respektive patientens egen upplevelse. Enkätsvar från LKG-patienter Medelåldern för när patienterna först blev medvetna om sin spaltbildning var 6,7 år (± 4,0). En klar majoritet av patienterna fick sin första information om spaltbildning och dess innebörd av sina föräldrar, 14 stycken av 17. En fick sin information av läkare och tandläkare från LKGteamet, en fick sin information av läkare från LKG-teamet och ett svar var bortfall. Tio av 17 patienter var likgiltigt inställda till sin spaltbildning, fyra kände sig nedstämda och en kände sig positiv. Två svar var bortfall. Övervägande antal patienter har någon gång känt sig annorlunda pga. sin spaltbildning, 14 stycken. Resterande tre hade ej upplevt detta. På frågan om vad patienterna uppfattade som det mest negativa med sin spaltbildning var svaren relativt spridda och flera patienter hade kryssat i flera alternativ. Den tidskrävande behandlingen hade då fått tio svar, den sociala aspekten sju, den estetiska fem och den funktionella tre. Den person i LKG-teamet som patienterna ansåg sig ha haft mest kontakt med var främst opererande plastikkirurg och käkortoped/ortodontist. Den person i LKG-teamet som patienterna hade mest förtroende för var även här opererande plastikkirurg samt käkortoped/ortodontist. Många patienter hade även här valt flera svarsalternativ. På frågan om de kände att de alltid kunnat vända sig till någon med sina frågor svarade en övervägande del av patienterna ja, 15 av 17. De två som svarade nej önskade båda att de hade haft någon att vända sig till varav en önskade läkarkontakt. När det kom till frågan om patienterna upplevde att det varit kontinuitet i personalen som vårdat dem svarade samtliga 17 ja och samtliga upplevde också detta som positivt. Påståendet att sjukhusvistelsen i samband med operationerna var positiv ansågs av fem patienter stämma mycket bra, av tio stämma bra och endast av en patient inte stämma. En av patienterna hade ej genomgått några operationer efter tio års ålder. Samtliga av patienterna hade någon gång under behandlingstiden genomgått ortodontisk behandling och nio av 17 var nöjda med sina tänder i dagsläget medan åtta inte var det ur estetisk synpunkt. Ur funktionell synpunkt var patienterna nöjda i högre utsträckning då 15 av 17 patienter svarade ja och endast två svarade nej. Det utseendemässiga resultatet efter operationerna ansågs av nio personer vara som förväntat, av fyra personer vara lite sämre än förväntat, av två patienter vara mycket bättre än förväntat och av två patienter vara lite bättre än förväntat

Figur 7. Hur nöjda patienterna (17 st) är med de olika delarna av LKG-teamet med avseende på omhändertagandet av dem och deras familj. Skala 1-5, där 1 är lägst och 5 är högst. 1 2 3 4 5 Bortfall Minns ej/ ej kontakt Medelbetyg Käkkirurgiska kliniken 5 12 4,71 Barnkirurgiska enheten 2 1 13 1 4,69 Öronläkare/foniater 1 3 9 1 3 4,62 Uppvakningsavdelningen/post-operativa avdelningen 7 9 1 4,56 Käkortoped/ortodontist 3 2 11 1 4,50 Plastikkirurg 1 1 4 10 1 4,44 Plastikkirurgiska mottagningen 1 1 6 7 2 4,27 Logoped 1 3 3 9 1 3,81 Kurator 1 1 2 1 5 1 6 3,80 Figur 8. Den enskilde patientens upplevelse av LKG-teamets omhändertagande av dem och deras familj. 5 4 Betyg, 1-5 3 2 1 Genomsnittsbetyg för hela LKG-teamet 0 1 2 3 4 5 6 7 8 9 10 11 12 13 14 15 16 17 Patienter Det genomsnittliga betyget patienterna gav för hela LKG-teamet var 4,41 av fem. När patienterna fick svara på frågan om hur de senaste tio åren varit beträffande LKG-vården enligt den information de fått från LKG-teamet så svarade elva personer att den varit som förväntat, fem personer tyckte att det varit större påverkan på det vardagliga livet än förväntat och endast en person tyckte att det varit mindre. Tolv av personerna i enkätstudien svarade att de kommer ha fortsatt kontakt med någon i LKGteamet och fem personer svarade att de inte kommer det. Av de som skulle ha vidare kontakt med teamet skulle två ha kontakt med käkkirurgiska kliniken, sju av dem med plastikkirurg, en med båda dessa och ett svar var bortfall. Femton patienter ansåg att deras livskvalitet förbättrats genom de ingrepp som gjorts och ingen svarade nej på denna fråga. En patient hade inte genomgått några ingrepp och en räknades som bortfall. Enkätsvar från föräldrar till LKG-patienter På frågan om hur föräldrarna fick reda på att deras barn hade LKG svarade åtta personer av 13

vid födseln och fem personer via ultraljud innan födseln. För åtta patienter var detta deras första barn, fyra personer hade ett barn sedan tidigare och en person hade två barn. Hos nio av föräldrarna förekom inte LKG sedan tidigare i bekantskapskretsen, familjen eller släkten medan det hos fyra av dem gjorde det. Fyra av 13 föräldrar hade ingen kännedom alls om LKG sedan tidigare, fyra hade endast hört talas om det, fyra hade lite kännedom och en person visste en hel del. Tre föräldrar angav att de fått den första informationen om LKG från barnmorska och två föräldrar genom Internet, vardera tre från läkare och besök på barnkirurgiska enheten, en från läkare och barnmorska och en fick sin information genom internet och litteratur. Figur 9. Hur nöjda föräldrarna (13 st) är med informationen de fått hos/på: Skala 1-5, där 1 är lägst och 5 är högst. 1 2 3 4 5 Ej svarat Medelbetyg Besök på Barnkirurgiska enheten 1 3 8 1 4,5 Telefonkontakt med Barnkirurgiska enheten 1 2 2 8 4,2 Internet 1 3 3 1 5 3,5 Läkare 2 1 2 1 3 4 3,22 Tandläkare 3 2 3 5 3,0 Litteratur 2 3 2 6 3,0 Barnmorska 5 2 3 1 2 2,09 Figur 10. Den enskilde förälderns upplevelse av den första informationen 5 4 Betyg, 1-5 3 2 1 Genomsnittsbetyg för den första erhållna informationen 0 1 2 3 4 5 6 7 8 9 10 11 12 13 Föräldrar Det genomsnittliga betyget föräldrarna gav för den första erhållna informationen var 3,18 av 5. Hur föräldrarna kom i kontakt med LKG-teamet var för alla gemensamt att de blev kallade genom remiss och samtliga tyckte även att de blev kallade tillräckligt snart efter förlossningen. Åtta av föräldrarna svarade att den yrkeskategori inom LKG-teamet som de fått sin första information av var läkare. Av de fem som inte fått läkarkontakt vid första informationen önskade tre föräldrar att de hade fått det. Tolv av 13 föräldrar var nöjda med den omhändertagandetid de fått vid den första informationen från LKG-teamet medan en inte var det.

På påståendet att den första informationen från LKG-teamet var tillräcklig svarade tolv av 13 föräldrar att det stämde mycket bra eller att det stämmer bra. En svarade att det inte stämmer alls och hade då önskemål om kontakt med LKG-föreningar och föräldrar med liknande erfarenheter. Hur föräldrarna kände sig efter det första besöket hos LKG-teamet var överlag positivt då tolv svarade just positivt och endast en person svarade likgiltig. I enkäten frågades det även om hur väl förberedda föräldrarna kände sig inför födseln och då svarade sex föräldrar att de var relativt förberedda, fem var inte alls förberedda och endast en var väl förberedd. Ett svar var bortfall. Om föräldrarna känt sig fortlöpande väl informerade om den kommande behandlingen under den senaste tioårsperioden svarade 11 föräldrar ja och två nej. De som svarat nej hade önskemål om mer information angående kommande behandlingar och mer information om innebörden av att vara förälder till ett barn med LKG. På frågan om föräldrarna alltid känt att de kunnat vända sig till någon med sina frågor svarade samtliga föräldrar ja. Samtliga föräldrar tyckte att påståendet att upplevelsen av sjukhusvistelsen i samband med operationerna varit positiv, stämde bra eller mycket bra. Det utseendemässiga resultatet efter operationerna ansåg fyra föräldrar vara lite bättre än förväntat, fyra som förväntat, tre mycket bättre än förväntat och två stycken lite sämre än förväntat. Figur 11. Hur nöjda föräldrarna (13 st) är med de olika delarna av LKG-teamet med avseende på omhändertagandet av dem och deras barn. Skala 1-5, där 1 är lägst och 5 är högst. 1 2 3 4 5 Bortfall Ej träffat Medelbetyg Plastikkirurg 1 2 10 4,69 Barnkirurgiska enheten 1 1 11 4,62 Käkkirurgiska kliniken 1 4 8 4,54 Käkortoped/ortodontist 2 2 8 1 4,50 Uppvakningsavdelningen/post-operativa avdelningen 2 3 8 4,46 Plastikkirurgiska mottagningen 2 3 8 4,46 Logoped 1 4 7 1 4,42 Öronläkare/foniater 2 4 6 1 4,33 Kurator 2 1 1 2 4 3 3,50

Figur 12. Den enskilde förälderns upplevelse av omhändertagandet av dem och deras barn. 5 4 Betyg, 1-5 3 2 1 Genomsnittsbetyg för hela LKG-teamet 0 1 2 3 4 5 6 7 8 9 10 11 12 13 Föräldrar Det genomsnittliga betyget föräldrarna gav för hela LKG-teamet var 4,43 av 5.

Diskussion Patienterna Vid tolkning av enkätsvaren från LKG-patienterna kunde man överlag se att den person ur LKG-teamet som patienterna haft mest kontakt med under behandlingsgången, också var den person som patienterna hade mest förtroende för. Mest förtroende ingav plastikkirurgen, därefter käkortoped/ortodontist. Fem av åtta patienter som var missnöjda med sina tänder estetiskt upplevde den extraorala/faciala estetiken som en av de mest negativa aspekterna med sin spaltbildning och tyckte även att det utseendemässiga resultatet var som förväntat eller sämre än förväntat. Av de nio patienter som inte valde estetiken som en av de mest negativa aspekterna med sin spaltbildning och som var nöjda med sina tänder estetiskt, var det endast en som tyckte att det utseendemässiga resultatet var lite sämre än förväntat. Övriga ansåg att resultatet var som förväntat eller bättre. Dessa patienter verkade alltså vara mer nöjda med det utseendemässiga resultatet. Detta tyder på att patienternas egna värderingar påverkar hur de uppfattar det slutgiltiga resultatet. Det kan dock också vara så att svårighetsgraden av spaltbildningen har inverkat på det slutgiltiga utseendemässiga resultatet och därmed hur patienten upplever detta. För att kunna dra en slutsats om detta krävs det därför mer underlag. De enda två som var missnöjda med sina tänder funktionellt var också generellt mindre nöjda med LKG-teamets omhändertagande. De upplevde större påverkan på det vardagliga livet, ansåg att det utseendemässiga resultatet blivit lite sämre än förväntat och var även missnöjda med sina tänder estetiskt. Övriga patienter, utom en, var generellt nöjda med LKG-teamets omhändertagande av dem. Detta kan tyda på att funktionalitet är en viktig del av patientens upplevelse av omhändertagandet. Tre personer svarade att de aldrig känt sig annorlunda på grund av sin spaltbildning och de kände sig även likgiltiga inför denna. Samtliga tre upplevde att det var den tidskrävande behandlingen som istället var en av de mest negativa aspekterna med spaltbildningen. De tyckte att det utseendemässiga resultatet blivit som förväntat och var i allmänhet nöjda med LKGteamets omhändertagande av dem. De delade även samma diagnos, total, unilateral läpp-käkgomspalt. Det fanns inga klara orsaker till varför just dessa individer kände sig mindre annorlunda än övriga svarspersoner i studien trots denna mer omfattande spaltbildning. Man kunde däremot se en tendens att dessa personer hade mycket snarlika åsikter om sitt omhändertagande. Detta kan tyda på att hur man som individ upplever sin spaltbildning kan påverka upplevelsen av behandling, resultat och omhändertagande. Föräldrarna Förekomst av LKG sedan tidigare i bekantskapskretsen, familj eller släkt hade kunnat innebära att man hade större kännedom om LKG och dess innebörd. Av svaren att döma, verkade dock inte så vara fallet då ingen av personerna där LKG förekom sedan tidigare i bekantskapskretsen, familj eller släkt hade mer kunskap om sjukdomen än de personer som inte hade det. Högsta kunskapsnivån bland samtliga svarspersoner utom en var endast lite kännedom. Enligt denna studie kände sig föräldrar som fått barnets LKG-diagnos via ultraljud relativt eller väl förberedda. Studier visar att diagnos i fosterstadiet kan betyda att man som förälder hinner förbereda sig mentalt och kunskapsmässigt inför att ha ett barn med missbildning, dock har studier även visat att det finns ett fåtal föräldrar som istället blir mer stressade av att få denna 6, 13-15 information i förhand.

Att man sedan tidigare hade barn, påverkade inte hur väl förberedd man kände sig inför födseln av ett barn med LKG. Inte heller påverkades det av att LKG redan förekom bland släkt eller vänner. Personernas kännedom om LKG sedan innan verkade inte heller påverka hur väl förberedd man kände sig inför födseln. Generellt kunde ses att det snarare var hur man fick diagnosen som påverkade hur förbered föräldrarna kände sig, medan tidigare barn, förekomst av LKG sedan tidigare och tidigare kunskap om ämnet spelade mindre roll. Fynden bekräftades 6, 13-15 även av andra studier, bland annat en helt ny studie från SUS (2012). Avseende den första informationen om LKG och dess innebörd hade föräldrar givit den erhållna informationen från barnmorskan lägst genomsnittsbetyg. Detta berodde troligtvis på att barnmorskan inte alltid besitter den djupa kunskap som krävs för att erbjuda fullgod information, utan istället remitterar patienter vidare till barnkirurgiska enheten, BKE. Barnmorskan brukar sedan ej ha någon vidare kontakt med föräldrarna. Som tidigare nämnt kunde samband ses mellan hur stort förtroende man hade för och hur mycket kontakt man hade med en vårdgivare. Liknande samband kunde här ses mellan hur mycket kontakt man hade med en vårdgivare och hur man då upplevde den informationen man erbjöds. För att kunna dra en slutsats om detta krävs det dock mer underlag. Det är viktigt att poängtera att denna korta kontakt skedde för tio år sedan vilket kan ha inneburit att tidigare åsikter glömts bort eller ändrats. Något annat som troligtvis kan ha förändrats avsevärt de senaste tio åren är utbudet avseende både kvalitet och kvantitet av information på internet. Detta innebär att om en liknande undersökning hade genomförts bland nyblivna föräldrar idag, hade betyget för den information de erhållit från internet troligtvis varit högre. Generellt var föräldrarna nöjda med LKG-teamets omhändertagande och alla, utom en, gav i genomsnitt betyg högre än tre. Samtliga av dessa hade också en positiv första kontakt, dvs. de tyckte att omhändertagandetiden och informationen var tillräcklig samt att de kände sig positiva efter det första besöket hos LKG-teamet. Den här första kontakten med LKG-teamet påverkade troligtvis kommande upplevelse av omhändertagandet. Det kan därför vara av vikt att man skapar en god kontakt i ett tidigt skede. Detta styrks även av att den person som skiljer sig från majoriteten, dvs. endast gav låga poäng i sin bedömning av omhändertagandet, hade en allmänt negativ första kontakt med LKG-teamet. Denna person kände sig inte heller välinformerad om kommande behandlingssteg till skillnad från majoriteten. Det finns andra studier som också visar att en tidig positiv första kontakt är av vikt för att upprätthålla en god vårdrelation. 16-17 Patienter och föräldrar Kuratorn var den person i LKG-teamet som både föräldrar och patienter givit lägst betyg avseende hur nöjda de var med omhändertagandet av dem. Detta kan bero på att kuratorn genom åren haft en mindre aktiv roll i omhändertagandet av LKG-patienter och deras familjer. 6 En mindre undersökning som nyligen utfördes vid SUS (2010) uppvisade liknande resultat. 18 Denna undersökning kan ha påverkat att det just nu sker en förändring i kuratorns roll med ökad kontakt samt ökad involvering i omhändertagandet av LKG-patienter och deras familjer. 6 Åsikterna om kuratorns omhändertagande tros därför komma att förändras till mer positiva framöver. Sannolikt finns ett samband mellan hur föräldrar respektive patienter upplever LKG-teamets omhändertagande av dem. Troligtvis påverkar föräldrarnas sinnesstämning deras barns inställning. Denna undersökning var ej möjlig att genomföra inom en och samma familj och därför var det svårt att dra en slutsats om detta. Dock kunde ses att upplevelsen av omhändertagandet av LKG-teamet bland patienter respektive föräldrar inte skiljde sig nämnvärt.

En studie genomförs just nu som undersöker sambandet mellan föräldrars mentala sinnestillstånd och hur det påverkar deras barn vid diagnostisering av LKG. 19 Metodik En styrka med denna undersökning var att samtliga som deltagit i LKG-konferenser och som föll in i urvalet under studiens tidsram tillfrågades. Alla tillfrågade besökte samma kliniker, behandlades av i princip samma vårdpersonal och erhöll därmed likvärdigt bemötande och behandling. En brist i enkätstudien var ett stort bortfall av enkätsvar från de LKG-konferenser som hölls under höstterminen 2012, vilket berodde på ett högt antal exkluderade patienter. Detta i kombination med ett stort bortfall av de utskickade enkäterna innebar ett lägre antal personer som deltog i studien och därmed en mindre realistisk bild av verkligheten. Antalet enkäter från respektive grupp skiljde sig också, då unga vuxna hade högre svarsfrekvens än föräldrar till LKG-patienter. Eftersom upplevelsen av omhändertagandet kan skilja sig avsevärt mellan patienten själv och föräldrarna konstruerades två olika enkäter till respektive grupp för att få en helhetsbild av upplevelsen från diagnos till slutbehandling. Detta innebar att alla enkätsvar ej gick att jämföra med varandra. Studien utfördes vid en viss tidpunkt och inte under en längre tidsperiod. På så sätt gjordes enkäten i efterhand vilket kan ha inneburit att tidigare åsikter hunnit färgas av nya händelser eller helt glömts bort. Då det ej fanns tidigare validerade enkäter för att undersöka omhändertagande och upplevelsen av denna bland LKG-patienter och föräldrar, konstruerades två enkäter. Tanken var att validera dessa enkäter genom att låta utvalda testpersoner svara på samma enkät två gånger och se om deras svar skiljde sig. Detta genomfördes inte pga. tidsbrist vilket innebar att det var svårt att förutse hur frågorna skulle komma att tolkas av deltagarna. Följden av detta kunde ses på flera frågor där antingen flera svar kryssades i (istället för endast ett som söktes) eller där frågorna misstolkades. Vissa av dessa enkätsvar kunde inte tolkas och räknades då som bortfall. Feltolkningarna kan ha berott på att instruktionerna och frågorna ej varit tillräckligt tydliga. Man skulle till exempel ha kunnat klargöra i början att endast ett alternativ skulle kryssas i om inte annat angavs, omformulerat vissa frågor samt lagt till fler svarsalternativ till vissa frågor. LKG-diagnostisering via ultraljud är vanligare idag än för tio år sedan, därmed hade fler personer erhållit diagnosen vid födseln än vad som beräknades. Fråga 15, där föräldrarna tillfrågades hur väl förberedda de kände sig inför födseln, kunde endast besvaras av de föräldrar som erhöll diagnosen via ultraljud. Därför analyserades inte svaren från de föräldrar som fick diagnosen vid födseln då de inte kunde vara förberedda inför födseln av ett barn med LKG. Exempelvis kunde frågan ha formulerats Hur väl förberedd kände du/ni er inför att ta hand om ett barn med LKG?. En individs upplevelse av omhändertagandet kan färgas av flera faktorer till exempel spaltbildningens omfattning, eventuella övriga sjukdomar och individens psykosociala situation. Detta kan ha påverkat enkätsvaren och därmed vara en brist i undersökningen. Det fanns alltså flera faktorer som troligtvis påverkade hur svarspersonerna besvarade enkäten och samtliga styrkor och svagheter vägdes därför in vid tolkning och diskussion av enkätsvaren.

Konklusion Konklusionen var att LKG-patienter och föräldrar till barn med LKG generellt var nöjda med omhändertagandet av dem och deras familj, vilket delvis bekräftade hypotesen. Det finns faktorer som påverkar upplevelsen av omhändertagandet såsom t ex en god första vårdkontakt, hur mycket kontakt man har med vårdgivare samt psykosociala faktorer. För att bekräfta slutsatsen krävs dock vidare undersökningar med fler deltagande och validerade enkäter.

Referenser 1. Skånes universitetssjukhus [www.skane.se/sus]. LKG-teamet i Malmö. Malmö: Annika Uvemark; [uppdaterad 2011-07-06, 2012-11-13] Tillgänglig från: http://www.skane.se/sv/webbplatser/skanes-universitetssjukhus/organisation-a- O/LKG-teamet-i-Malmo-informerar/ 2. Karolinska Universitetssjukhus [www.karolinska.se]. Läpp-, käk- och/eller gomspalt (LKG). Stockholm: Rekonstruktiv plastikkirurgi; [uppdaterad 2011-06-27, 2012-11-13] Tillgänglig från: http://www.karolinska.se/astridlindgrensbarnsjukhus/sjukdomartillstand-och-besvar/ora-nasa-munhala-och-hals/lapp--kak--och-gomspalt-/ 3. LKG föreningen i västra Sverige [www.lkg-vast.se]. LKG föreningen i västra Sverige. Västra Sverige: Peter Simonsson; [uppdaterad 2012-11-01, 2012-11-13] Tillgänglig från: www.lkg-vast.se 4. Moss-Salentijn L, Hendricks-Klyvert Marlene. Dental and oral tissues: an introduction. 3 rd ed. Philadelphia: Lea & Febiger; 1990. (s149) 5. Murray CM. Craniofacial development, growth and evolution. 1 st ed. Norfolk, England: Bateson Publishing; 2002. (s127-130) 6. Ingemar Swanholm, ortodontist vid Käkkirurgiska avdelningen, SUS, Malmö. 7. Berkowitz S, editor. Cleft lip and palate : diagnosis and management. 2 nd ed. Berlin : Springer, 2005. (s 45) 8. Wyszynski DF, editor. Cleft Lip & Palate from origin to treatment. 1 st ed. New York: Oxford Press; 2002. (s vii, 211, 303, 308, 319, 354) 9. Vieira AR. Genetic and environmental factors in human cleft lip and palate. Front Oral Biol. 2012;16:19-31. Epub 2012 Jun 25 10. [Socialstyrelsen, Fosterskador och kromosomavvikelser 2011] 11. Sahlgrenska Universitetssjukhus [http://www.sahlgrenska.se/sv/su/sahlgrenska- Universitetssjukhuset/]. Behandlingar ansikte och skalle. Göteborg: Linda Kullenberg ; [uppdaterad 2011-06-21, 2012-11-13]. Tillgänglig från: http://www.sahlgrenska.se/sv/su/vardutbud/plastikkirurgi/behandlingar/behandlingarav-ansikte-och-skalle/ 12. Svenska Akademien. Svensk Ordbok. 1 st ed. Stockholm, Sverige: Svenska Akademien; 2009. 13. Berggren H, Hansson E, Uvemark A, Svensson H, Becker M. Prenatal compared with postnatal cleft diagnosis: what do the parents think? 14. Davalbhakta A, Hall PN. The impact of antenatal diagnosis on the effectiveness and timing of counselling for cleft lip and palate. Br J Plast Surg 2000;53:298 301 15. Nusbaum R, Grubs RE, Losee JE, Weidman C, Ford MD, Marazita ML. A qualitative description of receiving a diagnosis of clefting in the prenatal or postnatal period. J

Genet Couns 2008;17:336 50 16. Sharp MC, Strauss RP, Lorch SC. Communicating medical bad news: parents' experiences and preferences. J Pediatr 1992;121:539 46 17. Kuttenberger J, Ohmer JN, Polska E. Initial counselling for cleft lip and palate: parents' evaluation, needs and expectations. Int J Oral Maxillofac Surg 2010;39:214 20 18. Intern enkätundersökning utförd vid SUS. Finns att hämta på Barnkirurgiska Enheten, SUS, Malmö. 19. Grollemund B, Guedeney A, Vazquez MP, Picard A, Soupre V, Pellerin P, Simon E, Velten M, Dissaux C, Kauffmann I, Bruant-Rodier C, Danion-Grilliat A. Relational development in children with cleft lip and palate: influence of the waiting period prior to the first surgical intervention and parental psychological perceptions of the abnormality. BMC Pediatr. 2012; 12: 65.