Nationella riktlinjer för hjärtsjukvård 2013. Antikoagulationsbehandling vid förmaksflimmer Hälsoekonomiskt underlag Preliminär version



Relevanta dokument
Arbetsdokument Nationella riktlinjer

Hälsoekonomiska effekter? Fokus på nya antikoagulantia!

Hälsoekonomiska aspekter på förmaksflimmer

Dabigatran hälsoekonomisk utvärdering Sammanfattning av CMT Rapport 2011:1

Arbetsdokument: Nationella riktlinjer för hjärtsjukvård

FÖRMAKSFLIMMER VANLIGT FARLIGT UNDERBEHANDLAT

Har vi råd med att vara tröga i införande av nya behandlingar i hjärtsjukvården

Nationella riktlinjer för hjärtsjukvård Antikoagulationsbehandling vid förmaksflimmer Preliminär version

Nationella riktlinjer för vård vid stroke. Hälsoekonomiskt underlag Remissversion Bilaga

Frågor vad gäller förmaksflimmer, antikoagulantia (nya och warfarin) och hög ålder

Regionala riktlinjer för perorala antikoagulantia vid förmaksflimmer

Är hjärtsjukdom dyrt att behandla hälsoekonomiska aspekter. Lars-Åke Levin Centrum för utvärdering av medicinsk teknologi Linköpings Universitet

Antikoagulantia som trombosprofylax vid förmaksflimmer. Läkemedelskommitténs. terapirekommendation. för Landstinget i Värmland

NOAK Uppdatering. Fariba Baghaei, överläkare Koagulationscentrum Sektionen för hematologi och koagulation Sahlgrenska Universitetssjukhuset

Förmaksflimmer Nya behandlingsmöjligheter

Professor Peter J Svensson Centre for Thrombosis and Haemostasis, SUS, Malmö

BESLUT. Datum

BESLUT. Datum

Arbetsdokument Nationella riktlinjer

NEPI - Stiftelsen nätverk för läkemedelsepidemiologi

NEPI - Stiftelsen nätverk för läkemedelsepidemiologi

ECONOMIC EVALUATION IN DENTISTRY A SYSTEMATIC REVIEW

Arbetsdokument Nationella riktlinjer för lungcancervård

Klinisk lägesrapport NOAK

Nationella riktlinjer för vård vid Parkinsons sjukdom. Hälsoekonomiskt underlag Bilaga

Nya perorala antikoagulantia- Nu händer det!

Sigurd Vitols Medicinskt sakkunnig, SBU Adj. professor, Karolinska institutet

Nya orala antikoagulantia ett alternativ till point-of-care testning och egenvård med warfarin?

Koagulation. Margareta Holmström Överläkare, docent, sektionschef Koagulationsmottagningen, Hematologiskt Centrum Karolinska

Hur kan vi förebygga stroke hos patienter med förmaksflimmer

Arbetsdokument Nationella riktlinjer för lungcancervård

Kostnader och kostnadseffektivitet av ett införande av dabigatran hos patienter med förmaksflimmer

Sigurd Vitols Medicinskt sakkunnig, SBU Adj. professor, Karolinska institutet

Lathunden är uppdaterad 2015

Nya antitrombotiska medel

Antikoagulantia som trombosprofylax vid förmaksflimmer. Läkemedelskommitténs. terapirekommendation. för Landstinget i Värmland

- med fokus på hälsoekonomiska utvärderingar

Arbetsdokument Nationella riktlinjer för rörelseorganens sjukdomar

Hälsoekonomiska analyser stärker kvalitetsregister

Tandvårds- och läkemedelsförmånsverkets allmänna råd

7. Hälsoekonomiska aspekter 1

Intressekonflikt: Föreläsararvode från AstraZeneca, Boehringer-Ingelheim, Medtronic, Sanofi, Pfizer

Arbetsdokument Nationella riktlinjer för rörelseorganens sjukdomar

BESLUT. Datum

Nationell utvärdering 2011 Diabetesvård. Bilaga 8 Patientutbildning i grupp en modellbaserad analys

Strokeprofylax med Waran och NOAK DOAK vid förmaksflimmer. Martin Johansson, ST-läkare Lindesbergs lasarett

Primärvårdspatienter med förmaksflimmer

Arbetsdokument Nationella riktlinjer för rörelseorganens sjukdomar

Hälsoekonomiska analyser

En pilotstudie av självtestning vid behandling med oral antikoagulantia

SBU:s sammanfattning och slutsatser

Nationella riktlinjer för hjärtsjukvård Antikoagulationsbehandling vid förmaksflimmer Vetenskapligt underlag Preliminär version

BESLUT. Datum

Nya antikoagulantia -klinik. Vladimir Radulovic Koagulationscentrum SU/Sahlgrenska

Nytt om nya antikoagulantia. Vladimir Radulovic Sahlgrenska sjukhuset

Arbetsdokument Nationella riktlinjer för rörelseorganens sjukdomar

Nationella riktlinjer för hjärtsjukvård. Vetenskapligt underlag för behandling med antikoagulantia vid förmaksflimmer Bilaga

Bilaga 7. Mall för kvalitetsgranskning av empiriska hälsoekonomiska studier

Inledande resultat från kostnad nytta analys nyförskrivning av hörapparater

Praktiska aspekter av antikoagulantia

HÄLSOEKONOMI OCH ORDNAT INFÖRANDE

Eliquis (apixaban) Företaget ska senast den 1 januari 2016 redovisa följande information till TLV:

Hälsoekonomisk utvärdering som en del i studie Hälsoundersökningar för 55-åringar

Arbetsdokument Nationella riktlinjer för rörelseorganens sjukdomar

Kliniskt beslutsstöd för strokeprevention i ett regionalt elektroniskt patientjournalsystem

Förmaksflimmer. Regina Lindberg, öl Kardiologen Ryhov 29 april/8 maj 2014

Bilaga 8. Mall för kvalitetsgranskning av hälsoekonomiska modellstudier

Levnadsvanor och Läkekonst: Riktlinjer och Respekt

Arbetsdokument Nationella riktlinjer för rörelseorganens sjukdomar

Cinqaero (reslizumab) Koncentrat till infusionsvätska, lösning 10 mg/ml

Antikoagulantia och trombocythämmare, tillfällig utsättning inför elektiv operation

Peroral antikoagulation med. Översiktsartikel

Kranskärlssjukdom. Fortbildningsmöte Läkemedelskommittén Halland Kungsbacka

Regionala riktlinjer för perorala antikoagulantia vid förmaksflimmer i Region Skåne.

Arbetsdokument Nationella riktlinjer för lungcancervård

Regionala riktlinjer för perorala antikoagulantia vid förmaksflimmer i Region Skåne.

RIKSSTROKE - TIA. Obs! Registrerade uppgifter måste vara journalförda

under Extranätet/Vårdgivare/Möta patienten/kvalitetshand- boken. Vårdprogrammet innefattar

just kostnader för sjukdom. Man jämför inte olika alternativ utan man tittar på sjukdomskostnaden och jag kommer snart att visa ett sådant exempel.

Warfarin och NOAK - hur följs de bäst? Camilla Nilsson Landskoordinator Auricula AK-koordiantor SUS

Nya antikoagulantia Laboratoriemedicinska aspekter SKKLFs och SSKFs utbildningsdagar

Titel: Förmaksflimmer/-fladder och antikoagulantia. Skiljer sig patienterna med och utan tromboemboliprofylax åt i något avseende?

BESLUT. Datum

Antikoagulantia vid förmaksflimmer hur skall man göra efter intrakraniell blödning?

Regionala riktlinjer för peroral trombocythämning vid akut kranskärlsjukdom i Region Skåne

Bilaga I. Bilaga I. Pilotprojekt och andra modeller. Fördjupad beskrivning av pilotprojekt

NOAK. Disclosures. Förmaksflimmer vanligt, främst hos äldre. NOAK i klinisk praxis

Sekundärpreventivt Ischemisk stroke/tia ASA ASA + dipyramidol ASA vs clopidogrel ASA + clopidogrel ASA + clopidogrel vs dipyramidol AK

Arbetsdokument Nationella riktlinjer för rörelseorganens sjukdomar

Producentobunden läkemedelsinfo

Klok hjärt-kärlprevention (om läkemedelsvärdering och val)

BESLUT. Datum

Antikoagulantiabehandling

Nationella riktlinjer för diabetesvård. Hälsoekonomiskt underlag Bilaga

Hälsoekonomisk modellering

Crysvita (burosumab) Injektionsvätska, lösning till subkutan injektion

KAPITEL 6 hälsoekonomiska aspekter

Förmaksflimmer. Runa Sigurjonsdottir

Arbetsdokument Nationella riktlinjer för lungcancervård

Förmaksflimmer. Förmaksflimmer - prevalens. Förmaksflimmer - naturalförlopp. Allmänt om förmaksflimmer

Transkript:

Nationella riktlinjer för hjärtsjukvård 2013 Antikoagulationsbehandling vid förmaksflimmer Hälsoekonomiskt underlag Preliminär version

Innehåll Inledning... 3 Nya orala antikoagulantia vid behandling av förmaksflimmer... 4 Kommentarer... 5 Slutsatser... 6 Dokumentation från den hälsoekonomiska informationssökningen... 7 Referenser... 11

Inledningr Inledning Centrum för utvärdering av medicinsk teknologi (CMT), Linköpings universitet har på uppdrag av Socialstyrelsen, enligt ramavtal, tagit fram det hälsoekonomiska underlaget som finns i denna bilaga. 3

Nya perorala antikoagulantia vid behandling av förmaksflimmer Nya orala antikoagulantia vid behandling av förmaksflimmer I de kostnadseffektivitetsstudier som gjorts av nya perorala antikoagulantia jämförs de en och en mot warfarin och i en studie jämförs apixaban mot acetylsalicylsyra (ASA). Davidson m.fl. [1] har studerat kostnadseffektiviteten för dabigatran (150 mg två gånger dagligen och 110 mg två gånger dagligen vid ålder mer än 80 år) jämfört med warfarin vid behandling av förmaksflimmer. Data i studien hämtades från RE-LY-studien. En Markovmodell har använts för att studera detta på en hypotetisk kohort av 65-åringar utifrån ett livstidsperspektiv (20 år). Studien är anpassad till svenska förhållanden där kostnaden för stroke hämtades från en svensk studie. Epidemiologiska data är hämtade från svensk registerdata. Effekterna mättes både i vunna levnadsår och i QALY. Både kostnader och effekter diskonterades med 3 procent per år. Resultatet visade att kostnaden var 7 699 per vunnet levnadsår och 7 742 per vunnet QALY. De patienter som hade högre risk för stroke (CHADS 2 = 3 6) generade lägre kostnad per vunnet QALY det vill säga 2652 (CHADS = 3 6), 8 216 (CHADS 2 = 2) respektive 20 929 (CHADS 2 = 0 1). Den svenska patientpopulationen skiljer sig från patientpopulationen i RE-LY studien såtillvida att de utgör välkontrollerade warfarinpatienter (TTR = 77 %) det vill säga högre än i RE-LY-studien och känslighetsanalysen för svenska förhållanden genererade därför en högre kostnad per vunnet QALY ( 12 449). Kostnadseffektiviteten för dabigatran jämfört med warfarin (5 mg) vid behandling av patienter med förmaksflimmer har analyserats i en dansk studie [2]. Data extrapolerades från RE-LY-studien (n = 18 113). Modellen baserades på en kanadensisk förlaga framtagen för kanadensiska förhållanden men anpassad till danskt sjukvårdsperspektiv. Direkta kostnader inkluderades och indirekta exkluderades. Patienter under 80 år fick en dos 150 mg två gånger dagligen följt av 110 mg två gånger dagligen för patienter över 80 år. Subgruppsanalys har gjorts för olika risker för stroke (CHADS 2 ). Tidshorisonten är ett livstidsperspektiv. Kostnader för stroke baserades på en svensk studie. Nyttovikter för förmaksflimmer hämtades från Sorensen m.fl. Både kostnader och effekter diskonterades med 2 procent per år. Kostnadseffektiviteten beräknades till 6 950 per vunnet QALY. Känslighetsanalys visade att resultatet var känsligt för TTR (time in therapeutic interval) vilket gav resultat mellan 6 115 (TTR < 57,1 %) och 29,019 (TTR > 72,6 %). Resultatet var inte känsligt för kostnaden för stroke eller blödning. Patienter med en högre risk för stroke associerades med lägre inkrementell kostnad för dabigatran och högre effekt jämfört med warfarin. Lee m.fl.[3] har studerat kostnadseffektiviteten för apixaban (5 mg två gånger per dag) jämfört med warfarin vid behandling av förmaksflimmer. Data i studien hämtades från ARISTOTLE-studien. En Markovmodell användes för att studera en kohort 65-åringar. Beräkningar gjordes utifrån ett 4

Nya perorala antikoagulantia vid behandling av förmaksflimmer livstidsperspektiv. Endast direkta kostnader inkluderades. Nyttovikterna antogs vara högre för apixaban jämfört med warfarin. Resultatet visade att apixaban var dominant (genererade lägre kostnader och bättre effekt) jämfört med warfarin för de patienter som hade minst en riskfaktor för stroke (CHADS 2 = 2). Resultatet var mycket känsligt för variationer i antagandet om pris på apixaban och resultaten ska tolkas med viss försiktighet eftersom de är baserade på en enda klinisk studie och inte uppdelade på olika. Lee m.fl. [4] genomförde en kostnadseffektsanalys för att studera apixaban (5 mg två gånger dagligen) jämfört ASA vid behandling av förmaksflimmer för patienter som inte är lämpade för warfarinbehandling. Data i studien hämtades ifrån AVERROES-studien. En Markovmodell användes för att studera en kohort 70-åringar med minst en riskfaktor för stroke (CHADS 2 = 2). Nyttovikterna beräknades vara något lägre för apixaban beroende på ökad risk för mindre blödning jämfört med ASA. Beräkningar gjordes både utifrån ett 1-årsperspektiv och från ett 10-årsperspektiv. Kostnader och effekter (QALY) diskonterades med 3 procent per år. Apixaban visade sig vara dominant (genererade lägre kostnader och bättre effekt) jämfört med ASA för patienter med minst en riskfaktor för stroke (CHADS 2 = 2) utifrån det längre tidsperspektivet på 10 år. Känslighetsanalys visade att för patienter med liten risk för stroke (CHADS 2 = 1) var kostnaden per vunnet QALY $ 29 547 och $ 320 675 för patienter med CHADS 2 = 0. Resultaten ska tolkas med viss försiktighet eftersom de är baserade på en enda klinisk studie och antaganden om priset för apixaban. Lee m.fl. [5] har studerat kostnadseffektiviteten för rivaroxaban (20 mg en gång per dag) jämfört med warfarin vid behandling av förmaksflimmer. Data i studien hämtades från ROCKET-AF-studien. En Markovmodell användes för att beräkna kostnadseffektiviteten utifrån ett livstidsperspektiv. Patienterna som ingick i modellen utgjorde en kohort 65-åringar med hög risk för stroke (CHADS 2 = 3). Nyttovikterna hämtades från litteraturen och beräknades vara något högre för rivaroxaban jämfört med warfarin. Endast direkta kostnader ingick i studien. Både kostnader och effekter diskonterades med 3 procent år. Resultatet visade att kostnaden per vunnet QALY var $ 27 498 när kostnaden för rivaroxaban antogs vara betydligt högre än för warfarin. Resultatet var känsligt för intracranial hemmorage, kostnaden för rivaroxaban och använt tidsperspektiv och inte i första hand baseline risk för stroke. Resultaten ska även tolkas med viss försiktighet eftersom de är baserade på en enda klinisk studie. Kommentarer Det återfanns flera kostnadseffektsstudier för dabigatran. Alla är baserade på samma kliniska studie (RE-LY) med kostnadsdata från respektive land. Eftersom det återfinns en studie för svenska förhållanden har vi valt att redovisa denna och resultaten från den svenska studien (Davidson et al. 2013) tillsammans med ytterligare en studie gjord i Danmark. I motsats till dabigatran, finns det begränsat med kostnadseffektsstudier för apixaban och rivaroxaban. En kostnadseffektstudie återfanns för apixaban 5

Nya perorala antikoagulantia vid behandling av förmaksflimmer jämfört med ASA vid behandling av förmaksflimmer (för patienter som inte är lämpade för warfarinbehandling) baserad på data från AVERROESstudien. De redovisade studierna är gjorda i USA. Modellstudierna är känsliga för antagandet om priset på apixaban respektive rivaroxaban. Samtliga ekonomiska analyser är baserade på var sin stor klinisk studie för respektive behandling (RE-LY, ARISTOTLE och ROCKET-AF) och bör därför tolkas med viss försiktighet. Slutsatser I de försök till indirekta jämförelser som gjorts har det inte gått att statistiskt särskilja de tre nya orala antikoagulantia vare sig det gäller effekt eller kostnadseffektivitet. Eftersom de har samma pris är för närvarande endast en jämförelse mot warfarin möjlig. Resultaten från Davidson et al. för svenska förhållanden får därför gälla som kostnadseffektivitetsestimat för nya perorala antikoagulantia som grupp i jämförelse med warfarin. Kostnaden per vunnen QALY för behandling med nya perorala antikoagulantia vid förmaksflimmer med förhöjd risk att drabbas av stroke är, i jämförelse med warfarin, låg. 6

Dokumentation från den hälsoekonomiska informationssökningen Dokumentation från den hälsoekonomiska informationssökningen Databas: PubMed Databasleverantör: NLM Datum: 2013-07-09 Söknr Termtyp*) Söktermer Antal ref. **) 1 "Atrial Fibrillation/drug therapy"[mesh] OR "atrial 44305 fibrillation" OR "atrial fibrilation" 2 "rivaroxaban"[supplementary Concept] OR 1025 BAY59-7939 OR Xarelto OR rivaroxaban 3 1 AND 2 366 4 "apixaban"[supplementary Concept] OR BMS 590 562247 OR BMS-562247 OR BMS562247 OR Eliquis OR apixaban 5 1 AND 4 312 6 "dabigatran"[supplementary Concept] OR "dabigatranetexilate"[supplementary Concept] OR "dabigatran ethyl ester"[supplementary Concept] OR dabigatran OR "oral thrombin inhibitor" OR "oral thrombin inhibitors" 7 1 AND 6 767 8 "cost analysis" OR "cost effectiveness" OR "cost utility" OR "life years saved" OR "life years gained" OR "quality adjusted life years" OR "qualityadjusted life years" OR "qaly" 77683 9 Rivaroxaban 8 AND 3 16 10 Apixaban 8 AND 5 15 11 Dabigatran 8 AND 7 42 *) MeSH = Medical subjectheadings (fastställda ämnesord i Medline/PubMed) **) De fetmarkerade referenserna finns nedsparade 7

Dokumentation från den hälsoekonomiska informationssökningen Rivaroxaban: (("cost analysis" OR "cost effectiveness" OR "cost utility" OR "life years saved" OR "life years gained" OR "quality adjusted life years" OR QALY)) AND ((("Atrial Fibrillation/drug therapy"[mesh] OR "atrial fibrillation" OR "atrial fibrilation")) AND ("rivaroxaban"[supplementary Concept] OR BAY59-7939 OR xarelto OR rivaroxaban)) Apixaban: (("cost analysis" OR "cost effectiveness" OR "cost utility" OR "life years saved" OR "life years gained" OR "quality adjusted life years" OR QALY)) AND ((("Atrial Fibrillation/drug therapy"[mesh] OR "atrial fibrillation" OR "atrial fibrilation")) AND ("apixaban"[supplementary Concept] OR BMS 56224 OR BMS-56224 OR BMS56224 OR Eliquis OR apixaban)) Dabigatran: (("cost analysis" OR "cost effectiveness" OR "cost utility" OR "life years saved" OR "life years gained" OR "quality adjusted life years" OR QALY)) AND ((("Atrial Fibrillation/drug therapy"[mesh] OR "atrial fibrillation" OR "atrial fibrilation")) AND ((("dabigatran"[supplementary Concept]) OR "dabigatran etexilate"[supplementary Concept]) OR "dabigatran ethyl ester"[supplementary Concept] OR dabigatran OR "oral thrombin inhibitor" OR "oral thrombin inhibitors")) 8

Dokumentation från den hälsoekonomiska informationssökningen Tabell: Sammanställning av den hälsoekonomiska evidensen för nya orala antikoagulantia vid behandling av förmaksflimmer Referens Frågeställning/design Datakällor Kostnader Effektmått Resultat Relevans/land Davidson m.fl. (2013) Dabigatran (150 mg två ggr dagligen och 110 mg två ggr dagligen vid 80 års ålder) jämfört med warfarin vid behandling av förmaksflimmer RE-LY-studien (n = 18,113) Svensk registerdata Direkta kostnader Kostnaden för stroke baserades på en svensk studie Levnadsår och QALY (EQ-5D) (diskontering 3 %) Svensk registerdata Livstidsperspektiv (20 år) 7699/ levnadsår 7742/ QALY Sverige Resultaten grundas på begränsad evidens och baserade på en klinisk studie Modellstudie (2010 års priser, diskontering 3 %). Känslighetsanalys visade att för välkontrollerade warfarin patienter (TTR>72,2 procent) genererades en högre kostnad per vunnet QALY ( 12 449) Högre risk för stroke (CHADS = 3-6) generade lägre kostnad per vunnet QALY jmf m lägre risk för stroke Langkilde m.fl (2012) Dabigatran (150 mg två ggr dagligen och 110 mg två ggr dagligen vid 80 års ålder) jämfört med warfarin vid behandling av förmaksflimmer Modellstudie (baserades på Sorensen et al.) RE-LY-studien Publicerad litteratur Direkta kostnader. Inkrementella kostnader: 1866 (2011 års priser, diskontering 2 %). QALY (diskontering 2 %) Nyttovikter för FF hämtade från Sorensen et al. Inkrementella QALY: 0,268 Livstidsperspektiv 6950/ QALY Danmark Resultaten grundas på begränsad evidens och baserade på en klinisk studie 9

Dokumentation från den hälsoekonomiska informationssökningen Referens Frågeställning/design Datakällor Kostnader Effektmått Resultat Relevans/land Lee m.fl. (2012a) Apixaban (5 mg två ggr dagligen) jämfört med warfarin vid behandling av förmaksflimmer, patienter med minst en riskfaktor för stroke (CHADS = 2). Modellstudie ARISTOTLE-studien Endast direkta kostnader inkluderades Antagande av pris (2012 års priser, diskontering 3 %). QALY (diskontering 3 %) Livstidsperspektiv Apixaban dominant Resultatet var känsligt för variationer i antagandet om pris på apixaban USA Resultaten grundas på begränsad evidens och baserade på en klinisk studie, pris saknas Lee m.fl. (2012b) Apixaban jämfört med ASA vid behandling av förmaksflimmer (för patienter ej lämpade för warfarinbehandling) Modellstudie AVERROES-studien Direkta kostnader Antagande av pris (2011 års priser, diskontering 3 %). QALY (diskontering 3 %) 10 år Apixaban dominant Resultatet var känsligt för variationer i antagandet om pris på apixaban USA Resultaten grundas på begränsad evidens och baserade på en klinisk studie, pris saknas Lee m.fl. (2012c) Rivaroxaban (20 mg en ggr dagligen) jämfört med warfarin vid behandling av förmaksflimmer, patienter med riskfaktor (CHADS = 3) Modellstudie ROCKET-AF-studien Endast direkta kostnader ingick i studien. Antagande av pris (2011 års priser, diskontering 3 %) QALY (diskontering 3 %) Nyttovikterna hämtades från litteraturen Livstidsperspektiv $ 27 498 Resultatet var känsligt för variationer i antagandet om pris på rivaroxaban och använt och ej i risk för stroke USA Resultaten grundas på begränsad evidens och baserade på en klinisk studie, pris saknas 10

Referenserr Referenser 1. Davidson, T., et al., Cost-effectiveness of dabigatran compared with warfarin for patients with atrial fibrillation in Sweden. Eur Heart J, 2013. 34(3): p. 177-83. 2. Langkilde, L.K., M. Bergholdt Asmussen, and M. Overgaard, Cost-effectiveness of dabigatran etexilate for stroke prevention in non-valvular atrial fibrillation. Applying RE-LY to clinical practice in Denmark. J Med Econ, 2012. 15(4): p. 695-703. 3. Lee, S., et al., Cost-effectiveness of apixaban compared with warfarin for stroke prevention in atrial fibrillation. PLoS One, 2012. 7(10): p. e47473. 4. Lee, S., et al., Cost-effectiveness of apixaban compared with aspirin for stroke prevention in atrial fibrillation among patients unsuitable for warfarin. Circ Cardiovasc Qual Outcomes, 2012. 5(4): p. 472-9. 5. Lee, S., et al., Cost-effectiveness of rivaroxaban compared to warfarin for stroke prevention in atrial fibrillation. Am J Cardiol, 2012. 110(6): p. 845-51. 11