Kartläggning av barn med autismspektrumtillstånd: Andel icke-verbala och andel med icke-funktionellt tal vid 4-6 års ålder

Transkript

1 Institutionen för klinisk vetenskap, intervention och teknik, CLINTEC Enheten för logopedi Logopedprogrammet Examensarbete i logopedi Kartläggning av barn med autismspektrumtillstånd: Andel icke-verbala och andel med icke-funktionellt tal vid 4-6 års ålder Clara Persson Maria Sjölin Examensarbete i logopedi, 30 högskolepoäng Vårterminen 2013 Handledare Fritjof Norrelgen Lisen Kjellmer

2 Kartläggning av barn med autismspektrumtillstånd: Andel icke-verbala och andel med icke-funktionellt tal vid 4-6 års ålder Clara Persson Maria Sjölin Sammanfattning. I dagsläget råder oklarheter kring andelen barn med autismspektrumtillstånd (AST) som är icke-verbala. Syftet med föreliggande studie var att estimera denna andel i en representativ grupp med AST i åldern 4-6 år. AST-populationen är språkligt heterogen och att enbart kategorisera de som ingår i populationen som verbala/icke-verbala vore förenklat, varför även en grupp med icke-funktionellt tal definierades. Tidigare insamlad information enligt undersökningsformulär från det standardiserade instrumentet Vineland Adaptive Behavior Scales-II användes som mått på verbal förmåga. Att utröna vilka faktorer som samspelar med verbal förmåga utgjorde ett sekundärt syfte, och kognitiv nivå, autismtyp, ålder, kön, grad av autistiska kärnsymtom, aktivitetsgrad samt epilepsi och övriga medicinska tillstånd undersöktes. Resultaten visade att 15,2% av barnen var icke-verbala, 10,3% hade ett icke-funktionellt tal och 74,5% hade ett funktionellt tal. Grupperna skiljde sig signifikant ifrån varandra rörande ålder och grad av autistiska kärnsymtom. Signifikanta samband påvisades mellan verbal förmåga och kognitiv nivå samt autismtyp. Mapping of children with autism spectrum disorders: Portion of non-verbal and portion with non-functional speech at 4-6 years of age Clara Persson Maria Sjölin Abstract. There is an uncertainty about how many children with autism spectrum disorder (ASD) that are non-verbal. The present study aimed to estimate this proportion in a representative group of children with ASD aged 4-6 years. This population is heterogeneous regarding language abilities, and to simply classify them as verbal/nonverbal would be misleading. Hence, a group with non-functional speech was also defined. Previously collected data according to survey forms from the standardized instrument Vineland Adaptive Behavior Scales-II was used to measure verbal ability. A secondary aim was to assess which factors are related to verbal ability. Cognitive level, type of autism disorder, age, gender, degree of autistic core symptoms, activity level, as well as epilepsy and other medical conditions were investigated. Results showed that 15,2% of the children were nonverbal, 10,3% had a non-functional speech and 74,5% had a functional speech. The groups differed significantly from each other regarding age and degree of autistic core symptoms. Associations to cognitive level and diagnosis were significant.

3 Autismspektrumstörning, eller autismspektrumtillstånd (AST) som det allt oftare kommit att kallas, är ett samlingsnamn för de neuropsykiatriska funktionsnedsättningar som innefattar svårigheter och begränsningar inom de tre domänerna (1) social interaktion, (2) verbal och icke-verbal kommunikation samt (3) begränsade och repetitiva mönster i beteende, intressen och aktiviteter (Rapin, 1991; Trillingsgaard, 1997). Vid diagnostisering av AST används i regel någon av de två internationella diagnosmanualerna ICD-10 (International Classification of Diseases) som ges ut av Världshälsoorganisationen (WHO), eller DSM-IV-TR (Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders-IV-Text Revision), som ges ut av det amerikanska psykiatrikerförbundet (American Psychiatric Association, APA). Den senare, DSM, är den manual som kommit att användas mest i forskningssammanhang rörande språkutveckling hos individer med autismspektrumtillstånd. I DSM-IV-TR placeras ett flertal diagnoser inom autismspektrumet under den gemensamma rubriken Genomgripande störningar i utvecklingen (på engelska; pervasive developmental disorders, PDD); bland annat inkluderas autistiskt syndrom, Aspergers syndrom och genomgripande störning i utvecklingen utan närmare specifikation (ofta förkortat PDD-NOS, efter den engelska termen). För att uppfylla diagnoskriterierna för autistiskt syndrom måste individen uppvisa symtom inom samtliga av de tre ovan nämnda domänerna, och minst ett av dessa symtom ska visa sig före tre års ålder. För att diagnosen Aspergers syndrom ska kunna ställas bör barnets begåvningsnivå ligga inom normalvariationen och dennes tidiga språkutveckling får inte ha varit försenad. Vidare ska individen uppvisa symtom inom de två områdena social interaktion och begränsade beteenden och intressen. Diagnosen genomgripande störning i utvecklingen utan närmare specifikation (PDD-NOS) likställs ofta med autismliknande tillstånd och atypisk autism, och denna diagnos skiljer sig från autistiskt syndrom på så vis att något eller några av symtomen inom autismspektrumet uppträder i en annorlunda form. Det kan röra sig om färre symtom än vad som brukar finnas inom en domän, eller så kommer dessa symtom först efter tre års ålder och kan därmed inte klassas som autistiskt syndrom (American Psychiatric Association, 2000; Tager- Flusberg & Caronna, 2007). Hur de olika diagnosgrundande symtomen yttrar sig och graden av dessa varierar avsevärt mellan olika individer, varför två personer med samma diagnos kan vara mycket olika varandra. En viktig tumregel är dock att symtomen bör leda till svårigheter och problem i vardagslivet för barnet och dess familj för att en AST-diagnos ska ställas (Västerbro, 2010). Autistiskt syndrom, Aspergers syndrom och PDD-NOS/atypisk autism/autismliknande tillstånd, som beskrivits ovan, är de diagnoser som inkluderas i föreliggande studie, och det är således dessa som åsyftas när termen autismspektrumtillstånd, AST, används hädanefter. Språkutveckling hos barn med autismspektrumtillstånd Den tidiga språkutvecklingen hos barn med AST beskrivs ofta som långsam eller avvikande. Under barnets andra levnadsår reagerar ofta föräldrarna på att deras barn har en mer begränsad kommunikation och färre ord, om några alls, i jämförelse med jämnåriga barn (Aarons & Gittens, 1999; Tager-Flusberg, Paul & Lord, 2005), och det är inte sällan dessa språkliga förseningar föranleder utredning (Eigsti, de Marchena, Schuh & Kelley, 2011). AST-populationen har emellertid visat sig vara en språkligt heterogen grupp, så även om avvikande eller försenad språkutveckling är vanligt förekommande hos dessa barn så stämmer denna beskrivning inte in på alla. Vissa förblir fullkomligt icke-verbala och andra utvecklar ett begränsat, icke-funktionellt tal, 2

4 men det finns också individer med AST vars språkförmåga ligger väl inom vad som är åldersförväntat och ytterligare andra som utvecklar ett tal som är klart funktionellt, men som anses avvikande och utom det åldersförväntade. Både expressiv och impressiv språkförmåga har visat sig variera avsevärt mellan individer, över hela intelligensskalan (Chan, Cheung, Leung, Cheung & Cheung, 2005; Kjelgaard & Tager-Flusberg, 2001; Kjellmer, Hedvall, Fernell, Gillberg & Norrelgen, 2012a). Avvikande språkutveckling är således inte ett obligatoriskt diagnoskriterium, till skillnad från de sociala kommunikativa svårigheter som återfinns hos samtliga individer inom populationen (American Psychiatric Association, 2000; Tager-Flusberg et al., 2005). Att kartlägga barnets språkliga färdigheter är angeläget, inte enbart i syfte att upptäcka och diagnostisera AST, utan även för att det har visat sig vara en viktig prognostisk faktor hos dessa barn. Man har i ett flertal studier funnit att tidig expressiv förmåga är starkt kopplad till senare social och adaptiv förmåga, akademiska framgångar samt självständighet i vuxenlivet (Gillberg, 1991; Lord, Risi & Pickles, 2004; Venter, Lord & Schopler, 1992). De individer inom autismspektrumet som, i kombination med en IQ över 50 vid det initiala diagnostiseringstillfället, utvecklat ett kommunikativt tal före sex års ålder har generellt bättre utsikter att nå social och akademisk framgång (Gillberg & Steffenburg, 1987). Mot bakgrund av detta vore det värdefullt att veta hur stor andel av den totala ASTpopulationen som inte har tillägnat sig detta kommunikativa tal före sex års ålder. Det råder emellertid vissa oklarheter i litteraturen kring just denna fråga. I ett flertal artiklar som berör autism och språk uppges hur stor andel av den totala AST-populationen som förblir icke-verbala, men anmärkningsvärt få studier har gjorts för att estimera detta och bland dessa varierar svaret från 14-50%. En återkommande uppgift, framför allt i den något äldre litteraturen, är att cirka 50% aldrig utvecklar ett funktionellt tal (Prizant, 1996; Rutter, 1978; Sigman, 1998; Sigman & McGovern, 2005; Volkmar et al., 1994). Författare till senare artiklar hävdar dock att denna andel har minskat avsevärt på senare år (Eigsti et al., 2011; Landa, 2007; Luyster, Kadlec, Carter & Tager-Flusberg, 2008; Tager-Flusberg et al., 2005), och samtliga refererar till två longitudinella studier där man fann att cirka 14-20% av de studerade barnen fortfarande var icke-verbala vid nio års ålder (Lord et al., 2004). Författarna som genomfört och beskrivit dessa två studier påpekar dock själva att dessa resultat inte nödvändigtvis är representativa för hela ASTpopulationen. Deras urvalsgrupper bestod av barn som remitterats för utredning på grund av misstänkt autism vid två års ålder. Barnen diagnostiserades initialt vid två års ålder och sedan igen vid fem års ålder, och vid det andra diagnostiseringstillfället delades de in i tre grupper; autistiskt syndrom, PDD-NOS samt en grupp som inte uppfyllde diagnoskriterierna för AST (varav de flesta hade andra funktionsnedsättningar såsom språkförsening och utvecklingsstörning). Alla dessa barn, även de utan AST, ingick i studierna, och dessa siffror ger oss således inget svar på hur stor andel av barnen med en diagnos inom autismspektrumet som är icke-verbala. De indikerar dock att betydligt färre än 50% inom AST-populationen förblir icke-verbala idag. Trots att ingen studie med ett stort representativt urval har genomförts för att undersöka om andelen icke-verbala inom autismspektrumet har minskat på senare tid förefaller många artikelförfattare anse det vara ett faktum, och man diskuterar vilka orsaker som kan tänkas ligga bakom denna förändring. En tänkbar förklaring som nämns är att barn med AST diagnostiseras tidigare idag, och i och med detta får de tillgång till tidigare, intensiv intervention, vilket i sin tur kan leda till att fler utvecklar ett funktionellt tal (Goldstein, 2002). Interventionen sätts inte enbart in tidigare, utan den tros även bli allt effektivare tack vare förbättrade behandlingsstrategier, något som 3

5 påstås göra stor skillnad för många av de barn som annars riskerar att förbli icke-verbala (Koegel, 1995). En tredje tänkbar förklaring som påtalas är den ökade prevalensen av autismspektrumtillstånd som delvis blev märkbar strax efter det att DSM-III-R gavs ut 1987, och sedan ökade ytterligare i början av 2000-talet. Uppdaterade diagnoskriterier och en allt bredare definition har medfört att allt fler, mer verbala individer, diagnostiseras med AST. Den totala AST-gruppen blir således större, och andelen ickeverbala barn samt andelen barn med utvecklingsstörning antas därmed minska (Bryson, Clark & Smith, 1988; Lord et al., 2004; Tager-Flusberg et al., 2005). Med dessa förklaringsmodeller i åtanke förefaller det inte orimligt att andelen ickeverbala barn skulle ha minskat på senare år, helt i linje med vad som hävdas i litteraturen. Det finns dock anledning att ifrågasätta huruvida de få studier som estimerat detta överhuvudtaget är jämförbara. För att kunna jämföra resultat från olika studier behöver ett antal faktorer kontrolleras. Först och främst; vilka barn har studerats? Vilka åldrar har man undersökt och vilka autismspektrumdiagnoser har inkluderats? Vidare är det avgörande för resultaten vilka språkliga mått som använts och var man dragit gränsen mellan verbal och icke-verbal. Icke-konsistenta siffror skulle mycket väl kunna bero på att man i olika studier mätt olika saker, och den senare tidens påstådda minskning av andelen icke-verbala individer skulle helt enkelt kunna vara en effekt av snällare kriterier för vad som räknas som verbal förmåga. Var går gränsen mellan verbal och icke-verbal, och vems tal är egentligen funktionellt? Något anmärkningsvärt är att man i olika studier använder olika termer för, till synes, samma fenomen. Begrepp som icke-verbal, icke-funktionellt tal, avsaknad av funktionellt tal och avsaknad av funktionellt och kommunikativt språk förekommer i litteraturen, men endast i ett fåtal studier publicerade på senare år definieras dessa och de befintliga definitionerna varierar vad gäller kriterier och gränsdragningar. Icke-verbal kan betyda allt från få eller inga ord till att inkludera alla som inte har tillräckligt språk för att göra sig förstådd i kommunikation med personer som inte känner barnet väl, och så länge detta inte definieras tydligt är det omöjligt att veta om de olika studierna syftar på samma fenomen och samma grad av icke-verbalitet. I de två, tidigare nämnda, studierna av Lord et al. (2004), där man fann att cirka 14-20% av de studerade barnen var icke-verbala vid nio års ålder, kategoriserades språknivå i enlighet med två olika bedömningsinstrument: Autism Diagnostic Observation Schedule Generic (ADOS-G), som utgår från direkt observation, och Autism Diagnostic Interview Revised (ADI-R), en semistrukturerad, standardiserad föräldraintervju. Enligt ADOS-G definieras barn som icke-verbala även om de använder enstaka ord, så länge de inte producerar spontana, icke-rutinmässiga fraser om minst två ord, konsekvent. Dessa barn bedöms ha en begränsad förståelse för, och användning av, ord (Lord, et al., 2000). I ADI-R delas generell expressiv språknivå upp i tre kategorier: 0-2 poäng. 2 poäng tilldelas den som är icke-verbal (= inget tal eller färre än fem ord dagligen), 1 poäng står för ett visst mått av tal (= fem ord, eller fler, dagligen under den senaste månaden), och 0 poäng är lika med tal på frasnivå (= flexibla treordsfraser, eller mer; Lord et al., 2004). Information från ADOS-G och ADI-R integrerades i studierna och de rapporterade resultaten (14-20%) visar följaktligen hur stor andel av barnen som var icke-verbala enligt båda bedömningsinstrumenten. De barn som på en dag använder färre än fem ord kategoriseras som icke-verbala enligt ADI-R, och detta är en gräns som återkommer i andra studier, dock med 4

6 varierande termer för att beskriva denna nivå av expressiv språkförmåga. Thurm, Lord, Lee och Newschaffer (2007) menar att barn som inte uppfyller ADI-R:s femordskriterium saknar expressivt språk. Detta kan jämföras med Venter et al. (1992) som fastslår att de individer som inte uppfyller femordskriteriet (kombinerat med en impressiv åldersekvivalens om minst 13 månader enligt Peabody Picture Vocabulary Test [PPVT]; Dunn & Dunn, 1981), har ett icke-funktionellt tal. Likt Venter et al. använder Sigman och McGovern (2005) sig av termen funktionellt tal, men de sistnämnda har en betydligt snävare definition av termen och anser en person ha lite eller inget funktionellt tal så länge dennes impressiva och expressiva åldersekvivalens understiger 30 månader, detta mätt med Reynell Developmental Language Scales (RDLS; Reynell, 1977). Dessa exempel visar på den stora diskrepans vad gäller definitioner och terminologi som råder inom området. Antal ord som barnet använder dagligen (baserat på svar från semistrukturerade föräldraintervjuer) och språklig åldersekvivalens (mätt med formella, standardiserade språkliga test) förefaller vara de vanligaste sätten att mäta expressiv förmåga i syfte att särskilja de verbala barnen med AST från de mer eller mindre icke-verbala. Det finns dokumenterade för- och nackdelar med både formella språktest och föräldrarapport som metod att mäta språklig förmåga. När barnet befinner sig på ett tidigt språkligt stadium, både vad gäller impressiv och expressiv förmåga, är det ibland svårt att använda sig av formell testning och därför används ofta föräldrarapport, antingen som ett komplement eller ett alternativ till formella test (Charman, Drew, Baird & Baird, 2003). Den formella testsituationen är i regel ny och onaturlig för barnet och det finns därför en risk att prestationerna blir icke-representativa, något som kan kringgås med hjälp av föräldrarapport då föräldrarna vet hur barnet vanligtvis talar och kommunicerar. En nackdel med föräldrarapport är dock att det finns en risk att föräldrar överskattar sitt barns förmåga. I en studie av Tomasello och Mervis (refererad till i Charman, 2004 och Charman et al., 2003) fann man emellertid att det främst är den impressiva förmågan som tenderar att överskattas, detta eftersom språkförståelse lätt förväxlas med förståelse för kontextuella ledtrådar, såsom gester och vardagliga rutiner. Vad gäller bedömning av expressivt språk så har man i andra studier funnit att resultaten från standardiserade test och föräldrarapport överensstämmer väl (Charman et al., 2003; Luyster et al., 2008), och således kan antalet ord som barnet säger, baserat på svar från föräldraintervjuer, tänkas vara ett lämpligt mått när syftet är att identifiera verbala och icke-verbala barn. Att särskilja verbala och icke-verbala individer på detta sätt är relativt enkelt, men då AST-populationen är en språkligt heterogen grupp med varierande grader av avvikande och/eller försenad språkutveckling så är det oerhört förenklat att dela in dem i endast två kategorier beträffande grad av expressiv förmåga (verbala och icke-verbala). Med ADI- R:s femordskriterium som en särskiljande gräns och endast två nivåer av expressiv förmåga räknas således barn som använder fyra ord dagligen som icke-verbala medan samtliga barn som använder allt från fem ord till flera hundra ord om dagen kategoriseras som verbala. Barn som vid fyra till sex års ålder endast producerar fem ord om dagen är därmed per definition verbala, men även om de kategoriseras som verbala så har de ett mycket begränsat och avvikande tal. Det har vidare rapporterats att det finns andra individer inom autismspektrumet som producerar ett flertal ord utan att ha någon vidare förståelse eller användning för dessa. Aarons och Gittens (1999) påtalar att barn med AST ofta har en imponerande benämningsförmåga, men att det finns en risk att dessa barn har lärt sig att benämna föremål helt utan bakomliggande kommunikativa intentioner. Detta, menar författarna, innebär att antalet ord som barnet 5

7 säger dagligen inte nödvändigtvis behöver stå i proportion till graden av dennes kommunikativa språk. En individ som säger fem ord om dagen kan följaktligen ha större kommunikativ användning för sina ord än en annan som benämner ett betydligt större antal föremål varje dag. Sammanfattningsvis råder det stor variation vad gäller expressiv förmåga bland de individer som enligt femordskriteriet exkluderas från den icke-verbala gruppen, och med anledning av detta finns det ett behov av fler än två kategorier för att beskriva olika grader av expressiv förmåga inom AST-populationen. Bortsett från termen icke-verbal så förefaller icke-funktionellt tal vara den term som förekommer mest frekvent i litteraturen. Dessa tycks användas som synonymer trots att begreppen i sig antyder att det rör sig om två olika tillstånd eller grader av nedsatt tal. Icke-verbal antyder att individen inte använder några ord alls, medan termen ickefunktionellt tal snarare lämpar sig för att beskriva de barn som har ett visst mått av tal, men som saknar förståelse och användning för sina ord. Termerna skulle således kunna användas parallellt för att beskriva två olika nivåer av expressiv förmåga. Den sistnämnda kategorin (barn med ett visst mått av tal) och termen icke-funktionellt tal är dock besvärliga att definiera och mäta, detta eftersom det inte är alldeles självklart vilket tal som är funktionellt/icke-funktionellt och var gränsen går mellan dessa två kategorier. Aarons och Gittens (1999), som omnämndes ovan, använder sig visserligen av termen kommunikativt språk istället för funktionellt tal, men då dessa två begrepp torde motsvara varandra någorlunda väl kan man i linje med deras resonemang tänka sig att det är talarens kommunikativa intentioner som avgör huruvida dennes yttranden är funktionella eller inte. Det bör alltså finnas ett kommunikativt syfte bakom orden för att de ska anses vara funktionella. Detta ter sig onekligen rimligt, men det leder oss in på frågorna om och hur man kan mäta kommunikativt syfte. De svårigheter att förstå sociala regler och ledtrådar som ofta ingår i autismspektrumtillståndet kan leda till att tal används på ett, för omgivningen, obegripligt sätt (Charman, 2004), och således finns det en risk att vissa individer misslyckas med att göra sig förstådda trots att de använder sina ord i ett kommunikativt syfte. Ska vi då anse deras tal vara funktionellt eller icke-funktionellt? Den enda som säkert kan veta någonting om det kommunikativa syftet eller intentionen är talaren själv, och så länge vi använder oss av externa bedömare, såsom föräldrar eller kliniker, bör vi därför använda oss av en modifierad definition av begreppet. Istället för att tala om syftet skulle fokus kunna läggas på det kommunikativa utfallet. Är barnets tal funktionellt i kommunikation med personer i omgivningen? Detta är dessvärre inte heller alldeles enkelt att bedöma alla gånger. Ett exempel på när det kan vara svårt att avgöra huruvida tal är funktionellt och kommunikativt eller inte, är när en individ uppvisar ekolali, det vill säga direkt eller fördröjd upprepning av hörda ord, fraser eller meningar. Ekolali är ett vanligt förekommande fenomen bland barn med AST (Prizant, 1996). Förr ansågs det vara en form av olämpligt, självstimulerande beteende, men på senare år har man funnit det vara en viktig föregångare till mer avancerat språk (Mesibov, Adams & Klinger, 1997), och det har dessutom visat sig fylla en delvis kommunikativ funktion. Det har estimerats att 33% av de ekolaliska yttrandena har en turtagande funktion och 25% har beräknats fylla en deklarativ funktion (Prizant & Duchan, 1981). Följaktligen är det upp till omgivningen att avgöra huruvida barnets tal fyller en kommunikativ funktion eller inte, och rent hypotetiskt så skulle därför två barn med exakt samma expressiva förmåga kunna bedömas ha helt olika grader av funktionellt tal då det i slutändan är omgivningens förmåga och välvilja att förstå och tolka barnens ord som avgör dess kommunikativa utfall. 6

8 Termen funktionellt tal kan bevisligen tolkas och definieras på en rad olika sätt och dess praktiska funktion har därför ifrågasatts. Under åren samlade The National Institute of Deafness and Other Communication Disorders en grupp forskare med intresse för och erfarenhet inom området språkutveckling och språkstörning hos små barn med AST. Samarbetet, som kulminerade i ett konsensusmöte i december 2007 och en artikel som publicerades i Journal of Speech, Language, and Hearing Research (Tager-Flusberg et al., 2009), syftade bland annat till att utarbeta en allmän terminologi för att beskriva olika nivåer av expressiv språkutveckling, samt att sätta upp riktlinjer för en mer standardiserad bedömning av språkförmåga hos barn med AST. I artikeln kritiserar författarna den frekvent använda termen funktionellt tal. De belyser att man i många interventionsprogram har som behandlingsmål att underlätta utvecklandet av funktionellt tal, men i och med att det inte råder konsensus kring hur denna term ska definieras så är det omöjligt att jämföra den långsiktiga effekten av olika behandlingsprogram. För att komma ifrån användandet av denna otydliga term och göra det möjligt att, på sikt, jämföra olika interventionsstudiers resultat menar författarna att man bör fokusera på att beskriva vilken expressiv utvecklingsfas barnet befinner sig inom, och för detta ändamål presenterar de en uppsättning riktlinjer gällande vokabulär och objektiva bedömningskriterier, med utgångspunkt i typisk språkutveckling. I ramverket delas expressiv förmåga in i fem olika utvecklingsfaser, och för varje fas anges vilka viktiga milstolpar som bör ha uppnåtts (inom respektive språkdomän; fonologi, ordförråd, pragmatik och grammatik) för att man med säkerhet ska kunna bedöma om barnet befinner sig i den aktuella fasen. Vidare beskrivs vilken typ av mått som bör användas (huruvida det är lämpligast med spontantalsbedömning, föräldrarapport eller standardiserade test), och exempel på lämpliga test och bedömningsinstrument anges (Tager-Flusberg et al., 2009). Orsaker till avvikande eller utebliven talutveckling inom AST-populationen Det är i dagsläget inte helt klarlagt vilka faktorer som ligger bakom det faktum att många barn med autismspektrumtillstånd inte utvecklar funktionellt tal; sannolikt finns det flera samverkande faktorer som får olika stor betydelse för olika individer (Tager- Flusberg et al., 2005). Ett flertal studier har påvisat att det finns ett positivt samband mellan kognitiv förmåga och språkutveckling. De barn inom AST-populationen som har högre IQ har generellt bättre språkförmåga (Charman et al., 2003; Kjelgaard & Tager- Flusberg, 2001; Kjellmer et al., 2012a; Luyster et al., 2008; Luyster, Lopez & Lord, 2007), och i en studie där syftet var att kartlägga de tidiga faktorer som predicerar språktillägnande hos förskolebarn med AST fann Thurm et al. (2007) att icke-verbal IQ vid två års ålder predicerar både expressiv och impressiv förmåga vid fem års ålder. Att det finns ett visst samband mellan språkliga färdigheter och kognitiv förmåga råder det således knappast några tvivel om. Den språkliga heterogeniteten inom ASTpopulationen kan dock inte uteslutande förklaras av skillnader i IQ. Studier har nämligen visat att det finns barn som har låg IQ, men vars språkförmåga ligger väl inom normalspannet, och vice versa (Chan et al. 2005; Kjelgaard & Tager-Flusberg, 2001; Thurm et al., 2007). En annan faktor som sannolikt har betydelse för tal- och språkutvecklingen är autismtyp. I studien av Thurm et al. (2007) visade det sig att en klar majoritet av de barn som bedömdes ha en mycket begränsad impressiv och expressiv språkförmåga hade autistiskt syndrom och de resterande barnen hade diagnosen PDD-NOS. I en studie med fokus på språkförståelse hos barn med AST utan utvecklingsstörning undersökte 7

9 Kjellmer et al. (2012b) hur impressiv förmåga skiljer sig mellan olika diagnostiska subgrupper inom autismspektrumet. En grupp med autistiska drag; alltså barn som uppvisade svårigheter inom något eller några av de för AST typiska problemområdena, utan att uppfylla kriterierna för någon AST-diagnos, ingick också i studien. Föga förvånande visade det sig att barnen med autistiska drag eller Aspergers syndrom hade signifikant bättre språkförståelse än gruppen med autistiskt syndrom, detta medan PDD-NOS-gruppens resultat föll någonstans däremellan. Denna effekt kvarstod även då man kontrollerade för gruppernas generella kognitiva nivå, vilket talar för att språkförståelse även påverkas av andra faktorer som kan kopplas till autismtyp, och generellt förefaller en lindrigare form av AST öka chanserna att utveckla en god språklig förmåga. Ytterligare faktorer som har visat sig korrelera positivt med senare expressiv förmåga hos barn med AST är tidig motorisk imitationsförmåga (Stone & Yoder, 2001; Thurm et al., 2007) och antal timmar i logopedbehandling mellan två och tre års ålder (Stone & Yoder, 2001). Vidare har man kunnat påvisa att tidig förmåga till funktionell lek, lyhördhet för delad uppmärksamhet ( joint attention ) och förmåga att begära saker predicerar en bättre språkutveckling mellan förskoleålder och tonår (Sigman & McGovern, 2005). Syfte Det råder i litteraturen delade uppfattningar om hur stor andel av barnen med AST som förblir icke-verbala. Denna andel antas ha minskat på senare år, men under talet har inte en enda studie med ett representativt urval genomförts för att beräkna detta. Det primära syftet med föreliggande studie är därför att estimera andelen svenska barn med AST som fortfarande är icke-verbala vid 4-6 års ålder (48-80 månader). Det har rapporterats att det finns en del barn inom AST-populationen som trots att de producerar ett flertal ord dagligen har en begränsad kommunikativ användning för sitt tal (Aarons & Gittens, 1999); ett så kallat icke-funktionellt tal. Vi avser även uppskatta hur stor andel denna grupp utgör av den totala populationen. Det aktuella åldersspannet är intressant att studera då man funnit att den språkliga förmågan kring fem års ålder är starkt kopplad till långtidsprognos (Aarons & Gittens, 1999; Gillberg, 1991). Då det inte är helt klarlagt vad det beror på att så många personer med autismspektrumtillstånd förblir icke-verbala så är det sekundära syftet med denna studie att kartlägga vilka faktorer som hänger ihop med uteblivet och/eller icke-funktionellt tal inom AST-populationen. Faktorer som kognitiv nivå, autismtyp, grad av autistiska kärnsymtom, ålder, kön, aktivitetsgrad samt epilepsi och övriga medicinska tillstånd kommer att undersökas. En kartläggning av detta slag är motiverad då det kan komma att underlätta tidig identifiering av de individer inom autismspektrumet som riskerar att förbli icke-verbala, något som i sin tur innebär att adekvat intervention kan sättas in i ett tidigare stadium. Våra frågeställningar är: Hur stor andel av barn med autismspektrumtillstånd är icke-verbala, alternativt; har ett icke-funktionellt respektive funktionellt tal, vid 4-6 års ålder? 8

10 Finns det något samband mellan verbal förmåga och faktorerna kognitiv nivå, autismtyp, medicinska tillstånd och aktivitetsgrad? Skiljer sig de olika grupperna (icke-verbal, icke-funktionellt tal, funktionellt tal) ifrån varandra vad gäller ålder och grad av autistiska kärnsymtom? Metod Denna studie utgår från data som tidigare samlats in inom ramen för ett större forskningsprojekt, som utgjordes av en longitudinell studie där en representativ grupp barn med autismspektrumtillstånd följdes och studerades inom ett flertal områden (Fernell et al., 2010). Detta innebär att vi varken har kunnat styra över vilka faktorer som undersökts eller vilka bedömningsinstrument som använts, och vi har följaktligen varit tvungna att anpassa vårt arbete efter det material som vi haft att tillgå. För att göra en så omfattande kartläggning som möjligt av den icke-verbala gruppen och gruppen med icke-funktionellt tal har vi i denna studie valt att inkludera all information om deltagarna som fanns tillgänglig, även faktorer som inte tidigare har undersökts i studier rörande språkförmåga inom AST-populationen. Deltagare Om en AST-diagnos ställs i Stockholms län remitteras barnet vidare till Autismcenter för små barn där intervention påbörjas. I de fall där en bredare problematik föreligger, såsom grav mental retardation, cerebral pares och/eller epilepsi hänvisas vissa av dessa istället till något habiliteringscenter för barn. Deltagarna rekryterades från Autismcenter för små barn under tidsperioden Under denna period diagnostiserades i Stockholms län 313 barn i åldrarna 1;10-4;6 (födelseår ) år med AST. 288 av dessa 313 barn skrevs in på Autismcenter för små barn och de resterande 25 skrevs in på något av de elva habiliteringscenter som för tidpunkten fanns i Stockholms län. Utav de 288 barn som registrerades på Autismcenter för små barn hade 24 blivit inskrivna under de första månaderna av tidsperioden och föll bort på grund av begränsade forskningsresurser. De kvarvarande 264 barnens föräldrar tillfrågades att medverka med sina barn i forskningsprojektet, varpå 37 föräldrar tackade nej. Exkluderade från studien blev 15 familjer där ingen av föräldrarna kunde kommunicera på vare sig svenska eller engelska, två familjer som flyttat utomlands och två familjer som blivit hänvisade till habiliteringscenter som hade bättre möjligheter att tillgodose deras behov. Kvarstående 208 barn utgjorde den grupp som deltog i studien från start. Omkring två år senare gjordes en uppföljning (Fernell et al., 2011), där 198 familjer valde att medverka med sina barn och det är data från detta tillfälle som använts i denna studie. Vid denna tidpunkt var det tre familjer som inte svarade på Vineland Adaptive Behavior Scales (Sparrow, Cicchetti & Balla, 2005), vilket är det bedömningsinstrument som använts för att mäta verbal förmåga i denna studie (se nedan; material), varpå dessa föll bort. Ytterligare 8 barn föll bort i och med att de ännu inte hunnit fylla fyra år. Vid uppföljningstillfället uppfyllde 21 barn inte längre kriterierna för AST, och en familj avböjde utredning kring detta vilket medförde att även dessa 22 barn utgick. De kvarvarande 165 deltagarna inkluderade barn över hela intelligensskalan (utvecklingsstörning begåvning inom normalområdet), med olika aktivitetsgrad 9

11 (hyperaktivitet hypoaktivitet), samt barn med medicinska orsaksdiagnoser och/eller epilepsi (EP). Samtliga barn erhöll intervention från studiens start. Interventionen, som utfördes av logoped, specialpedagog och/eller förskolepersonal, anpassades efter familjens önskemål, behov och möjligheter samt utifrån den aktuella förskolans resurser (Fernell et al., 2011). I tabell 1 och 2 presenteras barnen som undersökts i denna studie. Tabell 1 Antal barn samt medelålder indelade efter ålder och kön. 4-åringar 5-åringar 6-åringar Totalt Flickor (4:7) (4:7) Pojkar (4:8) (5:6) (6:4) (5:8) Totalt (4:7) (5:6) (6:4) (5:6) Tabell 2 Antal och andel barn i de olika kategorierna: IQ/DQ (intelligenskvot/utvecklingskvot), autismtyp, medicinska tillstånd och aktivitetsgrad. Antal Andel (%) IQ/DQ < , , ,2 Totalt Autismtyp Autistiskt syndrom 97 58,8 PDD-NOS 56 33,9 Aspbergers syndrom 12 7,3 Totalt Medicinska Tillstånd Med. diagnos 24 14,5 EP 14 8,5 Med. diagnos och/eller EP 31 18,8 Aktivitetsgrad Ej avvikande 72 43,6 Något ökad aktivitet Hyperaktivitet 50 30,3 Hypoaktivitet 5 3 Totalt

12 Material Vineland Adaptive Behavior Scales Second edition (Vineland-II; Sparrow et al., 2005) Vineland-II är ett amerikanskt standardiserat, normerat och validerat instrument som mäter individers adaptiva förmågor, från födsel till 90 års ålder. Det innehåller fem olika domäner: kommunikation, vardagliga färdigheter, sociala färdigheter, fysiska färdigheter och maladaptivt beteende. Den sistnämnda domänen, som rör beteenden som har negativa konsekvenser för individens anpassning till omgivningen, är valfri att utföra. Varje domän består av ett antal underdomäner, och det är den expressiva underdomänen som ingår i den kommunikativa domänen som undersökts i denna studie. Det finns olika typer av frågeformulär i Vineland-II, dels undersökningsformulär som utförs genom semistrukturerade intervjuer och dels graderingsformulär som antingen barnets förälder/vårdnadshavare eller lärare fyller i själva. Det finns två undersökningsformulär, som båda ger information om samtliga domäner som nämnts ovan, det som skiljer dem åt är att det ena är utvidgat och består av fler frågor. Det sedvanliga (icke-utvidgade) undersökningsformuläret, som alltså baseras på semistrukturerade föräldraintervjuer, var det formulär som användes i det ursprungliga forskningsprojektet, och det är således detta vi har tagit del av i föreliggande studie. Formuläret består av ett antal påståenden där varje svarsalternativ ges olika poäng; 2 = vanligtvis, 1 = ibland/delvis, 0 = aldrig. Även vet ej finns som alternativ om påståendet inte kan besvaras. Poängen kan sedan beräknas om till standardpoäng vilket ger en uppfattning om hur barnet ligger till i vardera domän. Utifrån poängen kan även en åldersekvivalens fås ut inom varje underdomän. The Autistic Behavior Checklist (ABC; Krug, Arick & Almond, 1980) ABC är ett kliniskt välanvänt frågeformulär avseende kärnsymtomen inom autism. Resultatet mäts i poäng, där höga poäng indikerar fler autistiska symtom, såsom aggressivitet, stereotypt beteende, ekolali och icke-responsivt beteende. Kognitiv testdata Weschler Preschool and Primary Scale of Intelligence-III (WPPSI-III; Weschler, 2005) är ett standardiserat begåvningstest för förskolebarn som mäter både verbal- och performans intelligenskvot (intelligence quotient; IQ). Griffiths utvecklingsskalor (Alin- Åkerman & Nordberg, 1980) är ett standardiserat test som ger en utvecklingsbedömning utifrån skattningsskalor inom sex olika områden; (1) motorik, (2) personligt och socialt beteende, (3) hörsel och tal, (4) samordning av öga och hand, (5) performans och (6) praktiskt resonerande. Utifrån Griffiths utvecklingsskalor får man ut en utvecklingskvot (development quotient; DQ). Tillvägagångssätt I ursprungsstudien evaluerades barnen av ett kliniskt forskarteam bestående av två neuropediatriker, en pediatriker, en barnpsykiatriker, två psykologer och två logopeder. Forskarteamet använde en rad olika test och intervjuinstrument för att utvärdera barnens förmågor, varav tillvägagångssätt för de test som är aktuella i denna studie beskrivs nedan. Intervjuer enligt Vineland-II (Sparrow et al. 2005) undersökningsformulär utfördes av någon av medlemmarna i forskningsteamet antingen via telefon- eller i vissa fall direkta intervjuer med en av föräldrarna. Någon av läkarna ur forskarteamet genomförde 11

13 föräldraintervjuer enligt ABC (Krug et al., 1980) frågeformulär. Medicinska journaler och insamlad data från tidigare instanser barnet haft kontakt med utvärderades av någon medlem ur forskningsteamet. Information kring barnens pre- och perinatala historia, tidiga utveckling, aktivitetsgrad samt genetiska, neurologiska eller andra kliniskt betydande medicinska tillstånd (inklusive epilepsi), tillhandahölls även de genom läkarintervjuer med föräldrarna. Undersökningar av barnens arvsmassa för att finna eventuella genetiska avvikelser utfördes av Klinisk Genetik vid Karolinska Universitetssjukhuset. Barnen evaluerades av forskningspsykologerna utifrån WPPSI-III (Weschler, 2005) eller Griffiths (Alin-Åkerman & Nordberg, 1980) i de fall WPPSI-III inte kunde utföras. Utifrån den formella testningen delades barnen in i tre olika grupper gällande kognitiv förmåga; utvecklingsstörning då IQ/DQ < 70, utvecklingsförsening då IQ/DQ och typisk utveckling då IQ/DQ 85. Definitioner och gruppindelningar I inledningen nämndes att AST-populationen är en språkligt heterogen grupp och att det därför är en oerhörd förenkling att dela in den i endast två kategorier beträffande grad av expressiv förmåga (verbala och icke-verbala). Med anledning av detta bestämde vi oss för att i denna studie skapa och definiera två grupper med olika grad av begränsad expressiv förmåga. Det har visat sig att de termer och definitioner som används för att beskriva avvikande och/eller försenad språkutveckling skiljer sig mycket från studie till studie och detta har lett till att resultat sällan kan jämföras olika studier emellan. Mot bakgrund av detta hade det varit önskvärt att helt och hållet utgå ifrån det språkutvecklingsperspektiv som Tager-Flusberg et al. (2009) utarbetat (i syfte att skapa en gemensam terminologi och sammanställa riktlinjer för standardiserad bedömning av språkförmåga hos barn med AST). Data som ligger till grund för denna studie hade dock samlats in i ett tidigare forskningsprojekt, och vi var därmed tvungna att anpassa våra termer och definitioner efter det material som fanns att tillgå. Det visade sig att den befintliga informationen om barnens expressiva förmåga inte var tillräckligt omfattande för att i enlighet med de föreslagna riktlinjerna (Tager-Flusberg et al., 2009) avgöra vilken språkutvecklingsfas respektive barn befann sig inom, och på grund av detta valde vi att hålla oss till tidigare använda termer, med målsättningen att formulera tydliga definitioner av dessa. Två kategorier för barn med olika grad av begränsad expressiv förmåga definierades således; en icke-verbal grupp och en grupp med icke-funktionellt tal. Vineland-II-formulären för samtliga 165 barn studerades, och åldersekvivalens baserad på resultat från den expressiva underdomänen togs fram för respektive barn. De individer som hade en låg expressiv åldersekvivalens (< 24 månader) studerades närmare för en bedömning huruvida de var icke-verbala eller om deras tal föreföll vara icke-funktionellt. Med det språkutvecklingsperspektiv (Tager-Flusberg et al., 2009) som nämndes ovan samt tidigare definitioner av termerna icke-verbal och icke-funktionellt tal som riktlinjer, men med utgångspunkt i specifika påståenden ur Vineland-IIformuläret formulerades exklusionskriterier för att särskilja tre olika grupper; en ickeverbal grupp, en grupp med icke-funktionellt tal samt en grupp med funktionellt tal (se tabell 3). Icke-verbal. I inledningen nämndes att man i flera tidigare studier använt sig av det diagnostiska instrumentet ADI-R:s definition inget tal eller färre än fem ord dagligen 12

14 (Lord et al., 2004) i syfte att särskilja verbala och icke-verbala individer inom ASTpopulationen. I undersökningsformuläret för Vineland-II finns det dock inget påstående som överensstämmer med detta kriterium, istället finns det ett påstående som lyder; barnet benämner minst tre föremål och nästa nivå som frågas efter är huruvida barnet benämner minst tio föremål. För att inte riskera att placera individer med fler än fem expressiva ord i den icke-verbala gruppen valdes därför den något lägre gränsen på tre ord. Samtliga barn som rapporterades benämna tre eller fler föremål, vanligtvis eller ibland/delvis (= 1-2 poäng på påstående nr. 12 i Vineland-II), exkluderades således från den icke-verbala gruppen. I det ramverk som sammanställts av Tager-Flusberg et al. (2009) anges ett antal minimikriterier (riktvärden) som författarna menar bör vara uppfyllda innan vi med någorlunda säkerhet kan anta att ett barn med AST har uppnått en viss expressiv utvecklingsfas. Enligt dessa riktlinjer ska barnet bland annat ha en expressiv åldersekvivalens om 15 månader eller mer (inom domänerna ordförråd och pragmatik) innan vi kan förmoda att det uppnått utvecklingsfas 2, de första orden, som omfattar typiskt utvecklade barn i åldrarna månader. Det skulle alltså kunna vara så att barnet redan har uppnått detta stadium, men för en säkrare bedömning utgår man ifrån att barn med AST befinner sig på det allra första utvecklingsstadiet (Fas 1: Pre-verbal kommunikation ) fram till dess att man med olika mått kan påvisa att de har uppnått en expressiv åldersekvivalens om 15 månader (vad gäller ordförråd och pragmatik). Med anledning av dessa riktlinjer valdes expressiv åldersekvivalens om 15 månader eller mer (mätt med Vineland-II) som ett kompletterande exklusionskriterium för den ickeverbala gruppen i denna studie. För att inkluderas i den icke-verbala gruppen ska barnet således sakna förmåga att benämna tre eller fler föremål och ha en expressiv åldersekvivalens som understiger 15 månader. Icke-funktionellt tal. Bedömningsinstrumentet ADOS-G har en snävare definition av begreppet verbal än den mer frekvent använda ADI-R-definitionen som omnämndes ovan. Enligt ADOS-G ska en individ producera spontana, icke-rutinmässiga fraser om minst två ord för att räknas som verbal. Enstaka ord räcker inte (Lord, et al., 2000). Denna definition fick ligga till grund för den gräns som drogs mellan kategorierna funktionellt och icke-funktionellt tal i föreliggande studie. De barn som exkluderades från den icke-verbala gruppen på grund av att de rapporterades benämna tre eller fler föremål men som aldrig eller endast delvis/ibland använder tvåordsfraser bestående av ett substantiv och ett verb (= 0-1 poäng på påstående nr. 18 i Vineland-II) bedömdes i linje med ADOS-G-definitionen ha ett icke-funktionellt tal. Enligt de riktlinjer för språkbedömning som beskrivits tidigare innebär en expressiv åldersekvivalens på 24 månader eller mer (inom domänerna ordförråd, grammatik och pragmatik) att man med större säkerhet kan anta att barnet med AST passerat fas 2; det första ordstadiet och uppnått en tredje utvecklingsfas; ordkombinationer. Under denna fas som omfattar typiskt utvecklade barn i åldrarna månader utvecklas generellt förmågan att kombinera ord i kreativa två- till treordsfraser (Tager-Flusberg et al., 2009), och mot bakgrund av detta valdes expressiv åldersekvivalens om 24 månader eller mer (mätt med Vineland-II) som ett kompletterande exklusionskriterium för gruppen med icke-funktionellt tal. De barn som vanligtvis benämner minst tre föremål, men som har en expressiv åldersekvivalens som understiger 24 månader och aldrig (eller ibland/delvis) använder fraser med ett substantiv och ett verb placeras således i en grupp med icke-funktionellt tal. 13

15 Tabell 3 Exklusionskriterier för den icke-verbala gruppen och gruppen med icke-funktionellt tal Expressiv åldersekvivalens Icke-verbal Icke-funktionellt tal Benämner minst tre Använder vanligtvis fraser föremål 1 med substantiv och verb 2 Expressiv åldersekvivalens > 15 månader 3 > 24 månader 3 1= Ett eller två poäng på påstående 12 i Vineland-II undersökningsformulär. 2= Två poäng på påstående 18 i Vineland-II undersökningsformulär. 3= Åldersekvivalens utifrån den expressiva underdomänen i den kommunikativa domänen (Vineland-II). Statistisk analys För samtliga statistiska analyser användes Statistical Packages for Social Sciences version 20 (SPSS Inc., Chicago, IL). Bivariata korstabeller användes dels för att se hur andelen individer med AST fördelade sig procentuellt i de tre olika grupperna (gällande verbal förmåga), och dels för att undersöka om något samband fanns mellan verbal förmåga och; IQ/DQ, autismtyp, medicinska tillstånd och aktivitetsgrad. Chi 2 -test (χ 2 ) genomfördes för att signifikanstesta eventuella samband. Verbal förmåga användes som beroende variabel (icke-verbal, icke-funktionellt tal och funktionellt tal), och IQ/DQ (utvecklingsstörning, utvecklingsförsening, typisk utveckling), autismtyp (autistiskt syndrom, PDD-NOS, Aspergers syndrom), medicinsk diagnos och epilepsi (med eller utan) samt aktivitetsgrad (ej avvikande, något förhöjd aktivitet, hyperaktivitet, hypoaktivitet) användes som oberoende variabel. Envägs ANOVA utfördes för att undersöka om de olika grupperna gällande verbal förmåga och autismtyp skilde sig åt beträffande graden av autistiska kärnsymtom (beteendeproblematik; ABC-poäng) och ålder (månader). Signifikansnivå sattes i alla statistiska analyser till p <,05. Forskningsetiska överväganden Som tidigare nämnts utgår detta examensarbete från data som samlats in i ett större forskningsprojekt. I enlighet med etikprövningslagen (Lag [2003:460] om etikprövning av forskning som avser människor) har en etisk ansökan lämnats in och blivit godkänd för hela projektet. Deltagarna i studien har blivit informerade om syftet med projektet och frivilligt valt att delta, införstådda med sin rätt att avbryta sin medverkan när helst de önskar. Deltagarnas personuppgifter har behandlats konfidentiellt med kodade identiteter. Uppgifter som samlats in kommer endast användas i forskningssyfte. I och med bristen på studier med en representativ grupp barn med AST är detta forskningsprojekt väl motiverat för att kunna kartlägga dessa individer utifrån olika förmågor. Detta arbete syftar främst till att ta reda på hur stor andel av barnen i 4-6 års ålder som är icke-verbala, alternativt har ett icke-funktionellt tal och eftersom det i tillgänglig litteratur idag förekommer oklarheter kring detta är det en relevant och viktig fråga. De instrument och test som använts för att samla information kring barnen har medverkat till att ge dem en så adekvat intervention som möjligt, vilket kan anses väga upp för den eventuella påfrestningen det kan tänkas innebära för barnet att bli testat. 14

16 Resultat I tabell 4 visas barnen uppdelade i grupper utifrån verbal förmåga; icke-verbal, ickefunktionellt tal och funktionellt tal. Andelen icke-verbala barn med AST var 15,2%, andelen med icke-funktionellt tal 10,3% och andelen med funktionellt tal var 74,5%. Tabell 4 Andelen barn fördelade utifrån verbal förmåga. Antal Andel (%) Icke-verbal 25 15,2 Icke-funktionellt tal 17 10,3 Funktionellt tal ,5 Total Ett signifikant samband mellan verbal förmåga och IQ/DQ visades med χ 2 -test där barn med lägre IQ/DQ (IQ/DQ < 70) i högre utsträckning var icke-verbala/hade ett ickefunktionellt tal än de med högre IQ/DQ (se tabell 5), χ 2 (4, N = 165) = 54,33, p <,001. Inga barn med IQ/DQ > 70 visade sig vara icke-verbala eller ha ett icke-funktionellt tal. Utav de barn som hade IQ/DQ < 70 var 25 (29,8%) icke-verbala, 17 (20,2%) hade ett icke-funktionellt tal och 42 (50,0%) hade ett funktionellt tal. Även verbal förmåga och autismtyp visade sig ha ett signifikant samband där barn med autistiskt syndrom var icke-verbala i högre utsträckning än de med PDD-NOS och Aspergers syndrom (se tabell 6), χ 2 (4, N = 165) = 30,98, p <,001. Alla barn med Aspergers syndrom hade ett funktionellt tal. Inom gruppen med PDD-NOS var ett barn (1,8 %) icke-verbalt och ett barn (1,8 %) hade ett icke-funktionellt tal, resterande (96,4%) hade ett funktionellt tal. Bland barnen med autistiskt syndrom var 24 (24,7%) icke-verbala, 16 (16,5 %) hade ett icke-funktionellt tal och 57 (58,8%) hade ett funktionellt tal. Tabell 5 Barnen fördelade utifrån verbal förmåga och IQ/DQ-grupp. IQ/DQ Total < 70 Verbal förmåga Total icke-verbal icke-funktionellt tal funktionellt tal Antal Andel inom IQ/DQ 0,0% 0,0% 100,0% 100,0% Antal Andel inom IQ/DQ 0,0% 0,0% 100,0% 100,0% Antal Andel inom IQ/DQ 29,8% 20,2% 50,0% 100,0% Antal Andel inom IQ/DQ 15,2% 10,3% 74,5% 100,0% 15

17 Tabell 6 Barnen fördelade utifrån verbal förmåga och autismtyp. Verbal förmåga Total icke-verbal ickefunktionellt tal funktionellt tal Antal Autistiskt syndrom Andel inom diagnos 24,7% 16,5% 58,8% 100,0% Antal Diagnos PDD-NOS Andel inom diagnos 1,8% 1,8% 96,4% 100,0% Antal Aspergers syndrom Andel inom diagnos 0,0% 0,0% 100,0% 100,0% Antal Total Andel inom diagnos 15,2% 10,3% 74,5% 100,0% En signifikant skillnad i ålder (månader) visades mellan barnen uppdelade i grupper utifrån verbal förmåga, F(2, 162) = 5,16, p <,01 (se tabell 7). Parvisa jämförelser (Fishers LSD) visade att medelåldern var högre hos gruppen med ett funktionellt tal jämfört med både gruppen icke-verbala och gruppen med ett icke-funktionellt tal, p <,05. Skillnaden i beteendeproblematik (ABC-poäng) mellan grupperna avseende verbal förmåga visade sig vara signifikant, F(2, 157) = 12,12, p <,001 (se tabell 7). Parvisa jämförelser (Fishers LSD) visade att barnen med ett funktionellt tal hade mindre beteendeproblematik än de icke-verbala och de med ett icke-funktionellt tal, p <,001. Tabell 7 Medelvärden (M) och standardavvikelser (s) för variablerna ålder och beteendeproblematik i grupperna utifrån verbal förmåga. Skillnaderna mellan gruppernas medelvärden har analyserats med Envägs ANOVA och F-kvoten anges i den sista kolumnen. Verbal förmåga Icke-verbal Icke-funktionellt tal Funktionellt tal F-kvot M (s) M (s) M (s) Ålder (månader) 62,9 (6,7)a 62,4 (6,4)a 67,3 (8,4)b 5,16* 1 Beteendeproblematik (ABC-poäng) 59,2 (16,3)a 60,2 (18,8)a 39,3 (23,6)b 12,12** 2 *p <,05; ** p <,001; 1 = med df 2 och 162; 2 = med df 2 och 157. I varje rad, om två värden har samma bokstav, så är skillnaden mellan dessa inte signifikant enligt Fishers LSD (p >,05). Diagnosgrupperna skiljde sig signifikant åt beträffande ålder, F(2, 162) = 5,64, p <,01, där parvisa jämförelser (Fishers LSD) påvisade att barnen med Aspergers syndrom hade en högre medelålder än barnen med autistiskt syndrom och de med PDD-NOS. Även gällande beteendeproblematik och diagnos visades en signifikant skillnad, F(2, 157) = 51,79, p <,001. De följande parvisa jämförelserna (Fishers LSD) visade att barnen med autistiskt syndrom hade högre medelpoäng (ABC) än de med PDD-NOS och de med Aspergers syndrom (se tabell 8). 16

18 Tabell 8 Medelvärden (och standardavvikelser) för variablerna ålder och beteendeproblematik i grupperna utifrån diagnos. Skillnaderna mellan gruppernas medelvärden har analyserats med Envägs ANOVA och F-kvoten anges i den sista kolumnen. Diagnosgrupp Autistiskt syndrom PDD-NOS Aspergers syndrom F-kvot M (s) M (s) M (s) Ålder (månader) 64,8 (7,6)a 66,9 (8,8)a 72,7 (5,6)b 5,64* 1 Beteendeproblematik (ABC-poäng) 56,8 (19,3)a 25,6 (15,2)b 30,6 (26,3)b 51,79** 2 *p <,01; **p <,001; 1 = med df 2 och 162; 2 = med df 2 och 157. I varje rad, om två värden har samma bokstav, så är skillnaden mellan dessa inte signifikant enligt Fishers LSD (p >,05). Inga signifikanta samband påvisades mellan vare sig verbal förmåga och aktivitetsgrad, χ 2 (6, N = 165) = 6,51, p =,369 eller verbal förmåga och medicinsk diagnos och/eller epilepsi (med/utan) χ 2 (2, N = 165) =,93, p =,627. Inte heller mellan verbal förmåga och kön kunde ett signifikant samband visas, χ 2 (4, N=165)= 1,63, p =,444. Resultatdiskussion Diskussion Det primära syftet med föreliggande studie var att estimera hur stor andel av barn med autismspektrumtillstånd som är icke-verbala, alternativt har ett icke-funktionellt tal, vid 4-6 års ålder, detta baserat på resultat från semistrukturerade föräldraintervjuer. Termerna icke-verbal och icke-funktionellt tal definierades, varpå tre grupper med olika grad av verbal förmåga skapades. Det visade sig att 15,2% av barnen var icke-verbala och 10,3% bedömdes ha ett begränsat, icke-funktionellt tal. I syfte att kartlägga dessa två, mer eller mindre icke-verbala, grupper undersöktes hur gruppernas expressiva förmåga hängde ihop med kognitiv nivå, autismtyp, grad av autistiska kärnsymtom, ålder, kön, aktivitetsgrad samt epilepsi och övriga medicinska tillstånd. Resultaten visar att samtliga barn med nedsatt verbal förmåga (icke-verbal eller icke-funktionellt tal) hade en IQ/DQ under normalområdet (< 70). Vid undersökning av autismtyp konstaterades att en klar majoritet av barnen med nedsatt verbal förmåga hade diagnosen autistiskt syndrom och de resterande hade PDD-NOS. Signifikanta skillnader mellan de tre grupperna påvisades när de jämfördes avseende grad av autistiska kärnsymtom. Typiska symtom såsom aggressivitet, stereotypt beteende, ekolali och icke-responsivt beteende visade sig förekomma i lägre utsträckning och/eller i lindrigare form inom gruppen med funktionellt tal. Vidare konstaterades åldersskillnader mellan grupperna. Barnen med funktionellt tal hade signifikant högre medelålder än barnen i de övriga två grupperna. För de övriga faktorerna som undersöktes (kön, aktivitetsgrad samt epilepsi och övriga medicinska tillstånd) kunde inga signifikanta samband med expressiv förmåga konstateras. 17

19 Icke-verbala barn och barn med icke-funktionellt tal. I inledningen konstaterades att termerna icke-verbal och icke-funktionellt tal ofta förekommer i artiklar som berör språkutveckling hos barn med AST. Dessa termer definieras dock sällan, och det fåtal definitioner vi kommit över har visat sig variera avsevärt vad gäller kriterier och gränsdragningar. Resultaten i denna studie är därför inte direkt jämförbara med resultat från tidigare studier som uppskattat andelen icke-verbala barn inom AST-populationen. Trots detta visade det sig att andelen barn med AST som i denna studie bedömdes vara icke-verbala relativt väl motsvarar resultaten från tidigare nämnda studier av Lord et al. (2004) som flertalet artikelförfattare refererat till då de hävdat att en större andel av AST-populationen utvecklar tal nu än tidigare. Detta kan tänkas bero på att vi, i likhet med Lord et al., utgått ifrån de beskrivningar av expressiv nivå som finns i bedömningsinstrumenten ADI-R och ADOS-G. I föreliggande studie användes ADI-Rkriteriet ( minst fem ord används dagligen ) som utgångspunkt när exklusionskriterier för den icke-verbala gruppen formulerades, medan ADOS-G-kriteriet ( spontana, ickerutinmässiga tvåordsfraser används vanligtvis ) fick ligga till grund för den gräns som drogs mellan funktionellt och icke-funktionellt tal. I studierna av Lord et al. placerades samtliga barn från de två kohorterna (en grupp från Chicago och en grupp från North Carolina) i både ADOS-G-kategorier och ADI-R-kategorier, och beroende på vilka kriterier som användes så beräknades olika stora andelar av grupperna vara ickeverbala. När information från ADOS-G och ADI-R integrerades och man beräknade hur stor andel av barnen som var icke-verbala enligt båda instrumenten fann man att 19,8% av barnen från Chicago och 14,3% av barnen från North Carolina var icke-verbala. I och med att ADI-R har en betydligt lägre gräns för vad som räknas som verbal förmåga jämfört med ADOS-G så motsvarar helhetsresultatet de siffror som endast baseras på information från ADI-R, och det är därför inte särskilt överraskande att dessa siffror bäst motsvarar de 15,2% som beräknades vara icke-verbala i föreliggande studie (i och med att det var denna kategori som definierades enligt ADI-R:s riktlinjer). Av barnen i vårt urval bedömdes 10,3% ha ett icke-funktionellt tal (såtillvida att tvåordsfraser inte användes konsekvent), och detta innebär att totalt 25,5% av barnen i denna studie har en expressiv förmåga som är så pass nedsatt och/eller avvikande att de skulle kategoriseras som icke-verbala enligt bedömningsinstrumentet ADOS-G (vars definition av termen icke-verbal är vidare än den i ADI-R). Dessa resultat kan jämföras med de 32,4-36,6% som Lord et al. (2004) kategoriserade som icke-verbala enligt ADOS-G-kriterierna. Även om våra definitioner av verbal/icke-verbal förmåga ligger relativt nära de definitioner som Lord et al. (2004) utgår ifrån så är föreliggande studie inte direkt jämförbar med deras två studier. Dels på grund av att definitioner och exklusionskriterier, om än liknande, inte fullkomligt stämmer överens med varandra, och dels för att olika åldersgrupper har studerats. Urvalet i denna studie omfattade barn i åldrarna fyra till sex år, medan resultaten i deras longitudinella studier baserades på bedömningar som gjordes när barnen var nio år gamla. Barnen i vår studie var alltså yngre, men trots detta uppskattades en mindre andel av dem ha ett icke-funktionellt tal jämfört med barnen i studierna av Lord et al. (2004). Eftersom barnen i föreliggande studie sannolikt kommer att få fortsatt behandling torde ännu fler hinna utveckla ett funktionellt tal innan de fyller nio, och därmed skulle andelen barn med ickefunktionellt tal i denna grupp kunna minska ytterligare inom de närmaste åren. En tredje anledning till varför studierna inte är direkt jämförbara är att deras två urvalsgrupper till skillnad från vår inte är representativa för AST-populationen. I studierna av Lord et al. inkluderades även en grupp barn som inte uppfyllde diagnoskriterierna för AST 18

20 (varav de flesta hade andra funktionsnedsättningar såsom språkförsening och utvecklingsstörning), och deras resultat ger oss därmed inget svar på hur stor andel av barnen med en diagnos inom autismspektrumet som är icke-verbala. Föreliggande studie är följaktligen den första populationsstudien som beräknat andelen icke-verbala inom en representativ grupp barn med autismspektrumtillstånd under 2000-talet. Det bör dock nämnas att vårt urval består av barn som diagnostiserades i tidig ålder (1;10-4;6 år), och denna grupp är således inte representativ för hela AST-populationen, utan endast för de som upptäcks och får sin diagnos tidigt. Barn med Aspergers syndrom diagnostiseras generellt senare än övriga barn inom autismspektrumet, ofta först när de kommit upp i skolåldern (Coo et al., 2012), och eftersom dessa barn är verbala torde den totala andelen icke-verbala barn och barn med icke-funktionellt tal vara mindre om man studerar en grupp som är representativ för äldre barn med AST. Kognitiv nivå. I enlighet med tidigare undersökningar (bl.a. Kjelgaard & Tager- Flusberg, 2001) visar denna studie att det föreligger ett samband mellan expressiv förmåga och kognitiv nivå. Samtliga barn som placerades i någon av grupperna med begränsat tal visade sig ha en IQ/DQ under 70, alltså lägre än normalspannet. Individer med en IQ/DQ inom normalspannet har, med andra ord, bättre förutsättningar att utveckla tal än individer med utvecklingsstörning (IQ/DQ < 70). Sambandet mellan expressiv förmåga och kognitiv nivå är dock inte entydigt. Barn med en IQ/DQ under 70 löper visserligen en större risk att förbli icke-verbala, men resultaten visar att hälften av dessa barn utvecklar ett funktionellt tal sin låga IQ/DQ till trots. Detta överensstämmer med resultat från tidigare studier som påvisat att den språkliga heterogeniteten inom AST-populationen inte uteslutande kan förklaras av skillnader i kognitiv förmåga, utan att det finns barn som har låg IQ men som ändå har en språkförmåga som ligger väl inom vad som är åldersförväntat, och vice versa (Chan et al. 2005; Kjelgaard & Tager-Flusberg, 2001; Thurm et al., 2007). Autismtyp. Ett samband påvisades även mellan expressiv förmåga och autismtyp. Det visade sig att alla barn som hade ett begränsat tal hade diagnosen autistiskt syndrom, med undantag för två personer som hade PDD-NOS. Samtliga individer med diagnosen Aspergers syndrom var verbala. Resultaten pekar således på att barn med autistiskt syndrom löper en betydligt större risk att förbli icke-verbala än övriga barn inom autismspektrumet. Dessa resultat går helt i linje med den studie av Thurm et al. (2007) som visade att en klar majoritet av de barn vars impressiva och expressiva språkförmåga var begränsad hade autistiskt syndrom, medan de resterande barnen hade PDD-NOS. För att diagnosen Aspergers syndrom ska ställas så bör individens tidiga språkutveckling inte ha varit försenad (American Psychiatric Association, 2000), och det var därför inte förvånande att samtliga individer med Aspergers syndrom visade sig vara verbala i denna studie. Vad gäller barn med PDD-NOS så indikerar resultaten att de allra flesta utvecklar ett funktionellt tal, men att det finns undantag. PDD-NOS skiljer sig från autistiskt syndrom på så vis att vissa av symtomen som är obligatoriska för diagnosen autistiskt syndrom kommer senare eller inte alls (American Psychiatric Association, 2000). Man skulle alltså kunna tala om en gradskillnad (mellan diagnosgrupperna) gällande antal symtom som, av dessa resultat att döma, bland annat påverkar individens förutsättningar att utveckla ett funktionellt tal. Med undantag för två barn med PDD-NOS hade samtliga barn med nedsatt verbal förmåga både autistiskt syndrom och utvecklingsstörning (IQ/DQ < 70), och vi kan således inte veta huruvida autismtyp och kognitiv förmåga var för sig påverkar 19